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여진 평
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1 C A S E REPORT pissn: eissn: Int J Thyroidol 2017 November 10(2): 갑상선낭종으로오인된경부기관지원성낭종 전남대학교의과대학화순전남대학교병원이비인후 - 두경부외과학교실 1, 내과학교실 2 강성훈 1, 진성민 1, 김희경 2, 윤태미 1 Cervical Bronchogenic Cyst Mimicking Thyroid Cyst Sung Hoon Kang 1, Sung Min Jin 1, Hee Kyung Kim 2 and Tae Mi Yoon 1 Departments of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1, Internal Medicine 2, Chonnam National University Medical School and Hwasun Hospital, Hwasun, Korea Bronchogenic cysts are rare congenital malformations that result from an abnormal development of the ventral foregut budding of the tracheobronchial tree at the time of organogenesis. They are usually located in the mediastinum and intrapulmonary regions. Localization in the cervical area is unusual, and specially, bronchogenic cysts presenting as thyroid and perithyroid cyst are quite rare. We report a case of bronchogenic cyst mimicking a thyroid colloid cyst. We tried percutaneous ethanol injection at 3 times for treatment of this thyroid cyst, but we failed, because of intractable cough. After cyst excision with thyroid lobectomy, we diagnosed the lesion to bronchogenic cyst. Bronchogenic cyst should be considered in the differential diagnosis of perithyroid cyst, which especially the lesion is intolerable cyst to enthanol injection. Key Words: Bronchogenic cyst, Thyroid cyst, Colloid cysts, Sclerotherapy 서론 기관지원성낭종은복측전장의기관형성과정에서일어나는드문양성선천성기형으로, 태생기동안기관-기관지가지의비정상적발아로인해발생하는것으로생각된다. 1-3) 기관지원성낭종은일반적으로젊은연령층에서, 특히남성에서발생하는것으로알려져있으며, 종격동과폐실질에서주로발견되며경부에서발견되는경우는드물다. 1,3,4) 하지만태생기발생과정에서다양한위치로이동이가능하여, 피부병변, 경막내병변, 경부의쇄골상부등에서의발현이보고된바있다. 5-7) 최근저자들은전우측경부종괴를주소로내원하여, 검사상갑상선교질성낭종으로진단되어경피적 에탄올주입술을시행하였으나심한기침으로실패하였던환자에서, 수술적절제를통해우측갑상선하부에서기관으로연결되는기관지원성낭종으로진단되었던증례를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례 17세여자환자가 5년전부터지속된전우측경부종괴및 2주전부터발생한경부불편감을주소로내원하였다. 과거력상기저질환및수술기왕력은없었으며, 애성, 연하곤란, 호흡곤란등의증상은없었다. 이학적검사상전우측경부에낭성종괴가만져졌으며, 그외경부에특이소견은없었다. 갑상선기능검사상 free T ng/dl ( 정상범위, ), triiodothyronine (T3) 1.13 Received June 2, 2017 / Revised August 18, 2017 / Accepted September 8, 2017 Correspondence: Tae Mi Yoon, MD, PhD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Chonnam National University Medical School and Hwasun Hospital, 322 Seoyang-ro, Hwasun-eup, Hwasun 58128, Korea Tel: , Fax: , yoontm@chonnam.ac.kr Copyright c 2017, the Korean Thyroid Association. All rights reserved. This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 118

Cervical Bronchogenic Cyst Fig. 1. CT scans with contrast enhancement shows 5 5 cm well-defined cyst, originated from right thyroid gland, extending to upper mediastinum.

컴퓨터단층촬영 (CT) 에서갑상선우엽하부에유래하는것으로보이는, 경계가분명한 5 5 cm 크기의낭종이하방으로는종격동까지진행하고있었고, 상방으로는기관벽을따라부착되어있었으며, 기관의우측전위가동반되었다 (Fig. 1).

이상의결과를토대로, 갑상선교질성낭종의심하에먼저경피적에탄올주입술을시행하였다. 갑상선초음파유도하에 30 cc 가량의교질성액체를흡인제거한후에탄올주입을시도하였으나, 주입직후에심한기침이발생하여실패하였고, 이후 2차례더시도하였으나동일하게심한기침으로인해주입술을진행할수없었다. 이에수술을시행하였으며, 통상적인경부접근법을사용하였다.

3B), 낭종과갑상선조직사이의유착으로갑상선우엽과함께낭종절제술을시행하였다 (Fig. 3C). 낭종벽과연결된 Fig. 2.

2 Cervical Bronchogenic Cyst Fig. 1. CT scans with contrast enhancement shows 5 5 cm well-defined cyst, originated from right thyroid gland, extending to upper mediastinum. (A, B) Axial views, (C) Coronal view. ng/ml ( 정상범위, ), thryoid stimulating hormone (TSH) μiu/ml ( 정상범위, ), parathyroid hormone (PTH) 52.7 ( 정상범위, ) 이었다. 컴퓨터단층촬영 (CT) 에서갑상선우엽하부에유래하는것으로보이는, 경계가분명한 5 5 cm 크기의낭종이하방으로는종격동까지진행하고있었고, 상방으로는기관벽을따라부착되어있었으며, 기관의우측전위가동반되었다 (Fig. 1). 갑상선초음파 (ultrasonography, US) 상, 우측갑상선하부의저에코낭종내부에다발성혜성꼬리허상 (multiple comet-tail artifact) 을보여교질성낭종이의심되었고 (Fig. 2), 흡입시에진한갈색의점액성액체가얻어졌으며, 세포검사상양성여포성결절소견을보였다. 이상의결과를토대로, 갑상선교질성낭종의심하에먼저경피적에탄올주입술을시행하였다. 갑상선초음파유도하에 30 cc 가량의교질성액체를흡인제거한후에탄올주입을시도하였으나, 주입직후에심한기침이발생하여실패하였고, 이후 2차례더시도하였으나동일하게심한기침으로인해주입술을진행할수없었다. 이에수술을시행하였으며, 통상적인경부접근법을사용하였다. 수술소견상우측갑상선하부에서두꺼운벽으로이루어진 5 cm 크기의낭종이관찰되었고, 낭종이갑상선조직과기관사이를따라상부로위치하는양상을보였으며, 낭종벽의상부부분은연골로이루어져있어그끝이첫번째기관연골과연결되어있었다 (Fig. 3A). 낭종벽에반회후두신경이유착되어있었으나분리가가능하여반회후두신경을보존할수있었고 (Fig. 3B), 낭종과갑상선조직사이의유착으로갑상선우엽과함께낭종절제술을시행하였다 (Fig. 3C). 낭종벽과연결된 Fig. 2. Thyroid US reveals 5 5 cm sized hypoechoic pure cyst with multiple comet-tail artifact at lower pole of right thyroid lobe. 첫번째기관연골은재발을억제하기위해연골막은면도절제하였으며, 연결된첫번째기관연골에육안상천공을보이지않았다. 병리조직검사상낭종벽은초자연골과점액선을가지고있었으며, 호흡상피세포로이루어져있어기관지원성낭종으로진단되었다 (Fig. 4). 수술후일시적성대마비가관찰되었으나완전히회복되었으며, 수술후 18개월이지난현재, 특이한증상및재발없이외래추적관찰중이다. 고찰 기관지원성낭종은기관-기관지의태생기발생중에일어나는드문질환으로, 기관과식도는발생 3주경복측원시전장에서나뉘어져그이후줄기기관지- 엽기관지가출현하는데, 이과정에서생긴선천성기형이다. 1) 주로소아기에발견되는데 6세이하에서호발하 119 Int J Thyroidol

(B) This operative photo reveals that the cystic wall is attached to the recurrent laryngeal nerve.

arrows: recurrent laryngeal nerve, C: cyst, Th: thyroid gland, Tr: trachea 알려져 있다.

특히 소아에서는 진단 당시 천명, 연하 5,10,11) 곤란 및 압박증상 등이 흔한 것으로 알려져 있다. 대부분의 흉곽 내 기관지원성 낭종은 흉부 엑스레이검 사상 확인이 가능하며, 균일한 음영을 나타내고 공기1,12,13) 액체 음영을 보이기도 한다.

Histopathologic photo shows that cystic wall contains mucoserous glands (arrowhead) and hyaline cartilage (arrows), which is consistent with

3 Sung Hoon Kang, et al Fig. 3. (A) Operative finding shows that superior part of the cystic wall is composed of cartilage and connected to first ring of trachea. (B) This operative photo reveals that the cystic wall is attached to the recurrent laryngeal nerve. (C) Photo of the surgical specimen shows about longitudinal 5 cm sized cystic mass at inferior portion of right thyroid lobe. arrows: recurrent laryngeal nerve, C: cyst, Th: thyroid gland, Tr: trachea 알려져 있다. 1,3,8) 기관지원성 낭종은 보통 무증상으로 우연한 방사선검사상 이상으로 발견되는 경우가 많으 나, 통증, 기침, 기관-기관지 압박으로 인한 천명, 호흡 곤란, 낭종의 감염으로 인한 발열 등 여러 증상을 일으 2,9,10) 킬 수 있다. 특히 소아에서는 진단 당시 천명, 연하 5,10,11) 곤란 및 압박증상 등이 흔한 것으로 알려져 있다. 대부분의 흉곽 내 기관지원성 낭종은 흉부 엑스레이검 사상 확인이 가능하며, 균일한 음영을 나타내고 공기1,12,13) 액체 음영을 보이기도 한다. 흉곽 내의 가장 흔한 위치는 기관주위, 폐문 부위, 기관분지 부위로, CT를 시행하면 정확한 병변의 위치를 확인할 수 있고, 대개 내부에 액체가 차있는 둥글고 경계가 좋은 종괴로 관 Fig. 4. Histopathologic photo shows that cystic wall contains mucoserous glands (arrowhead) and hyaline cartilage (arrows), which is consistent with bronchogenic cyst (H&E staining, 100). Cystic lesion is lined by respiratory type epithelium (inlet, H&E staining, 200). 14) 찰된다. 자기공명영상 소견에 대해서는 T1 및 T2 강 조영상에서 모두 강한 신호를 보이는 것으로 알려져 5) 있으며, US에서는 보통 주위와 경계가 분명하고, 단 방형의 균질한 저에코 낭종(unilocular homogenous 15-17) hypoechoic cyst)으로 관찰된다. 이러한 영상 검사는 고, 성인에서도 비교적 젊은 연령대에서 진단되는 것 낭종의 수술적 계획을 세우는 데 도움이 되지만, 기관 으로 보고되었으며, 남성에서 좀 더 호발하는 것으로 지원성 낭종의 진단 및 갑상선 낭종을 포함한 여러 종 Vol. 10, No. 2,

4 Cervical Bronchogenic Cyst 류의경부낭종들과의감별진단에는크게도움이되지못하는경우가많다. 15,18,19) 기관지원성낭종의최종진단은대개수술적절제후병리조직학적소견에기반한다. 1-7) 기관지원성낭종은거짓중층섬모원주상피로구성되어있으며, 조직학적으로정상호흡기계의조직들이모두포함될수있어장점액선, 호흡상피, 평활근및초자연골등이포함되지만진단을위해모든조직이필요하지는않다. 1-7) 기관지원성낭종이경부에발생하였을때, 감별해야할질환으로갑상설관낭종, 부갑상선낭종, 갑상선낭종, 흉선낭종, 새열낭종, 기형종, 유피낭종, 림프관종, 유두상암종의낭성변화, 기관게실, 낭성신경종양등이있으며, 현실적으로모든경부낭성종괴를감별해야한다. 1-3,20) 본증례에서수술전의심하였던갑상선낭종의경우에는조직학적으로갑상선여포의증식이관찰되므로기관지원성낭종과쉽게감별할수있다. 14) 본증례의경우는낭종이커지면서경부종괴로발견되었으며, 약간의경부불편감이있었으나비특이적증상으로생각되었다. US, CT에서보이는낭종의위치및성상을통해갑상선교질성낭종일가능성을높게보았고, 이에경피적에탄올주입술을시행하였다. 경피적에탄올주입술은반복적흡인에도재발하는갑상선낭종에서효과적인비수술적치료로인정되고있으며, 국내외적으로많이시행되고있는치료법이다. 21) 저자들이주목한점은경피적에탄올주입술에반복적으로심한기침을보였던부분으로, 수술소견상낭종의끝이기관연골과연결되어있었고육안상확인되지는않았지만기관점막과낭종간에미세한연결이이러한자극증상을일으켰을가능성이있다. 좀더많은증례보고가뒷받침되어야할것으로생각되지만, 경피적에탄올주입술에심한자극증상을보였을때, 기관지원성낭종을포함한기관과의연결성을가지는선천성병변이감별진단에포함되어야할것으로생각된다. 기관지원성낭종의치료는수술적절제가원칙이며, 이는수술의합병증위험도가높지않고, 낭종의악성변이가능성을배제할수없기때문이다. 15,19,20) 경부에발생한경우경부접근법을이용한완전절제를시행하여야재발을줄일수있다. 15,19,20) 감염에의한염증이없었다면주위조직과의박리가용이한것으로보고되었으나, 1) 본증례에서는주위조직및갑상선과의유착이관찰되었는데소량주입되었지만에탄올주입술이영향을미쳤을수있다고생각된다. 이런경우반회후두신경과경동맥과같은주위중요기관에유의하여수술을진행해야수술후합병증을줄일수있다. 중심단어 : 기관지원성낭종, 갑상선낭종, 교질성낭종, 경화치료. References 1) Newkirk KA, Tassler AB, Krowiak EJ, Deeb ZE. Bronchogenic cysts of the neck in adults. Ann Otol Rhinol Laryngol 2004;113(9): ) Shimizu J, Kawaura Y, Tatsuzawa Y, Maeda K, Suzuki S. Cervical bronchogenic cyst that presented as a thyroid cyst. Eur J Surg 2000;166(8): ) Barsotti P, Chatzimichalis A, Massard G, Wihlm JM. Cervical bronchogenic cyst mimicking thyroid adenoma. Eur J Cardiothorac Surg 1998;13(5): ) St-Georges R, Deslauriers J, Duranceau A, Vaillancourt R, Deschamps C, Beauchamp G, et al. Clinical spectrum of bronchogenic cysts of the mediastinum and lung in the adult. Ann Thorac Surg 1991;52(1): ) Zvulunov A, Amichai B, Grunwald MH, Avinoach I, Halevy S. Cutaneous bronchogenic cyst: delineation of a poorly recognized lesion. Pediatr Dermatol 1998;15(4): ) Rao GP, Bhaskar G, Reddy PK. Cervical intradural extramedullary bronchiogenic cyst. Neurol India 1999;47(1): ) Constant E, Davis DG, Edminster R. Bronchogenic cyst of the suprasternal area. Case report. Plast Reconstr Surg 1973;52(1): ) Jiang JH, Yen SL, Lee SY, Chuang JH. Differences in the distribution and presentation of bronchogenic cysts between adults and children. J Pediatr Surg 2015;50(3): ) Ribet ME, Copin MC, Gosselin BH. Bronchogenic cysts of the lung. Ann Thorac Surg 1996;61(6): ) Goswamy J, de Kruijf S, Humphrey G, Rothera MP, Bruce IA. Bronchogenic cysts as a cause of infantile stridor: case report and literature review. J Laryngol Otol 2011;125(10): ) Trossman CM. Push-up stridor caused by a bronchogenic cyst. Am J Dis Child 1964;107: ) Suen HC, Mathisen DJ, Grillo HC, LeBlanc J, McLoud TC, Moncure AC, et al. Surgical management and radiological characteristics of bronchogenic cysts. Ann Thorac Surg 1993; 55(2): ) Touloukian RJ. Air filled bronchogenic cyst presenting as a cervical mass in the newborn. J Pediatr Surg 1982;17(3): ) Lee JD, Koh YW, Lee SW, Kim HK. A case of cervical bronchogenic cyst presenting as a thyroid tumor. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2006;49(1): ) Hazenberg AJ, Pullmann LM, Henke RP, Hoppe F. Recurrent neck abscess due to a bronchogenic cyst in an adult. J Laryngol Otol 2010;124(12): ) Jeon HG, Park JH, Park HM, Kwon WJ, Cha HJ, Lee YJ, et al. Non-infected and infected bronchogenic cyst: The correlation of image findings with cyst content. Tuberc Respir Dis (Seoul) 2014;76(2): ) Kiralj A, Vuckovic N, Mijatov I. Congenital cervical bronchogenic cyst: A case report. Srp Arh Celok Lek 2015;143(5-6): ) Liu Z, Tian Z, Zhang C, He Y. Ectopic congenital bronchogenic cyst accompanied by infection appearing in the cervical 121 Int J Thyroidol

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6.Kaes013( ).hwp

6.Kaes013( ).hwp 갑상선결핵 - 증례보고및문헌고찰 Tuberculosis of the Thyroid Gland - Report of Two Cases and Review of the Literatures Se Yeom Park, M.D., Jong Geun Lee, M.D., Bong Ok Yoo, M.D., Oh Kyoung Kwon, M.D. and Myoung Jin Joo,