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대한내과학회지 : 제 71 권제 2 호 2006 호남지역에서내시경으로진단된호르텐스극구흡충감염 1 예 상무병원내과, 서남대학교의과대학기생충학교실 2 박철주 김진 2 =Abstract= A human case of Echinostoma hortense infection diagnosed by endoscopy in area of southwestern Korea Cheol Ju Park, M.D. and Jin Kim, M.D. 2 Department of Internal Medicine, Sangmoo Hospital, Gwangju, Korea; Department of Parasitology, College of Medicine, Seonam University 2, Namwon, Korea Echinostomiasis is an endemic parasitic infection of humans in Korea, especially eastern areas. An Echinostoma infection was diagnosed by gastroduodenoscopy from a 75-year-old Korean female living in Hwasun-gun, Jeollanam-do. She complained of nausea, vomiting and epigastric pain that had persisted for 1 month. Two live worms were attached to the mucosal surface of the duodenal bulb area. After they were removed using an endoscopic forceps, the symptoms were gradually relieved. The worms were identified as Echinostoma hortense by egg morphology, visceral locations and tegumental ultrastructures. Microscopic examination of endoscopic biopsy specimens revealed infiltration by chronic inflammatory cells. In this case, the source of the infection was the loaches purchased from local fish markets located at Hwasun-gun. This is the 5th case of E. hortense infection diagnosed by endoscopy and the 1st case reported in area of southwestern Korea.(Korean J Med 71:229-234, 2006) Key Words : Echinostomiasis, Endoscopy, Duodenum 서론 장내에기생하는흡충의하나로인수공통감염질환의원인이되고있는극구흡충과 (Echinostomatidae) 의흡충류들은우리나라를비롯한동아시아지역에널리분포하고있다 1, 2). 국내에서인체감염이보고된종으로는호르텐스극구흡충 (Echinostoma hortense), 이전고환극구흡충 (Echinostoma cinetorchis), 일본극구흡충 (Echinochasmus japonicus), Acanthoparyphium tyosenense 등 3속 4종이다 3). 이중호르텐스극구흡충이가장흔하고광범위 접수 : 2005 년 7 월 29 일 통과 : 2005 년 9 월 16 일 교신저자 : 김진, 남원시광치동 720, 서남대학교의과대학기생충학교실 (590-711) E-mail : jinkim16@hanmail.net 하게분포하고있으며, 인체감염은경상북도문경군에거주하며평소다양한종류의민물고기를날로먹기를좋아하는젊은남자에게서처음확인되었다 4). 현재까지보고된호르텐스극구흡충증례는주로우리나라동부내륙지방의소하천유역에집중되어있으며 3), 경상북도청송군은국내에서가장대표적인유행지로알려져있다 5). 그러나우리나라서부지역특히호남지역에서발생한호르텐스극구흡충증에대한증례보고는찾아보기어렵다. 극구흡충류는대부분패류, 어류, 양서류등을중간 - 229 -

-The Korean Journal of Medicine : Vol. 71, No. 2, 2006 - 숙주로하고있으며, 포유류나조류가보유숙주가되고있어인체에감염될수있는기회가지속되고있는것으로알려져있다. 우리나라의강, 하천, 연못, 논등에도극구흡충의중간숙주가흔하게서식하고있다. 물달팽이를포함하는담수패류가제 1 중간숙주로보고되고있으며 6), 감염형인피낭유충을보유하고있는제2 중간숙주로는미꾸리를비롯한여러가지민물고기등이알려져있다 7, 8). 약용이나건강식으로감염원을날로섭취하는잘못된식습관이감염의가장중요한원인이되고있다. 최근내시경시술이증가하면서호르텐스극구흡충증에대한보고가증가하고있는추세이다 9-12). 이는호르텐스극구흡충이소장상부인십이지장에까지기생하는경우가많으며, 충체의움직임이비교적활발하고, 육안적으로관찰할수있을정도의크기때문이다. 본증례에서는전라남도화순군에거주하며미꾸리를생식한적이있는한환자의십이지장에서내시경을이용하여적출된호르텐스극구흡충을문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례환자 : 이, 여자, 69세주소 : 구역, 구토, 상복부통증현병력 : 환자는 1개월전부터상복부에불편감을느끼고구역증상이나타나거주지 ( 전라남도화순군남면 ) 근처의개인병원에서내시경시술을시행하였으나특이한소견이관찰되지않았다. 그러나소화불량, 식욕부진, 어지러움, 두통의지속과 5일전부터심해진상복부통증, 구역, 구토를주소로본원에내원하였다. 과거력 :20여년전부터당뇨로진단받아경구용혈당강하제를복용하여왔고, 3년전양측무릎관절과어깨관절에관절염진단을받았으며, 5년전부터는반복적인위염때문에대증적인치료를받아오던중이었다. 개인력 : 관절염에대한민간요법으로화순지역의재래시장에서미꾸리를구입하여여러차례생식하였다. 이학적소견 : 외관상만성병색을보였으며, 내원당시생명활력징후는혈압 150/90 mmhg를제외하고는대체로정상이었다. 전신쇠약감을보였으나흉부청진상호흡음은비교적깨끗하였고, 심음은규칙적이었으며심잡음은들리지않았다. 복부검사상상복부에압통이있었으며간비종대는없었고, 그외특이사항은없었다. 검사실소견 : 입원당시혈액검사소견은혈색소 13.0 g/dl, 헤마토크리트 41.4%, 백혈구 7,100/mm 3, 혈 Figure 1. Gastroduodenal endoscopy reveals two live worms attached to the duodenal bulb. The flukes have a red spot at one end. 소판 298,000/mm 3 이었다. 백혈구감별계산상중성구 43.7%, 림프구 38.3%, 단핵구 5.6%, 호산구 9.5% 로호산구증가소견을보였다. 생화학검사에서혈청총단백 7.1 g/dl, 알부민 4.2 g/dl, AST 18 IU/L, ALT 14 IU/L, alkaline phosphatase 106 IU/L, T-cholesterol 237 mg/dl, glucose 168 mg/dl 이었고, 신기능은혈청 BUN 16 mg/dl, creatinine 0.8 mg/dl 이었다. 소변검사에서당, 단백케톤, 적혈구등이약간씩검출되었으며, 기생충검사를위한대변검사는시행되지않았다. 방사선소견 : 단순흉부방사선소견상특이소견은관찰되지않았으며, 뇌전산화단층촬영에서는광범위한위축소견이관찰되었다. 내시경소견및조직검사소견 : 내원당일시행한상부위장관내시경검사에서식도위연결부점막에불규칙한병소가있었으며, 위점막에서는만성적인위염소견이관찰되었다. 십이지장구부에서는치유되어진궤양흔적이다수발견되었으며, 그주변부에서흡충으로추정되는두마리의움직이는기생충이관찰되었다 ( 그림 1). 내시경을이용하여충체를적출한후십이지장장점막에대한생검을수행하였다. 조직검사상장점막에서는만성염증세포의침윤과다수의배세포가관찰되었으나특이한소견은보이지않았다 ( 그림 2). 기생충학소견 : 내시경관찰에서충체는십이지장점막에편평하고납작하게부착하고있어전형적인흡충류형태를보여주고있었다. 충체를자극하면움직임이보였으며, 충체의한쪽끝에는적색의반점이관찰 - 230 -

-Cheol Ju Park, et al : Echinostoma hortense infection diagnosed by endoscopy - Figure 2. The sectioned tissue biopsied from duodenal bulb around the worm disclose inflammatory intestinal mucosa and abundant goblet cells ( 100). Figure 3. In sectioned worm, the fluke is bent ventrally and the uterus has many thin-shelled elliptical eggs ( 40). Figure 4. The spontaneously discharged eggs are yellow, elliptical and thin shelled. They have an operculum at the narrower end ( 200). Figure 5. Tegumental spines, scale-shaped with a broad base, are densely packed on the ventral surface of the body ( 200). 되었다 ( 그림 1). 충체의길이는약 0.7 cm 정도였고, 비교적길쭉한모습으로 C 자형태를취하고있었다. 적출된충체는포르말린에고정후병리과에통상적인검사를의뢰하였다. 조직절편에서충체의외피 (tegument) 에다수의외피가시 (tegumental spine) 가관찰되었으며, 영상분석기를이용하여계측한자궁내충란의길이는 126.5 μm에이르렀다 ( 그림 3). 충체내부장기를관찰하기위해파라핀블록을다시녹인후탈파라핀과정을거쳐아세토카민염색 (Semichon's acetocarmine stain) 을수행하였다. 내부장기중고환은약간엽상 (lobulated) 이며두개가앞뒤로배열되어있었고, 복흡반 (ventral sucker) 은충체의앞쪽으로치우쳐위치하고있었다. 염색과정중유리된충란들을수집하여관찰한결과평균 122.1 73.1 μm 크기의미성숙란으로, 난각이얇았으며, 난개 (operculum) 는뚜렸하지않았다 ( 그림 4). 충체의구흡반 (oral sucker) 부위는조직절편을만드는과정에서소실되어두극 (collar spine) 의수를계측할수없었다. 충체의외피구조를관찰하기위해주사전자현미경관찰을수행하였다. 충체표면은가로방향으로불연속적인주름구조를이루고있었으며, 다수의돌기 (spine) 로덮혀있었다 ( 그림 5). 이러한돌기는충체복측에서는복흡반후방까지도분포하고있었으나배측에서는복흡반을넘 - 231 -

- 대한내과학회지 : 제 71 권제 2 호통권제 552 호 2006 - 어서면거의소실되어있었다. 본증례는충체와충란의형태학적인소견을기준으로십이지장점막에감염된호르텐스극구흡충증으로진단되었다. 경과및치료 : 십이지장점막에서충체가제거된다음날부터구토증상은소실되었으며구역과상복부통증은다소완화되었다. 이틀후부터는구역증상도소실되었으며, 경미한상복부통증만이지속되었다. 극구흡충증으로확진된후에아직장내에남아있을지모르는충체를완전히제거하기위해 parziquantel로치료를시도하고자하였으나환자가퇴원을원하여자택에서복용할수있도록지도하였다. 고찰국내에서극구흡충과 (Echinostomatidae) 에속하는흡충류에감염된증례로는 100예이상의호르텐스극구흡충증과약 20예정도의기타다른극구흡충 ( 이전고환극구흡충, 일본극구흡충, A. tyosenense) 감염예가있다 3). 호르텐스극구흡충증례는강원도영월군, 원성군, 원주군, 화천군, 충청북도음성군, 경상북도문경군, 성주군, 청송군, 영천시, 경상남도거창군, 함양군, 진주시, 울산시등에서보고된바있다. 이들지역은국토의중앙내륙을남북으로종단하는지역에주로집중되어있으며, 내륙도인충청북도음성군을제외하면행정구역상으로는모두우리나라동해안과접하고있는도에속한다. 특히경상북도청송군일부지역은거주자의 20% 이상에서감염이확인되어호르텐스극구흡충증의가장대표적인유행지로알려져왔다 5). 이에비해서해안과접하고있는경기도, 충청남도, 전라북도, 전라남도지역에서는문헌으로확인된증례보고가거의없었다. 따라서본증례에의해전라남도화순군은충청북도음성군에이어우리나라서부지역에서호르텐스극구흡충증의두번째발생지역으로추가되며, 또한호남지역에서보고되는최초증례에해당한다. 인체감염이보고된환자들의과거력으로미루어보아특히담수어를날것으로먹는식생활습관이극구흡충류감염의중요한원인이되고있다. 극구흡충과에속하는흡충류의보유숙주로알려진포유류, 조류등과중간숙주로알려진담수패류, 담수어류, 양서류들은전국적으로광범위하게분포하고있다. 우리나라의강, 하천, 논등에흔하게서식하는담수어인미꾸리, 얼룩동사리, 버들치, 몰개등에감염되어있는극구흡충의피낭유충 은종별로보아호르텐스극구흡충이가장많으며이전고환극구흡충과일본극구흡충도일부보고되고있다 5, 13, 14). 호남지역에서실시된제 2 중간숙주에대한역학조사보고에의하면전라남도구례군, 강진군, 나주시지역의담수어에도호르텐스극구흡충의피낭유충이존재하는것으로알려져있다 7). 따라서최근까지도호남지역에서극구흡충증증환자가보고되지않았던점은상호부합되지않는소견이었다. 그러나이제본증례로인해우리나라국토의동부와중앙내륙지역뿐만아니라서남부지역에서도호르텐스극구흡충인체감염이발생하고있음이확인된점은의의가있다하겠다. 또한본증례에서극구흡충의감염원은환자가민간요법으로관절염을치료하기위해화순의한재래시장에서여러차례구입하여생식한미꾸리로추정된다. 따라서환자의거주지인화순지역의극구흡충분포에대한역학조사가필요하다고판단된다. 우리나라에많이분포하는호르텐스극구흡충의성충은길이 1 cm 내외이며, 육안적으로관찰할수있는길쭉한흡충으로구흡반 (oral sucker) 주위에는두관 (head crown) 과 27~28개에이르는두극 (collar spine) 이존재한다. 염색된충체를관찰하면난소는우측으로치우쳐있으며, 둥글거나약간엽상 (lobulated) 인 2개의고환이충체중심부에앞뒤 (tandem) 로위치하는점이특징적이다. 충란은 120~140 70~80 μm 크기의미성숙란으로난각 (egg shell) 이얇으며, 난각후단은약간주름진형태로보인다 2, 15). 따라서극구흡충증에대한통상적인진단은대변검사에서특징적인충란을발견하면가능하며, 충체를획득하는경우에는두극의수와배열상태가종의동정에큰도움이된다. 최근에는내시경으로발견되는극구흡충증례가늘어가고있는추세이며 9-12), 본증례는위십이지장내시경에의해국내에서 5번째로진단된호르텐스극구흡충증례이다. 그러나이는역학적인측면에서민물고기의생식이증가하고있다고보기는어려우며, 단순히충체의발견기회가높아지고있기때문일것으로추정된다. 즉, 우리나라에서는위염, 위궤양, 위암등의높은발생빈도로인해비특이적인소화기증상을갖는다수의중노년층인구를대상으로내시경검사의시행이늘어나고있기때문이다. 또한기생충학적인측면에서호르텐스극구흡충은내시경의접근이용이한상부소장에기생하고있으며, 충체가장점막표면에서활발한움직임을보일뿐아니라, 1 cm에이르는커 - 232 -

- 박철주외 1 인 : 내시경으로진단된호르텐스극구흡충증 - 다란크기로인해다른장내흡충류보다비교적쉽게발견할수있기때문이다. 숙주에경구감염된극구흡충피낭유충은십이지장에서탈낭 (excyst) 한후주로소장상부에기생하게된다. 실험실내에서인위적으로호르텐스극구흡충을감염시킨흰쥐에서나타나는장내병변으로는융모의둔화 (blunting), 융합 (fusion), 손실 (loss) 과선와증식, 배세포증식, 기질 (stroma) 내염증세포침윤증가, 모세혈관충혈, 림프관확장, 섬유모세포증가등이보고되었다 16). 이러한장융모의병변은감염후 1일째부터나타나기시작하여점점더진행되었고, 일부에서는극구흡충이구흡반주위의장융모를뜯고있는모습이관찰되기도하였다. 본증례에서도충체의전반부는십이지장점막에견고하게부착되어있었다. 조직학적인검사를위해충체가위치하는주변부위에서생검을시행한바, 장점막에서는다수의염증세포와배세포가관찰되었다. 그러나생검된조직이너무적은관계로다른조직학적소견의존재여부를판단하기는어려웠다. 호르텐스극구흡충감염시증상은무증상에서부터궤양에이르기까지다양하다. 극구흡충에감염된환자의증상은복통 ( 상복부혹은하복부 ), 설사, 식욕부진등비특이적인소화기증상이나타나며 17), 심하게감염된경우호산구증가가동반되거나 5), 십이지장궤양과관련된증례가 9) 국내에서보고된바있다. 본증례에서도환자는입원당시구역, 구토, 상복부통증, 소화불량, 식욕부진등의소화기증상을보이고있었다. 그러나환자가 5년전부터다양한소화기증상을호소해왔고, 위십이지장내시경소견상만성적인위염소견과위식도경계부위의이상소견등으로미루어보아충체만에의한직접적인임상소견으로단정하기에는어려움이많다. 단지내시경시술을통한충체의제거후이러한소화기증상들이호전되는양상을보여준점은간접적인증거가될수있을것으로추측된다. 호르텐스극구흡충감염이십이지장궤양발생의직접적인원인이될수있다는보고에서는극구흡충에의한장점막손상으로인해공복시통증과출혈이유발되었다고하였다 9). 본증례에서도십이지장점막에다수의궤양흔적이관찰되고있어이런주장을뒷받침할수있을것으로판단되었다. 요약전라남도화순군에거주하며미꾸리를생식한후상 복부통증, 구역, 구토를주소로내원한 75세의여성환자에게내시경을시행하여십이지장점막에서극구흡충을발견한후적출하였으며, 충란과충체에대한다양한형태학적검사를통해호르텐스극구흡충증으로진단하고, 본증례가갖는의의를문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 극구흡충증, 내시경, 십이지장 REFERENCES 1) Huffman JE, Fried B. Echinostoma and echinostomiasis. Adv Parasitol 29:215-269, 1990 2) Rim HJ. Echinostomiasis. In: Steele JH, eds. CRC handbook series in zoonoses, section c: parasitic zoonoses. vol. III. p. 53-69, Boca Raton Florida, CRC Press, 1982 3) Chai JY, Lee SH. Food-borne intestinal trematode infections in the Republic of Korea. Parasitol Int 51:129-154, 2002 4) 서병설, 홍성태, 채종일, 이순형. 한국의장흡충에관한연구 : VIII. 호르텐스극구흡충 (Echinostoma hortense) 의인체감염 1 례. 기생충학잡지 21:219-223, 1983 5) 이상금, 정낙승, 고일향, 손운목, 홍성태, 채종일, 이순형. 경북청송군일부지역의호르텐스극구흡충유행양상. 기생충학잡지 26:199-206, 1988 6) 안영겸, 양용석. 남한강유역의호르텐스극구흡충감염실태와생활사에관한연구. 기생충학잡지 24:121-136, 1986 7) 채종일, 홍성태, 손운목, 이순형, 서병설. 한국의장흡충에관한연구 : XVI. 미꾸리의호르텐스극구흡충피낭유충감염상황. 기생충학잡지 23:18-23, 1985 8) 양용석. 충주호및그상류지역의 Echinostoma spp. 에대한연구. 기생충학잡지 28:221-233, 1990 9) 채종일, 홍성태, 이순형, 이근찬, 민영일. 십이지장궤양을동반한호르텐스극구흡충감염증례. 기생충학잡지 32:201-204, 1994 10) Lee OJ, Hong SJ. Gastric echinostomiasis diagnosed by endoscopy. Gastrointest Endosc 55:440-442, 2002 11) Cho CM, Tak WY, Kweon YO, Kim SK, Choi YH, Kong HH, Chung DI. A human case of Echinostoma hortense (Trematoda: Echinostomatidae) infection diagnosed by gastroduodenal endoscopy in Korea. Korean J Parasitol 41:117-120, 2003 12) Chang YD, Sohn WM, Ryu JH, Kang SY, Hong SJ. A human infection of Echinostoma hortense in duodenal bulb diagnosed by endoscopy. Korean J Parasitol 43:57-60, 2005 13) 양용석, 안영겸, 김태승, 이경원, 한민희. Echinostoma hortense 인체감염 2 례및제 2 중간숙주조사. 기생충학잡지 23:33-40, 1985-233 -

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