대한정형외과학회지 : 제 44 권제 4 호 2009 J Korean Orthop Assoc 2009; 44: 455-460 소아의고립성골낭종치료에서골수강내감압술의효과 윤여헌ㆍ신상진ㆍ서정호 이화여자대학교의학전문대학원정형외과학교실 Intramedullary Decompression for the Treatment of Unicameral Bone Cysts in Children Yeo-Hon Yun, M.D., Sang-Jin Shin, M.D., and Jung-Ho Seo, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, Ewha Womans University School of Medicine, Seoul, Korea Purpose: The present study aims at evaluating our results of intramedullary decompression of the unicameral bone cysts in children with using flexible nail(s) or titanium cannulated screws. Materials and Methods: We treated fourteen children with unicameral bone cysts by intramedullary decompression. Eleven cases were in the metaphysis of long bones (seven in the proximal humerus amd four were in the proximal femur), which were all treated by flexible intramedullary nailing; while a cancellous screw was axially placed in three cysts of the short bones (all in the calcaneus). The mean age of the patients at the time of surgery was 11.8 years, and the mean duration of follow-up was 16.7 months. The final outcome was radiographically classified into the four categories of Capanna et al.,; completely healed, healed with residual radiolucency, recurred or having no response. Results: All of the cysts In the long bones responded to treatment. Seven cysts healed completely, and three healed with residual radiolucent areas visible on radiographs. One cyst, which initially appeared completely healed, recurred after the removal of nails. The healing period varied from three to 36 months. For the calcaneal cysts, there was no definite sign of effective consolidation in all three cases. Conclusion: Intramedullary decompression by flexible nailing for the treatment of unicameral bone cyst of a long bone was effective in providing early stability and for accelerating consolidation of the cyst. Its surgical intervention is minimal, and the result is predictable. Our trial of placing a screw in the calcaneal cysts was unsuccessful according to the short term follow-up. Key Words: Unicameral bone cyst, Intramedullary decompression 서론소아의장관골에발생한고립성골낭종은병적골절의가장흔한원인이며, 특히옥외활동이활발한학동기및청소년기에서활동을제한해야하므로어린이와청소년의사회성발달에큰영향을줄수있다. 이질환의전통적인치료법은절제술또는소파술후골이식술이며재발률은약 25% 에이른다. 1) 최근활동성골낭종의병태생리에대한연구가진전을보이면서치료법도달라지고있는데, 스테로이드또는골수주입술, 여러개의천공을 접수일 :2008 년 11 월 28 일, 게재확정일 :2009 년 5 월 28 일교신저자 : 윤여헌서울시양천구목동 911-1 이대목동병원정형외과 TEL: 02-2650-5378 ㆍ FAX: 02-2642-0349 E-mail: yhyun@ewha.ac.kr 통한감압술, 연성골수정을이용한감압술등이보고되었다. 이중에서연성골수정을이용한감압 -내고정술은 1981년 Catier 등 2) 이처음기술하였는데, 술기가간단하고치료성적이우수하여최근각광을받고있다. 본연구는소아의고립성골낭종에서연성골수정또는나사못으로골수강내감압을시도한결과를보고한다. 대상및방법 2000 년이후최근까지소아고립성골낭종으로진단 Correspondence to Yeo-Hon Yun, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, Ewha Womans University Mokdong Hospital, 911-1, Mok-dong, Yangcheon-gu, Seoul 158-710, Korea Tel: +82.2-2650-5378, Fax: +82.2-2642-0349 E-mail: yhyun@ewha.ac.kr 455
456 윤여헌ㆍ신상진ㆍ서정호 되어골수강내감압술이시도된 14예를대상으로하였다. 이중 11예는장관골에발생한경우인데각각한개또는두개의티타늄연성골수정 (Titanium Elastic Nail, Synthes) 으로골수강내감압- 내고정을하였으며, 나머지 3예는모두종골에발생한경우로서티타늄나사못 (7.0mm AO cancellous screw, Synthes) 한개를삽입하여골수강내감압을꾀하였다. 수술시환아의연령은평균 11.8 세 ( 범위 6-16세 ) 였다. 남아가 8명, 여아가 6명이었다. 수술후평균추시기간은 16.7 개월 ( 최단 12개월, 최장 38개월 ) 이었다. 장관골에발생한 11예중 7예는상완골근위부병변이었고, 4예는대퇴골근위부에발생하였다. 이중 8예는처음진단시급성병적골절또는얇아진피질골의불완전골절 (infraction) 을동반하였으며, 보존적치료후 3 개월이상관찰하여, 골절이치유된후에도낭종의대부분이잔존하는경우에한하여시술하였다. 나머지 3예의장관골에발생한증례와종골에생긴 3예는골절이없거나타병원에서치료중전원된경우이며, 관찰기간없이바로시술하였다. 상완골근위부병변중 3예와종골병변 1예는각각 1-3 회의스테로이드주입요법을시도하여치료에실패한경력이있었다. 고립성골낭종의진단은단순방사선사진으로대부분가능하였고, 대퇴골에발생한 1예는섬유성이형성증과의감별진단을위하여 MRI를시행하였다. 수술은전신 마취하에서시행하였다. 영상증폭기하에서 19 G 척수바늘로골낭종으로부터볏짚색의액체를천자하였고, 이어서소량 (1 cc 내외 ) 의조영물질을낭종에주입하여확진을하였다. 별도의천공등으로추가적인감압을시도하지않았으며, 낭종내세척, 생검술, 소파술등은하지않았다. 상완골근위부병변은상완골외과의후외방에길이 2 cm의종피부절개를통하여한개의 3-3.5 mm 굵기티타늄연성골수정을영상증폭기감시하에후향적으로삽입하였다 (Fig. 1). 대퇴골근위부병변은대퇴골원위골단판 2 cm 상방에서내측과외측의원위골간단으로부터각각한개씩 2.5-3.5 mm 굵기의티타늄연성골수정을후향적으로삽입하였다 (Fig. 2). 상완골과대퇴골에서각각골수정의근위단이골단판을침범하지않도록하였다. 모든증례에서병적골절은없거나이미치유된상태였으므로내고정보다는감압을목표로하였다. 따라서, 골수정의선택시골수강의직경을고려하여굵은것을선택하려하지않았으며, 상완골병변은한개의골수정을그리고대퇴골은병적골절의재발가능성을줄이고자두개를삽입하였다. 종골낭종은한개의티타늄나사못을종골결절의골단판을피하여근위골간단에서종골의종축 (axial) 방향으로낭종을관통하고나사못끝이전방돌기에이르도록삽입하였다 (Fig. 3). 전례가병적골절이없거나치유된후에시술하였으므 Fig. 1. (A) A typical unicameral bone cyst with pathological fracture in the proximal humerus of a 15 year old boy. Fracture healed at 3 months. But it refractured at 4 months. (B) At 8 months, we tried the steroid injection, which was not effective until 12 months. (C) So we inserted a Titaium Elastic Nail for the continuous intramedullary decompression. (D) It healed at 21 months after nailing.
소아의고립성골낭종치료에서골수강내감압술의효과 457 Fig. 2. (A) A unicameral bone cyst in proximal femur of a 6 year old girl, which was incidentally found without fracture. (B) After fixation with two Titanium Elastic Nails, it appeared to be completely healed at only 3 months. (C) The nails were removed at 6 months. (D) But at 16 months it partially recurred at the same location. Final result of this case was classified as the 'recurrence after healing'. Fig. 3. (A) A calcaneal cyst in a 15 year old boy. A steroid injection was not successful until 6 months. (B) A cancellous screw was placed through the cyst in axial fashion. We anticipated the decompression of cyst with subsequent healing, which was not occurred until 12 months. 로, 수술후바로관절운동또는체중부하를허용하였다. 일상생활과체육활동등에별다른제한을두지는않았으나, 시술후추시중에환아나보호자의진술에의하면대부분이신체접촉이큰체육활동은자발적으로참여하지않았다고하였다. 치료결과는정형외과전문의 2명과전공의 1명이공동으로수술전및수술후추시방사선사진을판독하여정하였다. Capanna 등 3) 의기준에따라, 치유, 부분치유, 재발, 반응없음의네단계로분류하였는데 ; (1) ' 치유 (healed)' 는낭종이완전히골조직으로대체되고주변골피질이두꺼워진상태, (2) ' 부분치유 (healed with residual)' 는낭종이골조직으로대체되고주변골피질도두꺼워졌으나부분적으로작은낭종이잔존하는경우, (3) ' 재발 (recurrence)' 은낭종이골조직으로대체되던중재발하여큰병변이다시생기고주변피질골도다시 약해진경우, (4) ' 반응없음 (no response)' 은치료에전혀반응을보이지않은상태이다. ' 치유 ' 또는 ' 부분치유 ' 를치료성공으로, ' 재발 ' 또는 ' 반응없음 ' 을치료실패로정하였다. 결과장관골에서 11예중 7예가치유, 3예가부분치유, 그리고 1예는초기에치유로판단하고골수정을제거한뒤에병변이재발하여재발군에속하였다. 따라서모든증례가치료에반응을보였으며, 10예 (91%) 는치료성공으로 1예는재발로인한실패로분류되었다. 감염, 재골절등의합병증은없었다. 골수정도입부의이물감또는불편감은대부분의환아가인정하였으나, 이로인하여일상및옥외활동에제한을받지는않았다고하였다. 골낭종이골조직으로대체되어완전또는부분소실되고
458 윤여헌ㆍ신상진ㆍ서정호 피질골이충분히두꺼워지는시점까지의기간을치유기간으로볼때, 치유기간은평균 14.8 개월이며환아에따라최단 3개월에서최장 36개월까지다양하였다. 금속정제거술은충분히치유되어더이상의변화를기대할필요가없다고판단되는시점에시행하였는데, 금속정의골강내체류기간은수술후최단 6개월에서최장 28개월이었으며평균 16.5 개월이었다. 그러나대퇴골근위부에병변이있었던 6세여아에서시술후 3개월만에골낭종이완전히사라져 6개월경과시점에치유로판단하고금속정을제거하였는데, 추시중 16개월경과시점에골낭종의재발이발견되었으며, ' 재발 ' 로판정되어치료실패군에속하게되었다. 병변재발후금속정재삽입은시도하지않고현재추시중이다 (Fig. 2). 나사못으로골수강내감압을시도하였던종골의골낭종은 3예모두가치료에거의반응을보이지못하여 ' 반응없음 ' 에분류되었고, 치료실패로기록되었다 (Fig. 3). 이시술과관련하여특기할합병증은없었다. 고찰상완골이나대퇴골등장관골근위골간단에흔히호발하는고립성골낭종은소아의병적골절의가장흔한원인이다. 절제술이나소파술후골이식술등비교적큰수술후에도 25% 에서재발하며, 4,5) Oppenheim 과 Galleno 1) 에의하면소파술및골이식술후심부감염, 내반고, 조기골단판폐쇄, 길이단축등의합병증이 17% 에이른다. Scaglietti 등 6,7) 이처음소개한스테로이드 (methyl prednisolone acetate) 주입법은스테로이드가골낭종벽을덮는섬유성결체조직막을변성시켜액체를생산하지못하도록하고낭종내조골능력을회복시킨다는이론에근거한것인데, 최근까지보고된연구를종합하면치유가능성이 67-96% 정도이고, 재발율은 13% 이다. 1,3-8) Capanna 등 3) 은이치료를시도한 90명중 1명에서대퇴골두무혈성괴사가나타났고, 7명은치료중에병적골절이병발하였으며, 16명은다리길이단축이있었다고하였다. 그러나이치료의가장큰문제점은 6 개월이상의간격을두고보통 3회이상수차례의약물주입이반복되어야하므로, 통상 2-3 년이상의치료기간을요하며, 따라서옥외활동이왕성한연령대의환아를장기간의체육활동으로부터제한해야하는것이다. 골수주입술은자가장골능에서채취한골수를낭종에주입하여골수세포에의한골형성을기대하는방법이다. 9) Yandow 등 10) 은 12명환아에서 6명이 1회주입후 ' 치유 ' 되었으며, 2명은 ' 부분치유 ' 의성과를보았다고하였다. 그러나최근 Wright 등 11) 은 90명을대상으로스테로이드또는골수주입술로치료한성적을분석한다기관연구결과, 스테로이드주입후 42% 그리고골수주입후 23% 에서치유가되었으나, 치료기간이길고치료효과가낮은불확실한치료라고결론을지었다. 다발성천공술은낭종내에갇힌액체가여러개의천공을통하여골밖으로누출되도록하자는의도로볼수있다. 이는천공술시 K-강선이나나사못을추가로삽입해두기도하는데, 낭종내액체가이를통하여배출되도록함으로써감압효과를기대한것이다. Shinozaki 등 12) 은 23명에서 K-강선으로감압을시도한결과 15명이치유되었고 8명이부분치유되는성적을얻었는데, 이중 12명은재발로 2차시술을하였으며 3명은 3차시술이필요하였다. 1981년, Catier 등 2) 이 2명의대퇴골근위부고립성골낭종환아에서 Ender 정을이용한골수강내고정을보고한이래, 유연골수정을이용한감압-내고정술의치료성적이매우양호하다는보고가최근까지이어지고있다. 13-15) 이방법은 Shinozaki 등 12) 이기술한낭종내감압효과와이론적배경은같으며, 다만 K-강선보다효율적이고지속가능한방법으로감압을유지함으로써재발의가능성을떨어뜨릴수있고, 내고정효과가있으므로병적골절의가능성을좀더적극적으로차단할수있다. Roposch 등 15) 은 32명에이치료를시술한결과전예에서치료에반응을보였고, 30예 (94%) 가치유되었으며, 2예에서치유후재발이있었다고하였다. de Sanctis와 Andreacchio 13) 는동일한방법으로치료한 47명중 31 명 (65.9%) 이치유되었고, 16명 (34.1%) 은부분치유되어전예가만족스런치료성과를얻었으며, 재발은없었다고하였다. 본연구에서는장관골에발생한고립성골낭종 11예환아중 7예가치유되었고 3예가부분치유되는등 10예 (91%) 에서만족스런치료성적을보였으며, 재발로분류된 1예도단기간내에완전치유로간주될정도의반응을보였으며조기골수정제거후재발하였다. 따라서전예가 1회시술에뚜렷한반응을보였으며, 이는기존의다
소아의고립성골낭종치료에서골수강내감압술의효과 459 른보고들과대체로일치하는결과이다. 다만, 치유또는부분치유에소요되는기간이최단 3개월에서최장 36개월까지다양하고, 다른저자들도재발된증례를보고한바있기때문에, 금속정제거는최대한서두르지말아야할것으로생각된다. 장관골의고립성골낭종에서스테로이드또는골수주입술이나다발성천공등기존의감압술은어느정도효과가있음이입증되었으나, 치료성적이보고자에따라편차가크고여러차례의치료를요하는경우가많아치유기간이길다는단점이문제이다. 그러나유연골수정을이용한감압술은대부분의보고서에서치료성적이일관되게뛰어나고, 내고정효과가있으므로치유기간이별문제가되지않는다. 본연구에서상완골병변의경우는한개의골수정을삽입하였는데, 이는치료자가내고정보다는감압효과에주안점을두었기때문이다. 따라서보다튼튼한내고정을동시에노리고자한다면대퇴골의경우와마찬가지로두개를삽입하여도무방할것이다. 종골낭종에서도나사못을이용한감압술이최근보고되었다. Abdel-Wanis 등 16) 은소아종골의단순골낭종 12예서최소절개를통하여소파술과다발성천공술후티타늄또는 hyproxyapatite 와 tricalcium phosphate 소재의세라믹나사못을삽입하여지속적감압술을꾀한결과전례가치유되었다고하였다. Saraph 등 17) 은 9명의소아에서병리조직검사를위한최소소파술후티타늄유관나사못한개를삽입하여지속적감압술을시도한결과 8예가치유되었다고하였다. 본연구에서는생검이나소파술을하지않고티타늄나사못으로감압만시도하였는데, 3예모두에서 1년추시결과뚜렷한효과를확인하지못하였다. 종골골낭종에대한저자들의결과가위의두기존연구와상이한점에대하여현시점에서뚜렷한이유를밝힐수는없다. 또한본연구는앞의두연구에비하여추시기간이비교적짧으므로장기간관찰시다른결과를얻을수도있을것이다. 그러나기존의두연구는나사못을사용한지속적감압술전에병변에대한소파술을선행하여직접적이고적극적인감압- 배출이시도되었고, 저자들은소파술을시행하지않았던것이가장큰차이점이다. 따라서소파술을겸하지않은나사못감압술이장기적추시후에도별효과가없다면, 갑압술자체보다소파술이낭종의치유에결정적요소로작용하였을가능성을생각할수있다. 종골감압에사용 한나사가 Saraph 등 17) 이사용한유관나사가아닌점을지적할수있으나, 낭종액이유관나사의도관을통하여배액된다고볼수없으며, 이는장관골에사용된유연골수정에도관이나홈통이없는점을고려하면이해될수있다. 또다른이유로본연구의세증례가모두단순골낭종이아닌지방종의변성이아닌가하는반론이있을수있으나, 술전천자시낭종으로부터전형적인볏짚색의액체가배출되었고, 이어서조영물질을낭종에주입하여확인을하였으므로변성지방종등단순골낭종이아닌다른질환일가능성은배제되었다고본다. 마지막으로종골의해부학적특성이장관골과다른점을주목하여생각해볼수있다. 종골은장관골과달리골수강이형성되지않고해면골이치밀하기때문에, 낭종을통과한나사못으로낭종액이쉽게감압및배액되기어려운구조일가능성이있다. 따라서종골의측면또는족저부에서나사못을삽입하여나사못머리를피질골외측또는측하방에위치시키면좀더효과적인감압-배액이이루어질수있지않을까한다. 결론소아의장관골에발생한고립성골낭종 11예에대하여연성골수정을이용한골수강내감압- 내고정술결과, 10예에서만족스런치료성적을얻었다. 이치료는술기가간단하고, 효과가탁월하며, 내고정에의한정상활동으로의조기복귀가가능하다. 종골의골낭종은한개의나사못으로감압을시도를하였으나단기추시결과에서치료에반응이있다는증거를찾지못하였다. 참고문헌 1. Oppenheim WL, Galleno H. Operative treatment versus steroid injection in the management of unicameral bone cyst. J Pediatr Orthop. 1984;4:1-7. 2. Catier P, Bracq H, Canciani JP, Allouis M, Babut JM. The treatment of upper femoral unicameral bone cysts in children by Ender's nailing technique. Rev Chir Orthop. Reparatrice Appar Mot. 1981;67:147-9. 3. Capanna R, Dal Monte A, Gitelis S, Campanacci M. The natural history of unicameral bone cyst after steroid injection. Clin Orthop. Relat Res. 1982;166:204-11. 4. Bovill DF, Skinner HB. Unicameral bone cysts. A compar-
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