CASE REPORT pissn 1598-3889 eissn 2234-0998 J Korean Soc Surg Hand 2017;22(2):122-126. http://doi.org/10.12790/jkssh.2017.22.2.122 JOURNAL OF THE KOREAN SOCIETY FOR SURGERY OF THE HAND Multiple Brachymetacarpia Treated by Distraction Osteogenesis In-Tak Bae 1, Ji-Kang Park 2, Seung-Myung Choi 2, Gook-Jong Kim 2 1 Department of Orthopaedic Surgery, Anyang SAM Hospital, Anyang, Korea 2 Department of Orthopaedic Surgery, Chungbuk National University Hospital, Cheongju, Korea The treatment of a brachymetacarpia using a distraction osteogenesis was mostly single, unilateral pattern. In case of multiple brachymetacarpia, singlestage lengthening or rapid distraction lengthening with a bone graft were usually used. Multiple brachymetacarpia treated by distraction osteogenesis is rarely reported. We report a case of a 15-year-old female presented with bilateral multiple brachymetacarpia treated by distraction osteogenesis simultaneously without complications. Also, we have evaluated the clinical results and factors which influence the clinical results. Received: January 16, 2017 Revised: [1] March 14, 2017 [2] April 4, 2017 Accepted: April 17, 2017 Correspondence to: Ji-Kang Park Department of Orthopaedic Surgery, Chungbuk National University Hospital, 776 1(il)sunhwan-ro, Heungdeok-gu, Cheongju 28644, Korea TEL: +82-43-269-6077 FAX: +82-43-274-8719 E-mail: carm0916@hanmail.net Keywords: Brachydactyly, Hand deformities, Distraction osteogenesis This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/bync/ 3.0/) which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 서론 단중수증 (brachymetacarpia) 은선천성, 외상, 감염등의원인으로골단판의미성숙혹은조기폐쇄에의해발생한다. 인구, 명당 명의빈도로여성이남성보다 배이상많으며제 중수골에서가장흔하다. 수부의기능장애는대부분없으며주로미용적인이유로수술을고려한다. 수술방법으로는일단계골연장술 (single-stage lengthening), 골이식을이용한급속신연골연장술 (rapid distraction lengthening with a bone graft) 과가골신연술 (distraction osteogenesis) 이있다. 이중가골신연술은점진적으로길이를원하는만큼늘릴수있고골이식이필요없으며높은성공률과외관상만족스러운결과를얻을수있어가장선호되는방법이다. 122 http://www.jkssh.org/ Copyright c 2017. The Korean Society for Surgery of the Hand
In-Tak Bae, et al. Distraction Osteogenesis 국내에가골신연술로치료한단중족증 (brachymetatarsia) 에대한보고는종종있으나단중수증에대한보고는드물며대부분단발성에대한치료이다. 저자들은양측다발성단중수증으로내원한 세여성환자에대해가골신연술을동시에시행하여합병증없이치료한예가있어치료및임상결과에서단발성단중수증과의차이점, 치료시주의사항등에대하여문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례 세여성환자가양측수지의단축을주소로내원하였다. 외상이나감염, 종양등의병력은없었고선천성동반기형또한없었다. 외관상의불만이외에통증이나기능장애는호소하지않았다. 이학적검사상좌측제, 수지및우측제 수지를제외한나머지모든수지의단축과좌측제 중수골및우측제, 중수골골두의돌출 (knuckle) 소실이두드러지게관찰되었으며환자는좌측제 수지, 우측제, 수지의단축에대해불만족하였다 (Fig. A). 모든수지의관절운동범위는정상이었고손가락의근력과감각, 모세혈관의재충전시간도정상이었다. 단순방사선사진상중수수지관절과수근중수관절의아탈구나탈구소견은없으며, 중수골과지골의다발성단축이관찰되었다 (Fig. B). 환자는좌측제 수지및우측제, 수지의단축에대한치료를원하여환자에게외고정장치를이용 한가골신연술로생길수있는합병증에대하여충분히설명한후수술을시행하였다. 일측형외고정장치 (external monofixator; Orthofix, Verona, Italy) 를이용하였으며좌측제 중수골부터시행하였다. 이동식영상장치의보조하에먼저중수골의근위및원위부에각각 개의골고정나사 (shantz pin) 를삽입후일측형외고정장치를이용하여고정하였다. 이후건과신경혈관구조물을보호하며중수골의간부에서절골을하였다. 절골시미리. mm K-강선을이용하여절골부위에다발성구멍을만들어놓은뒤골막을최대한보존하면서수평 (transverse) 으로절골하였고이동식영상장치를이용하여절골이완전히이루어졌는지, 각형성은없는지등을최종확인하였다. 우측제, 중수골도같은방식으로수술을시행하였다 (Fig. A). 수술후다음날부터수지관절운동을시작하였고, 수술후 일째부터약 일간 시간마다. mm씩두번조정하여하루에. mm씩골연장이되도록조정하였다. 가골이형성되기시작한수술후 주부터는하루에. mm 씩연장이되도록조정하였고 (Fig. B), 주째단순방사선사진에서가골이명확히보였다 (Fig. C). 수술후총 주동안골연장을하였고, 이후 주가량더외고정장치를유지한후 ( 경화기, consolidation period) 단순방사선사진에서피질골의형성이확인되었을때외고정장치를제거하였다 (Fig. D). 총외고정장치유지기간은 주였다. 수술후 년째시행한단순방사선사진에서최종적으로좌측제 중수골의골연장률 (percentage increase) 은 % B A Fig. 1. (A) Preoperative photograph and (B) radiograph show a multiple shortened fingers. The metacarpophalangeal and carpometacarpal joints are not subluxed or dislocated. http://www.jkssh.org/ 123
J Korean Soc Surg Hand Vol. 22, No. 2, June 2017 A B C D Fig. 2. Radiographs show (A) osteotomy through the diaphysis using a unilateral fixator, (B) callotasis after 2 weeks, (C) callotasis after 4 weeks, and (D) good callus filling the distraction gap 14 weeks after callotasis. Fig. 3. Radiograph 1 year after surgery show lengthened small finger on the left hand and ring, small finger on the right hand. (.. mm, 골신연길이 :. mm), 우측제 중수골은 % (.. mm, 골신연길이 :. mm), 우측제 중수골은 % (.. mm, 골신연길이 :. mm) 의골연장을얻었다 (Fig. ). 이학적검사상좌측제 수지와우측제, 수지의길이가술전보다연장되었으며수지의관절운동제한, 수지각변형, 수지회전변형, 핀삽입부감염증, 수지혈액순환및신경손상등의합병증은없었다 (Fig. ). Fig. 4. A 15-year-old female has full motion of the hand and no angular or rotational deformity. 고찰 선천성단중수증의정확한원인은밝혀져있지않지만성장 124 http://www.jkssh.org/
In-Tak Bae, et al. Distraction Osteogenesis 판의조기폐쇄와관련이있는것으로알려져있으며아직까지확실하게정립된나이별치료법은없다. 수술시기에대해서 Smith 와 Gumley 는환자의정서적인면을고려하여연장술을 - 세에시행하는것을권유하였고, Kato 등 은가골형성이충분하고경화도쉽게이루어질수있기때문에 - 세에연장술을시행할것을제안하였다. 이에반해 Toh 등 은나이와치유인자 (healing index) 는상관이없다고하였고, Chung 등 역시 세에서 세까지의단지증환자를대상으로한수술적치료결과, 골유합과정에있어나이는문제가되지않는다고하였다. 본증례의환자는 세사춘기로미용에관심이많으며가골형성이원활하여수술을시행하기좋은나이였다고생각한다. 골연장의길이를정하는데있어서는한군데만이환된경우와는달리다발성단중수증의경우, 기대연장길이를정하는데어려움이있는데, Aydinlioglu 등 은 제 중수골 =. 제 중수골 =. 제 중수골골 =. 제 중수골 =. 제 중수골 과같은계산법을제시하였다. 본증례는이를적용하여, 제 중수골은 mm, 제 중수골은 mm 신연시키는것을목표로하였고원하는만큼의골연장을얻을수있었다. 환자의경우중수골뿐아니라지골의단축도있어중수골만연장하는것으로는정상수지의길이를얻기에한계가있었지만, 중수골연장으로얻은외형에대해매우만족하였으며지골연장은추후고려해보기로하였다. 수술방법에있어서 Saito 등 은외부고정장치를길게할필요가없어환자의불편이적은장점이있는골이식을통한일단계골연장술을추천하였는데, 일단계골연장술의경우한번에늘릴수있는길이가제한되는단점이있고혈류장애나이식골의불유합등의합병증이생길수있다. 본증례의경우다발성으로많은양의이식골이필요하고 mm 이상의골연장이필요하여일단계골연장술과골이식을이용한급속신연골연장술은적용하기어렵다는점, 또한골이식을하게되었을때생기는추가적인수술반흔을원하지않는점등을고려하여점진적으로 mm 이상의길이를늘릴수있고급격한연장으로인한혈관, 신경의합병증이적으며골이식이필요없는가골신연술을시행하였다. 본증례의경우처럼가골신연술로다발성단중수증을치료할경우단발성단중수증에비해여러개의외고정장치를착용해야하는불편함은있으나그외부분은치료과정에있어다를것이없으므로오랜기간외고정장치를함으로써생기는시간, 경제적인비용을줄일수있어오히려다발성단중수증치료의좋은적응증이라생각한다. 단중수증수술의합병증으로는핀삽입부감염, 가골의골절, 신생골의지연및불유합, 중수골의각변형, 수지강직, 중수수지관절의아탈구등이있다. 이러한합병증을막기해서는절골시골막을최대한보존하며최소한의손상을주기위해노력해야하며정확한절골이이루어지도록세심한술기가필요하다. 또한, 절골전미리외고정장치의골고정나사를삽입하여절골이후회전및각변형이생기지않게원래의위치에골고정나사가고정되도록하는것이중요하다. 수술후수지강직을막기위해서는가능한빠른기간에수부운동을시작하는것이중요하며본증례의경우술후다음날바로수부운동을시작하였다. 신연술을원하는대부분의단중수증환자들은수술전수부기능장애없이미용상의문제와심리적위축을문제로치료를원하므로단지미용만을위한무분별한수술은삼가야하며수술후발생할수있는기능손실등합병증에대해수술전환자와충분히상의후신중하게결정해야좋을것이다. 저자들은다발성단중수증을골이식없이가골신연술을통해동시에치료하여만족할만한결과를얻었기에이를문헌고찰과함께보고한다. CONFLICT OF INTEREST No potential conflict of interest relevant to this article was reported. REFERENCES 1. Suresh SS, Abraham R, Ravi P. Isolated symmetrical brachymetacarpia of the thumb: case report. Hand (N Y). 2009;4:424-6. 2. Houshian S, Ipsen T. Metacarpal and phalangeal lengthening by callus distraction. J Hand Surg Br. 2001;26:13-6. 3. Smith RJ, Gumley GJ. Metacarpal distraction lengthening. Hand Clin. 1985;1:417-29. 4. Kato H, Minami A, Suenaga N, Iwasaki M, Kimura T. Callotasis lengthening in patients with brachymetacarpia. J Pediatr Orthop. 2002;22:497-500. 5. Toh S, Narita S, Arai K, Nakashima K, Tsubo K. Distraction lengthening by callotasis in the hand. J Bone Joint Surg Br. 2002;84:205-10. 6. Chung MS, Lee KH, Roe SG, Park MJ. Treatment of brachydactyly by skeletal lengthening. J Korean Orthop Assoc. 1989;24:85-93. 7. Aydinlioglu A, Akpinar F, Tosun N. Mathematical rela- http://www.jkssh.org/ 125
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