ase Report pissn 1738-2637 / eissn 2288-2928 J Korean Soc Radiol 2014;71(3):139-145 http://dx.doi.org/10.3348/jksr.2014.71.3.139 Synchronous Encapsulated Papillary arcinoma and Invasive Ductal arcinoma rising from Intraductal Papilloma in the Same reast: ase Report 1 한쪽유방에서동시에발견된피낭유두상암종과관내유두종에서기원한침윤성관상피암 : 증례보고 1 Jung Gyu Kim, MD 1, Shin Young Kim, MD 1, Hyun Ju Lee, MD 2, Sang Mi Lee, MD 3, Sung Yong Kim, MD 4, Deuk Young Lee, MD 4 Departments of 1 Radiology, 2 Pathology, 3 Nuclear Medicine, 4 Surgery, heonan Hospital, Soonchunhyang University ollege of Medicine, heonan, Korea Encapsulated papillary carcinoma of the breast is rare, accounting for just 0.5% to 2% of all breast cancers. histological upgrade from papillary lesion can also possibly occur, however, an upgrade to invasive ductal carcinoma has uncommonly been reported. Furthermore, to the best of our knowledge, there is no reported case of encapsulated papillary carcinoma and invasive ductal carcinoma arising from intraductal papilloma in the same breast. We report an extremely rare case of synchronous encapsulated papillary carcinoma and invasive ductal carcinoma arising from intraductal papilloma on the same breast with radiologic pathologic correlation. Index terms reast Encapsulated Papillary arcinoma Invasive Ductal arcinoma Intraductal Papilloma Received May 10, 2014; ccepted July 7, 2014 orresponding author: Shin Young Kim, MD Department of Radiology, heonan Hospital, Soonchunhyang University ollege of Medicine, 31 Suncheonhyang 6-gil, Dongnam-gu, heonan 330-721, Korea. Tel. 82-41-570-3515 Fax. 82-41-579-9026 E-mail: taloo@hanmail.net This is an Open ccess article distributed under the terms of the reative ommons ttribution Non-ommercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 서론 유방의유두상병변 (papillary lesion) 은양성유두종부터이형성 (atypia) 또는상피내암종 (carcinoma in situ) 을가지고있는유두종 (papilloma), 유두상증식양상을보이는관상피내암 (ductal carcinoma in situ) 및유두상선암종 (papillary adenocarcinoma) 에이르기까지다양한질환을일컫는다 (1). 이중유두종은다양한스펙트럼을보이며악성으로의발전가능성이있는종양이다. 하지만중심부침생검과절제술후조직검사결과를비교한이전의연구에서고위험질환 (high risk lesion) 으로의상향화가악성으로의상향화보다더많은비율을차지하였고더욱이침윤성관상피암 (invasive ductal carcinoma) 으로의상향화는흔치않았다 (1-3). 또한피낭유두상암종도유방암의약 0.5~2% 를차지하는매우드문종양으로서 (4) 본증례에서와같이한쪽유방에동시에발견된피낭유두상암종과 관내유두종에서기원한침윤성관상피암은보고된적이없었다. 따라서저자들은이들의유방촬영술 (mammography) 및초음파 (ultrasonography; 이하 USG), 삼차원역동적유방자기공명영상 (breast dynamic 3D MRI) 그리고양전자방출단층촬영술 (positron emission tomography-t) 소견과병리학적소견을보고하고자한다. 증례보고 56세여자환자가 2개월전부터우측유방에촉지되는종괴를주소로외부병원을방문하여초음파유도하코어침생검 (ultrasonography guided core needle biopsy) 을시행하였고침윤성관상피암 (invasive ductal carcinoma) 으로진단되어수술을위해본원에내원하였다. 환자는과거력상 4년전폐경하였으며그외특이과거력은없었다. 이학적검사상우측유방의중 opyrights 2014 The Korean Society of Radiology 139
한쪽유방에서동시에발견된피낭유두상암종과관내유두종에서기원한침윤성관상피암 Fig. 1. 56-year-old woman with outside biopsy proven invasive ductal carcinoma. Right craniocaudal () and mediolateral oblique mammography () show about 1.5 cm sized partly indistinct oval hyperdense mass in right breast upper center, which is biopsy proven malignancy (arrow). There are several circumscribed oval isodense nodules around this lesion. 앙상방으로약 1.5 cm 크기의단단하고고정된종괴가만져졌고그외통증이나피부변화, 분비물등의소견은보이지않았다. 유방촬영술을시행하였고우측유방중앙상방에약 1.5 cm 크기의부분적불분명한타원형고밀도종괴가있었고외부병원에서침윤성관상피암으로진단된병변이었다. 또한주변으로상외측과상내측에걸쳐약 0.3~1.2 cm 크기의 4개의국한성타원형등밀도종괴들이관찰되었고 (Fig. 1), reast Imaging-Reporting and Data System ( 이하 IRDS) category 는 0로유방초음파를추천하였다. 유방초음파상우측유방중앙상방에침윤성관상피암으로진단된약 1.2 cm 크기의부분적으로각진타원형의저에코종괴 (Fig. 2) 와함께 1.3 cm 크기의미세소엽형타원형의저에코종괴 (Fig. 2) 가발견되었다. 또한, 우측유방상외측에 0.9 cm 크기의부분적으로각진원형의저에코종괴와 0.6 cm 크기의국한성타원형저에코종괴가있었고 (Fig. 2, D), 우측유방상내측에 0.6 cm 크기의국한성타원형저에코종괴가있었다 (Fig. 2E). 중앙상방의 1.3 cm 크기의종괴와상 D E Fig. 2. Ultrasonography shows a 1.2 cm sized partly angular oval hypoechoic mass, which is biopsy proven malignancy () and a 1.3 cm sized microlobulated oval hypoechoic mass () in right breast upper center. partly angular round hypoechoic mass (), circumscribed oval hypoechoic mass (D) in right breast upper outer and a circumscribed oval hypoechoic mass (E) in right breast upper inner are also noted. 140 대한영상의학회지 2014;71(3):139-145 jksronline.org
김정규외 Fig. 3. The axial dynamic-enhanced T1-weighted image of the first post-contrast acquisition shows rim enhancement for masses in right breast upper center, outer (, ) and inner (, arrow). Fig. 4. Enhancement patterns of masses in right breast.,. The kinetic curve shows early enhancement and a plateau pattern for biopsy proven malignancy () and a enhancing mass () in right breast upper inner (same as above in others, not shown). Fig. 5. On the axial positron emission tomography/t fusion image, the biopsy proven malignancy shows hypermetabolism with a peak standardized uptake value of 10.21 (arrow) and other nodules also show increased fluorodeoxyglucose uptake. 외측의 0.9 cm 크기의종괴는 IRDS category 5로, 상외측의 0.6 cm 크기의종괴와상내측의종괴는 IRDS category 3로생각하였다. 삼차원역동적유방자기공명영상에서악성으로진단된종괴를포함한우측유방중앙상방과상외측의종괴들은모두조영증강영상에서테두리조영증강 (rim enhancement) 을보였으며 (Fig. 3, ), 상내측의종괴역시테두리조영증강을보였다 (Fig. 3). 조직검사에서악성으로진단된종괴와상외측, 상내측의종괴는모두조영증강곡선에서조기조영증강과안정 기양상을보였다 (Fig. 4). 양전자방출단층촬영술에서악성으로진단된종괴는최대표준섭취계수 (peak standardized uptake value) 10.21 을보였고그밖의상내측과상외측의다른종괴들도 18F-fluorodeoxyglucose 섭취가증가된소견을보였으며다른곳으로의전이는보이지않았다 (Fig. 5). 우측유방상내측의종괴는테두리조영증강과조기조영증강을보였으나초음파상양성에가까운소견을보였고다른종괴들과분리된사분면에위치하고있어진단목적으로초음파유도 jksronline.org 대한영상의학회지 2014;71(3):139-145 141
한쪽 유방에서 동시에 발견된 피낭 유두상 암종과 관내 유두종에서 기원한 침윤성 관상피암 하 미세침 위치결정(USG guided needle localization)을 통한 절 다. 유두형 또는 사상형의 구조를 가진 일부분에서 근상피세포 제생검(excisional biopsy)을 시행하였고 악성으로 진단된 종괴 표지(myoepithelial cell marker)에 대한 면역조직화학검사를 를 포함한 우측 유방 중앙 상방과 상외측의 종괴들에 대해서는 시행했을 때 부분적으로 근상피세포가 남아있었다. 따라서 전 위치표지(site marking)를 한 후 종괴절제술(lumpectomy)을 시 체적으로 경계가 좋은 관내 유두종에서 악성화를 동반하며 일 행하였다. 부 근상피세포가 없어지고 가장자리에 있는 세포들이 주변실질 병리학적 소견상 종괴절제술을 시행하였던 4개의 종괴들은 로 침윤하는 부분이 확실히 보이는 관내 유두종에서 기원한 침 모두 경계가 좋은 유두형(papillary) 또는 사상형(cribriform) 윤성 관상피암(Fig. 6)으로 진단되었다. 절제생검을 시행하였 구조를 보이며 일부분에서만 둥지(nests)나 끈(cord) 모양의 형 던 우측 유방 상내측의 종괴는 근상피세포가 결여된 두꺼운 섬 태로 주변 섬유 기질(fibrous stroma)로의 침습을 보이고 있었 유성 피막(fibrous capsule)을 가지며 주변에 다발성 저등급 관 D E F G H I J K L Fig. 6. Microscopic findings of pathologic confirmed invasive ductal carcinomas arising in intraductal papilloma. -. Invasive ductal carcinoma arising in intraductal papilloma (biopsy proven malignancy, corresponding with Fig. 2). Multiple papillae in complex arborizing pattern ( 12.5) (). Nests or cords infiltrate adjacent stroma showing invasion ( 100) (arrow) (). Well-developed papillary architecture is found ( 100) (arrow) (). D-F. Invasive ductal carcinoma arising in intraductal papilloma (upper center, Fig. 2). Microphotograph showing a well-circumscribed mass containing well-developed papillary architecture ( 12.5) (D). Nests or cords infiltrate adjacent stroma showing invasion ( 100) (arrow) (E). Welldeveloped papillary architecture is found ( 100) (arrow) (F). G-I. Invasive ductal carcinoma arising in intraductal papilloma (upper outer, Fig. 2). Microphotograph showing a well-circumscribed mass containing well-developed papillary or cribriform architecture. Glandular proliferation within stalks may resemble cribriform architecture ( 12.5) (G). Nests or cords infiltrate adjacent stroma showing invasion ( 100) (arrow) (H). Well-developed cribriform architecture is found ( 100) (arrow) (I). J-L. Invasive ductal carcinoma arising in intraductal papilloma (far upper outer, Fig. 2D). Microphotograph showing a well-circumscribed mass containing well-developed papillary architecture ( 12.5) (J). Nests or cords infiltrate adjacent stroma showing invasion ( 100) (arrow) (K). Well-developed papillary or cribriform architecture are found ( 100) (arrow) (L). 142 대한영상의학회지 2014;71(3):139-145 jksronline.org
김정규외 상피내암 (low grade ductal carcinoma in situ) 이존재하는피낭유두상암종 (Fig. 7) 으로진단되었다. 환자는수술후방사선치료를시행중이며추적관찰을하였을때재발의소견은보이지않았다. 고찰 유방의유두상병변은양성유두종부터이형성또는상피내암종을가지고있는유두종, 유두상증식양상을보이는관내선암종및유두상선암종에이르기까지다양한질환을일컫는다 (1). 유두종역시다양한스펙트럼을가지고있는종양으로서명백한악성종양은아니지만침윤성유방암으로의변화가능성을높일수있다. 단일유두종은 70 대에흔하게발생하고보통중심부에위치하며유두분비물이나만져지는유두하종괴등의증상을보이는반면다발성유두종은 40~50 대에종종발생하고보통주변부에위치하며증상이없어유방촬영술에서발견되기도한다 (2). 비정형관상피증식증이나비정형소엽증식증, 소엽상피내암은암으로의분화가능성이높고양성유두종에서이러한병변을보이는것은단일중심부유두종에서보다다발성주변부유두종에서흔히볼수있다 (5, 6). Liberman 등 (2) 에의하면표적일치중심부생검을시행한 50예에서 50% 는외과적절제를, 나머지 50% 는 2년동안유방촬영술추적관찰을하였을때 14% 에서악성으로의분화를보였고 (1예침윤성관상피암, 4예관상피내암 ), 17% 에서고위험질환으로의변화를보였으며악성으로의변화시 80% 에서관상피내암으로의변화를보였다. Mercado 등 (1) 에의하면중심부침생검을통해양성유두상병변으로진단된 42예중 17% 에서비정형관상피증식증, 5% 에서관상피내암, 21% 에서비정형관상피증식증또는관상피내암으로의조직학적상향화를보였다. hang 등 (3) 에의하면중심부침생검으로진단된양성유두종의 4% 에서외과적절제후에악성으로진단되었다. 병변의평균크기는악성으로조직학적상향화를보인경우유의하게컸고따라서 1.5 cm 이상인양성유두종에대하여외과적절제를추천하였다. 본증례의경우위치표지를통해절제된종괴들의경우크기는 0.6~1.3 cm 범위로 1.5 cm 이하였지만모두관내유두종에서기원한침윤성관상피암으로진단되었다. 이전의문헌을살펴보았을때비록관내유두종이악성으로의분화가능성이있다하더라도적은수에서조직학적상향화를보였고이중대부분은고위험질환으로의분화를보였으며 D E F Fig. 7. Microscopic findings of pathologic confirmed encapsulated papillary carcinoma.. Encapsulated papillary carcinoma has thick fibrous capsule (yellow arrow) and adjacent low grade ductal carcinoma in situ (blue arrow). Red arrow indicates artifact, not true invasion (probably rupture during surgery procedure), because there is no stromal reaction ( 12.5).,. Well-developed papillae with cytologic atypia are found ( 40). D-F. Immunohistochemical staining is negative for SMM-H, p63, and K 5/6, showing absence of myoepithelial cells ( 40). jksronline.org 대한영상의학회지 2014;71(3):139-145 143
한쪽유방에서동시에발견된피낭유두상암종과관내유두종에서기원한침윤성관상피암 본예와같이악성으로의상향화는드물었다. 또한이들의영상학적소견은거의보고된적이없었다. 유두상암은전체유방암의 1~2% 를차지하고양성또는악성의모든유두상병변은상피부분을지지하는가지형태의섬유혈관기질을조직학적특징으로보인다. 또한근상피세포층의유무는양성유두종을유두상암과감별하는데중요한단서이다. 유두상암의상피가관내에국한되어보이는경우유두상관상피내암으로진단할수있고낭성부분을포함하는경우에피낭유두상암종이라고한다 (7). 피낭유두상암종은피포성또는낭내유두상암종으로불리기도하며전체유방암의 0.5~2% 를차지한다 (4). 조직학적으로관상피내암의변이로여겨지나임상소견과영상의학적소견은관상피내암과구분된다. 피낭유두상암종의생존율은대부분의유방암에비해높고좀더늦은나이에발생하는경향이있다 (8). 증상이없을수도있지만 22~34% 에서천천히커지며만져지는종괴나혈성유두분비물의소견을보일수있다. 이학적검사상만져질정도로큰경우에는유두와피부의당김을볼수가있다. 피낭유두상암종의유방촬영술소견은비특이적이다. 보통원형이나타원형또는소엽형의국한성종괴로보이는데이는실질의종괴가아니라확장된관이나낭성형태로보이기때문이며주로유륜의뒤쪽에서관찰된다. 유방초음파상에서고형성또는낭성과고형성이혼재된종괴로서중등도의후방음향증강을보이고색도플러초음파상종괴내혈류나영양혈관을볼수가있다 (9). 본증례에서는유방촬영술상유방상내측에서국한성타원형등밀도종괴의형태로관찰되었고초음파상비교적경계가좋은후방음향증강이나혈류를보이지않는타원형의균질한저에코의종괴로보였다. 유방자기공명영상에서보통비교적경계가좋은원형또는타원형의종괴로보이고내부구성은다발성소결절성종괴나낭내액체저류나출혈로인해비균질하게보이고이는유두상암종의흔한병리학적소견이다. 조영증강을하였을때낭벽과격막, 벽소결절에조영증강을보일수있다 (9). 본증례에서는비교적경계가좋은테두리조영증강과조기조영증강소견을보였고안정기양상의조영증강곡선을보였다. hatia 등 (10) 은남성의같은쪽유방에서침윤성유두상암과침윤성관상피암이동시에발견된예를처음으로발표하였다. 하지만저자들이알기에본증례와같이매우드문종양인 관내유두종에서기원한침윤성관상피암과함께피낭유두상암종이같은쪽유방에서발견된적은없었기에다음과같이보고하는바이다. 참고문헌 1. Mercado L, Hamele-ena D, Oken SM, Singer I, angiarella J. Papillary lesions of the breast at percutaneous core-needle biopsy. Radiology 2006;238:801-808 2. Liberman L, Tornos, Huzjan R, artella L, Morris E, Dershaw DD. Is surgical excision warranted after benign, concordant diagnosis of papilloma at percutaneous breast biopsy? JR m J Roentgenol 2006;186:1328-1334 3. hang JM, Moon WK, ho N, Han W, Noh DY, Park I, et al. Risk of carcinoma after subsequent excision of benign papilloma initially diagnosed with an ultrasound (US)- guided 14-gauge core needle biopsy: a prospective observational study. Eur Radiol 2010;20:1093-1100 4. Esposito NN, Dabbs DJ, hargava R. re encapsulated papillary carcinomas of the breast in situ or invasive? basement membrane study of 27 cases. m J lin Pathol 2009; 131:228-242 5. Liberman L. linical management issues in percutaneous core breast biopsy. Radiol lin North m 2000;38:791-807 6. MacGrogan G, Tavassoli F. entral atypical papillomas of the breast: a clinicopathological study of 119 cases. Virchows rch 2003;443:609-617 7. Rosen PP. Rosen s breast pathology. Philadelphia, P: Lippincott-Raven, 1997:335-354 8. arter D, Orr SL, Merino MJ. Intracystic papillary carcinoma of the breast. fter mastectomy, radiotherapy or excisional biopsy alone. ancer 1983;52:14-19 9. Soo MS, Williford ME, Walsh R, entley R, Kornguth PJ. Papillary carcinoma of the breast: imaging findings. JR m J Roentgenol 1995;164:321-326 10. hatia, Uma Nahar Saikia, Kumar Y. Rare coexistence of invasive papillary carcinoma with infiltrating ductal carcinoma in male breast: report of a case. Int J Surg Pathol 2008;16:311-313 144 대한영상의학회지 2014;71(3):139-145 jksronline.org
김정규외 한쪽유방에서동시에발견된피낭유두상암종과관내유두종에서기원한침윤성관상피암 : 증례보고 1 김정규 1 김신영 1 이현주 2 이상미 3 김성용 4 이득영 4 유방의피낭유두상암종은매우드문종양으로전체유방암의약 0.5~2% 를차지한다. 또한관내유두종은조직학적상향화가가능하지만침윤성관상피암으로의상향화는흔하지않게보고되었고더욱이저자들이알기에한쪽유방에서동시에발견된피낭유두상암종과관내유두종에서기원한침윤성관상피암은보고된적이없었기에이들의영상학적소견과병리소견을보고하고자한다. 순천향대학교의과대학천안병원 1 영상의학과, 2 병리과, 3 핵의학과, 4 외과 jksronline.org 대한영상의학회지 2014;71(3):139-145 145