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민기 석
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1 대한구강내과학회지 Vol. 35, No. 2, 2010 측두하악관절에발생한양성외방성증식병소의증례보고 : 활액성연골종증, 골연골종 원광대학교치과대학구강내과학교실및원광치의학연구소 측두하악관절부위에발생하는양성외방성증식은골종, 연골종, 골연골종및활액성연골종증등이있으며증상으로는통증, 개구제한등을보이며때때로교합변화하악정중선변위등을수반한다. 이러한양성외방성증식은측두하악장애와비슷한증상으로인해임상증상만으로진단하는것은어려우며, 단층촬영, 자기공명영상을포함한방사선사진을평가하여야하며, 확진을위해서는생검을필요로한다. 활액성연골종증과골연골증은인체의장골에흔한양성종양이며구강안면부위에있어발생이비교적드물다. 본연구는측두하악관절에비교적드물게발생하는활액성연골종증과골연골종에대하여보고하고진단에대해다소의지견을얻었기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 주제어 : 양성외방성증식, 활액성연골종증, 골연골종 1)Ⅰ. 서 측두하악관절에발생할수있는양성외방성증식은골종, 연골종, 골연골종및활액성연골종증등을포함하고있다. 이러한외방성증식을지닌환자는그증상이측두하악장애에서보여질수있는임상증상과유사하여일차적진단에서평가하기는쉽지않다. 활액성연골종증은활액내에연골성, 골연골성결절과관절강내의유리체 (loose body) 가형성되는양성질환으로, 1) 이질환의 50% 이상은무릎에서발생하고다음으로팔꿈치, 손목, 어깨, 고관절순으로발생하며, 측두하악관절에서는매우드물게발생한다. 2) 측두하악관절부위에서의활액성연골종증은원인 교신저자 : 이유미전라북도익산시신용동 원광대학교치과대학구강내과학교실전화 : Fax: marusae@wonkwang.ac.kr 원고접수일 : 원고수정일 : 심사완료일 : * 이논문은 2009 년도원광대학교교비지원에의해수행됨 론 을알수없는원발성병소와이전의거대외상, 반복적인미세외상, 퇴행성관절염등과연관되어있는속발성병소로나누어진다. 원발성병소의경우조금더공격적인양상을나타내며, 속발성병소는수동적이며만성적인과정에의해발생한다. 3) 골연골종은인체의뼈에비교적흔히발생하는양성종양으로모든양성종양의 35~50%, 뼈종양의 8~15% 비율로발생한다. 주로장골에서발생하며구강안면부위에발생은드무나대부분은하악과두에관련되어발생한다. 영어로된문헌에따르면 2008 년까지하악과두에서 65 증례가보고되었다. 4) 주로 40 대여성에게발생하며하악과두내측면에서발생하고기계적인자극이세포의비대를유발시켜발생하는것으로알려져있으며따라서주로건부착부에발생한다, 하악에서는 Meckel 연골이이런역할을하는것으로보인다. 약 2% 에서악성으로변이되는것으로보고되었으나두개부에서악성변이는보고되지않았다. 5) 이러한측두하악장애에발생한골성병소의진단을위한방사선검사는일반적인방사선사진촬영, 컴퓨터단층촬영, 자기공명영상, 측두하악관절의관절경검사등을포함하며, 확진은주로관절경검사나수술시육안적검사, 조직병리학적소견으로하게된 149

다. 방사선사진촬영이나컴퓨터단층촬영에서, 입자들이잘석회화되어있지않으면보통은잘관찰되지않았으나, CT 의사용으로이러한이질적인입자들의존재나관절강의크기증가과함께두개골침범및과두, 관절와등의퇴행성변화도관찰할수있게되었다.

On panorama view, Multifocal calcified lesion at the discal space of Rt. TMJ and lateral and medial pole of Rt. Mn condyle. 증례 1 Ⅱ.

10 여년전우측측두하악관절의통증으로상기기관에서골관절염으로진단받고교합안정장치치료를받은후증상이완화되었던병력이있었으나병원방문수일전에개구시, 저작시통증이재발되었다.

이를확인위해 cone beam CT 를촬영하였으며 cone beam CT 상에서우측하악과두의내외측, 상부를둘러싸고있는과립상의방사선불투과성이다수확인후 (Fig.

2 다. 방사선사진촬영이나컴퓨터단층촬영에서, 입자들이잘석회화되어있지않으면보통은잘관찰되지않았으나, CT 의사용으로이러한이질적인입자들의존재나관절강의크기증가과함께두개골침범및과두, 관절와등의퇴행성변화도관찰할수있게되었다. 자기공명영상은관절낭의비후와관절원판의형태학적인변화를관찰하는데가장유용하다. 6) 본연구는측두하악관절에비교적드물게발생하는활액성연골종증과골연골종에대하여보고하고진단에대해다소의지견을얻었기에문헌고찰과함께보고하고자한다. Fig. 1. On panorama view, Multifocal calcified lesion at the discal space of Rt. TMJ and lateral and medial pole of Rt. Mn condyle. 증례 1 Ⅱ. 증례보고 2008 년 11 월 49 세남성이우측측두하악관절부위의종창과통증을호소하며원광대학교치과대학병원구강내과를방문하였다. 10 여년전우측측두하악관절의통증으로상기기관에서골관절염으로진단받고교합안정장치치료를받은후증상이완화되었던병력이있었으나병원방문수일전에개구시, 저작시통증이재발되었다. 우측전이부의미약한종창이관찰되었으며개구량은 27 mm 로제한되었고개구시우측관절부에서염발음이있었으나교합변화는없었다. 파노라마, 횡두개방사선사진상에서우측과두부위에서희미한방사선불투과성물질들이관찰되었다 (Fig. 1). 이를확인위해 cone beam CT 를촬영하였으며 cone beam CT 상에서우측하악과두의내외측, 상부를둘러싸고있는과립상의방사선불투과성이다수확인후 (Fig. 2) 구강악안면외과로의뢰하였으며구강외과에서컴퓨터단층촬영, 자기공명영상, 뼈스캔등을추가적으로실시하였다 (Fig. 3,4). 컴퓨터단층촬영상에서두개골로침범가능성이불명확하였으나자기공명영상에서는측두와내로침범되 Fig. 2. On cone beam CT view, Combined bony erosion with sclerotic change of Rt. TMJ and surounded Multifocal calcified lesion. a; CBCT axial view, b; CBCT coronal view, c;cbct sagittal view 150

측두하악관절에발생한양성외방성증식병소의증례보고 : 활액성연골종증, 골연골종 Fig. 3.

Combined bony erosion with sclerotic change of adjacent sphenoid and mastoid bone.

On MRI view, joint space of rt TMJ was expanded with soft tissue mass lesion.

a; T1 weighted GD enhanced coronal view, b;t2 weighted sagittal view, same level of lesion of anterior of

3 측두하악관절에발생한양성외방성증식병소의증례보고 : 활액성연골종증, 골연골종 Fig. 3. On CT view, Multifocal calcified lesion at the right TM joint and adjacent pterygoid and masseter muscle, Combined bony erosion with sclerotic change of adjacent sphenoid and mastoid bone. a; axial view b;contrast enhanced coronal view Fig. 4. On MRI view, joint space of rt TMJ was expanded with soft tissue mass lesion. T1 weighted images, low signal and T2 weighted images, small nodules of multiple low signal intensity in high signal intensity wall. there were not any destruction of bone including condyle of mandible and not extended into skull base. a; T1 weighted GD enhanced coronal view, b;t2 weighted sagittal view, same level of lesion of anterior of Rt. TMJ condyle on figure a. 지않았음이확인되었고이후측두하악관절의활액성연골종증으로잠정진단후수술계획하였으나환자의 ALkaline Phosphatase 수치가상승되어소화기내과에서간에대한평가를받는동안환자의통증경감을위해관절강세척술을시행하였으며관절강세척술후통증이없어졌다. 소화기내과에서간의이상없음을확인후종물제거를위한수술을시행하였고 1cm 이하의다수의석회화물질이적출되었고생검결과활액성연골종증으로확인되었다 (Fig. 5). Fig. 5. Microscopic finding with Hematoxylin and Eosin stain(x100), Chondroid tissue with chondrocytes. 151

증례 2 2008 년 12 월 3 일 46 세의여자가환자하품과저작시좌측우각부통증을주소로개인치과에서의뢰되어내원하였다. 1 년전부터상기주소가발생하였으며, 증상이완화와악화를반복하였고최대개구량 30 mm 로좌측하악우각부통증과좌측측두하악관절에통증동반하였다. 관절음이나관절음의병력은보이지않았고, 개구시변위는없었다.

2008 년 12 월 8 일교합안정장치를장착하였고물리치료운동요법분사신장요법등의주기적내원관리시행하였으며, 증상의개선이없어 2009 년 1 월 29 일외과적처치를위해재의뢰하였다. 2009 년 2 월 26 일양측턱관절의병소제거및과두성형술을시행하였으며, 병소가관절원판과단단히결합되어있어같이제거하여조직병리검사를의뢰하였다.

활액성연골종증은 1558 년에 Ambrosio Paré 가처음으로보고하였으며, 1) 1764 년 Von Haller 가 TMJ 에서의유리체에대하여보고하였고 7) 1993 년 Georg Axhausen 에의해측두하악관절에서의활액성연골종증을처음으로과학적으로언급한이후 8) 2002 년까지측두하악관절에서의활액성연골종증영어로된보고는 74 증례였다.

4 증례 년 12 월 3 일 46 세의여자가환자하품과저작시좌측우각부통증을주소로개인치과에서의뢰되어내원하였다. 1 년전부터상기주소가발생하였으며, 증상이완화와악화를반복하였고최대개구량 30 mm 로좌측하악우각부통증과좌측측두하악관절에통증동반하였다. 관절음이나관절음의병력은보이지않았고, 개구시변위는없었다. 방사선사진과 cone beam CT 상에좌우양측과두에골증식체형성이관찰되었으며좌측과두에골돌기경화체, 불규칙한과두면, 위낭성병소, 과두전방에독립된골체가관찰되어연골모세포종 (chodroblastoma), 활액성연골종증등의확진을위해구강악안면외과에외과적처 치및생검을의뢰하였고, 우선교합안정장치요법시행후수술여부를재평가하기로하였다 (Fig. 6,7) 년 12 월 8 일교합안정장치를장착하였고물리치료운동요법분사신장요법등의주기적내원관리시행하였으며, 증상의개선이없어 2009 년 1 월 29 일외과적처치를위해재의뢰하였다 년 2 월 26 일양측턱관절의병소제거및과두성형술을시행하였으며, 병소가관절원판과단단히결합되어있어같이제거하여조직병리검사를의뢰하였다. 조직병리검사결과골연골종으로판명되었으며, 환자는술후계속적인교합안정장치요법을시행하였고개구량 49 mm 로향상되었고양측턱관절의통증도개선되었다. Ⅲ. 총괄및고찰 Fig. 6. On panorama view, osteophytic formations in condyle of both mandible, isolated bony particles in Rt. TMJ. 활액성연골종증은 1558 년에 Ambrosio Paré 가처음으로보고하였으며, 1) 1764 년 Von Haller 가 TMJ 에서의유리체에대하여보고하였고 7) 1993 년 Georg Axhausen 에의해측두하악관절에서의활액성연골종증을처음으로과학적으로언급한이후 8) 2002 년까지측두하악관절에서의활액성연골종증영어로된보고는 74 증례였다. 9) Von Lindern 등은 1764 년부활액성연골증을포함하여야하고초기단계에적절한진단과치료가이루어져야한다고하였다. 9) Pub Med, Korea Med, NDSL, RISS(KERIS) 등의문헌검색사이트에서 synovial chondromatosis, TMJ, Korean 의검색어로검색하였으며검색결과 Fig. 7. On CBCT view, was finded remarkable bony spur, sclerosis and irregularites on condyle of Rt mandible and isolated bony particles at the anterior of condyle of Rt mandible. a; CBCT axial view, b; CBCT coronal view, c;cbct sagittal view. 152

5 측두하악관절에발생한양성외방성증식병소의증례보고 : 활액성연골종증, 골연골종 1986 년김등의 48 세여성의보고후 8) 2009 년까지 8 증례 19 명의증례보고가있었으며특히김등 11) 은 11 명의자기공명영상의특징만을정리보고하였으며허등과김등은각각하악과두, 측두골까지침범한증례들을보고하였다. 12,13) 본증례를포함하여측두하악관절의활액성연골종증에이환된한국인들의평균연령은 38.7 세로 20 대 6 명, 30 대 5 명, 40 대 5 명, 50 대 2 명, 60 대와 70 대는각각 1 명씩이었다. 남, 여비율은 3:17 로여성이우세하였으며이환된측두하악관절은좌측 10 례, 우측 10 례로각각나타났다. 자기공명영상특징만을보고한김등 11) 의 11 명을제외하고임상증상이보고된 9 명중 8 명에서해당측두하악관절의통증을호소하였고 6 명은전이부의종창이보고되었다. 본증례를포함한 5 명에서개구량 30 mm 이하의개구제한이보고되었다. 4 명은활액성연골종증으로진단받기전에측두하악관절장애로진단되어관절내스테로이드주사, 교합장치, 약물치료등의치료병력이보고되었다. 파노라마상에서방사선불투과성석회화가보고된증례는 6 증례였으며김등의보고에서는관절강의감소와하악과두의침식소견이관찰되었다. 14) 활액성연골종증은이환부위의종창, 통증, 염발음등의비특이적임상증상과방사선학적소견의다양성때문에진단이어려우며, 비특이적임상증상과낮은발생률때문에활액성연골종증을일차적으로진단하는경우는매우드물며, 2) 종종 TMJ 의양성이나악성종양, 이하선의종양으로오진을하기도한다. 골연골종은연골종, 골종과더불어하악과두에가장흔한양성종양이나인체의장골에흔하고두개부에는드물게발생한다. 골연골종은상염색체우성유전질환같은유전성다발성외방증식에서관찰되고병적골절신경, 혈관, 건의압박등이동반되기도한다. 악성변이가일어날수있으나두개부에서악성변이는보고되지않았다. 대부분의골연골종은안면비대칭이나동측구개부개교합이나반대측반대교합등의부정교합을나타내나종양물이천천히성장하기때문에측두하악관절운동에방해는없다. 활액성연골졸증이나골연골종은그임상증상이측두하악장애와비슷하여일차적진단으로는진단이어려우며본증례에서도측두하악장애로치료한경우가있다. 증례 1 의활액성연골종증은약 10 여년전에이미측두하악장애로진단받고치료받은병력을지니고있어발병의기시점이어느시점인지현재로서 는평가할수없다. 당시에골관절염으로진단후에교합안정장치요법을진행하였고증상완화로종결하였으며, 골관절염이활액성연골종증으로발전하였는지아니면추후에활액성연골종증이발병하였는지알수없다. 다만우리는본증례에서와같이일반적인측두하악장애의증상을지닌환자의진단과치료에있어서예외적으로발생할수외방성증식성병소에대하여간과해서는안된다. 증례 2 의경우에는초진시에측두하악장애외의질환을염두에두고일단교합안정장치요법을시작하였고외과적치료를병행하였고술후에도교합안정장치를유지하여환자의증상개선이나만족도에서만족스런결과를얻었다. 측두하악장애를치료하는술자는일반적이고통상적인측두하악장애의증상을지닌환자에게발병할수있는모든예외적상황에대해통찰하고평가하여임상에임해야할것으로생각된다. 참고문헌 1. Reyes-Macíias JF, Sáanchez-Prieto M. Synovial chondromatosis of the temporomandibular joint. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2007;12: E 김일규백민규장금수등박승훈박종원. 측두골을포함한원발성악관절활막연골종증. 대한구강악안면외과학회지 2009;35: Zha W, Zhao YF, Liu Y, Jiang L. A case of synovial chondromatosis of the temporomandibular joint secondary to preauricular trauma. Int J Oral Maxillofac Surg 2009;38(11): Zhang J, Wang H, Li X et al. Osteochondromas of the mandibular condyle: variance in radiographic appearance on panoramic radiographs. Dentomaxillofac Radiol 2008;37: González-Otero S, Navarro-Cuéllar C, Teigeiro ME etc. Osteochondroma of the mandibular condyle: Resection and reconstruction using vertical sliding osteotomy of the mandibular ramus. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2009;14 (4):E Ida M, Yoshitake H, Okoch K et al. An investigation of magnetic resonance imaging features in 14 patients with synovial chondromatosis of the temporomandibular joint. Dentomaxillofac Radiol 2008: 37: Haller AV. Elemental Physiologiae corporus Humani. Sumptibus Societatis Typhograficae. Bernae 1764;8. 8. Axhausen G. Pathologie und therapie des Kiefergelenks. Fortschr Zahnheilk 1933;9:

6 9. Von Lindern JJ, Theuerkaf I, Niederhagen B, Berge S, Appel T, Reich RH. Synovial chondromatosis of the temporomandibular joint: Clinical, diagnostic, and histomorphologic findings. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2002;94: 김종원, 황인대, 한성희. Synovial chondromatosis of the temporomandibular joint : Report of a case. 대한구강악안면외과학회지 1986;12(2): Kim HG, Park KH, Huh JK. Magentic Resonace Imaging Charcteristics of synovial chondromatosis of the tempromandibular joint. J Orofac Pain 2002;16(2): Huh JK, Park JY, Lee S, Lee SH, Choi WS. Synovial chodnromatosis of the temporomandibular joint with condylar extension. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2006;101:e83-e 김일규, 백민규, 장금수, 박승훈, 박종원. 측두골을포함한원발성악관절활막연골종증. 대한구강악안면외과학회지 2009;35: 김종원, 한성희. Synovial chondromatosis and localized nodular synovitis that involved the temporomandibular joint simultaneously : Report a case. 대한악안면성형외과학회지 1988;10(1): ABSTRACT - Case Report of Exophytic Lesion on TMJ ; Synovial Chondromatosis, Osteochondroma Hyun-Dae Lim, D.D.S.,M.S.D., You-Mee Lee, D.D.S.,M.S.D.,Ph.D. Department of Oral medicine, School of Dentistry, Wonkwang University In benign exophytic lesion in TMJ such as osteoma, chondroma, osteochondroma, synovial chondromatosis etc, symptom such as pain, mouth opening limitation, Most case of condylar exophytic lesion manifest with facial asymmetry, malocclusion, mandibular midline deviation. An osteochondroma and synovial chondromatosis are most commom benign condylar tumor. However this tumor is most frequently found on long bone and flat bone and is unusual on the skull. We report cases of osteochondroma, synovial chondromatosis of TMJ and review literatures. Key words: Benign exophytic lesion, Synovial chondromatosis, Osteochondroma 154

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( ) Jkra076.hwp Vol. 11, No. 4, December, 2004 Objective: Ultrasonography (USG) of joints has a unique position for the diagnosis of joint diseases. Bone surface, cartilage, periarticular soft tissue and their pathologic