대한내과학회지 : 제 80 권제 6 호 2011 결핵성복막염에의한간동맥류 1 예 울산대학교의과대학서울아산병원 1 내과, 2 감염내과 유훈 1 이승범 1 정경원 1 박현정 1 조정제 1 박영훈 1 김성한 2 Case Report of a Hepatic rtery neurysm due to Peritoneal Tuberculosis Hoon Yu 1, Seungbum Lee 1, Kyoungwon Jung 1, Hyun Jung Park 1, Jung Je Cho 1, Young-Hoon Park 1, and Sung-Han Kim 2 1 Department of Internal Medicine, 2 Division of Infectious Disease, san Medical Center, University of Ulsan College of Medicine, Seoul, Korea 28-year-old man was admitted due to abdominal pain and nausea. The patient had been diagnosed with peritoneal tuberculosis and was being treated with anti-tuberculous drugs. fter 7 months of therapy, he developed abdominal pain, nausea, and melena. Gastrofiberscopy showed a duodenal ulcer and fistular opening. bdominal CT revealed an aneurysm of the replaced hepatic artery due to abdominal tuberculous lymphadenopathy. fter embolization of the aneurysm, his symptoms improved. lthough mycotic aneurysm occurs rarely as a complication of tuberculous lymphadenopathy, it should be diagnosed as early as possible because of the high rate of rupture and associated high mortality. (Korean J Med 2011;80:734-738) Keywords: Hepatic artery; Infected aneurysm; Tuberculosis 서 론 의한대체된간동맥 (replaced hepatic artery) 에발생한간동맥류를경험하였으며간동맥류의십이지장과의누공 (fistula) 감염성동맥류 (mycotic aneurysm) 는 Osler에의해 1885년에규정되었다. 이는감염에의한동맥벽손상후야기되는이차적인동맥의이상비대를말하며, mycotic 이란단어가 형성에의한출혈을간동맥색전술을이용하여성공적으로치료한사례를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 진균감염증에의함을암시하는것은아니다 [1]. 감염성동맥류의흔한원인으로는포도알균, 살모넬라균이있으며결핵은드문원인중의하나로보고되고있다 [2]. 증 례 저자들은결핵성복막염치료중에복강내림프선염에 28 세남자가 3 주전부터악화되는복통과오심을주소로 Received: 2010. 2. 26 Revised: 2010. 5. 28 ccepted: 2010. 6. 29 Correspondence to Sung-Han Kim, M.D. Division of Infectious Disease, san Medical Center, University of Ulsan College of Medicine, 388-1 Pungnap-dong, Songpa-gu, Seoul 138-736, Korea Tel: +82-2-3010-3305, Fax: +82-2-3010-6970, E-mail: kimsunghanmd@hotmail.com - 734 -
- Hoon Yu, et al. T mycotic aneursym rupture - 내원하였다. 환자는내원 7개월전복통과열을주소로타병원에내원하여대장내시경, 복부전산화단층촬영을시행하였으며결핵성복막염이의심되는소견으로복강경을이용한조직검사시행하여결핵성복막염으로진단받았다. 당시복막조직검사소견은건락성괴사를동반한만성육아종성염증 (chronic granulomatous inflammation with caseating necrosis) 이었으며복수검사에서 adenosine deaminase 92.1 U/L, 백혈구 900개 /mm 3 ( 림프구 53%, 호중구 28%) 소견으로외부병원에서항결핵약을투여시작하였다. 이후체온이정상화되었으며복통이호전되어퇴원하였다. 항결핵제복용하며외래추적관찰중내원 5개월전시행 한복부전산화단층촬영상복수의양이감소한소견으로항결핵약투약을유지하며경과관찰하던중내원 4개월전부터복통이악화되어본원으로전원되었다. 본원내원하여시행한복부전산화단층촬영상결핵성림프절염이악화된소견관찰되었으며 (Fig. 1 and 1), 흉부전산화단층촬영상양측상엽에소엽중심성결절과동공형성이관찰되었으며반복적인객담항산균집균도말및배양검사는음성이었으나, 결핵균중합효소연쇄반응 (PCR) 에서양성이확인되었다. 항결핵제내성또는역설적치료반응 (paradoxic response) 을고려하였으나중합효소연쇄반응양성인객담검체에서시행한 rpo gene 검사에서약제내성은없는것으로확인되었 C D Figure 1. () Initial abdominal CT shows ascites, peritoneal thickening, and omental infiltration. () Follow-up abdominal CT at 3 months after anti-tuberculous treatment shows progression of tuberculous lymphadenitis and peritonitis. (C) Follow-up abdominal CT at 7 months after anti-tuberculous treatment shows a newly developed aneurysm in the replaced right hepatic artery, probably due to encasing tuberculous lymphadenitis. (D) follow-up abdominal CT after embolization due to impending aneurysmal rupture shows an aneurysmal sac that is decreased in size. - 735 -
대한내과학회지: 제 80 권 제 6 호 통권 제 610 호 2011 다. Pyrazinamide는 3개월 이상 복용한 상태로 pyrazinamide 이상소견은 없었다. 복부는 부드럽고 장음은 정상이었으며 를 제외한 나머지 3제 요법(isoniazid, ethambutol, rifampin)을 촉진상 복부 전반에 걸친 경도의 압통이 있었다. 반발 압통 유지하며 외래 경과관찰 중 내원 3주 전부터 점차 심해지는 은 없었다. 3 검사실 소견: 혈액검사에서 백혈구 12,200개/mm, 혈색소 오심과 복통을 주소로 응급실에 내원하였다. 과거력: 특이사항 없었다. 11.3 g/dl, 적혈구 용적 35%, 혈소판 382,000개/mm3이었고, 가족력: 특이사항 없었다. 생화학검사 소견상 총 단백 7.7g/dL, 알부민 3.6 g/dl, ST/LT 사회력: 특이사항 없었다. 31/20 IU/L, 총 빌리루빈 0.5 mg/dl, LP 78 IU/L, UN/Cr 신체 검사 소견: 혈압 120/75 mmhg, 맥박수 80회/분, 체온 13/0.8 mg/dl, CRP 5.8 mg/dl이었다. 혈액 응고 인자 검사는 36.6, 호흡수 18회/분으로 활력징후는 안정적이었다. 경부 정상이었고, 소변검사 및 심전도 검사결과도 정상이었다. 방사선 소견: 단순 복부 X-선 검사에서는 특이소견이 없 검사상 촉지되는 림프절 비대는 없었으며 흉부 청진 소견상 Figure 2. () Initial gastrofiberscopy showing ulcer and fistula opening in the second portion of the duodenum. Surrounding mucosa shows hemorrhagic changes with some polypoid areas (arrow). () Follow-up gastrofiberscopy performed the next day shows active bleeding from the previously observed fistula. neurysm Left hepatic artery Replaced right posterior hepatic artery Proper hepatic artery Right hepatic artery Superior mesenteric artery Figure 3. () ngiography showing the right posterior hepatic artery arising from the superior mesenteric artery and a mycotic aneurysm of the replaced right posterior hepatic artery (arrow). () The lesion was successfully embolized. - 736 -
- 유훈외 6 인. 결핵성복막염에의한간동맥류 1 예 - 었으며, 내원한달전외부에서시행한복부전산화단층촬영에서다량의복수, 복강내림프절의비대, 복막의비후소견이관찰되었다. 임상경과 : 응급실내원한당일흑색변을 2회보았으며이에대해내원 1일째위내시경을시행하였다. 위내시경에서식도및위는정상소견으로관찰되었고, 십이지장의 2분지부에누공과궤양이관찰되었으나활동성출혈은관찰되지않아내시경검사를종료하였다 (Fig. 2). 내원 2일째심한복통과등으로방사되는통증을호소하여복부전산화단층촬영을시행하였다. 복부전산화단층촬영상복강내림프절의크기가증가한소견이관찰되었으며한달전에시행한복부전산화단층촬영에서는관찰되지않았던대체된우간동맥 (replaced right hepatic artery) 에약 4 cm 가량의동맥류가관찰되었다 (Fig. 1C). 혈색소의지속적인감소와흑색변소견으로내시경을다시시행하였다. 위내시경상십이지장 1분지부에궤양이있으며궤양저가매우깊으며내부에누공이관찰되며내시경관찰도중궤양저부에서동맥출혈로생각되는활동성출혈이있어내시경적으로는지혈이불가능하여검사를중단하였다 (Fig. 2). 활력징후가불안정하여응급지혈을위하여혈관조영술을시행하였으며명확한출혈병소는관찰되지않았으나복부전산화단층촬영에서관찰되었던동맥류가출혈병소로고려되어코일색전술 (coil embolization) 을시행하였다 (Fig. 3 and 3). 색전술시행이후환자상태가호전되었고, 더이상의출혈은관찰되지않았으며시술 10일후시행한복부전산화단층촬영에서동맥류의크기가감소한양상이었다 (Fig. 1D). 색전술시행이후 ST/LT 157/248 IU/L, 총빌리루빈 0.5 mg/dl, LP 144 IU/L, r-gt 180 IU/L 로상승하였으나수일내정상화되었다. 이후항결핵약으로 isoniazid, rifampin, ethambutol, moxifloxacin, streptomycin을한달동안투여하였으며, 퇴원이후 isoniazid, rifampin, ethambutol, moxifloxacin 복용하며외래추적관찰중퇴원 2달여시점에오른쪽복벽의만져지는덩어리를주소로재입원하였다. 8 cm 가량의만져지는덩어리에대해역설적치료반응 (paradoxical response) 에의한농양으로판단하여배액술을시행하였으며증상호전된상태로퇴원하였다. 농양에서시행한항산균집균도말및배양검사는음성소견이었다. 항결핵제 2년간복용후중지하였으며치료중단후 2개월인현재까지특이증상없이외래추적관찰중이다. 고찰감염성동맥류 (mycotic aneurysm) 란감염에의한동맥벽의손상이야기하는이차적인동맥의이상비대이다. 항생제이전세대에서는감염성동맥류는감염성심내막염에의한경우가많았다 [3]. 현재에는효과적인항생제들의개발로인하여감염성동맥류는드물게되었다 [1]. 감염성동맥류의흔한원인으로는포도알균, 살모넬라균이있으며결핵은드문원인으로현재까지 100여예가보고되어있고한국에는 6예보고되었으며, 이는모두대동맥의동맥류이다 [4-8]. 결핵에의한감염성동맥류의경우는대퇴부동맥 [9] 이나폐동맥 [10] 이외의주동맥 (major artery) 을침범하는경우는흔하지않으며쇄골하동맥 [11], 경동맥 [12], 총장골동맥 [13], 신동맥 [14] 등에서발견된증례보고들이있다. 이중결핵이원인이된간동맥류는매우드물며, 현재까지세계적으로몇예밖에보고된바가없다 [15-17]. 본환자의경우해부학적변이인대체된우후간동맥 (replaced right posterior hepatic artery) 에동맥류가생겼다. 대체된우후간동맥은우후간동맥이상장간막동맥에서분지하는구조를칭하며 1% 가량에서발견된다 [18]. 본환자의경우우후간동맥의감염성동맥류였고, 이에대해선택적인색전술을시행하였으며우전간동맥과좌간동맥에서혈액을공급받음으로인해시술이후간기능저하가적었다. 간동맥류는대부분의경우무증상이며감염성동맥류환자의경우에는종종열이나오한, 체중감소가있는경우가있다. 동맥류는일반적으로점차크기가커지게되며감염성동맥류의경우에는크기의증가속도가빠르다. 간동맥류의증상은드문데이는간동맥류가깊은데위치하며상대적으로크기가작기때문이다. 다수의환자의경우동맥류가파열됨으로써비로소진단이된다 [19]. 간동맥류는일반적으로복강내나담도내로파열되며때로는십이지장내로파열이되기도한다. 간동맥류의경우적절한치료를시행하지않으면동맥류파열로인하여생명이위험할수있으며따라서적절한진단과치료가중요하다. 치료의방법으로는원인감염질환에대한항균제치료와수술적치료방법이있으며간외간동맥류는수술적치료, 간내동맥의경우에는혈관조영술을통한색전술이가능하다 [20]. 결핵에의한감염성동맥류는크기가빨리커지기때문에대부분의경우항결핵제치료와 - 737 -
- The Korean Journal of Medicine: Vol. 80, No. 6, 2011 - 함께수술적또는시술이필요하다. 본증례의경우동맥류의원인이결핵이었으며, 동맥류가십이지장과누공을형성하여출혈이있었을것으로생각하여이에대해응급으로색전술을시행하였다. 이번증례는결핵성복막염으로치료받는환자가복통을주소로내원하여치료중대체된간동맥에감염성동맥류가발견되었고성공적인색전술을시행한경우이다. 이는역설적치료반응으로복강내림프절이커지면서생긴감염성동맥류로, 드물게발견되는질환이지만본증례의경우처럼환자의생명과직결되는응급상황을초래할수있는질환으로이에대한증례와문헌고찰을보고하는바이다. 요 감염성동맥류는대부분의경우무증상이거나비특이적인증상을보여진단이어려운질환이다. 그러므로진단이되지못하거나늦어짐으로써생명을잃는수도있다. 본증례는결핵성복막염으로치료받던환자에게서간동맥에발생한감염성동맥류를진단하였으며, 성공적치료를시행한경우이다. 감염성동맥류는드물지만환자의생명과직결되는상황을초래할수있는질환으로감염성질환의진단과치료를하는데있어이러한합병증의가능성을항상염두에두어야겠다. 중심단어 : Infected aneugysm; Hepatic artery; Tuberculosis 약 REFERENCES 1. Pruitt RD. William Osler and his Gulstonian lectures on malignant endocarditis. Mayo Clin Proc 1982;57:4-9. 2. rown SL, usuttil RW, aker JD, Machleder HI, Moore WS, arker WF. acteriologic and surgical determinants of survival in patients with mycotic aneurysms. J Vasc Surg 1984;1:541-547. 3. Stengel WC. Myocotic aneurysms of intravascular origin. rch Intern Med 1923;31:527-554. 4. Lee EJ, Cho HS, Yoon HS, et al. case of tuberculosis presented with pseudoaneurysm of the orta and cute Respiratory Distress Syndrome. Tuberc Respir Dis 2008;64:298-302. 5. Kim SS, Park SC, Moon IS, Koh Y. Tuberculous pseudoaneurysm of the descending thoracic orta. J Korean Soc Vasc Surg 2004;20:259-263. 6. Lee H, Kwon OJ, Lee HG, Lee KS, Kwak JY. Tuberculous Pseudoaneurysm of the Infrarenal bdominal orta: 1 case report. J Korean Soc Vasc Surg 2002;18:268-272. 7. Kim SY, Woo JJ, Chung DJ, et al. Tuberculous neurysm of the bdominal orta: endovascular repair using stent grafts in two cases. Korean J Radiol 2000;1:215-218. 8. Lee DG, Nam WD, hn KC, Seo SS, Kim YC, Choi JS. Tuberculous spondylitis complicated with descending aortic pseudoaneurysm: report of 1 case. J Korean Soc Spine Surg 1998;5: 342-347. 9. Mulmed LN, Williams DN, Chopek MW, Nicoloff DN. Femoral tuberculous arteritis. Minn Med 1980;63:271, 273-276. 10. Lundell C, Finck E. rteriovenous fistulas originating from Rasmussen aneurysms. JR m J Roentgenol 1983;140:687-688. 11. Sakakibara K, Okano T, Kurane S, Kudoh S. case of tuberculous aneurysm of subclavian artery occurred in the course of treatment for miliary tuberculosis. Kekkaku 2007;82:111-114. 12. Stephen E, Sridhar R, Pradhan NR, Thomas SV, Narayan RL, garwal S. Tuberculous aneurysm of extracranial carotid artery. Eur J Vasc Endovasc Surg 2008;35:9-10. 13. Martínez-Vázquez C, Nodar, Crespo M, Seijas M, Cid D, López, ouzas R. Mycotic pseudoaneurysm caused by Mycobacterium tuberculosis. n Med Interna 2001;18:594-596. 14. Strnad T, McGraw JK, Heatwole EV, Clark P. Tuberculous aneurysm of the aorta presenting with uncontrolled hypertension. J Vasc Interv Radiol 2001;12:521-523. 15. Klepetko W, Laufer G, Grabenwöger F, Schwarz C, Kreuzer W. Tuberculous aneurysms of the hepatic artery: a rare cause of hemobilia. Chirurg 1986;57:522-524. 16. eeresha, Ghotekar LH, Dutta TK, Verma SK, Elangovan S. Hepatic artery mycotic aneurysm of tubercular aetiology. J ssoc Physicians India 2000;48:247-248. 17. Tsurutani H, Tomonaga M, Yamaguchi T, et al. Hepatic artery pseudoaneurysms in a patient treated for miliary tuberculosis. Intern Med 2000;39:994-998. 18. hn CS, Lee SG, Hwang S, et al. natomic variation of the right hepatic artery and its reconstruction for living donor liver transplantation using right lobe graft. Transplant Proc 2005;37: 1067-1069. 19. Hubloue I, Keymeulen, Delvaux G, Somers G. Hepatic artery aneurysm. Case reports with review of the literature. cta Clin elg 1993;48:246-252. 20. Lumsden, Mattar SG, llen RC, acha E. Hepatic artery aneurysms: the management of 22 patients. J Surg Res 1996; 60:345-350. - 738 -