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1 CASE REPORT THE KOREAN JOURNAL OF PANCREAS AND BILIARY TRACT 복통및다발성의낭성병변으로발현된췌장결핵 1 예 안동원ㆍ김재환ㆍ윤원재ㆍ류지곤ㆍ김용태ㆍ윤용범 서울대학교의과대학내과학교실 Isolated Pancreatic Tuberculosis Presenting with Pancreatic Cystic Lesions Dong-Won Ahn, Jaihwan Kim, Won Jae Yoon, Ji Kon Ryu, Yong-Tae Kim, Yong Bum Yoon Department of Internal Medicine, Seoul National University College of Medicine, Seoul, Korea Pancreatic tuberculosis is a rare clinical entity. Because of the diverse clinical and radiological pictures of pancreatic tuberculosis, the accurate diagnosis of this chronic infection and the differentiation from other pancreatic diseases such as malignancy is challenging at clinical practice. We here report a case of pancreatic tuberculosis mimicking pancreatic cyst lesions. Pancreatic tuberculosis should be considered as one of differential diagnosis if pancreatic solid or cystic lesions exist in tuberculosis endemic areas, especially in case with the fluctuating changes of pancreatic lesions on serial imaging studies. Key words: Tuberculosis, Pancreas 서론 최근면역억제치료를시행받거나 AIDS 와같은면역기능을저하를초래하는질환을지닌환자수가증가하면서전세계적으로결핵의발생률이증가하는추세이다. 1 그중에서도복강내에서발생하는결핵은폐외결핵의 11% 내지 16% 이고, 주로간이나비장, 회맹부부위에서발생하는것으로알려져있다. 1 그러나이러한복강내결핵중췌장을침범하는경우는드물며, 특히췌장에서만결핵이발생하는경우는매우드물다. 2,3 췌장결핵은그임상적소견이나영상학적검사소견이매우다양해서췌장의고형성및낭성종양과의감별이어려운경우가많다. 3 따라서, 실제임상에서췌장결핵은대부분주로 Corresponding author. 김용태서울시종로구연건동 28 ( ) 서울대학교의과대학내과학교실 Tel: , Fax: yongtkim@snu.ac.kr 수술적인절제후에진단되는것으로알려져있으나, 1-3 최근에는경피적생검이나내시경초음파 (endoscopic ultrasonography) 유도하세침흡입검사 (fine needle aspiration) 를통해진단되는경우도보고되고있다. 2,4-6 저자들은지속적인복통과영상학적소견에서의다발성의낭성병변으로발현되고항결핵제복용으로성공적으로치료된췌장결핵 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례 75세여자가내원 3개월전부터발생한복통으로내원하였다. 내원 2년전에도복통이있어다른병원에서복부전산화단층촬영과복부자기공명영상등의검사를시행받았고, 당시췌장의두부에낭종과복막의침윤을동반한복수소견이관찰되었으나추가적인검사는시행하지않았다. 이후별다른치료없이증상이호전된환자는내원 3개월전에다시복통이발생하여내원 1개월전다른병원에서복부전산화단층촬영시행하였는데, 췌장두부의낭종과복수는호전되었으나췌장의구상돌기와경부에낭종이새로발생하고췌관의확장소견이 24

2 복통 및 다발성의 낭성 병변으로 발현된 췌장 결핵 1예 25 새로 관찰되어 추가적인 검사와 치료를 위해 본원으로 전원되 본원에 내원한 후 우선 복부 전산화 단층촬영을 다시 시행하 였는데, 췌장의 구상돌기와 경부에 관찰된 낭종은 1개월 만에 었다. 과거력에서 특이 소견 없었고, 흡연력과 음주력도 없었다. 호전되어 더 이상 관찰되지 않았고, 췌관의 확장 소견도 약간 최근 3개월 동안 5 kg의 체중 감소가 있었으나 계통적 문진에 호전되었지만, 췌장의 체부와 미부에 걸쳐 다발성의 저음영의 서 발열이나 오한, 호흡기계 증상은 없었다. 신체검사 소견에 결절들이 관찰되었다(Fig. 1). ERCP 결과, 내시경 소견에서 십 서 활력증후는 혈압 105/66 mmhg, 맥박수 분당 90회, 호흡수 이지장 주유두의 직상방에 궤양이 관찰되어(Fig. 2A) 조직 검 o 분당 20회, 체온 36.2 C였다. 결막은 창백하지 않았고 공막에 사를 시행하였으나 특이 소견은 관찰되지 않았고, 췌관 조영 황달은 없었으며 심폐 청진 및 복부 검진에서도 특이 소견은 에서 췌관에 전반적인 경도의 협착 소견이 관찰되었다(Fig. 3 없었다. 내원 당시 일반 혈액 검사 소견은 백혈구 4,470/mm, 3 2B). 내시경초음파 소견에서 췌장의 전반에 걸쳐 저음영의 결 혈색소 8.3 g/dl, 혈소판은 307,000/mm 이었고, 생화학적 혈액 절들이 흩어져 있는 소견이 관찰되고(Fig. 3A), 저음영의 병변 검사 소견은 AST 20 IU/L, ALT 5 IU/L, alkaline phosphatase 이 췌관을 따라 선형으로 분포하는 소견이 관찰되었다(Fig. 65 IU/L, 알부민 2.8 g/dl, 총빌리루빈 0.5 mg/dl, amylase 191 3B). 췌장 내 저음영의 병변에 대해 내시경초음파 유도하 세침 U/L, lipase 173 U/L이었다. 종양 표지자 중 CA 19-9 수치는 흡입검사를 통한 조직 검사 결과 비치즈화 육아종(non-case U/mL였고, FANA 및 RF는 음성이었으며, IgG4 수치는 55 ating granuloma) 소견이 관찰되었다(Fig. 4). 십이지장 및 췌 mg/dl (참고치 mg/dl)였다. 장에서 채취한 조직 검체에서 AFB 도말 검사와 TB-PCR을 시행 Fig. 1. Post-enhancement abdominal CT before treatment. It shows multiple low attenuating nodules in the body (A) and tail (B) portion of the pancreas. Fig. 2. (A) Endoscopic findings. An ulcer crater beside the papilla of Vater was present at the second portion of the duodenum. (B) Pancreatographic finding. It shows diffuse strictures of the pancreatic duct. 대한췌담도학회지 2011년 16권 1호

3 안동원 외 5인 26 Fig. 3. Endoscopic ultrasonographic findings. (A) Multiple low echoic mass-like lesions was found at the pancreatic parenchyma. (B) It shows liner low echoic lesion along the pancreatic duct. Fig. 4. Histological findings of the specimens obtained by fine needle aspiration via endoscopic ultrasonography. It shows a non-caseating granulomatous inflammation (H&E stain, 200). 하였으나 모두 음성 소견이었다. Fig. 5. Post-enhancement abdominal CT 6 months after treatment. Multiple low attenuating nodules and cystic lesions previously seen on CT disappeared on this CT. Diffuse atrophic changes of the parenchyma was newly found in the body and tail portion of the pancreas. 임상적 소견과 췌장 조직 검사에서의 육아종 소견 등으로 췌장 결핵일 가능성이 높을 것으로 생각해서 항결핵제(4제요 흉터에서 시행한 조직 검사 결과 특이 소견은 없었고 TB-PCR 법, isoniazide, rifampin, ethambutol, pyrazinamide) 복용을 시 도 음성이었다. 치료 6개월 및 12개월 후의 복부 전산화 단층촬 작하였다. 항결핵제 치료 1개월 후부터 복통이 호전되었고 2개 영에서 췌장의 병변이 완전히 호전되어 더 이상 관찰되지 않았 월 후에는 체중도 원래대로 회복되었다. 항결핵제 치료 2개월 으나 췌장의 체부와 미부에서 전반적인 위축(atrophy) 소견이 후 시행한 복부 전산화 단층촬영에서 췌장 체부와 미부에 걸쳐 관찰되었고(Fig. 5), 치료 8개월 후의 ERCP에서 췌관 경부 이하 관찰된 다발성의 저음영의 결절 들이 약간 호전되었고, 3개월 부위의 조영이 잘 되지 않아 췌관 경부 위의 심한 협착이 의심 후 시행한 ERCP에서 췌관의 협착 소견은 변화가 없었으나, 십 되었다. 환자는 총 10개월 간 항결핵제 치료를 시행 받았고, 이지장 궤양은 호전되어 흉터(scar)만 관찰되었다. 궤양이 있던 현재는 별다른 증상 없이 외래에서 추적 관찰 중이다. 대한췌담도학회지 2011년 16권 1호

4 복통및다발성의낭성병변으로발현된췌장결핵 1 예 27 고찰 췌장결핵은 1944년 Auerbach가속립결핵 (military tuberculosis) 297예중 4.7% 에서췌장을침범함을보고함으로써처음알려졌다. 7 췌장결핵은주로면역저하환자에서발생하는속립결핵의침범부위중일부로발현되는경우가많으며 3 췌장에서만결핵이발생하는경우는매우드문것으로알려져있다. 2,3 췌장에결핵균이전파되는과정은아직확실치는않으나잠복감염부위로부터의혈액또는림프관을통한전파나인접해있는림프절로부터의침범등이제시되고있으며, 1 췌장주위나문맥주위의결핵성림프절염으로인해염증이파급되어췌장조직이파괴되는경우도제시되고있다. 8 여러문헌보고에서췌장결핵의증례가보고되고있으나이들은모두수술적절제나경피적생검, 내시경초음파유도하세침흡인술을통한조직검사에서다핵성세포를동반한치즈화육아종이발견되거나 TB-PCR 또는 AFB 배양양성등으로조직및배양검사에서결핵으로확진된증례였다. 본증례에서는임상적또는영상학적소견, 그리고, 내시경초음파유도하세침흡인술을통한조직에서의비치즈화육아종소견만으로췌장결핵으로추정하고치료를개시하였다. 췌장결핵의경우복통이나체중감소, 발열, 오한, 황달등다양한증상으로발현되고 1 건강검진에서시행한영상학적검사에서우연히발견되는경우도있어 6,9 증상만으로는진단이어렵다. 본증례의경우복통과체중감소가있었고처음 2년전다른병원방문당시미만성의복막침범소견과다량의복수소견이있었으나별다른치료없이호전되었으므로결핵등과같은만성적인췌장의염증을의심할수가있었다. 또한, 32예의췌장결핵증례에대한임상적, 영상학적소견을정리한한연구에서도 44% 의환자에서복수가동반되어있음이보고되었다. 10 췌장결핵의경우영상학적검사에서다양한소견을보일수있어특징적인소견이없는것으로알려져있고, 고형성종양이나낭성종양, 국소염증과의감별이어려운것으로알려져있다. 2-4,10,11 췌관조영영상또한정상에서부터췌관의확장, 협착등과같은다양한소견을보일수있다. 12 본증례에서도췌장실질내의낭성병변, 다발성의결절, 그리고, 췌관의확장및협착등의소견을보였지만, 치료시작전에수차례시행한영상검사에서이러한소견들이 1개월에서 2년사이에부위에따라진행하거나호전되는소견 (fluctuating changes) 을보인다는점에주목하였고, 이를통해종양성질환을배제할수가있었다. 치료전에는진행및호전을보였던이러한병변들이 치료후에는증상의호전과함께모두없어졌는데, 췌장의체부에서미부에이르는부위의위축소견이새로발생하였다. 췌장결핵에대한여러문헌보고가있었지만, 본증례는치료전 2년전부터시작해서치료후 12개월후까지순차적인영상소견의변화를보여주는첫보고일것으로생각된다. 21명의췌장결핵환자를대상으로시행한한연구에서는내시경초음파유도하세침흡입검사를통한조직검사, 배양검사, TB-PCR 검사등을통해약 76% 의환자에서는불필요한수술없이췌장결핵으로의진단이가능함을보고하였다. 1 본증례에서는비치즈형육아종소견이관찰되었으나배양검사를통해확진되지않았고, TB-PCR 또한음성이었다. 췌장결핵에서의 TBs-PCR 검사의민감도는 67% 로보고되고있고, 1 결핵의유병률이높은지역에서는배양검사없이조직소견만으로도결핵진단의특이도가 % 에달함을보고한연구도있었다. 13 우리나라에서는결핵의유병률이높은반면에사르코이도증 (scrcoidosis) 이나콕시디오이데스진균증 (coccidioidomycosis) 과같은조직검사에서육아종을보일수있는다른질환의유병률이낮으므로본증례에서와같은조직소견만으로도췌장결핵의가능성을생각해야한다. 요약하면, 췌장결핵은발생빈도가매우낮고주로면역기능이저하된환자에서속립결핵의일부로발생지만, 면역기능이정상인사람에서도발생가능하므로우리나라와같이결핵의유병률이높은지역에서는감별진단중하나로반드시고려되어야할것으로생각된다. 췌장결핵은임상증상과영상학적소견이매우다양하므로진단이어려우나, 내시경초음파유도하세침흡입검사를통한조직검사가도움이되고, 본증례에서처럼순차적인영상소견에서비교적짧은기간내에관찰되는병변의변동소견또한진단에도움이될것으로생각된다. 요약 췌장결핵은매우드물게발생하는질환으로임상적소견과영상학적소견이매우다양해서실제임상에서진단이어렵고악성종양과같은다른췌장질환과의감별도어려운질환이다. 결핵의유병률이높은지역에서췌장의병변이발견되었을경우, 특히이러한병변이순차적인영상소견에서비교적짧은기간내에변동을보이는경우에는췌장결핵의가능성을반드시염두에두어야한다. 저자들은영상학적소견에서의다발성의낭성병변으로발현되고항결핵제복용으로성공적으로치료된췌장결핵 1예를경험하였기에문헌고찰과함께 대한췌담도학회지 2011 년 16 권 1 호

5 안동원외 5 인 28 보고하는바이다. 색인단어 : 결핵, 췌장 참고문헌 1. Song TJ, Lee SS, Park DH, et al: Yield of EUS-guided FNA on the diagnosis of pancreatic/peripancreatic tuberculosis. Gastrointest Endosc 2009; 69: Rana SS, Bhasin DK, Rao C, Singh K: Isolated pancreatic tuberculosis mimicking focal pancreatitis and causing segmental portal hypertension. JOP 2010; 11: Hong SG, Kim JS, Joo MK, et al: Pancreatic tuberculosis masquerading as pancreatic serous cystadenoma. World J Gastroenterol 2009; 15: Dang S, Atiq M, Saccente M, Olden KW, Aduli F: Isolated tuberculosis of the pancreas: a case report. JOP 2009; 10: Bhatia V, Garg PK, Arora VK, Sharma R: Isolated pancreatic tuberculosis mimicking intraductal pancreatic mucinous tumor. Gastrointest Endosc 2008; 68: D'Cruz S, Sachdev A, Kaur L, Handa U, Bhalla A, Lehl SS: Fine needle aspiration diagnosis of isolated pancreatic tuberculosis. A case report and review of literature. JOP 2003; 4: Auerbach O: Acute Generalized Miliary Tuberculosis. Am J Pathol 1944; 20: Pombo F, Diaz Candamio MJ, Rodriguez E, Pombo S: Pancreatic tuberculosis: CT findings. Abdom Imaging 1998; 23: Woodfield JC, Windsor JA, Godfrey CC, Orr DA, Officer NM: Diagnosis and management of isolated pancreatic tuberculosis: recent experience and literature review. ANZ J Surg 2004; 74: Nagar AM, Raut AA, Morani AC, Sanghvi DA, Desai CS, Thapar VB: Pancreatic tuberculosis: a clinical and imaging review of 32 cases. J Comput Assist Tomogr 2009; 33: Khaniya S, Koirala R, Shakya VC, et al: Isolated pancreatic tuberculosis mimicking as carcinoma: a case report and review of the literature. Cases J 2010; 3: Cho SB: Pancreatic tuberculosis presenting with pancreatic cystic tumor: a case report and review of the literature. Korean J Gastroenterol 2009; 53: Aljafari AS, Khalil EA, Elsiddig KE, et al: Diagnosis of tuberculous lymphadenitis by FNAC, microbiological methods and PCR: a comparative study. Cytopathology 2004; 15: 대한췌담도학회지 2011 년 16 권 1 호