대한안과학회지 2015 년제 56 권제 9 호 J Korean Ophthalmol Soc 2015;56(9):1467-1472 ISSN 0378-6471 (Print) ISSN 2092-9374 (Online) http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2015.56.9.1467 Case Report 해면정맥동염에의한완전동안신경마비를동반한안부대상포진 1 예 Complete Oculomotor Nerve Palsy Complicated by Inflammation of the Cavernous Sinus in Herpes Zoster Ophthalmicus 황성수 이수정 Sung Soo Hwang, MD, Soo Jung Lee, MD, PhD 인제대학교의과대학인제대학교해운대백병원안과학교실 Department of Ophthalmology, Inje University Haeundae Paik Hospital, Inje University College of Medicine, Busan, Korea Purpose: To report a case of complete oculomotor nerve palsy with pupil involvement complicated by inflammation of the cavernous sinus. Complete resolution was obtained after 12 days of antiviral and steroid treatments. Case summary: A 60-year-old male presented with edema and vesicles of the right upper eyelid. The patient had myalgia, cough, fever and headache 1 week earlier and was treated with conservative therapy. The patient received an antiviral agent (famciclovir 250 mg) twice a day and steroid agent (methylprednisolon 4 mg) once a day at the dermatology department for 1 week. The eyelid edema and vesicles improved. However, ptosis, ocular movement limitation, mydriasis of the right eye and diplopia occurred. Brain magnetic resonance imaging revealed hyperintensity in the right cavernous sinus with enhancement, implicating inflammation. The patient was diagnosed with right complete oculomotor nerve palsy with pupil involvement. An antiviral agent (famciclovir 250 mg) three times a day and a steroid agent (prednisolone 40 mg) once a day were prescribed. From the next day, ptosis and ocular movement limitation improved and 12 days later, completely resolved. Conclusions: Ocular movement limitation and mydriasis can be accompanied by herpes zoster ophthalmicus without uveitis and cerebral aneurysm. Administering active antiviral and steroid treatment to obtain rapid resolution is important. J Korean Ophthalmol Soc 2015;56(9):1467-1472 Key Words: Cavernous sinus, Herpes zoster ophthalmicus, Oculomotor nerve palsy, Pupil, Steroid 대상포진은 Herpes virus group에속하는수두대상포진바이러스 (Varicella-Zoster virus) 에의해발생하는감염성질환이다. 척수후근절 (Dorsal root ganglia) 에잠복해있던바이러스가재활성되어감각신경절에상응하는피부절에통 Received: 2015. 1. 9. Revised: 2015. 3. 31. Accepted: 2015. 7. 6. Address reprint requests to Soo Jung Lee, MD, PhD Department of Ophthalmology, Inje University Haeundae Paik Hospital, #875 Haeun-daero, Haeundae-gu, Busan 48108, Korea Tel: 82-51-797-2310, Fax: 82-51-797-2321 E-mail: Kris9352@hanmail.net * This study was presented as an e-poster at the 112th Annual Meeting of the Korean Ophthalmological Society 2014. 증을동반하는피부발진을유발하며, 정상인에서도발생할수있지만특히악성종양이나면역억제제또는스테로이드사용, 고령등면역기능이약해진경우위험도가증가한다. 13-20% 에서뇌신경이감염되는것으로알려져있고삼차신경의첫번째가지인안분지를침범할경우이를안부대상포진이라고하며전체대상포진환자의 10-15% 를차지하고 50% 이상에서안구합병증을동반한다. 1-4 안구합병증으로는각막염, 결막염, 상공막염, 포도막염, 동공이상등을일으킬수있으며동안신경, 활차신경, 외전신경에감염이일어날경우안구운동장애를유발할수있다. 안부대상포진환자에서안구운동장애가동반되는경우를보고한여러논문들에서안구운동장애는 2개월에서 23개월까지지속될수있으며, 대개 1년이내에회복된다고알려져있 c2015 The Korean Ophthalmological Society This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 1467
- 대한안과학회지 2015 년제 56 권제 9 호 - 다. 5-8 저자들은아직까지국내에보고된바가없는해면정맥동염에의한동공침범을동반한우측완전동안신경마비 1예에서항바이러스제제및스테로이드사용 12일만에안구운동장애의급격한완치를보인증례를경험하였기에이를보고하고자한다. 증례보고 60세남자환자가 3일전부터시작된우측눈꺼풀의부종및수포를주소로내원하였다. 환자는내원 1주일전부터근육통, 기침, 열감, 두통이있어근처병원에서대증적치료를받았으나호전이없는상태였다. 고혈압및고지혈증으로약물복용중인것외에는특별한과거력은없었다. 초진시환자의교정시력은우안 0.9, 좌안 1.0이었으며안압은양안 19 mmhg였고, 세극등검사및안저검사에서이상소견은보이지않았다. 안구운동검사및동공검사에서 Figure 1. Patient's photograph before retreatment. The patient had mild swelling and ptosis of the right upper eyelid. There was no exophthalmos. 특이소견은없었다. 환자는본원피부과에서항바이러스제제 (Famciclovir 250 mg) 를 1주일간하루 2회, 스테로이드제제 (Methylprednisolon 4 mg) 를 1주일간하루 1회복용하도록처방받았으며본원안과에서항바이러스안연고 (Acyclovir), 항생제안약 (Moxifloxacin) 을처방받고각각하루 5회, 4회점안하였다. 내원 1주일후부종및수포는호전소견을보여항바이러스제제및스테로이드제제를중단하였으나중단 3일후우안눈꺼풀처짐및복시를호소하였다. 눈꺼풀각막반사간거리 (Margin reflex distance1, MRD1) 는우안 -2 mm, 좌안 +2 mm였고, 눈꺼풀올림근의기능은우안 2 mm 좌안 14 mm였다. 안구돌출계검사에서우안 12 mm, 좌안 12 mm로안구돌출소견은보이지않았다 (Fig. 1). 안구운동검사에서우안상전 -3, 내전 -1.5, 하전 -1을보였으며교대프리즘가림검사상원거리에서 8프리즘디옵터 (PD), 근거리에서 8 PD의외편위소견을보였다 (Fig. 2). 빛을비추었을때우안동공이 6 mm로좌안 2 mm보다커져있었으며대광반사가우안은아주느렸고, 좌안은정상이었다 (Fig. 3). 상대구심동공운동장애는없었다. 뇌자기공명영상검사에서우측해면정맥동의상외측에국소적으로조영증강되는염증성병변및동안신경주위로조영증강되는소견이관찰되었고그외에다른두부내이상은보이지않았다 (Fig. 4). 뇌자기공명혈관조영술에서도뇌혈관류등의이상소견은관찰되지않았다. 환자는다시항바이러스제제 (Famciclovir 250 mg) 를하루 3회복용하였으며스테로이드제제 (Prednisolone 40 mg) 를하루 1회함께사용하였다. 항바이러스제제와스테로이드제제치료를다시시작한 Figure 2. Nine cardinal gaze photos before retreatment. Nine cardinal gaze photographs shows limitation of adduction, elevation and depression of the right eye. 1468
- 황성수 이수정 : 해면정맥동염을 동반한 안부대상포진 - A B Figure 3. Pupil size before retreatment. The pupils were anisocoric and unequally reactive to light. The reaction of the pupil of the right eye was sluggish, whereas the pupil of the left eye was brisk. In bright light, the pupils were 6 mm (A) in the right eye and 2 mm (B) in the left eye. A B Figure 4. Brain magnetic resonance image. (A) FLAIR image and (B) contrast enhanced T1 fast field echo image reveals hyperintensity in the superolateral portion of the right cavernous sinus (arrow) and encagement of the third nerve is observed (arrowheads). FLAIR = fluid attenuated inversion recovery. 지 바로 다음 날부터 MRD1이 우안 -1 mm, 좌안 +2 mm로 감량하여 3주간 더 사용하였으며 3주 후에는 항바이러스 호전되었고 안구운동검사상 우안 상전 -2, 내전 -1, 하전 -1 제제는 중단하고 스테로이드 제제(Prednisolone 10 mg)만 하 로 안구운동이 호전되는 양상을 보였다. 치료 재시작 6일 루 1회로 2주간 더 사용하고 중단하였다. 치료 종료 후 4개 후 MRD1은 우안 +2 mm, 좌안 +2 mm였으며 눈꺼풀 올림 월간의 경과관찰 기간 동안 재발소견은 보이지 않고 있다. 근 기능은 우안 8 mm 좌안 14 mm로 측정되었다. 안구운동 검사상 우안 상전 -2 소견만 나타났고 근거리 및 원거리에 고 찰 서 정위 소견을 보였다. 치료 재시작 12일 후에는 안구운동검사상 이상소견을 보 대상포진은 피부 병변이 나타나기 전에 감각이상, 통증, 이지 않았으며 복시도 호소하지 않았다(Fig. 5). 우안 동공 열감 등의 전구증상이 먼저 발생하며 피부 병변은 수포로 2 mm, 좌안 2 mm로 동공 크기 이상도 호전을 보였다(Fig. 6). 시작하여 10일 정도 후에 가피로 변하게 된다. 안부대상포 환자는 항바이러스 제제(Famciclovir 250 mg) 및 스테로이 진은 안구 합병증으로 눈꺼풀염, 간질 각막염, 노출성 각막 드 제제(Prednisolone 20 mg)를 각각 하루 2회, 하루 1회로 염, 앞포도막염, 허혈성 시신경염, 괴사성 망막병증 등을 일 1469
- 대한안과학회지 2015 년제 56 권제 9 호 - Figure 5. Nine cardinal gaze photos after retreatment. Twelve days after retreatment, nine cardinal gaze photographs shows no ocular movement limitation of the right eye. The ptosis of the right eye resolved completely. A B Figure 6. Pupil size after retreatment. Twelve days after retreatment, pupil size of (A) right eye and (B) the left eye was equal and 2 mm. 으킬수있으며만성적으로는신경손상, 만성염증, 대상포진후신경통등으로이어져이는심각한삶의질저하를일으킬수있다. 2,3 외안근마비의경우안부대상포진환자의약 1-14% 정도에서나타나며동안신경, 활차신경, 외전신경마비가나타날수있고그중에서도동안신경마비가가장흔하다. 1-4 모든종류의외안근마비에서안구돌출이동반될수있으며동안신경마비에서는눈꺼풀처짐이동반될수있다. 외안근마비는주변신경조직에대한바이러스의직접적인세포변성효과, 중추신경계의바이러스에대한알러지반응, 주변혈관의폐쇄성혈관염, 뇌신경및외안근의허혈그리고수두대상포진바이러스에의한다른종류의신경계바이러스의발현등으로설명될수있다. 4 동안신경은섬모체신경절에서신경연접을이루어짧은 섬모체신경을따라동공조임근에신경이분포하게되는데동안신경마비로인하여동공조임근의기능이떨어지면환측동공산대가나타나며앞포도막염으로인해서도동공산대가발생할수도있다. 1,4,9 안부대상포진에서의앞포도막염은각막염다음으로흔하게발생하는합병증인데앞포도막염의발생기전은바이러스자체가안구조직에직접침범할경우, 대상포진바이러스가앞포도막염을일으킬수있는조직항원의변화같은면역학적기전을일으킬경우, 그리고자가면역질환등에서대상포진으로인해면역력이감소되었을때잠재되어있던앞포도막염이발생하는경우로생각해볼수있다. 하지만본증례에서는앞포도막염을시사할만한검사소견은보이지않았다. 동안신경마비가있으면서동공이상이동반되는경우에는후교통동맥 (Posterior communicating artery) 또는내경동 1470
- 황성수 이수정 : 해면정맥동염을동반한안부대상포진 - 맥 (Internal carotid artery) 의압박성뇌혈관류가동반되지않았는지를반드시확인해야한다. 만약이러한뇌혈관류가있음에도적절한치료가되지않는다면수일이내에사망에이를수있을만큼치명적으로작용할수있다. Sanjay et al 5 은 20명의완전외안근마비가동반된안부대상포진환자의 85% 에서동공산대가나타났고, 안와및뇌영상검사에서비정상적인외안근의비대가 33%, 안와연부조직의부종이 17% 에서관찰되었으나외안근지배신경의조영증강은관찰되지않았다고하였으며완전안근마비의호전이 65% 에서발생하였다고하였다. 본증례의환자는면역학적으로특별한이상이없었으나대상포진이발생한경우로, 뇌자기공명영상검사에서우측해면정맥동의염증소견이관찰되었고뇌혈관류는보이지않았다. 해면정맥동은동안신경이주행하는경로 10,11 로삼차신경의염증에서파급된해면정맥동의염증이동공을침범한동안신경마비를일으킨것으로생각된다. 아직까지국내에서는외안근마비가동반된안부대상포진환자에서안구돌출이없거나뇌영상검사에서이상소견이보고된바는없었다. 안부대상포진의치료로는항바이러스제제의투여가있으며이는혈액-뇌장벽을통과할수있으며독성이적고전신적으로작용한다는장점이있다. 질병의초기에약물을투여할경우세포변성효과등을막는효과를나타낼수도있다. 대상포진환자에서스테로이드는단독으로는사용되지않으며항바이러스제제와함께사용해야한다. 스테로이드는급성기통증을줄이고피부병변을치료하는데효과적이라고알려져있으나항염증작용과신경보호작용등의효과와개체의면역저하의부작용사이에서적절한선택이이루어져야한다. 또한스테로이드는폐쇄성혈관염, 대상포진후신경통및안와첨증후군의빈도를낮출수있다는연구결과도있다. 2,4-6,12,13 국내에서는안부대상포진환자에서완전외안근마비가 3개월째부터호전되기시작하여 6개월째의최종추적관찰시에완전히회복되었다는보고가있으며외국에서는 2-3개월에호전을보이기시작하여, 87.5% 의환자에서 1년이내에복시가없어졌다는보고도있다. 1,8 안부대상포진은적절한치료가이루어지지않을경우만성적인경과를밟을수있고시력에도영향을줄수있는질환이므로주의깊은관찰이필요하다. 본증례의경우에는대상포진으로진단받고항바이러스제제와스테로이드제제를 1주일간사용하고 3일간중단한후부터외안근마비가발생하였는데외안근마비는대상포진이호전되는경과를보이는중에도발생할수있다. 본증례는안구운동장 애가발생한시점부터바로항바이러스제제및스테로이드제제를사용하였다. 다음날부터증상의호전양상을보였으며 12일만에안구운동장애가완전히회복되는소견을보였는데이처럼빠른회복을보인경우는아직까지보고된바가없었다. 전안부의염증없이동공이상이동반된동안신경마비의원인으로안부대상포진의가능성을염두에두고피부병변의세심한관찰과뇌혈관류이외의다른뇌병변이없는지확인이필요하며, 완전동안신경마비를동반한안부대상포진환자에서항바이러스제제및스테로이드제제투여후증상의급격한호전을보인증례를경험하였기에안구운동장애가동반되는환자의경우항바이러스제제및스테로이드제제등적극적인치료가필요할것으로생각된다. REFERENCES 1) Chung YR, Chang YH, Kim DH, Yang HS. Ocular manifestations of herpes zoster ophthalmicus. J Korean Ophthalmol Soc 2010; 51:164-8. 2) Han JB, Kim TG, Jin KH. Three cases of pupil abnormality in herpes zoster ophthalmicus. J Korean Ophthalmol Soc 2013;54:1452-7. 3) Cho GE, Choi KR, Jun RM. Herpes zoster ophthalmicus in patients younger than 50 years versus 50 years and older. J Korean Ophthalmol Soc 2013;54:19-25. 4) Bak CG, Jun DC, Kim JH, et al. A case of ophthalmoplegia caused by herpes zoster ophthalmicus. J Korean Neurol Assoc 2002;20:295-7. 5) Sanjay S, Chan EW, Gopal L, et al. Complete unilateral ophthalmoplegia in herpes zoster ophthalmicus. J Neuroophthalmol 2009;29:325-37. 6) Ugarte M, Dey S, Jones CA. Ophthalmoplegia secondary to herpes zoster ophthalmicus. BMJ Case Rep 2010;Nov:2010. pii: bcr1220092532. 7) Delengocky T, Bui CM. Complete ophthalmoplegia with pupillary involvement as an initial clinical presentation of herpes zoster ophthalmicus. J Am Osteopath Assoc 2008;108:615-21. 8) Chaker N, Bouladi M, Chebil A, et al. Herpes zoster ophthalmicus associated with abducens palsy. J Neurosci Rural Pract 2014;5:180-2. 9) Czyz CN, Bacon TS, Petrie TP, et al. Isolated, complete paralytic mydriasis secondary to herpes zoster ophthalmicus. Pract Neurol 2013;13:183-4. 10) Quisling SV, Shah VA, Lee HK, et al. Magnetic resonance imaging of third cranial nerve palsy and trigeminal sensory loss caused by herpes zoster. J Neuroophthalmol 2006;26:47-8. 11) Reilly GS, Shin RK. Teaching Neuroimages: herpes zoster ophthalmicus-related oculomotor palsy accompanied by Hutchinson sign. Neurology 2010;74:e65. 12) Yalcinbayir O, Yildiz M, Gunduz GU, Gelisken O. Herpes zoster ophthalmicus and lateral rectus palsy in an elderly patient. Case Rep Ophthalmol 2011;2:333-7. 13) Ryu WY, Kim NY, Kwon YH, Ahn HB. Herpes zoster ophthalmicus with isolated trochlear nerve palsy in an otherwise healthy 13-year-old girl. J AAPOS 2014;18:193-5. 1471
- 대한안과학회지 2015 년제 56 권제 9 호 - = 국문초록 = 해면정맥동염에의한완전동안신경마비를동반한안부대상포진 1 예 목적 : 안부대상포진환자에서해면정맥동염에의하여동공침범을동반한우측완전동안신경마비 1 예를경험하였고, 항바이러스제제및스테로이드복용 12 일만에빠른완치를획득하였기에이를보고하고자한다. 증례요약 : 60 세남자환자가 3 일전부터시작된우측눈꺼풀의부종및수포를주소로내원하였다. 환자는 1 주전부터근육통, 기침, 열감, 두통이있어근처병원에서대증적치료를받았었다. 환자는피부과에서경구항바이러스제제 (famciclovir 250 mg) 하루 2 회및스테로이드제제 (methylprednisolon 4 mg) 하루 1 회를 1 주일간복용하고중단하였다. 이후부종및수포는호전되는양상을보였으나우안의눈꺼풀처짐, 안구운동장애 ( 상전, 하전, 내전 ) 및우안동공산대가관찰되었고복시를호소하였다. 뇌자기공명영상에서우측해면정맥동에조영증가되는염증성병변을보여해면정맥동염에의한동공침범을동반한우측의완전동안신경마비로진단하고항바이러스제제 (famciclovir 250 mg) 하루 3 회, 경구스테로이드 (prednisolone 40 mg) 하루 1 회를처방하였다. 항바이러스제제및스테로이드사용다음날부터눈꺼풀처짐및안구운동장애가좋아지기시작하였으며 12 일후에는완전히호전되었다. 결론 : 안부대상포진환자에서포도막염이나뇌혈관류없이도동공을침범한안구운동장애를동반할수있으며, 항바이러스제제및스테로이드를적극적으로사용하는것이증상의빠른호전에도움이될것으로생각된다. < 대한안과학회지 2015;56(9):1467-1472> 1472