ISS 2288-1328 (Print) ISS 2288-917 (Online) Commun Sci & Dis 214;19(3):42-411 Original Article http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166 Phonation Characteristics of Adductor Spasmodic Dysphonia Patients before and after Botulinum Toxin-A Injection Ji Hyun Kim a, Eun Yeon Kim b, Seung-Jin Jang c, Yaelin Choi a a Department of Speech Language Pathology, Myongji University, Seoul, Korea b Department of Audiology and Speech Language Pathology, Samsung Medical Center, Seoul, Korea c Future IT Convergence Lab., LG Electronics, Seoul, Korea Correspondence: Yaelin Choi, PhD Department of Speech Language Pathology, Myongji University, 34 Geobukgol-ro, Seodaemungu, Seoul 12-728, Korea Tel: +82-2-3-882 Fax: +82-2-3-1634 E-mail: yaelinchoi@gmail.com Received: July 5, 214 Revised: August 9, 214 Accepted: September 15, 214 This paper was summarized from the master s thesis of the first author (212). Objectives: This study used objective data to look at the phonation characteristics of patients with adductor spasmodic dysphonia (ADSD) before and after receiving botulinum toxin-a (BTX-A) injections. Methods: Twelve normal subjects, and 12 with ADSD who were divided into two groups(s1, S2) were measured with each of the 6 GRBAS scale ratings. Aerodynamic and acoustic analysis were performed. Results: This study evaluated patients with ADSD before and after BTX-A injections and compared them with normal subjects to see the differences in the characteristics of voice Before BTX-A injections, all members of the ADSD groups had significantly lower mean airflow rate (MFR) than the normal group. Also, the S2 group had a significantly shorter maximum phonation time (MPT) than the normal group. In acoustic analysis members of the ADSD groups had significantly more jitters and shimmers than the normal group. Conclusion: The results show that BTX-A injection is that the less severe strained-strangled voice is the more effective. And aerodynamic parameter is more sensitive barometer than acoustic parameter about the effects of BTX-A injection in ADSD. The results show that BTX-A injections can create a less severe strained voice. And the aerodynamic parameter is a more sensitive barometer than the acoustic parameter when looking at the effects of BTX-A injections in patients with ADSD. Keywords: Adductor spasmodic dysphonia, BTX-A injection, Aerodynamic analysis, Acoustic analysis 질병을가지고있는많은환자들은회복을위해수술및약물치료를받게되는데, 이과정에서그들은자신의병이치료를통해어느정도까지회복이가능한지에대해의문이생길것이다. 질병의종류와시행되는치료법에따라호전되는정도는다르겠지만, 대부분의환자들이기대하는것은자신이질병을앓기전의상태인정상범주의수준으로회복하는것이다. 또한, 치료를시행하는의사나치료사의입장에서도환자에게수술및약물치료를실시하기전에이치료법을사용함으로써질병의호전정도를객관적으로제시하는것은환자의치료동기부여및정보제공에도크게영향을미 칠것이다. 연축성발성장애 (spasmodic dysphonia, SD) 는후두에발생하는근긴장이상증 (focal dystonia) 으로후두근육의불수의적수축에의한발성장애이다 (Blitzer, Brin, & Stewart, 1998). SD는내전형 (adductor spasmodic dysphonia, ADSD), 외전형 (abductor spasmodic dysphonia, ABSD), 혼합형 (mixed) 으로분류할수있다. 이중음성떨림을동반한거친음성 (harsh voice) 과음도이탈 (pitch break), 바람새는 (breathiness) 음성등이특징적으로나타나는 ADSD가대부분이다 (Blitzer et al., 1998; Kendall & Leonard, 29). 현재 ADSD의치료에는다른수술적인치료법보다보툴리늄-A 42 http://www.e-csd.org Copyright 214 Korean Academy of Speech-Language Pathology and Audiology This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution on-commercial License (http://creativecommons.org/licenses/ by-nc/3.) which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.
내전형연축성발성장애의보툴리늄독소 -A 주입전후발성특성비교 김지현외 (botulinum toxin-a, BTX-A) 주입술이효과적이다 (Blitzer et al., 1998; Kendall & Leonard, 29; Ludlow et al., 28; Truong, Rontal, Rolnick, Aronson, & Mistura, 1991). BTX-A는갑상피열근 (thyroarythenoid) 에주입되며, 이는신경을전달하는물질인아세틸콜린 (acetylcholine) 의분비를방해하면서말초신경말단에서근육을마비시킨다 (Choi & Choi, 22; Kendall & Leonard, 29). 즉, 연축성발성장애에있어서 BTX-A의효과는근육세포를화학적탈신경화 (chemical denervation) 시켜근육의수축기능을무력화하는데있다 (Cannito, Kahane, & Chorna, 28). BTX-A 는주입하는부위와환자의중증도에따라서주입량을조절하게되는데주로편측이나양측갑상피열근에주입한다 (Boone, McFarlane, & Von Berg, 24). 이는약효가유지되는시간이짧아반복적인주입이필요하여비용이많이든다는단점이있으나현재 ADSD의치료를위해가장많이사용되고있는방법이다 (am, Choi, Choi, & Choi, 25). 음성평가는객관적평가와주관적평가로나눌수있다. 그중객관적평가는 SD의진단을위해서는충분한자료를제시하지못하지만, 음성의기능상태를보여줄수있는유용한방법이다 (Woodson, Zwirner, Murry, & Swenson, 1992). 객관적평가에는공기역학적평가와음향학적평가및문단수준에서실시하는전기성문파형검사 (electroglottography, EGG) 와후두스트로보스코피등이있다 (Yun, Kim, Choi, & Choi, 211). 공기역학적평가는최대발성지속시간 (maximum phonation time, MPT), 성문하압 (subglottal pressure, Psub), 평균호기류율 (mean flow rate, MFR) 과성문저항 (glottal impedance), 생성된목소리의힘과성문하호기의힘의비를나타내는음성효율 (vocal efficiency, VE) 등을측정하는검사로이는 SD의유형분류및진단에도움을준다 (Kim, 1997; Woodson, Zwirner, Murry, & Swenson, 1992). ADSD환자는불수의적인성대진동에의해과내전 (hyperadduction) 상태가불규칙적이고반복적으로발생한다. 이는폐에서나오는공기의흐름과도관련이있어공기역학적인면에영향을끼치며, 호흡에서중요한역할을하는호흡압력에도영향을미치므로공기역학적평가는 ADSD환자의평가항목에반드시포함되어야한다 (am et al., 25). 음향학적평가는음성파형중가장낮은주파수인기본주파수 (fundamental frequency, F ) 와성문파형주기의빠른변화로음성의거친정도 (roughness) 와관련된특성인주기간주파수변동률 (jitter), 유성음신호의빠른진폭변화를보여주는연속적인주기간의평균진폭의차이인주기간진폭변동률 (shimmer), 신호대잡음비 (signal-to-noise ratio, SR) 등을보여주는검사로 ADSD환자의음성의질을평가하기위해사용된다 (Hong, 1997). 현재까지진행된선행연구들을살펴보면다음과같다. Zwirner, Murry, Swenson 과 Woodson (1991) 은 19명의 ADSD환자를대상으로왼쪽갑상피열근에 BTX-A를주입한후 2주가경과한뒤에음향학적평가를실시하였다. 그결과, 기본주파수에대한표준편차 (standard deviation of fundamental frequency, SD F ) 는주입전보다주입후에유의하게낮아졌고 jitter와 shimmer는주입후에주입전보다낮아졌으나통계적으로유의하지않았다고한다. Choi 등 (2) 의연구에서 15명의여성 ADSD환자와 15명의여성정상군을대상으로공기역학적및음향학적평가를실시한결과, 정상군의음성효율은 98.25 ppm, ADSD환자군은 14.93 ppm으로통계적으로유의한차이가있었다고한다. 또한배음대잡음비 (harmonic-to-noise ratio, HR) 와 jitter, shimmer에서는 ADSD환자군이정상군에비해통계적으로유의하게높은수치를보였다고한다. Yun 등 (211) 은 ADSD 여성 12명을대상으로 BTX-A 주입전 후에음성검사를실시한결과, MPT는주입전에비해주입후에통계적으로유의하게짧아졌고 EGG에서는평균기본주파수분포 (order frequency distribution, DFx) 가주입전에비해주입후통계적으로유의하게높아졌으며평균음성강도분포 (order amplitude quotient distribution, DAx), 평균성문폐쇄율분포 (order closed quotient distribution, DQx) 는주입전에비해주입후에통계적으로유의하게감소하였다고한다. 지금까지의선행연구들을살펴보면 ADSD 환자에서의 BTX-A 주입술의효과나 BTX-A 주입전 후의음성특성비교에대한몇몇연구들이이루어졌지만, BTX-A 주입술시행뒤, 환자의음성이정상인의음성과비교하여어느정도호전되었는가에대한객관적인수치나자료는제시되어있지않다. 이에본연구에서는정상군과 ADSD환자군의 BTX-A 주입전과 BTX-A 주입후의음성에대한공기역학적평가및음향학적평가를실시하여그결과를비교분석하였다. 그결과를바탕으로 BTX-A 주입을받은뒤증상이정상음성과비교하였을때어느정도까지회복이가능한지에대한객관적인수치자료를제시하여임상에서 ADSD에대한 BTX-A 주입술의효과및회복정도, 예후에대한객관적인자료를제시해임상가와환자에게도움을주고자하였다. 본연구의연구문제는다음과같다. 첫째, 정상군과 BTX-A 주입전 후 ADSD 환자군 ( 환자S1군, 환자S2군 ) 의공기역학적하위변수 (MPT, MFR, VE) 와음향학적하위변수 (F, jitter, shimmer, HR) 에차이가있는가? 둘째, ADSD 환자군 ( 환자S1 군, 환자S2군 ) 의 BTX- A 주입전과후의공기역학적하위변수 (MPT, MFR, VE) 와음향학적하위변수 (F, jitter, shimmer, HR) 에차이가있는가? http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166 http://www.e-csd.org 43
Ji Hyun Kim, et al. Phonation Characteristics of ADSD 연구방법 연구대상 ADSD 환자군 본연구는 211 년 2 월부터 212 년 5 월까지 병원이비인 후과에서 BTX-A 주입을받은 ADSD 여성환자 12 명을대상으로 실시하였다. 이는 SD 가남성보다여성에게유병률이더높다는선 행연구를바탕으로대상군을선정하였다 (Hoffman, Jiang, Rieves, McElveen, & Ford, 29). 이들은신경질환, 정신질환, 조음또는말 장애등의기타병력이없었으며, PC-based spirometer (microquark; Cosmed, Italy) 를통한호흡검사결과이상이없었다. 또한 병원이비인후과를내원하여후두스트로보스코피등의음성정밀 검사를통해이비인후과두경부전문의 1 인에게 ADSD 로진단받 았다. BTX-A 독소주입은 EMG 를이용하여 2 년이상의경력을 가진숙련된두경부전문의 1 인이시행하며편측갑상피열근에주입 하였다. ADSD 환자군의음성을청지각적평가도구인 GRBAS 척 도 (G, grade; R, rough; B, breathy; A, asthenic; S, strained) 를사용 하여음성치료분야에서 8 년이상의경력을가진언어치료사가평 가하였다. 그결과가장큰척도로결정되는 G (grade) 는정상군과 통계적으로유의한차이가있었다 (Table 1). 환자군의중증도에따 Table 1. Analysis for differences in GRBAS between ADSD and normal groups ADSD S1 ( = 6) S2 ( = 6) Total (= 12) G R B A S 1.±.3 2.1±.2 1.5±.6 ormal Total (= 12). ±.1 p-value a.1. ±.1.339.1 ±.2.1 ±.2. ±.1.693. ±.1.339 1.±.3 2.1±.2 1.5±.6.1 Values are presented as mean± SD. ADSD=adductor spasmodic dysphonia; G=grade; R=rough; B=breathy; A=asthenic; S= strained. a p-value compared to ADSD total group ( = 12) and normal group ( = 12). 른 BTX-A 호전정도를살펴보기위해 ADSD 환자군의대표적인음성특성인쥐어짜는음성 (Strained) 을기준으로전체환자군을환자 S1군 (.1-1.5점 ) 6명과환자 S2군 (1.6-3. 점 ) 6명으로나누었다 (Table 2). 정상군정상군은 ADSD 환자군과연령, 성별, 신장, 체중을빈도대응 (frequency matching) 시킨여성중이비인후과의사가후두스트로보스코피를통해성대에이상이없으며, PC-based spirometer (microquark) 를통한호흡검사에서이상이없다고판단된대상자만을선정하였다. 폐, 신경계, 후두, 말-조음기관, 청력의문제가의심되거나심한만성질환을앓고있는경우, 주당 2갑이상흡연하거나주당 2 g 이상음주하는경우는대상군에서제외하였다 (Choi, Kim, am, & Choi, 27). 그리고정상군의음성을청지각적으로평가하여 GRBAS 척도중 S정도가 인성인여성 12명을최종대상군으로선정하였다 (Table 2). 연구방법 ADSD환자군의음성검사는 BTX-A 주입전과주입후 4-6주사이에실시하였다. 이는 BTX-A 주입후가장만족스러운음성상태가되기까지평균 19.3 일 (5-28 일 ) 이소요되었다는선행연구를바탕으로선정하였다 (Choi, Moon, Kim, Kim, & Kim, 1997). 공기역학적검사 Phonatory Aerodynamic System (Model 66, Kay PETAX, J, USA) 을이용하여측정하였다. MPT 측정은마스크를코와입을완전히덮을수있도록얼굴에밀착시킨상태에서대상자에게편안한자세로최대흡기후가능한길고일정한음도 (pitch) 와강도 (loudness) 로모음 / 아 / 를발성하도록하였다. 3회반복후가장길게발성한값을최종분석의대상으로하였다 (Kim, 1997). MFR과 VE 측정은직경 1 mm 정도의구강내튜브 (intraoral Table 2. Participants characteristics Characteristic Sex Age (yr) Height (cm) Weight (kg) BTX-A injection (U) Smoking Drinking ADSD S1 ( = 6) S2 ( = 6) Total ( = 12) Female Female Female 56.5± 12.1 66.3± 1.1 61.4± 11.8 158.± 6.5 158.3± 5.8 158.2± 5.9 53.5± 4.8 54.2± 5. 53.8± 4.7 1.5±.3 1.7±.3 1.6±.3 ormal Total (= 12) Female 59.8± 1. 158.1± 5.6 55.8± 4.5 - Values are presented as mean± SD. ADSD= adductor spasmodic dysphonia; BTX-A= botulinum toxin-a. 44 http://www.e-csd.org http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166
내전형연축성발성장애의보툴리늄독소 -A 주입전후발성특성비교 김지현외 tube) 를마스크에끼운후기류가새어나가지않도록마스크를코와입에완전히밀착시킨후튜브를앞니사이에위치시키도록하였다. 그후평상시사용하는음도와강도로 / 파 / 를 1초에한번씩산출하는속도로 5회발성하도록하였다. 자료분석은시작과종료에의한영향을배제하기위해시작과끝을분석구간에서제외하였으며, 5회반복중중간 3회의평균값을측정하였다 (Choi, Kim, am, & Choi, 27). 음향학적검사 Multi-dimensional voice program (MDVP, Kay PETAX, USA) 를이용하여측정하였다. 조용한실내에서피검자가앉은자세로입술과마이크와의거리를약 5 cm 떨어진상태에서편안한크기와음도로모음 / 아 / 를 4초정도발성하게하였다. 발성의시작과종료에의한영향을배제하기위하여시작과끝은분석구간에서제외하였다 (Choi et al., 27). 이를통해기본주파수 (F ), 주기간주파수변동율 (jitter), 주기간진폭변동률 (shimmer), 잡음대배음비 (HR) 를측정하였다. 청지각적검사피험자가 가을 문단을읽는것을녹음한후, GRBAS 척도를사용하여평가하였다. 음성의전반적인쉰소리의정도를나타내는 G, 거친소리의정도를나타내는 R, 바람새는소리의정도를나타내는 B, 약한소리의정도를나타내는 A, 쥐어짜는소리의정도를나타내는 S특성에대해 4점척도 (, 정상 ; 1, 경도 ; 2, 중도 ; 3, 심도 ) 로평가하였다. 그러나본연구에서는구분이명확하지않을경우에는소수점한자리까지표시하도록하였다. 본검사는음성치료분야에서 8년이상의경력을가진숙련된언어치료사가평정하였다. 통계방법통계분석은 SPSS version 19. for Windows 를이용하였다. 맨휘트니 U검정 (Mann-Whitney U-test) 을사용하여정상 S군과 BTX- A 주입전의환자S1군및환자S2군을각각비교하였고정상S군과 BTX-A 주입후의환자S1군및환자S2군을각각비교하였다. 이를통해공기역학적및음향학적음성평가의하위변수에차이가있는가를알아보았다. 또한환자 S1군과환자 S2군의 BTX-A 주입전 후의음성변화를알아보기위해윌콕슨부호순위검정 (Wilcoxon signed rank test) 으로분석하였다. 그리고정상S군과 BTX-A 주입전 후의환자S1군과환자S2군의공기역학적, 음향학적측정치간의상관관계를알아보기위하여피어슨상관분석 (Pearson correlations) 을실시하였다. 통계적유의수준은.5 미만으로하였다. 연구결과정상군과 BTX-A 주입전 후의 ADSD 환자S1군, 환자S2군의공기역학적, 음향학적검사결과비교 BTX-A 주입전정상군과환자S1군을비교한결과, 공기역학적검사에서는정상군이 MFR의중위수가환자S1군에비해통계적으로유의하게컸다 (p <.1). 음향학적검사에서는 jitter와 shimmer의중위수가환자s1군이정상군에비해통계적으로유의하게컸다 (p<.5) (Table 3). 정상군과환자S2군을비교한결과, 공기역학적검사에서환자S2 군이 MPT의중위수가정상군에비해통계적으로유의하게짧았고 MFR의중위수도정상군에비해통계적으로유의하게작았다 (p <.1). 음향학적검사결과 jitter와 shimmer의중위수는환자s2 군 (4.3%) 이정상군 (.4%) 에비해통계적으로유의하게컸다 (p<.1) (Table 3, Figures 1-4). Table 3. Comparison between ADSD group and normal group before BTX-A injection ormal total ( = 12) ADSD S1 ( = 6) p-value a ADSD S2 ( = 6) p-value b Aerodynamic MPT (sec) MFR (ml/sec) VE (ppm) 18.2 (14.5, 24.5) 13. (62.5, 167.6) 3,565. (1,278., 8,79.8) 17.4 (15.1, 24.2) 23.3 (1., 39.2) 1,886.9 (1,186.1, 6,697.6).925.3.779 8.3 (4.1, 14.6) 11.7 (, 7.) 4,683.9 (131., 11,69.).9.5.78 Acoustic F (Hz) HR 184.7 (17.8, 25.1).4 (.3, 1.5) 1.9 (1.2, 3.1).1 (.1,.7) 172.7 (131.1, 193.6) 1.7 (.9, 2.4) 3.6 (2.8, 5.7).2 (.1,.3).261.31.39.78 184.5 (158.6, 262.) 4.3 (3.5, 7.3) 13.6 (9.7, 19.4).5 (.2,.6).925.1.3.223 Values are presented as median (Q1, Q3). ADSD = adductor spasmodic dysphonia; BTX-A = botulinum toxin-a; MPT = maximum phonation time; MFR = mean flow rate; VE = vocal efficiency; F= fundamental frequency; HR= harmonic-to-noise ratio; Q1= 1st quartile; Q3= 3rd quartile. a p-value compared to participants S1 group and normal group, b p-value compared to participants S2 group and normal group. http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166 http://www.e-csd.org 45
Ji Hyun Kim, et al. Phonation Characteristics of ADSD 8. 3. 6. MPT 2. 4. 1. 2. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 1. Maximum phonation time (MPT) according to group before botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 3. Jitters according to group before botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. 25. 2. 25. 2. MFR 15. 1. 15. 1. 22 * 6 5. 5. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 2. Mean airflow rate (MFR) according to group before botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 4. Shimmers according to group before botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. Table 4. Comparison between ADSD group and normal group after BTX-A injection ormal total ( = 12) ADSD S1 ( = 6) p-value a ADSD S2 ( = 6) p-value b Aerodynamic MPT (sec) MFR (ml/sec) VE (ppm) 18.2 (14.5, 24.5) 13. (62.5, 167.6) 3,565. (1,278., 8,79.8) 12.7 (1.7, 2.7) 53.3 (25.8, 114.2) 376.9 (151.1, 725.1).925.3.779 8.3 (4.1, 14.6) 11.7 (, 7.) 4,683.9 (131., 11,69.).9.5.78 Acoustic F (Hz) HR 184.7 (17.8, 25.1).4 (.3, 1.5) 1.9 (1.2, 3.1).1 (.1,.7) 17.6 (153.9, 212.7) 2.5 (1.4, 4.1) 6.7 (3.2, 7.5).2 (.1,.3).349.9.9.574 185.1 (138.5, 198.) 4.9 (4.6, 5.7) 1.3 (8.7, 13.8).4 (.3,.4).574.1.4.261 Values are presented as median (Q1, Q3). ADSD = adductor spasmodic dysphonia; BTX-A = botulinum toxin-a; MPT = maximum phonation time; MFR = mean flow rate; VE = vocal efficiency; F= fundamental frequency; HR= harmonic-to-noise ratio; Q1= 1st quartile; Q3= 3rd quartile. a p-value participants S1 group and normal group, b p-value participants S2 group and normal group. BTX-A 주입후 정상군과환자 S1 군을비교한결과, 공기역학적검사에서는 VE 의 중위수가환자 S1 군이정상군에비해통계적으로유의하게작았다 (p<.1). 음향학적검사에서는 jitter 와 shimmer 의중위수가환자 S1 46 http://www.e-csd.org http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166
내전형연축성발성장애의보툴리늄독소 -A 주입전후발성특성비교 김지현외 3. 6. 1 * MPT 2. 4. 1. 2. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 5. Maximum phonation time (MPT) according to group after botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 8. Jitters according to group after botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. 25. 2. 15. 22 * MFR 15. 1. 5. 1. 5. Figure 6. Mean airflow rate (MFR) according to group after botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. VE 15,. 1,. 5,. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 7. Vocal efficiency (VE) according to group after botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. ormal group ADSD S1 group ADSD S2 group Figure 9. Shimmers according to group after botulinum toxin A injection. ADSD= adductor spasmodic dysphonia. MPT 의중위수가정상군에비해통계적으로유의하게짧았고 (p<.5) MFR 의중위수도정상군에비해통계적으로유의하게작았다 (p<.1). 음향학적검사결과에서 jitter 와 shimmer 의중위수는환자 S2 군이정 상군에비해통계적으로유의하게컸다 (p<.1) (Table 4, Figures 5-9). ADSD 환자 S1 군, 환자 S2 군의 BTX-A 주입전과후의 공기역학적, 음향학적검사결과비교 환자 S1 군의 BTX-A 주입전 후비교 환자 S1 군의 BTX-A 의주입전 후를비교한결과공기역학적검사 에서주입전에비해주입후 MFR 의중위수가통계적으로유의하 게커졌고, VE 의중위수는통계적으로유의하게작아졌다 (p<.5) (Table 5). 군이정상군에비해통계적으로유의하게컸다 (p<.1) (Table 4). 정 상군과환자 S2 군을비교한결과, 공기역학적검사에서는환자 S2 군이 환자 S2 군의 BTX-A 주입전 후비교 환자 S2 군의경우에는공기역학적검사에서주입전에비해주입 http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166 http://www.e-csd.org 47
Ji Hyun Kim, et al. Phonation Characteristics of ADSD Table 5. Comparison between after BTX-A injection of ADSD S1 group (n= 6) Aerodynamic MPT (sec) MFR (ml/sec) VE (ppm) Acoustic F (Hz) HR Before After p-value 17.4 (15.1, 24.2) 23.3 (1., 39.2) 1,886.9 (1,186.1, 6,697.6) 172.7 (131.1, 193.6) 1.7 (.9, 2.4) 3.6 (2.8, 5.7).2 (.1,.3) 12.7 (1.7, 2.7) 53.3 (25.8, 114.2) 376.9 (151.1, 725.1) 17.6 (153.9, 212.7) 2.5 (1.4, 4.1) 6.7 (3.2, 7.5).2 (.1,.3).249.28.28.345.249.173.917 Values are presented as median (Q1, Q3). ADSD= adductor spasmodic dysphonia; BTX-A= botulinum toxin-a; MPT= maximum phonation time; MFR= mean flow rate; VE= vocal efficiency; F= fundamental frequency; HR= harmonic-to-noise ratio; Q1= 1st quartile; Q3= 3rd quartile. Table 6. Comparison between before and after BTX-A injections of ADSD S2 group ( = 6) Aerodynamic MPT (sec) MFR (ml/sec) VE (ppm) Acoustic F (Hz) HR Before After p-value 8.3 (4.1, 14.6) 11.7 (, 7.) 4,683.9 (131., 11,69.) 184.5 (158.6, 262.) 4.3 (3.5, 7.3) 13.6 (9.7, 19.4).5 (.2,.6) 11.6 (7.3, 18.1) 21.7 (2.5, 9.8) 2,24.5 (256.9, 8,27.8) 185.1 (138.5, 198.) 4.9 (4.6, 5.7) 1.3 (8.7, 13.8).4 (.3,.4).345.68.463.463.6.249.345 Values are presented as median (Q1, Q3). ADSD= adductor spasmodic dysphonia; BTX-A= botulinum toxin-a; MPT= maximum phonation time; MFR= mean flow rate; VE= vocal efficiency; F= fundamental frequency; HR= harmonic-to-noise ratio; Q1= 1st quartile; Q3= 3rd quartile. 후 MFR 의중위수가통계적으로유의하게커졌다 (p<.5) (Table 6). 논의및결론 BTX-A 주입전의 ADSD환자군의음성과정상군의음성의차이를알아보기위해정상군과환자S1군, 정상군과환자S2군의공기역학적, 음향학적검사결과를비교하였다. 공기역학적검사를시행한결과, MPT의중위수는정상군 (18.2 sec) 보다환자군의 MPT 길이가짧으며, 환자S1군 (17.4 sec) 보다환자S2 군 (8.3 sec) 의 MPT길이가짧은것으로보아음성의쥐어짜는정도가심해짐에따라서 MPT 의길이가짧아진다는것을알수있다. MFR의중위수는정상군 (13. ml/sec) 에비해환자S1군 (23.3 ml/sec), 환자S2군 (11.7 ml/ sec) 모두통계적으로유의하게낮았고 (p<.1) 이는 am 등 (25) 의선행연구결과와일치하였다. ADSD환자군은성대근의불수의적이고비정상적인수축에의해성대의내외전이정상적으로이루어지지못했기때문에 MFR이정상범위보다낮다고해석할수있다. 음향학적검사결과를비교했을때, BTX-A 주입전 ADSD환자군과정상군간에통계적으로유의한차이가있는변수는 jitter와 shimmer였다. Jitter 의중위수는정상군 (.4%) 에비해환자S1군 (1.7%, p<.5), 환자S2군 (4.3%, p<.1) 이통계적으로유의하게높았다. Shimmer의중위수역시정상군 (1.9%) 에비해환자S1군 (3.6%, p<.5), 환자S2군 (13.6%, p <.1) 이통계적으로유의하게높았으며이는 Choi와 Choi (22) 의연구결과와일치하였다. 또한환자S1군에비해환자S2군의 jitter와 shimmer가높았고이는음성의쥐어짜는정도가심해짐에따라 jitter와 shimmer가증가한다는것을알수있다. Jitter와 shimmer는음질의정도를잘보여주는변수로써 ADSD환자군이불수의적이고비정상적인성대근의수축으로인해성대의내외전이불규칙하므로정상인에비해 jitter와 shimmer가 높다고해석할수있다. 다음은 BTX-A 주입후의 ADSD환자군의음성과정상군의음성의차이를알아보기위해정상군과환자S1군, 정상군과환자S2 군의공기역학적, 음향학적검사결과를비교하였다. 공기역학적검사결과를비교했을때, MPT의중위수는정상군 (18.2 sec) 에비해환자S1군 (12.7 sec) 은주입전과마찬가지로짧았지만이는통계적으로유의한차이가없었다. 그러나환자S2군 (11.6 sec) 은정상군에비해통계적으로유의하게짧았다 (p<.5). 또한환자S2군은 BTX- A 주입전 (8.3 sec) 에비해주입후 (11.6 sec) 로 MPT의길이가증가하였다. 그러나이는주입전에비해주입후 MPT의길이가증가하여 BTX-A 주입술의효과인것으로보이나여전히정상군에비해통계적으로유의하게짧으므로 MPT는 BTX-A 주입후에도정상인만큼호전되지못하였다. 즉, MPT는쥐어짜는소리의정도가약할수록호전도가좋다는것을알수있다. MFR의중위수는주입후정상군 (13. ml/sec) 에비해환자S1군 (53.3 ml/sec) 이작았으나이는통계적으로유의한차이가없었다. 즉, 환자S1군의 MFR이주입전에는정상군과유의한차이가있었으나주입후차이가없어진것으로보아 MFR은정상인만큼호전된것을알수있다. 환자 S2군 (21.7 ml/sec) 의경우에도주입전 MFR이정상군에비해낮았으며이는통계적으로유의한차이가있었다 (p<.1). 그리고환자 S2군은주입전 (11.7 ml/sec) 에비해주입후 (21.7 ml/sec) 로 MFR 이증가하였으나이는정상군 (13. ml/sec) 에비해여전히낮았다. 즉, 비교적중증도가심한환자S2군은 BTX-A 주입후에도 MFR이정상군만큼호전되지않았다는것을알수있다. VE의중위수는정상군 (3,565. ppm) 에비해환자S1군 (376.95 ppm) 이통계적으로유의하게낮았다 (p<.1). VE는음향학적힘 (acoustic power) 과공기역학적힘 (aerodynamic power) 의비로음향학적힘은음 48 http://www.e-csd.org http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166
내전형연축성발성장애의보툴리늄독소 -A 주입전후발성특성비교 김지현외 압의값의영향을받고공기역학적힘은 Psub와 VE의곱의영향을받는다 (Park, Kim Lim am, & Choi, 28). 이에 BTX-A 주입후환자군의 VE가정상군보다낮은이유는주입후 MFR의수치가증가하여 Psub를감소시키면서주입전에비해목에힘을덜주고발성하게된것이영향을미친것으로해석할수있다. 그러나환자S2 군 (224.5 ppm) 의경우에는정상군에비해낮았으나이는통계적으로유의한차이가없었다. 정상군과 BTX-A 주입후 ADSD 환자군의음향학적검사를비교한결과, jitter의중위수는정상군 (.4%) 에비해환자S1군 (2.5%, p <.1) 과환자S2군 (4.9%, p <.1) 모두통계적으로유의하게높았다. Jitter와 shimmer는주입전에도환자 S1군과환자S2군둘다정상군에비해통계적으로유의하게높았다. 이는 BTX-A 주입에의해성대근의비정상적이고불수의적인수축의억제로인한불규칙한성대의움직임이영향을미쳤다고추측할수있다. 주입후에도환자군의 jitter와 shimmer가정상군보다높은이유는 BTX-A 주입후, 성대근의마비로인해성대의내외전이불규칙해졌기때문이라고추측할수있다. 즉, 음향학적인변수만으로는 ADSD환자의 BTX-A 주입술의효과를설명하기어렵다고판단된다. 결론적으로 BTX-A 주입후 ADSD환자의음성이음향학적인변수에비해공기역학적인변수에서호전을보인것을알수있다. 그리고환자S1군이환자S2군에비해호전을보인변수가많았으므로중증도가낮을수록정상인에가까운호전을보이는것을알수있었다. 즉, BTX-A 주입을통해성대근의불수의적이고비정상적인수축을제거함으로써공기의흐름이원활해짐에따라공기역학적인면이호전된것이다. 그러나상대적으로음향학적인변수에서는주입전과후에차이를보인변수가없었으므로 BTX-A 주입의효과를설명하기에어려움이있었다. 이는 BTX-A 주입후에성대근의불수의적이고비정상적인수축은제거했으나, BTX-A의영향으로성대근이마비되면서성대의내외전이불규칙해져음질에있어호전을보이지못한것으로추측할수있다. 즉, ADSD환자의 BTX- A 주입술에대한효과를살펴보기위해서는음향학적인평가의결과보다공기역학적인평가의결과가더민감한지표라는것을알수있다. 본연구에서는기존의선행연구와달리 BTX-A 주입의효과를정상인을기준으로하여호전정도를살펴봤다는것과청지각적평가인 GRBAS 척도를실시하여그중정상군과가장큰차이를보이는 ADSD 음성의주요한특징인쥐어짜는소리의정도를나타내는 S정도를바탕으로하여중증도에따라환자군을두군으로나누어설명했다는것에의의가있다. 본연구의제한점은다음과같다. 첫째, 각군을대표하는연구대상자수가적으므로추후남자환자를포함한더많은대상자로 연구해야할필요가있다. 둘째, 대상자에따라 BTX-A 주입의효과를보이는기간과음성변화양상이다르므로추후 BTX-A 주입후의음성을시간의경과에따라반복적으로평가해볼필요가있다. 셋째, 본연구에서는객관적평가의수치만제시하였으므로추후주입후의환자스스로의음성에대한만족도를보기위한평가를실시해야할것이다. 넷째, 본연구에서는 BTX-A 주입전 후의음성변화에대해객관적인평가인공기역학적, 음향학적평가만실시하였다. 따라서 BTX-A 주입후의부정적인변화를보인변수에대해서설명하는것에어려움이있다. 다섯째, 연속발화상황에서의음성특성을설명하는것에어려움이있으므로추후연속발화상황에서의음성특성을평가해야할것이다. REFERECES Blitzer, A., Brin, M. F., & Stewart, C. F. (1998). Botulinum toxin management of spasmodic dysphonia (laryngeal dystonia): a 12-year experience in more than 9 patients. Laryngoscope, 18, 1435-1441. Boone, D. R., McFarlane, S. C., & Von Berg, S. L. (24). The voice and voice therapy. Boston, MA: Pearson/Allyn & Bacon. Cannito, M. P., Kahane, J. C., & Chorna, L. (28). Vocal aging and adductor spasmodic dysphonia: response to botulinum toxin injection. Clinical Interventions in Aging, 3, 131-151. Choi, H. S., & Choi, S. H. (22). Clinical experience of botulinum toxin-a injection for the spasmodic dysphonia. Journal of the Korean Society of Logopedics and Phoniatrics, 13, 75-82. Choi, H. S., Lee, J. H., Kim, I. S., Koh, Y. W., Oh, J. S., Bae, J. H., Choi, S. H. (2). The acoustic and aerodynamic aspects of patients with spasmodic dysphonia. Journal of the Korean Society of Logopedics and Phoniatrics, 11, 98-13. Choi, H. S., Moon, H. J., Kim, H. Y., Kim, S. C., & Kim, G. M. (1997). Effect of Botulinum Toxin Injection in Patients with Adductor Spasmodic Dysphoni. Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and eck Surgery, 4, 475-48. Choi, J.., Kim, H. H., am, J. M., & Choi, H. S. (27). Characteristics of glottal area waveform and phonation in patients with unilateral vocal fold palsy or sulcus vocalis. Korean Journal of Communication Disorders,12, 487-57. Hoffman, M. R., Jiang, J. J., Rieves, A. L., McElveen, K. A. B., & Ford, C.. (29). Differentiating between adductor and abductor spasmodic dysphonia using airflow interruption. Laryngoscope, 119, 1851-1855. http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166 http://www.e-csd.org 49
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내전형연축성발성장애의보툴리늄독소 -A 주입전후발성특성비교 김지현외 국문초록 내전형연축성발성장애의보툴리늄독소 -A 주입전후발성특성비교 김지현 1 김은연 2 장승진 3 최예린 1 1 명지대학교언어치료학과, 2 삼성서울병원청각언어치료실, 3 LG 전자기술원미래 IT 융합연구소 배경및목적 : 본연구에서는 ADSD 환자가보툴리늄독소-A 주입을받은뒤증상이정상음성과비교하였을때어느정도까지회복이가능한지에대한객관적인수치자료를제시하고자한다. 방법 : GRBAS 척도중 S척도에따라두군으로나눈 ADSD 환자군각각 6명, 총 12명과정상군 12명을대상으로정상군과환자군의보툴리늄독소-A 주입전 후의음성에대해객관적평가를실시하였다. 결과 : 정상군에비해보툴리늄독소-A 주입전의 ADSD는공기역학적평가에서두군모두 MFR이유의하게낮았으며, 상대적으로중증도가높은환자S2군은 MPT도정상군에비해유의하게짧았다. 또한, 음향학적평가에서는환자군두군모두정상군에비해주파수변동률 (jitter) 와진폭변동률 (shimmer) 이유의하게높았다. 정상군과 BTX-A 주입후의 ADSD 중 S1군은공기역학적평가에서주입전에정상군과차이가있던평균호기류율 (MFR) 이주입후차이가없어져호전을보인변수로판단되었다. 논의및결론 : ADSD의특징적인음성인쥐어짜는정도가약할수록호전정도가좋은것을알수있다. 또한 ADSD의보툴리늄독소-A 주입술의효과에대해음향학적인변수보다공기역학적인변수가민감한지표라는것을확인할수있었다. 핵심어 : 내전형연축성발성장애, BTX-A 주입술, GRBAS, 공기역학적평가, 음향학적평가본논문은제1저자의석사학위논문 (212) 을요약한것임. 참고문헌 김영호 (1997). 공기역학적검사. 대한후두음성언어의학회지, 8, 87-92. 남도현, 최성희, 최재남, 최홍식 (25). 내전형경련성발성장애의호흡압력과공기역학적특징. 음성과학, 12, 23-213. 박선영, 김재옥, 임성은, 남도현, 최홍식 (28). 연축성발성장애의청지각적평가및공기역학적특성. 대한후두음성언어의학회지, 19, 38-42. 윤보람, 김향희, 최예린, 최홍식 (211). 내전형연축성발성장애환자의보툴리눔독소-A 주입술전후의음성특성비교. 대한이비인후과학회, 54, 148-153. 최재남, 김향희, 남정모, 최홍식 (27). 일측성성대마비와성대구증의성문면적파형과발성특성비교. 언어청각장애연구, 12, 487-57. 최홍식, 문형진, 김홍윤, 김시찬, 김광문 (1997). 내전형연축성발성장애환자에서보툴리눔독소주입술의효과. 대한이비인후과학회, 4, 475-48. 최홍식, 이주환, 김인섭, 고윤우, 오종석, 배정호, 윤현철, 최성희 (2). 연축성발성장애환자의음향학적및공기역학적양상. 대한후두음성언어의학회지, 11, 98-13. 최홍식, 최성희 (22). 연축성발성장애환자에대한 Botulinum Toxin-A 주입치료의임상적경험. 대한후두음성언어의학회지, 13, 75-82. 홍수기 (1997). 음성의음향적검사. 대한후두음성언어의학회지, 8, 128-137. http://dx.doi.org/1.12963/csd.14166 http://www.e-csd.org 411