pissn : 1226-4962 eissn : 2233-9841 Case Report J Korean Bone Joint Tumor Soc 2013; 19: 69-73 http://dx.doi.org/10.5292/jkbjts.2013.19.2.69 www.kbjts.or.kr 만성견봉하및삼각근하점액낭염에발생한다발성쌀소체의수술적치료 : 증례보고 Surgical Treatment of Multiple Rice Bodies in Chronic Subacromial and Subdeltoid Bursitis: A Case Report 김도영 황정택 이상수 서은민 조윤걸한림대학교의과대학정형외과학교실 견봉하및삼각근하만성점액낭염에발생한다발성쌀소체의치료에대해고찰하였다. 다발성쌀소체의형성은혈청음성의류마티스관절염혹은결핵과자주연관된만성점액낭염의합병증으로형성된다. 또한이것은윤활막뼈연골종증과영상학적및임상적으로비슷한양상을보인다. 저자들은만성삼각근하및견봉하점액낭염에발생한다발성쌀소체가있어관혈적수술을통해제거한 44세남자를증례보고하고자한다. 제거술을시행한지 16개월후견관절의운동범위및근력은정상범위에있었고기능도만족스러웠다. 일반촬영및초음파검사에서쌀소체의재발은없었다. 견봉하및삼각근하만성점액낭염에발생한다발성쌀소체는점액낭을포함한관혈적절제술에의해성공적으로치료될수있었다. 색인단어 : 다발성쌀소체, 견봉하및삼각근하점액낭염, 점액낭절제술 다발성쌀소체 (multiple rice body) 는만성혈청검사음성의류마티스관절염과결핵에서가장빈번히발생되는드문질환이다. 1,2) 그러나, 이질환은어떠한기저질환이없는상태에서도발생할수있다. 특히견관절과슬관절의만성점액낭염에서발생하는다발성쌀소체는가끔씩보고되고있다. 1-4) 삼각근하혹은견봉하점액낭에서의다발성쌀소체는관혈적수술이나관절경적수술을통해제거될수있다. 1-3) 만성삼각근하및견봉하점액낭염에발생한다발성쌀소체가있어서관혈적수술을통해제거한 44세남자를증례보고하려고한다. 절압통이있었으나운동범위의제한은없었다. 류마티스인자는음성으로나왔다. ESR은 48 mm/hr ( 참고치 0-9 mm/hr), CRP도 25.44 mg/l ( 참고치 0.0-3.00 mm/l) 로약간의상승되어있었다. 항핵항체검사는음성으로나왔다. 요검사의결과는정상이었다. 좌측견관절의자기공명영상에서는비후된견봉하및삼각근하점액낭내에석회화의증거가없는다발성 (multiple) 의연부조직종 증례보고 특별한기저질환이없는 44세남자환자가 6개월전에우연히발견하고지속적으로커지는좌측견관절종괴및지속적인둔한통증을주소로내원하였다 (Fig. 1). 환자는외상력이없었고다른특별한관절증상은호소하지않았다. 신체검진상에서경증의견관 접수일 2013 년 8 월 20 일심사수정일 2013 년 11 월 21 일게재확정일 2013 년 11 월 25 일교신저자황정택강원도춘천시교동 153 번지, 한림대학교춘천성심병원정형외과 TEL 033-240-5197, FAX 033-252-0177 E-mail drakehjt@hanmail.net Figure 1. Photograph shows preoperative clinical findings. 대한골관절종양학회지 : 제19권제2호 2013 Copyrights 2013 by The Korean Bone and Joint Tumor Society This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.
70 김도영 황정택 이상수 외 2인 Figure 2. (A) Coronal T2 weighted MR image of the left shoulder shows many low signal intensity rice bodies. (B) Axial T2 weighted MR image shows multiple rice bodies with low signal intensity. Figure 3. A postoperative photo demonstrates removed multiple rice bodies. Figure 4. A postoperative photo shows resected subacromial and deltoid bursa. 양이 있는 소견이 나왔으며. T2-강조영상에서 견봉하 및 삼각근 나 결핵과 같이 건락성 괴사의 소견은 없었다(Fig. 5). 다만 크기가 하 점액낭에 중간 음영의 경계가 분명한 다발성 종괴가 관찰됨을 1-2 cm 가량으로 지금까지 보고 되었던 쌀소체에 비해 다소 큰 점 확인할 수 있었다(Fig. 2). 에서 차이가 있었다.2,3) 수술 시행 16개월 후 단순 방사선 검사 및 수술은 전신마취하에 해변의자 자세로 시행하였다. 삼각 흉근 도달법으로 피부절개를 시행한 후 견봉하 공간으로 접근하였다. 초음파에서 재발의 소견은 없었고, 견관절 운동 범위의 제한 및 근력에 이상소견은 없었다. 다수의 쌀소체가 발견되었으며 metzembaum과 rongeur 등을 이용 하여 제거하였다. 쌀소체가 삼각근의 원위 부착부까지 있었기 때 문에 피부절개를 추가로 더 시행하여 삼각근하 쌀소체도 제거하 고 찰 였다. 견봉하 및 삼각근하 점액낭은 비대 및 염증성 변화가 심한 쌀소체는 collagen과 fibrin에 의해 둘러싸여 있고 호산성의 물질 상태였고 쌀소체를 모두 제거한 후 같이 제거하였다. 쌀소체 및 로 내측 비정형 중심으로 구성되어 있다.1,2) 특히 무릎 관절에서는 점액낭 제거 중 발생한 출혈은 전기소작기를 이용하여 조절하였 혈정 음성의 류마티스 관절염과 빈번히 관련되어 있다.2) 병인학 다. 세척술을 시행하고 봉합을 시행하였다. 적으로는 아직 정확히 밝혀지지 않았다. 어떤 저자들은 미세 경색 많은 양의 쌀소체가 수술 중에 발견되었다(Fig. 3). 그와 같이 점 이 활막에 발생하여 활막이 벗겨지게 되고 이어서 활막액으로부 액낭의 비대 및 염증성 변화도 관찰할 수 있었다(Fig. 4). 조직학적 터 fibrin이 매립되게 된다고 주장한다.5) 다른 저자들은 쌀소체 형 으로, 많은 양의 쌀소체가 호산성의 물질로 만들어진 inner amor- 성 초기에 활막 요소들과는 독립적으로 활막액에서 새로이 생성 phous core로 구성되어 있고, collagen과 fibrin으로 둘러쌓여 있으 되고 fibrin의 집적에 의해 크기가 커진다고 주장한다.6)
71 만성 견봉하 및 삼각근하 점액낭염에 발생한 다발성 쌀소체의 수술적 치료 Figure 5. Microscopic finding shows a free rice body consists of a collagenous core with interspersed chronic inflammatory cells surrounded by a thin fibrin layer in hematoxylin and eosin stained specimen. There is no evidence of unmineralized metaplastic cartilage. (A) 20. (B) 400. 자기공명영상의 소견에서 쌀소체는 T1 및 T2 강조영상에서 동 1,2) 위에서나 가능하나 발생 확률이 낮다. 주로 발생하는 부위는 대 주요한 감별해야 될 결절, 슬개골 앞 및 주두 점액낭 등이 있다.3,4) 본 증례의 환자는 류 질환으로는 윤활막 뼈연골종증(synovial osteochondromatosis) 머티스 질환이나 결핵의 증거는 없었으며, 6개월 이상의 증상 및 이 있다. 이 질환은 활막에 이어진 점액낭에 연관되는 경우가 적 수술 전 자기 공명 영상 및 수술 소견을 고려할 때 만성 점액낭염 고 20% 정도에서 광물화(mineralization)가 되지 않은 metaplastic 에 의한 다발성 쌀소체로 생각된다. 만성점액낭염은 과도한 사용 급의 혹은 낮은 신호강도를 보이게 된다. 7,8) cartilage를 보인다. 만약 광물화가 진행되었다면 단순 방사선 사 (overuse)이나 외상 후, 충돌증후군 및 회전근개 파열 등의 회전근 진상 이상소견이 명백히 나타난다. 광물화가 되지 않는 상태라면 개 질환 등에서 올 수 있는데10) 환자는 직업면에서는 육체노동을 윤활막 뼈연골종증의 연골이 포함된 종양은 T1 강조영상에서 동 거의 하지 않는 사무직이었으며, 특별한 운동을 하지 않았고, 탈 급의 혹은 약간 높은 신호강도를 보이고 T2 강조영상에서 근육 구나 외상의 과거력 및 충돌증후군이나 회전근개 질환의 소견도 에서 보이는 저 신호강도와 상대적으로 약간 높은 신호강도를 보 없었다. 1,9) 인다. 또 다른 감별 질환으로는 색소성 융모결절성 활막염(pig- 본 증례에서는 6개월간의 지속적으로 커지는 견관절 종괴를 보 mented villonodular synovitis)이 있다.2) 색소성 융모결절성 활막염 이며 지속적인 둔한 동통을 호소하였고 자기공명영상에서 다발 에서는 T1과 T2 강조영상에서 전형적인 낮은 신호강도가 활막성 성 쌀소체로 의심되어 증상의 호전 및 감별진단을 위해 관혈적 접 철 성분에 의해 증대성 활막 변화에서 보이게 된다. Hemosiderin 근에 의한 쌀소체 제거술 및 점액낭 절제술을 시행하였다.1,2) 관절 의 상자성(paramagnetic) 효과에 의해 Gradient echo 영상에서 수 경적 제거술 및 점액낭 절제술을 시행한 경우도 보고되었다.3) 이 용성 효과와 낮은 신호강도가 T2 강조영상과 비교될 수 있다. 전에 보고되었던 쌀소체와의 차이는 크기가 다소 큰 점에 있었다. 다발성 쌀소체는 소아 만성 관절염과 연관되어 있는데 혈청 음 성의 염증성 관절염과 결핵성 관절이 있다.2-4) 최근의 연구에서 류 참고문헌 마티스 인자가 음성을 나타내며 조직검사상 건락성 괴사가 동반 된 육아종의 조직을 보이지 않았다. 그들은 흔히 소아 만성 관절 1. Chen A, Wong LY, Sheu CY, Chen BF. Distinguishing mul- 염의 초기와 후기에 연관되어 있고 특히 무릎 관절에 연관되며, tiple rice body formation in chronic subacromial-subdeltoid 질환의 기간이나 임상적 혹은 방사선학적 정도와는 관련이 없는 bursitis from synovial chondromatosis. Skeletal Radiol. 것으로 알려져 있다. 혈청 ferritin이 상승되어 있고 백혈구 증가증 2002;31:119-21. 및 혈소판 증가증이 나타나는 만성 질환에서의 빈혈에서 종종 볼 2. Mutlu H, Silit E, Pekkafali Z, et al. Multiple rice body forma- 수 있다. ESR은 대부분 증가되어 있지만 임상적 질환과 일치하지 tion in the subacromial-subdeltoid bursa and knee joint. Skel- 는 않는다. 15-20%의 소아에서 류마티스 인자가 양성으로 나오고 etal Radiol. 2004;33:531-3. 소아 만성 관절염을 가진 환자 중 40-60%에서 항핵항체검사가 양 성으로 나온다.2) 활동성 결핵이 없는 결핵성 점액낭염은 어느 부 3. Kim RS, Lee JY, Jung SR, Lee KY. Tuberculous subdeltoid bursitis with rice bodies. Yonsei Med J. 2002;43:539-42.
72 김도영 황정택 이상수외 2 인 4. Königshausen M, Seybold D, Heyer CM, Muhr G, Gekle C. Tuberculous rice body synovitis of the shoulder joint. Orthopade. 2009;38:1106-12. 5. Cheung HS, Ryan LM, Kozin F, McCarty DJ. Synovial origins of Rice bodies in joint fluid. Arthritis Rheum. 1980;23:72-6. 6. Popert AJ, Scott DL, Wainwright AC, Walton KW, Williamson N, Chapman JH. Frequency of occurrence, mode of development, and significance or rice bodies in rheumatoid joints. Ann Rheum Dis. 1982;41:109-17. 7. Bruggeman NB, Sperling JW, Shives TC. Arthroscopic technique for treatment of synovial chondromatosis of the glenohumeral joint. Arthroscopy. 2005;21:633. 8. Fowble VA, Levy HJ. Arthroscopic treatment for synovial chondromatosis of the shoulder. Arthroscopy. 2003;19:E2. 9. Tokis AV, Andrikoula SI, Chouliaras VT, Vasiliadis HS, Georgoulis AD. Diagnosis and arthroscopic treatment of primary synovial chondromatosis of the shoulder. Arthroscopy. 2007;23:1023.e1-5. 10. Moosikasuwan JB, Miller TT, Burke BJ. Rotator cuff tears: clinical, radiographic, and US findings. Radiographics. 2005;25:1591-607.
Case Report pissn : 1226-4962 eissn : 2233-9841 J Korean Bone Joint Tumor Soc 2013; 19: 69-73 http://dx.doi.org/10.5292/jkbjts.2013.19.2.69 www.kbjts.or.kr Surgical Treatment of Multiple Rice Bodies in Chronic Subacromial and Subdeltoid Bursitis: A Case Report Do-Young Kim, Jung-Taek Hwang, Sang-Soo Lee, Eun-Min Seo, and Yoon-Geol Jo Department of Orthopedic Surgery, Hallym University College of Medicine, Chuncheon, Korea Multiple rice body formation is a complication of chronic bursitis frequently associated with seronegative rheumatoid arthritis or tuberculosis. It resembles synovial chondromatosis on imaging and clinically. We report on a pathologically diagnosed multiple rice body formation in subacromial and subdeltoid bursitis in a 44-year-old man who was treated by surgical removal and bursectomy. At 16 months after the removal, range of motion of affected shoulder was normal. No evidence of recurrence of rice body in plain X-ray and ultrasonography. Multiple rice body formed in chronic subacromial and subdeltoid bursitis could be treated with surgical removal and bursectomy successfully. Key words: rice body, subacromial and subdeltoid bursitis, bursectomy Received August 20, 2013 Revised November 21, 2013 Accepted November 25, 2013 Correspondence to: Jung-Taek Hwang Department of Orthopaedic Surgery, Chuncheon Sacred Heart Hospital, Hallym University, 153, Gyo-dong, Chuncheon 200-704, Korea TEL: +82-33-240-5197 FAX: +82-33-252-0177 E-mail: drakehjt@hanmail.net The Journal of the Korean Bone and Joint Tumor Society Vol. 19, No. 2 (December 2013) Copyrights 2013 by The Korean Bone and Joint Tumor Society This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.