대한치과마취과학회지 :2010; 10: 13~19 증례 뇌손상후발생한이갈이증과근육긴장이상에대한보튤리눔독소 A 와교합안정장치를이용한치료증례 - 증례보고 - 아주대학교의과대학치과학교실 김태완 백광우 송승일 Abstract Bruxism and Oromandibular Dystonia after Brain Injury Treated with Botulinum Toxin A and Occlusal Appliance -A Case Report- Kim tae-wan, Kwangwoo Baek, Seung-Il Song Department of Dentistry, School of Medicine, Ajou University, Suwon, Korea Bruxism is nonfunctional jaw movement that includes clenching, grinding and gnashing of teeth. It usually occurs during sleep, but with functional abnormality of brain, it can be seen during consciousness. Oromandibular dystonia (OMD) can involve the masticatory, lower facial, and tongue muscles and may result in trismus, bruxism, involuntary jaw opening or closure, and involuntary tongue movement. Its prevalence in the general population is 21%, but its incidence after brain injury is unknown, Untreated, bruxism and OMD cause masseter hypertrophy, headache, temporomandibular joint destruction and total dental wear. We report a case of successful treatment of bruxism and OMD after brain injury treated with botulinum toxin A and occlusal appliance. The patient was a 59-year-old man with operation history of frontal craniotomy and removal of malformed vessel secondary to cerebral arteriovenous malfomation. We injected with a total 60 units of botulinum toxin A each masseteric muscle and took impression for occlusal appliance fabrication under general anesthesia. On follow up 2 weeks and 2 months, the patient remained almost free of bruxism. We propose that botulinum toxin A and occlusal appliances be considered as a treatment for bruxism and OMD after brain injury. (JKDSA 2010; 10: 13~19) Key Words: Botulinum toxin A (BTX-A); Brain injury; Bruxism; Occlusal appliance; Oromandibular dystonia (OMD) 원고접수일 : 2010 년 3 월 25 일, 최종심사일 : 2010 년 6 월 20 일게재확정일 : 2010 년 6 월 20 일책임저자 : 송승일, 경기도수원시영통구원천동산 5 번지아주대학교의과대학치과학교실우편번호 : 443-721 Tel: +82-31-219-5328, Fax: +82-31-219-5329 E-mail : seungilsong@hanmail.net 서론구강악안면영역의운동장애는다양한원인으로발생가능하며그중이갈이증 (Bruxism) 은가장흔한증상으로불수의적인이갈이나이깨물기로인한여 13
14 대한치과마취과학회지 : 제 10 권제 1 호 2010 러합병증을유발한다. 특히뇌손상을받은경우심한이갈이증으로인한다양한합병증이발생하기때문에적극적인치료를요한다. 운동장애중근육긴장이상 (Dystonia) 는불수의적, 반복적이며지속적으로경련하는근육의긴장상태로비정상적인위치를보이며관련된부위의비틀리는운동 (twisting motion) 을발생시킨다. 전신적으로다양한부위에서생길수있으며악안면의근육긴장이상 (Oromandibular dystonia: 이하 OMD) 의경우임상증상으로이갈이, 불수의적개구와측방운동, 혀를전방으로내미는행동등을관찰할수있다. 단숙면동안에는사라지고깨어있는동안에반응을보이는데스트레스나감정적인자극, 피로한경우에는반응을한다. 치료방법으로는약물치료와보튤리눔독소 (Botulinum toxin A: 이하 BTX-A) 을이용한주사요법과신경외과적치료방법이있다 (Glenn T and Saravanan R, 2007). 본논문의목적은뇌손상후심한이갈이증과 OMD 증상을함께보이는환자에게전신마취하 BTX-A를이용한주사요법과교합안정장치를이용하여성공적으로치료한증례를문헌고찰과함께보고하고자함이다. 증례 2009년 10월 59세남자환자와보호자는비정상적인이갈이및이로인한치아손상에대한전반적인평가및치료를위해아주대학교치과로내원하였다. 보호자와상담및임상검사결과 2004년 10 월사고이후숙면동안에는경한이깨물기및이갈이증상을보이나깨어있는동안에는이갈이증상및이로인한심한잡음과저작근의불규칙한편심운동을보이면서자극에대해지속적으로반복하였고전신상태에따라그정도의차이가있었다. 환자스스로구강위생관리가힘들어치은의부종과발적소견을보였고인접면우식이의심되었으나구강검사를위한단순한자극에도환자가반응하여개별치아에대한검사는불가능하였다. 방사선사진검사를시도하였으나직립이힘들고불수의적인하악운동의반복으로검사할수없었다. 환자의기왕력으로 2004년 10월 12일 06시업무중쓰러진채발견되어아주대학교응급실로이송 되었고뇌컴퓨터단층촬영및혈관조영술검사결과뇌동맥기형파열 (rupture of cerebral arteriovenous malfomation) 로인한중증뇌출혈로진단되어응급수술로개두술및혈종, 기형혈관제거술 (frontal craniotomy & removal of malformed vessel) 을시행하였다. 술후경과관찰중컴퓨터단층촬영상에뇌수두증소견있어뇌실-목강간단락술시행하였으며감염증상있어 shunt revision시행하였다. 이후 2005년 1월 3일, 2005년 3월 8일, 2005년 3월 25일, 2007년 2월 8일 shunt revision 시행하였다. 현재최초뇌출혈에의한뇌손상으로인해인지기능과판단력이저하되어있어타인과의의사소통이힘들며사지부전으로보호자의도움으로휠체어로이동하며경관을통한음식물섭취가가능한상태였다. 현재는약물치료와재활치료를받고있으며신경외과에서항경련제처방으로그동안이갈이에대한약물치료를시행하였으나별다른호전없어보호자는심한이갈이및불규칙한하악운동에대한치과적인진단및치료를원하였다. 진단을위한방사선사진검사의어려움이많아육안소견및보호자의설명을토대로구강내치주질환, 잔존치근및외상성교합을의심하였다. 그리고보호자의진술과환자의불수의적하악운동을바탕으로악안면영역의운동장애중이갈이증과 OMD로진단하였다. 치료계획으로는첫째, 전신마취를위한술전검사를시행하였고전신마취와치과치료의수술가능여부판단을위한신경외과협진을의뢰하였다. 협진결과술전까지는현재사용중인 phentobarbital 를계속투여하고 NPO 기간이길어지면정주로투여하기로하였다. 둘째, 치과적인치료계획으로먼저전신마취상태에서전체치아의동요도와치주상태의평가후치석제거및치주소파술, 심한치주질환및치은연하우식치의경우발치를계획하였다. 그리고심한이갈이증상에대한 BTX-A 주사로저작근력의약화와교합안정장치제작을위한상하악인상채득과악간관계채득을계획하였다. 측두근을대한 BTX-A 주사요법은환자의경과관찰후 2차로주사요법을시행할때교근과동시에시행하기로하였다. 2009년 10월 8일전신마취하에우선상, 하악치아들에대한우식, 치경부마모및미세파절, 치아동요도및탐침을이용한치주상태를파악하였다.
김태완외 2 인 : 이갈이증과근육긴장이상에대한보튤리눔독소 A 와교합안정장치치료 15 A B C D E Fig. 1. Pretreatment intraoral photographs. (A) Upper occlusal view (B) Intraoral frontal view (C) Lower occlusal view (D) Cervical abfractions on the upper posterior teeth (E) Cervical abfractions on the upper posterior teeth A B C D Fig. 2. BTX-A injected to each masseter under general anesthesia. (A) Right masseteric site (B) Left masseteric site (C) BTX-A 30 unit Injection (D) Botox R (Allergan. Inc.) 하악치아의경우동요도는없었고상악치아의경우외상성교합에의한구치부치아들의동요도와치경부부위의 abfraction을보였다 (Fig. 1). 치료는먼저국소마취후치석제거및치주소파술을시행하였으며잔존치근및심한우식으로상악우측측절 치및상악우측제삼대구치발치를시행하였다. 이후양측교근의기시부 3곳에 BTX-A를각각 30 units씩 60 units를근주하였으며이갈이에대한교합안정장치제작을위해상, 하악인상및악간관계를채득하였고상악치아들의외상성교합을지지
16 대한치과마취과학회지 : 제 10 권제 1 호 2010 A B C D Fig. 3. Impression was taken for occlusal appliance fabrication. (A) Impression taking for maxillary teeth (B) Impression taking for mandibular teeth (C) Bite registration (D) Fabricated occlusal splint. 해주면서이갈이에의한외상을줄이기위해상악에장치제작을의뢰하였다 (Fig. 2, 3). 술후 2주후환자내원시이갈이증상은거의없었으며보호자의설명으로는낮동안이갈이증상이현저히감소하였고잠자는동안에는거의이갈이증상을보이지않는다고하였다. 하지만자극이가해지면이깨물기및이갈이증상이경한정도로발생하며자극이제거된경우에는나타나지않는다고하였다. 교합안정장치는아침에잠에서깨기전에장착하고저녁에잠든이후제거하여위생상태를유지하도록설명하였다. 하지만다음내원시장치를구강내장착하는과정에어려움이있다고하였다. 잠을자는동안에도자극에반응하여장치를깨물어서장착과제거에어려움이있었기때문에지속적으로사용하지못해정확한효과를평가하기에는어려움이있었다. 2개월후내원시장치사용은힘들었으나보호자는이갈이정도가이전보다는분명하게줄었으며심한잡음도나지않는다고하였다. 이후증상의정도에따라주기적인 BTX-A를교근과측두근에투여가능함을설명하였으며현재경과 관찰중이다. 고찰운동기능장애에관한질병으로는 Parkinson's disease, Bell's palsy, essential tremor, poststroke paralysis, dystonia 그리고 dyskinesia 등이있다. 저작계와주변근육들에영향을줄수있는운동기능장애는 Oromandibular dystonia (OMD) 라는용어로설명할수있으며이는 V, VII. XII번뇌신경에의해지배받는구강및안면근신경복합체의다양한운동장애로정의한다 (Clark GT, 1993; Kato T, 2001; Winocur E, 2001). 악안면영역의운동장애에는수면중이갈이증과지속적인습관적이깨물기가가장흔하며 Orofacial dystonia, Oromandibular dyskinesia 그리고 medication-induced extrapyramidal syndrome (EPS)-dystonic reaction이있다 (Table 1). OMD는 orofacial dystonia중에서저작근에의한하악운동과관련된영역에속하며치과영역에서주로접할수있는부분이다. 이는구강및악안면영
김태완외 2 인 : 이갈이증과근육긴장이상에대한보튤리눔독소 A 와교합안정장치치료 17 Table 1. Oral Motor Disorders: Dystonia, Dyskinesia, Bruxism and Dystonic Extrapyramidal Reactions Oral motor disorders Definition Clinical features Management Bruxism Sleep bruxism can be defined as nonfunctional jaw movement that includes clenching, grinding, clicking, and gnashing of teeth during sleep. Dental attrition Tooth pain TMJ dysfunction Headaches Pharmacologic treatment data not convincing. Most cases treated with an occlusal appliance, severe cases treated with botulinum toxin injections. Oromandibular dystonia Involuntary, repetitive, sustained muscle contraction that results in an abnormal posturing of a structure. Depending on the muscle involved, it may produce a twisting motion of involved structure. Involuntary jaw opening. Lateral movements of the jaw. Protrusion of the tongue. Present during the day. Disappears during deep sleep. Dystonic spasms increase in intensity during stress, emotional upset, or fatigue. Pharmacologic treatment. Chemodenervation with botulinum toxin injections. Select use of neurosurgical treatment.ns. Orofacial dyskinesia The presence of excessive, repetitive, stereotypic oral movements. Facial grimacing. Repetitive tongue protrusion. Puckering, smacking and licking of the lips. Side-to-side motion of the jaw. Withdrawal of neuroleptic medications or other offending agent. Pharmacologic treatment. Drug induced dystonic-type extrapyramidal reactions Medications and illegal drugs produce a motor response that is classified better as an unspecified extrapyramidal syndrome reaction. 3 presentations: Dystonia Akathisia Parkinsonism Withdraw offending drug. Pharmacologic trials. 역에영향을주는데개구운동 (lateral pterygoids & anterior disgastrics), 혀의근육, 안면근육 (orbicularis oris & buccinator), 그리고광경근 (platysma) 의국소적인부위에서발생하는형태를보인다. 임상증상으로불수의적개구와측방운동, 혀를전방으로내미는행동등을보인다. 단숙면동안에는사라지지만깨어있는동안에반응을보이는데스트레스나감정적인자극, 피로한경우에반응한다. 치료방법으로는물리치료, 약물치료및대증요법을통한증상완화에목적을두며물리치료및약물치료로증상완화가힘든경우 BTX-A을이용한주사요법과신경외과적치료방법이있다 (Glenn T and Saravanan R, 2007). 약물치료는 hyperkinetic muscles를억제하는다양한약물들이사용되어질수있는데장애의 정도가심하여약물치료로조절이힘든경우 BTX-A 주사요법을고려할수있다. OMD 중가장흔한증상은이갈이증으로수면동안에발생하지만뇌손상환자의경우의식상태에서도불수의적인하악의움직임으로인한이깨물기 (clenching), 이를가는행위 (grinding), 잡음 (clicking) 등의증상인경우로정의되며임상적으로구강내치아의마모와치통, 턱관절장애및두통이나타날수있다. 정상인의수면중에도나타날수있으며그유병률은약 21% 정도로알려져있으며뇌손상후발생하는이갈이증은혼수상태의환자들에게수면-각성주기의회복과함께발생하며의식수준에따라서다양하게발현되고현저한의식회복이있을때에만사라진다는보고가있다 (Pratap-Chand et al,
18 대한치과마취과학회지 : 제 10 권제 1 호 2010 1985). 그러나뇌손상환자에게이갈이증은매운드문것으로알려져있으며그발생빈도나유병률에대해서는정확히알려진바가없다 (Ivanhoe et al, 1997). 치료방법으로는교합조정술로치아를보호하는방법, 보철치료, 발치등의치과적치료외항경직제와항경련제를이용한약물치료방법이알려져있다 (Attanasio et al, 1997) 이외이갈이장치, 심한경우 BTX-A을이용한주사요법을사용할수있다. BTX-A는박테리아 Clostridium botulinum에의해생산되는신경독소로서 synaptosomal associated protein- 25를일시적으로불활성화시킴으로써신경균육접합부에서아세틸콜린의분비를억제시켜근육의마비를일으키며, 보통 1-6개월간효과지속시간을갖는다 (Dolly et al, 1999) 임상적적용은 Scott(1980) 이사시치료에처음으로소개한이래, 연축성사경, 사시, 안검연축, 편측안면연축및이완불능증증국소적인운동질환의치료에효과적인치료법으로보고되고있다 (Gui D et al, 1994) 2003년에운동장애에대한 BTX에대해연구결과가발표되었으며구강안면영역의운동장애에대한적용법에대해근거를제시하였다 (Clark GT, 2003). BTX-A 주사에따른부작용으로는첫째, 주사자입점의혈종, 감염및통증이발생가능하나가능성은적으며둘째, 약물관련부작용으로근육위축, 출현, 감염, 연하곤란및침흘리기등이가능하며심한경우근육마미, 연하곤란등이발생할수있다 (Klein AW, 2004). 하지만대부분의경우상기부작용들은치료되지않은운동장애에의해발생하는합병증에비해회복가능하기때문에문제되지않는다. 몇몇환자들의경우독소에대한항체반응이생길수있다고는보고하지만그기전은분명치않으며때문에시술시고용량투여를피하고재시술시기는 12주이상으로제안한다. 이갈이증에대한구강내교합안정장치의기능으로는저작근육을이완시키고치아와치아인접구조물들을이갈이에의한외력으로부터보호하며치아주위치주인대의고유감각수용체에손상을줄여준다. 또지속적으로수축하는저작근의근육세포저산소증에의한허혈과이로의한혈액순환장애와관련된통증을줄일수있다 (Major PW et al, 1987) 치아가상실되어구치부교합이불안정한경우에는 이갈이에의한치아및턱관절의손상이심해질수있으며이런경우에도교합안정장치를사용하여남은치아및이갈이에의한손상을줄일수있다 (Capp Nj. 1999) 본증례의경우뇌손상후의식의회복이불가능한환자에서심한이갈이와 OMD 증상을보이는환자에게전신마취하교근부위 BTX-A 주사와교합안정장치제작을위한인상채득하고전반적인치과치료를시행하였다. 술후 2주, 2개월후환자의상태및보호자진술에따르면이갈이증상과잡음이거의없어졌으며자극에의한이깨물기및이갈이증상만존재하였다. 하지만환자의상태에따라이갈이장치를지속적으로장착하지못하는어려움이있었으며이로인한교합안정장치에대한효과를정확히평가하기에는어려움이있었다. 이후외래경과관찰을통해안면의운동장애에대해교근및측두근에대한 BTX-A 주사요법을시행할예정이며치아및주변구조물들에대한주기적인관리예정이다. 오늘날이갈이증과근육긴장이상에대한연구는유전자검사에의한유전적돌연변이인자에대한연구와 Deep brain stimulation (DBS) 등을통해뇌의특정부분에대한손상을밝히기위해노력중이며효과적인약물치료법과 BTX 주사요법또한발전하고있다. 앞으로는분자및세포학적기전에대한연구로증상완화보다는그세포학적원인에대한치료를통해비정상적운동장애를치료할것이며비정상적인운동및감각장애의패턴을밝혀내는영상화기술의발전과함께뇌혈류에대한연구발전을통해운동장애에대한진단및치료를도울것이다. 참고문헌 Attanasio R: An overview of bruxism and its management. Review: Dent Clin North Am 1997; Apr;41(2): 229-41. Capp NJ: Occlusion and splint therapy. Br Dent J 1999; 186: 217-22. Clark GT, Koyano K, Browne PA: Oral motor disorders in humans. J Calif Dent Assoc 1993; 21(1): 19-30. Clark GT: The management of oromandibular motor disorders and facial spasms with injections of botu-
김태완외 2 인 : 이갈이증과근육긴장이상에대한보튤리눔독소 A 와교합안정장치치료 19 linum toxin. Phys Med Rehabil Clin N Am 2003; 14(4): 727-48. Dolly O, O'Sullivan GA, Mohammed N: Feature influencing botulinum toxin-induced nerve sprouting and recovery from poisoning. International Conference 1999: Basic and therapeutic aspects of botulinum and tetanus toxins. Orlando FL Nov 1999: 20: 16-8. Glenn T, Saravanan R: Oral Motor Disorders: Bruxism, Dystonia, Dyskinesia and Drug-Induced Dystonic Extrapyramidal Reactions: Dent Clin N Am 2007; 51: 225-43. Gui D, XAssetta E, Anastasio G, Bentivoglio AR, Maria G, Albanese A: Botulinum toxin for chronic anal fissure. Lancet 1994; 344: 1127-8. Ivanhoe CB, Lai JM, Francisco GE: Bruxism after brain injury: successful treatment with botulinum toxin-a. Arch Phys Med Rehabil 1997 Nov; 78(11): 1272-3. Kato T, Thie NM, Montplaisir JY, et al: Bruxism and orofacial movements during sleep. Dent Clin North Am 2001; 45(4): 657-84. Klein AW. Contraindications and complications with the use of botulinum toxin. Clin Dermatol 2004; 22(1): 66-75. Major PW, Nebbe B: Use and effectiveness of splint appliance therapy: Review of literature. Cranio 1997; 15: 159-66. Pratap-Chand R, Gourie-Devi M: Bruxism: its significance in coma. Clin Neurol Neurosurg 1985; 87(2): 113-7. Winocur E, Gavish A, Volfin G, Halachmi M, Gazit E: Oral motor parafunctions among heavy drug addicts and their effects on signs and symptoms of temporomandibular disorders. J Orofac Pain 2001; 15(1): 56-63.