Case Report The Korean Journal of Sports Medicine 2018;36(4):221-226 pissn 1226-3729 eissn 2288-6028 https://doi.org/10.5763/kjsm.2018.36.4.221 청소년야구선수에서발생한거골하관절의활액막골연골종증 좋은삼선병원정형외과 채종우ㆍ조형래ㆍ오용승ㆍ이완석 Synovial Osteochondromatosis of the Subtalar Joint in an Adolescent Baseball Player Jong Woo Chae, Hyung Lae Cho, Yong Seung Oh, Wan Seok Lee Department of Orthopaedic Surgery, Good Samsun Hospital, Busan, Korea Synovial chondromatosis is an uncommon disorder characterized by cartilaginous proliferation within the synovial membrane of the articular joint. Smaller joints are rarely affected and it may be progressed to osteochondromatosis after ossification or calcification of metaplastic cartilage. It is commonly presented in the third to fourth decade of life, but rarely presented in adolescence. We report a unique case of synovial osteochondromatosis of the subtalar joint in 14-year-old baseball player. Arthroscopic removal of loose body and complete excision of the osteochondral mass with concomitant synovectomy resulted in satisfactory outcome without recurrence at final follow-up. Keywords: Adolescent, Arthroscopy, Baseball player, Subtalar joint, Synovial chondromatosis 서 론 활액막연골종증은관절의활액막에존재하는결체조직의화생으로인하여다발성연골결절이생성되는질환으로, 인구 10만명당 1명정도로비교적드물게발생하며건초나점액낭의활액막에서도종종발견된다 1. 질환이진행되어연골성유리체의석회화나골화가발생하면활액막골연골종증으로 Received: September 20, 2018 Revised: November 4, 2018 Accepted: November 4, 2018 Correspondence: Yong Seung Oh Department of Orthopaedic Surgery, Good Samsun Hospital, 326 Gaya-daero, Sasang-gu, Busan 47007, Korea Tel: +82-51-310-9260, Fax: +82-51-310-9348 E-mail: oyong79@naver.com Copyright 2018 The Korean Society of Sports Medicine CC This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/ licenses/by-nc/4.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 명명되기도한다. 질환의발병기전과병태생리는명확하지않으나, 20 30대성인남자에서잘발생하며슬관절, 고관절과같이비교적큰활막관절에서발생하는경우가많은것으로알려져있다 2. 족관절이나족부에서발생한보고는있으나 3,4 거골하관절에서발생한경우는극히드물다. 특히 10대청소년의거골하관절에서발생한경우는국내에서는보고된바가없으며영문학술지에서 1예만보고되고있다 5. 저자들은중학교야구선수의거골하관절에발생한활액막골연골종증을경험하고수술적인치료로양호한결과를얻어문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례중학교 2학년 14세남자환자로내원 6개월전부터주루나러닝시좌측족관절외측및후방부의간헐적통증이있었으 제 36 권제 4 호 2018 221
JW Chae, et al. Synovial Osteochondromatosis of the Subtalar Joint in an Adolescent Baseball Player Fig. 1. Preoperative plain radiographs of left ankle. (A) Anteroposterior view showed radio-opaque area near the subtalar joint (arrow). Mortis (B) and lateral (C) views showed innumerable subcentimeter loose bodies within posterior subtalar joint (arrows). Fig. 2. Computed tomographic images of the left ankle. Multiple high-density loose bodies were demonstrated in subtalar joint space on coronal (A) and sagittal (B) images. (C, D) Threeimensional reconstruction images showed the main clusters of multiple loose bodies were in posterior subtalar joint and the remainders were scattered into sinus tarsi. 222 대한스포츠의학회지
채종우 외. 청소년 야구 선수에서 발생한 거골하 관절의 활액막 골연골종증 Fig. 3. Magnetic resonance imaging of the left ankle. (A) The T1-weighted coronal image demonstrated a lobulated low signal intensity mass (arrow). (B) T2-weighted axial image showed multiple osteochondral and chondral loose bodies which demonstrated signal void or low signal intensity (arrow) surrounded by an area of high signal intensity effusion. Low signal intensity cyst-like synovial lining (arrowheads) was extended from posterior subtalar joint on (C) T2-weighted and (D) proton density image, and signal void loose bodies were identified in sinus tarsi. 며, 1개월 전 시합 발목을 삐끗한 후 통증이 악화되어 내원하였 골성 유리체가 관찰되었고(Fig. 1), 전산화단층촬영 소견상 다. 과거력상에서 환측 족관절의 반복되는 염좌 병력은 없었 유리체의 일부는 거골하 관절뿐만 아니라 족근동에서도 확인 다. 야구는 초등학교 4학년에 본격적으로 시작하였고 포지션 되었다(Fig. 2). 자기공명영상 촬영상 T1 강조 영상에서 저강도 은 외야수였으며, 최근 족관절 통증으로 인해 2주 전부터는 신호, T2 강조 영상에서 고강도 신호의 관절 삼출액과 신호 훈련과 게임에 참가하지 못하고 있었다. 일상 활동이나 보행에 강도가 결여된 골연골성 유리체들이 거골하 관절 내부와 후방 는 지장이 없었고, 신장은 168 cm, 체중은 48 kg이었으며, 에 산재되어 있었고, T2 및 Proton 강조 영상에서 저강도 신호의 특별한 전신적 질환 병력이나 가족력은 없었다. 거골하 관절 활액막이 후방으로 연장된 낭종성 변화을 보이고 이학적 검사상 좌측 족관절의 부종이나 발적 소견은 없었고, 있었다(Fig. 3). 거골이나 종골의 골수 부종이나 골 미란, 골연 족관절 외과 전하방부에 압통이 있었으며 아킬레스건 종골 골 병변은 관찰되지 않았다. 통증은 소염 진통제에 의해 일시 부착부 전방으로 압통을 동반한 경결성 종물이 촉지 되었다. 적 완화를 보였으나 휴식과 안정만으로는 호전되지 않아 수술 양측 족관절의 운동 범위는 모두 정상이었다. 외반 부하 검사 적 치료를 결정하였다. 수술은 전신 마취 하 측와위에서 지혈 를 포함한 족관절 불안정성 검사에서 건측에 비해 불안정한 대를 착용하고, 먼저 2.7 mm 관절경을 이용하여 거골하 관절 소견은 없었고 환측 족관절의 저항성 족저 굴곡 시 족관절 외측 삽입구를 이용하여 족근동과 거골하 관절 내부를 관찰하 후방부의 통증은 악화되었다. 환부에 국소적인 감염 소견은 고 관절 내 골연골성 유리체를 제거하였다(Fig. 4A). 족근동과 없었고 혈액 검사 상에서도 특이 소견은 없었다. 단순방사선 거골하 관절 전방부의 활액막 증식은 경미하여 부분적인 활액 소견상 족관절 외과 내측과 거골하 관절의 후방에 다발성 막 절제술을 시행하였다(Fig. 4B). 족관절 전방 삽입구를 이용 제36권 제4호 2018 223
JW Chae, et al. Synovial Osteochondromatosis of the Subtalar Joint in an Adolescent Baseball Player Fig. 4. Subtalar arthroscopic photographs through the lateral portal (A, B) and the posterolateral portal (C, D). (A) Multiple cartilaginous loose bodies (asterisks) and minimal synovial proliferation were shown around talocalcaneal interosseous ligament (IOL). After removal of loose bodies, (B) synovectomy was performed in sinus tarsi. Yellowish nodular cartilaginous metaplasia and accompanying loose bodies were shown in (C) lateral and (D) medial gutters of posterior subtalar joint. Asterisks indicate multiple loose bodies. PFC: posterior articular facet of calcaneus, L: lateral malleolus, T: talus. Fig. 5. Intraoperative photographs demonstrate (A) extension of the posterolateral arthroscopic portal between lateral malleolus and Achilles tendon and (B) multiple osteochondral and chondral loose bodies in varying size. 한 족관절 격자 내부의 활액막은 정상적이었으며 유리체도 피부 절개를 통해 활액막 절제와 함께 골연골성 종물과 유리체 관찰되지 않았다. 족관절 외과 후연과 아킬레스 건 외측연 를 완전 절제하였다(Fig. 5). 수술 후 시행한 병리 조직 검사에서 사이로 후외방 삽입구를 확보하고 거골하 관절의 후방부를 활액막 골연골종증으로 확진되었다(Fig. 6). 수술 후 부목 고정 관찰하였다. 관절 연골의 손상이 없었으며, 적황색 활액막의 은 하지 않았고 통증이 없는 범위에서 능동적 관절 운동과 증식과 함께 일부 활액막이 연골성 화생을 보이는 유리체로 보행을 허용하였으며 약 6주에 가벼운 조깅이 가능하였다. 변화되는 양상이 관찰되었다(Fig. 4C, D). 유리체들의 크기는 수술 후 3개월에 주루 플레이를 포함한 팀 훈련에 복귀하였으 다양하였으며, 이미 골성 변화를 보이는 다수의 다엽성 유리체 며 4개월에는 시합이 가능한 상태로 회복되었다. 1년 6개월 들이 서로 융합된 형태를 보여 관절경 시야 하에서 완전 절제가 추시상 종물 재발을 의심할 만한 소견이나 단순방사선상 유리 불가능하였으므로 후외방 삽입구를 상하로 연장하여 3 cm 체의 재발은 관찰되지 않았다. 224 대한스포츠의학회지
채종우 외. 청소년 야구 선수에서 발생한 거골하 관절의 활액막 골연골종증 Fig. 6. Histological sections of osteochondral loose bodies from the synovium of the patients, showing (A) multiple osteoid covered by fibrocartilage (H&E, 40) and (B) vascular proliferation and osteochondral metaplasia of the synovial stroma (H&E, 100). 고 본 증례와 같이 다발성 골연골 유리체가 있는 경우는 비교적 찰 진단이 쉬울 수 있으나, 활액막의 증식과 삼출만 있는 경우 활액막 연골종증은 원인이 불명확한 활액막의 특발성 화생 전산화단층촬영이나 자기공명영상에서는 외상으로 인한 혈 으로 유발되며 외상이나 감염에 의해 이차적으로 발생할 수도 관절증이나 염증 및 감염으로 인한 삼출, 기타 종양과 구분이 1 5 있고, 유전적인 소인도 거론되고 있다. 특히 외상이 연골 6,7 어려울 수 있다. 초자 연골성 종물은 수분 함량이 많아 질환 화생의 유발 인자가 될 수 있다는 주장이 있는데, 비록 본 초기 T2 강조 영상에서 고강도 신호를 보이며, 다엽성 또는 증례의 병력상 뚜렷한 외상이 관찰되지 않고 족관절 불안정성 결절성 구조와 함께 섬유화된 저강도 신호의 격막을 보일 도 없었으나, 환자가 운동 선수인 점을 감안하면 일반인보다는 수 있으므로 활액막의 단순한 염증성 삼출이나 저강도 신호를 반복적인 부하로 인한 발목의 미세 외상이 잦을 것으로 예상되 보이는 색소 융모 결절성 활액막염 또는 지방성 종물과는 어 부분적인 기여는 있을 것으로 판단된다. 구분될 수 있다. 이는 활액막 연골종증 초기의 특징적인 소견 7 활액막 연골종증은 슬관절, 주관절, 수근관절, 견관절, 고관 이며, 본 증례와 같이 연골의 골화가 진행되면 고강도 신호의 절 순으로 단일 관절에 잘 발생하나 족부 거골하 관절에서 활액막 삼출액 내부에 모든 펄스 연쇄(pulse sequence)에서 발생하는 경우는 매우 드물며, 발생 연령 또한 20 30대 성인에 신호 강도가 결여된 골연골성 유리체를 관찰할 수 있다. 또한 2 5 서 자주 발생한다. Hocking과 Negrine 이 15세 청소년의 거골 4 본 증례는 거골하 관절의 활액막이 후방으로 팽창되어 T2 하 관절에서 발생한 예를 보고한 적이 있으며, Suh 등 은 족관 강조 영상과 Proton 강조 영상에서 저강도 신호의 활액막 낭종 절에 발생한 평균 연령 51세의 활액막 연골종증 11예를 분석한 형태를 보인 점도 특기할 만한 사항이다. 청소년 운동 선수에 결과, 거골하 관절에 발생한 경우는 없었고 최소 발생 연령도 서 발생한 족관절 부근의 유리체 형성이라는 점에서 감별 35세로 보고하였다. 따라서 14세 청소년의 거골하 관절에 발생 진단으로 족관절이나 거골하 관절의 박리성 골연골염의 가능 한 본 증례는 희소적 가치가 있을 것으로 판단되며, 영상 소견 성도 생각해 볼 수 있으나, 자기공명영상 및 관절경상에서 6 9 및 관절경 소견상 Milgram 의 병기 분류 중 활액막 증식과 거골과 종골 자체의 골연골 병변은 확인되지 않아 진단에서 함께 유리체의 골화까지 진행된 이행기 상태로, 정확한 발병 배제할 수 있을 것으로 생각된다. 시기는 알 수 없으나 진단 당시의 연령보다 상당히 조기에 활액막 골연골종의 치료는 진행 병기에 따라 활액막 절제 발생하였음을 알 수 있다. 야구를 포함한 필드 운동 선수의 또는 유리체 제거만을 시행하는 경우도 있으나, 활액막의 경우, 족관절 염좌가 가장 흔한 족관절 손상이라고 할 수 있으 불완전한 절제로 수술 후 약 22%까지의 재발률을 보고한 나, 진단 방법의 발달로 골간 인대의 불안정성이나 족근동 문헌도 있으므로, 본 증례와 같은 이행기의 경우 활액막 절제 증후군과 같이 거골하 관절의 외상이나 질환의 진단 빈도도 를 포함하여 화생된 골연골 종물과 유리체를 함께 제거하는 8 높아지고 있다. 6 2 것이 일반적인 치료 방법이다. 슬관절과 같이 비교적 큰 관절 특히 활액막 연골종증의 초기에는 활액막 증식이나 경미한 에서는 관절경 시야 단독으로 활액막과 유리체 제거를 모두 연골성 유리체만 발생하여 단순방사선 영상에서 정상 소견을 시행할 수 있으나, 거골하 관절과 같은 작은 관절의 경우 보이므로 염좌로 진단하는 경우가 있을 수 있어 주의를 요한다. 관절경 시야 하에서의 수술은 제한적이다. 본 증례에서도 거골 10 제36권 제4호 2018 225
JW Chae, et al. Synovial Osteochondromatosis of the Subtalar Joint in an Adolescent Baseball Player 하관절전방부나족근동부위는활액막증식이미미하고유리체의크기도작아관절경하조작이쉬웠으나, 거골하관절후방에화생성골연골의융합으로큰종물이형성되어있어개방적수술로전환하였다. Suh 등 4 도족관절에서발생한 11예중 6예에서관절경수술을시행하였으나이중 5예에서개방적수술을병행하였으며, 2예 (18%) 에서재발하여충분한활액막절제가중요하다고하였다. 본증례는청소년야구선수의거골하관절에서는보기힘든활액막골연골증의보고이며, 수술후정상적인레벨의운동복귀와 1년 6개월추시상양호한결과를보였으나, 재발가능성과관련하여장기적인추시와추가적인증례검토가필요할것으로생각한다. Conflict of Interest No potential conflict of interest relevant to this article was reported. References 1. Jacob RA, Campbell WP, Niemann KM. Synovial chondrometaplasia: a case report. Clin Orthop Relat Res 1975;(109): 152-4. 2. Maurice H, Crone M, Watt I. Synovial chondromatosis. J Bone Joint Surg Br 1988;70:807-11. 3. Kim JB, Song IS, Shin SY, Yoon JY. Primary synovial chondromatosis of the talonavicular joint: a case report. Foot Ankle Surg 2016;22:e25-8. 4. Suh JS, Kim JH, Kim JI, Kim HS. Synovial chondromatosis of the Ankle Joint. J Korean Foot Ankle Soc 2009;13:14-8. 5. Hocking R, Negrine J. Primary synovial chondromatosis of the subtalar joint affecting two brothers. Foot Ankle Int 2003;24:865-7. 6. Milgram JW. Synovial osteochondromatosis: a histopathological study of thirty cases. J Bone Joint Surg Am 1977;59: 792-801. 7. Hsueh CJ, Huang GS, Juan CJ, et al. Synovial chondroma of the ankle in a young child after recent trauma: CT and MR features. Clin Imaging 2001;25:296-9. 8. Hentges MJ, Lee MS. Chronic ankle and subtalar joint instability in the athlete. Clin Podiatr Med Surg 2011;28:87-104. 9. Kadakia AP, Sarkar J. Osteochondritis dissecans of the talus involving the subtalar joint: a case report. J Foot Ankle Surg 2007;46:488-92. 10. Samson L, Mazurkiewicz S, Treder M, Wisniewski P. Outcome in the arthroscopic treatment of synovial chondromatosis of the knee. Ortop Traumatol Rehabil 2005;7:391-6. 226 대한스포츠의학회지