pissn eissn Vol.10 No.4 pp 말소리와음성과학 다계통위축증환자를대상으로한마비말장애집중치료의효과

pissn 2005-8063 eissn 2586-5854 2018. 12. 31. Vol.10 No.4 pp. 163-171 말소리와음성과학 https://doi.org/10.13064/ksss.2018.10.4.163 다계통위축증환자를대상으로한마비말장애집중치료의효과 Efficacy of intensive treatment of dysarthria for people with multiple system atrophy 박영미 * Park, Youngmi Abstract A mixed dysarthria with combinations of hypokinetic, ataxic, and spastic components is a common clinical feature of multiple system atrophy (MSA). Due to the rapid progress of dysarthria after diagnosis, people with MSA experience difficulty with verbal communication, which eventually affects their quality of life negatively. In this study, SPEAK OUT! R, an intensive 1:1 treatment of dysarthria for improving functional communicative ability, was provided to twelve people with MSA. To evaluate the efficacy of SPEAK OUT! R in people with MSA, aerodynamic, acoustic, and perceptual analyses were conducted. Pre-and post-therapy data included maximum phonation time, vocal intensity, and fundamental frequency during /a/ sustained phonation and passage reading; frequency range between high /a/ and low /a/ phonation; jitter, shimmer, and HNR for vocal quality; speech rate during passage reading; and perceptual evaluation scores for articulation precision and intonation. The participants achieved statistically significant improvement in vocal intensity, pitch range, vocal quality, speech rate, and speech intelligibility. In conclusion, SPEAK OUT! R is a feasible treatment for people with MSA to efficaciously improve their speech ability. Keywords: SPEAK OUT! R, mixed dysarthria, motor speech disorders, multiple system atrophy, speech therapy 1. 서론다계통위축증 (multiple system atrophy: MSA, 이하 MSA) 은소뇌, 척수, 뇌간, 기저핵등의다양한중추신경계에서산발적으로신경소실 (cell loss) 과신경아교세포 (glia) 의증식으로인한신경교증 (gliosis) 이발생되는퇴행성중추신경계질환이다 (Quinn, 1989). MSA 환자들에게는특발성파킨슨환자들이보여주는느린동작 (bradykinesia) 과강직 (rigidity) 과같은파킨슨병증 (parkinsonism) 과함께, 근육의협응능력의문제를일으키는소 뇌운동실조증 (cerebellar ataxia), 근육의경직 (spasticity), 그리고자율신경계의기능상실등의여러증상들이다양하게조합된형태로나타난다. 이로인해 MSA를파킨슨플러스증후군 (Parkinson plus syndrome) 이라는이름으로지칭하기도한다 (Albanese et al., 1995; Quinn, 1989; Wenning & Stefanova, 2009). MSA 발병원인은아직밝혀지지않았으며, 이에대한직접적인치료법도존재하지않는다. 또한증상완화를위한의학적처치가대부분이고, 이또한병이진행되면서더이상도움이되지않는다 (Flabeau et al., 2010; Wenning & Stefanova, 2009). * 박인손운동센터, youngmi.park1@gmail.com Received 6 November 2018; Revised 30 November 2018; Accepted 3 December 2018 c Copyright 2018 Korean Society of Speech Sciences. This is an Open-Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171 163

파킨슨병증을보이는신경환자의약 70% 는특발성파킨슨병 (idopathic Parkinson s disease: IPD, 이하 IPD) 환자 (Pezzoli, et al., 2004) 이고, MSA 환자는이중약 10%(Quinn, 1989) 를차지한다. MSA 유병률 (prevalence) 은인구 10만명당 5명이고평균발병연령은 50 60대 (Levin et al., 2016; Schrag et al., 1999) 이며성별에따른차이는없다 (Wenning et al., 2004). 평균수명은 6.2년으로병진행의다양성으로인해 15년이상인경우도있다 (Wenning et al., 2004). 발병연령과수명은관련성이있는데, 발병이늦을수록수명은짧은것으로알려져있다 (Ben-Shlomo et al., 1997). MSA는주증상에따라 MSA-P( 과소운동형및강직이나타나는파킨슨병증이주증상 ) 와 MSA-C( 보행실조증과소뇌관련증상 ) 로세분화된다. MSA 환자중 MSA-P로분류되는경우가약 60%, MSA-C는 40%(Stefanova et al., 2009) 정도이다. 하위유형에따른생존기간의차이는없으나 MSA-C에비해 MSA-P가상대적으로더급진적인기능적하락을보인다 (Wenning et al., 2004). MSA 환자들의증상적특징들은말운동에필요한근육의움직임에도직접적인영향을주어 MSA 환자들에게마비말장애의출현율은 100%(Duffy, 2005) 이다. 또한 IPD 환자들과달리발병초기부터마비말장애를경험하게되고, 훨씬더심각한수준의중증도를보인다 (Kluin et al., 1996). 이로인해말운동평가의결과는유용한 MSA 진단요소가된다 (Hartelius et al., 2006). 청지각적으로 MSA 환자들의발화는과소운동형, 실조형, 경직형이조합된혼합형마비말장애의특징을보인다 (Duffy, 2005; Hartelius et al., 2006; Kim et al., 2010; Kluin et al., 1996). 과소운동형의특징인강도저하, 단음도, 발화시강도의점진적저하, 부정확한음소산출, 기식성음질, 그리고실조형특징인과균등강세, 불규칙한조음붕괴, 변동강도및음도, 거친음질, 간헐적과비성, 그리고경직형의특징인긴장되고죄는소리, 약해진억양, 느린말속도등이다양한형태로조합을이루어환자들에게각각나타난다. 일반적으로과소운동형, 실조형, 경직형순으로현저함이나타난다 (Kluin et al., 1996). 현재까지 MSA 환자의말운동과관련된대부분의연구는 MSA와 IPD와의마비말장애의특징차이또는 MSA와또다른파킨슨플러스증후군의하나인진행성핵상마비 (progressive supranuclear palsy: PSP, 이하 PSP) 간의발화특징차이를밝히는데국한되어있다. 발병초기부터상대적으로짧은기간동안급속히중증으로진행이되는 MSA 환자의마비말장애는삶의질저하에직접적인영향을끼칠수있는부분임에도불구하고, MSA 환자의마비말장애개선에관한언어치료효과에대한연구논문은 MSA 환자 2명과 PSP 환자 1명을대상으로한 Countryman et al.(1994) 의연구가유일하다. Countryman et al.(1994) 은 Lee Silverman Voice Treatment(LSVT R ) 라는집중말운동개선치료 ( 회기당 1시간, 주 4회, 총 16회 ) 를통해모음연장발성과제에서최대발성시간및강도의증가, 읽기와독백과제에서강도증가와음도변화의다양화를관찰하였다. 또한환자의주관적인식척도를통해강도, 단음도, 명료도의개선을간접적으로확인하였다. 이들은진행성신경장애환자들의마비말장애개선을위한집중치료의중요성을보고 하면서, 증상및중증도에따라치료의치료목표의수준를조정한다거나치료회기를늘리는등의다양성의시도를통해진행성신경장애환자의말운동능력의개선을높일수있을것이라제언하였다. 진행성신경장애의경우, 집중치료의중요성은박영미 (2018) 의연구에서도관찰되었다. 실조형마비말장애를보이는소뇌운동실조증 (spinocerebellar ataxia) 환자에게수정된 SPEAK OUT! R 이라는집중말운동치료 ( 회기당 1시간, 주 3회, 총 20회 ) 를시행한결과, 모음연장과제에서강도, 기본주파수, 최대발성시간의긍정적변화와함께, 음질의개선 (jitter, shimmer, HNR) 과코너모음의면적확장을통한말명료도개선및음성장애지수의변화를통한음성에관한주관적인식의긍정적변화를보고하였다. SPEAK OUT! R 은과소운동형마비말장애의특징을보이는 IPD 환자들을대상으로고안된치료법으로발화시강도의증가및음도폭의다양화가필요함을환자들이인식하도록하는데목표를두고있다. SPEAK OUT! R 치료법은 speak with intent 라는단서를이용하여의식적으로, 그리고열심히발화를하도록연습하여이단서를통해간접적으로발화시강도증가를유도하고다양한음도산출을통한자연스러운운율생산을이끌어내게한다. 구체적인연구결과로는모음 /a/, /i/, /u/ 연장발성시강도의증가와모음포먼트측정을통한모음면적의확대, 음성관련삶의질 (Voice-Related Quality of Life, V-RQOL) 설문을통한주관적음성기능개선 (Levitt, 2014), 모음연장발화, 읽기, 대화시의강도증가 (Watts, 2016) 와읽기시음도의폭증가및운율과말명료도개선 (Boutsen et al., 2018) 이있다. 치료는회기당 45분, 주 3회, 총 12회기로구성되어있고이는개인별로제공된다. 환자의중증도에따라치료회기는융통성있게진행되고, 이후주 1회 LOUD Crowd R 이라는그룹치료의형태로유지치료가이어지게끔고안되어져있다 (Parkinson Voice Project, 2018). 그룹치료에서는자연스러운대화상황속에서개인치료를통해개선된말운동기능을지속적으로이용할수있도록도와준다고한다. 이처럼개인의증상및중증도에맞는개인치료를집중적으로진행한뒤, 그룹치료로의전환은다방면으로환자와임상가에게유용한형태의치료방법이라여겨진다. 치료종료라는개념이없으므로임상가는병이지속적으로진행되는환자를꾸준히모니터링할수있고, 환자는그룹치료참여를통해개인치료후개선된말운동기능을꾸준히유지하고연습할수있으며, 동일한병증을앓는사람들과의교류를통해동지애를쌓아나갈수도있어심적인위안을받을수도있다. 본연구에서는 SPEAK OUT! R 치료의대상군을 MSA 환자로확대하여이들의마비말장애개선가능성을검증하고자한다. SPEAK OUT! R 을선택한이유는과소운동형, 실조형, 경직형마비말장애가두개이상함께나타나는 MSA 환자들 (Kluin et al., 1996) 에게 LSVT R 치료에서제공되는 think loud( 크게생각하기, 크게말하기 ) 라는강도증가를직접적으로강조하는단서보다 SPEAK OUT! R 의 speak with intent 라는단서를통해강도의증 164 Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171

가를이끌어낼수있을뿐아니라, 또한이단서는상대적으로폭넓은의미로서제공되기때문에강도저하뿐만아니라좁아진음도의폭, 부정확한음소, 과다비성등대부분의문제적증상을치료의목표로설정할수있기때문이었다. 특히, 강도저하가현저하지않은병진행초기의환자들이나실조형마비말장애증상이두드러져강도의변동이주증상인환자들, 또는적절한수준으로의강도조절이되지않는환자들에도수긍할수있는단서이기때문에짧은시간내효율적인말개선을기대할수있을것이라생각하였다. 또한 LSVT R ( 회기당 1시간, 주당 4 회, 총 16회 ) 에비해환자의주당치료실방문의횟수가적어 SPEAK OUT! R 치료기간동안언어치료외다른종류의재활치료및운동시간등의확보가가능하여 MSA 환자들이집중언어치료의참여도와집중도를높일수있으리라사료되었기때문이다. 본연구에서는치료회기의총수와회기당치료시간은늘린수정된형태의 SPEAK OUT! R 을 MSA 환자에게제공하였다. IPD에비해 MSA 환자의경우마비말장애의발현시기가이르고, 진행속도가빠르고, 중증으로진행되며여러마비말장애유형이함께나타나는관계로 Countryman et al.(1994) 의제언에따라치료방법에있어서도환자들의중증도나진단적특징에따른수정이필요하다고여겨졌다. 따라서본연구에서는치료시간을회기당 1시간, 그리고총회기는 20회로연장하여시행하였다. 2. 연구방법 2.1. 연구대상연구에는 MSA로진단받은환자 12명이참여하였다. 피실험자들은시력및청력장애가없으며 MMSE점수 26점이상인자들이며 P12( 연구참여 2개월전까지약 3개월간종합병원재활센터 ) 을제외하고언어치료를받은이력이없다고보고하였다. 실험참가당시피실험자들은 47 62세 (M: 56.17, SD: 4.69) 였으며발병후기간은 6 52개월 (M: 45.33, SD: 45.77) 이었다. 피실험자들의대부분은과소운동형 -실조형 -경직형, 또는과소운동형 - 실조형마비말장애의특징을보였다. 피실험자들의마비말장애특징중현저함의순서, 말장애의중증도등의정보는표 1과같다. Participant Sex 표 1. 피실험자정보 Table 1. Participants characteristics Age Diagnosis P1 F 54 MSA-P 84 P2 F 62 MSA-C 33 P3 F 61 MSA-C 17 P4 M 55 MSA-C 52 P5 M 62 MSA-C 67 P6 M 55 MSA-C 31 P7 M 55 MSA-C 29 P8 M 54 MSA-P 6 P9 M 47 MSA-C 16 P10 M 52 MSA-C 165 P11 M 55 MSA-P 22 P12 M 62 MSA-C 13 2.2. 실험방법 2.2.1. 연구절차 Duration of Speech severity and characteristics MSA (mos) Moderate: ataxic>hypokinetic>spastic Severe: Moderate: ataxic>spastic>hypokinetic Severe: ataxic>spastic>hypokinetic Severe: >spastic Mild-mod: Mild-mod >spastic Mild Mod-sev: ataxic>hypokinetic>spastic Moderate ataxic>spastic>hypokinetic Mild Mild-mod MSA 환자의말운동기능개선과정도를알아보기위해연구 에서는치료시작 1 주일전과치료종료 1 주일후각 2 회다음의 말운동기능평가를시행하였다 : 편한음도의 / 아 / 연장발성, 최 고와최저음도의 / 아 / 발성, 표준문단 가을 과 여행 읽기이다. SPEAK OUT! R 자격을소지한본연구자가 1:1 치료 (1 시간 / 회 기, 주 3 회, 총 20 회 ) 를시행하였다. 치료는 메이 - 미이 - 마이 - 모 오 - 무우 를읽으며비강음과구강음및다양한모음을소리내 는워밍업, 일상관련간단한대화나누기, 편안한음도로 / 아 / 길 게소리내기, 높은 / 아 / 와낮은 / 아 / 소리내기, 숫자세기, 다양한 위계의글읽기또는다양한상황에서의말하기연습을통한인 지언어기능훈련 ( 예 : 생성이름대기, 범주말하기, 계산하기등 ) 으로구성되었다. 치료시음도및강도를지속적으로측정하여 환자가 의식적으로 말하기를실천하도록시각적, 구어적단서 를제공하였다. 2.2.2. 실험데이터수집및분석치료전과후의평가는주위잡음 (ambient noise) 이 50 db 이하의조용한방에서수집하였다. Shure PG48 단일지향성 (cardioid) 마이크 (Shure Inc, Niles, IL) 를환자의입에서 30 cm 떨어진곳에고정한후 Praat 소프트웨어, 6.0.43버전 (Boersma & Weenick, 2018) 를이용하여 22,050 Hz의샘플링속도로녹음과분석을하였다. Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171 165

2.3. 실험변인 2.3.1. 모음최대연장시간피실험자에게편한음도 / 아 / 를최대한길게발성하도록하여최대발성시간 (maximum phonation time: MPT, 이후 MPT) 을측정하였다. MPT는후두의기능을유추할수있는정보이며, 또한발화시적절한수준의생리학적지원정도, 그리고치료후음성기능변화의지표로활용된다 (Baken & Orlikoff, 2000). 평가시매 5회씩시행하고이를분석에활용하였다. 2.3.2. 음향학적변인치료전후의소리의강도와음도의변화를파악하기위해편안한음도의 / 아 / 발성과제시행후강도와기본주파수를측정하였다. 그리고음도폭의변화를알아보기위해최고와최저음도의 / 아 / 발성과제후주파수의차이를계산하였다. 표준문단읽기시강도와기본주파수를측정하기위해표준문단 가을 읽기를시행하였다. 분석을위해서두번째문장 무엇보다도산에오를땐더욱더그빼어난아름다움이느껴진다 와세번째문장 쓰다듬어진듯한완만함과깎아놓은듯한뾰족함이어우러진산등성이를따라오르다보면, 절로감탄을금할수없게된다 를이용하였다. 문단읽기과제는 P3와 P5가치료전과제수행을포기하여이들을제외한총 10명의발화샘플만을분석하였다. 이와함께음질변화의유무를분석하였는데앞서활용하였던 / 아 / 연장발성데이터를활용하여주파수변화율 (jitter), 진폭변화율 (shimmer), 배음대소음비 (HNR) 를측정하였다. 마지막으로치료전후의읽기속도의변화를알아보기위해표준문단 가을 의두번째와세번째문장의읽기속도를초당음절수로계산하였다. 2.3.3.2. 운율다양성평가운율다양성평가에서는 10명의피실험자가치료전후읽은 여행 의두번째문장 갑갑하고빡빡한생활의흔적을잊고떠나자 와세번째문장 몸도마음도, 자신감충만한느낌이가득해질것이다 의발화샘플이사용되었다. 역시위와같은방법으로치료전후무작위찍을이루어피실험자당 2개, 총 20개의항목을무작위준비하였다. 위의동일한언어재활사 6명에게짝지어진발화샘플을듣고어떤샘플이더다양한높낮이의변화와억양으로구성되어있는지또는차이가없는지판단하도록요청하였다. 이결과를이용하여치료전후다양한운율산출의변화가나타나는지분석하였다. 2.4. 자료처리연구에참여한 12명의피실험자의발화샘플분석시치료전과치료후의측정결과비교를위해정규분포를따르는경우에는 t-test를, 정규분포가아닌경우에는 Mann-Whitney U test 또는 chi-squared test를실시하였다. 3. 연구결과 3.1. 모음최대연장시간치료전후각각 10회시행한평가의개별데이터를이용하여분석하였다. 피실험자들의 MPT는치료전 (Mdn=15.08) 과치료후 (Mdn=12.24) 유의미한변화가없었다 (U=.66, p>.05)( 표 2 참조 ). 개인별데이터는치료전후의평균값으로이를살펴보면 6 명은증가, 5명은저하, 1명은변화가없었다 ( 표 3 참조 ). 2.3.3. 청지각적변인집중치료를통한말명료도개선을확인하기위해표준문단읽기시수집한샘플을이용하여조음명료도와운율다양성을평가하였다. 표 2. 최대연장발성변화 : 통계결과 Table 2. Changes of MPT: statistical results Task Variable Time Mdn U p Sustained phonation /a/ (sec.) Post Phonation time Pre 15.08.66.27 12.24 2.3.3.1. 조음명료도평가피실험자들이읽은표준문단 가을 의두번째와세번째문장을조음명료도평가를위해사용되었다. 이때 P3와 P5를제외한총 10명의발화샘플만을분석하였다. 각문장발화샘플을치료전-치료후또는치료후-치료전으로무작위짝을이루어피실험자당 2개의항목을만들었다. 이를통해총 20개의항목을무작위순으로준비하였다. 언어치료학과석사학위가있거나석사또는박사과정중에있는 2급언어재활사 6명에게짝지어진발화샘플을듣게한후둘중어떤샘플에서음소가더정확하고또박또박산출되어있는지, 차이가없다면차이없음을선택하라고지시하였다. 이들의결과를이용하여치료전후조음명료도의청지각적변화를분석하였다. Variable MPT (sec) 표 3. 최대연장발성변화 : 개인별데이터 Table 3. Changes of MPT: individual data Participant P1 19.90 0.92 13.58 1.46 P2 7.34 1.77 11.23 1.17 P3 3.36 1.03 3.79 0.92 P4 11.81 1.43 8.1 0.98 P5 4.52 1.56 7.39 1.31 P6 23.85 2.71 17.07 1.81 P7 16.19 1.35 20.69 2.08 P8 16.95 2.54 21.56 0.77 P9 4.95 0.79 10.35 0.23 P10 18.40 1.69 18.40 1.54 P11 15.18 0.96 11.13 1.92 P12 28.99 1.61 13.11 1.09 Group 14.29 7.95 13.03 5.44 166 Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171

3.2. 음향학적변화 편안한 / 아 / 연장발성시강도는치료전 (Mdn=71.01) 보다치 료후 (Mdn=81.61) 유의미한변화가나타났다 (U=2,677.00, p<.01). 기본주파수역시치료전 (Mdn=192.19) 과비교했을때치료후 (Mdn=207.44) 유의미한변화 (U=5,740.00, p<.01) 를관찰하였다 ( 표 4 참조 ). 대부분의피실험자들의강도와평균주파수가치료 후증가함을표 5 에서볼수있다. 표 4. / 아 / 연장발성시강도와기본주파수변화 : 통계결과 Table 4. Changes of intensity and fundamental frequency for sustained phonation /a/: statistical results Task Variable Pre Post U p Sustained Loudness(dB) 71.01 81.61 2,688.00.000 phonation /a/ F0(Hz) 192.19 207.44 5,740.00.007 표 5. / 아 / 연장발성시강도와기본주파수변화 : 개인별데이터 Table 5. Changes of intensity and fundamental frequency for sustained phonation /a/: individual data Variable Loudness (db) F0 (Hz) Participant P1 70.43 1.00 76.58 1.01 P2 60.23 0.73 78.79 2.17 P3 83.65 2.09 87.47 1.47 P4 70.19 1.38 83.84 0.81 P5 64.54 3.45 80.54 1.27 P6 77.34 2.61 79.39 1.16 P7 88.34 0.72 84.27 0.35 P8 74.19 0.74 81.82 0.61 P9 64.97 2.90 74.11 1.18 P10 69.20 0.86 81.24 0.59 P11 79.91 2.47 86.75 0.68 P12 72.28 5.39 87.87 1.50 Group 72.94 8.25 81.90 4.31 P1 193.79 8.86 251.57 5.84 P2 268.77 51.72 319.18 10.61 P3 321.26 21.14 329.76 14.30 P4 129.94 21.17 149.67 15.70 P5 231.44 23.13 306.59 14.46 P6 196.25 1.50 192.50 3.65 P7 231.50 2.62 145.14 3.60 P8 135.13 1.10 174.86 8.20 P9 153.33 11.53 153.48 7.66 P10 167.02 1.89 221.00 7.44 P11 183.02 9.36 196.55 9.71 P12 192.07 4.35 255.05 3.24 Group 200.29 56.65 224.68 65.28 표 6. 높은 / 아 / 와낮은 / 아 / 발성시최대와최소주파수폭의변화 : 통계결과 Table 6. Changes frequency range between high-low /a/ phonation: statistical results Task Variable Pre Post U p High-low /a/ range Loudness (db) 59.43 77.22 2,688.00.000 표 7. 높은 / 아 / 와낮은 / 아 / 발성시최대와최소주파수폭의변화 : 개인별데이터 Table 7. Changes frequency range between high-low /a/ phonation: individual data Variable Frequency (Hz) Participant P1 108.92 14.45 123.21 11.49 P2 109.65 54.49 56.44 4.37 P3 55.28 21.14 137.32 21.67 P4 1.19 19.74 68.88 22.06 P5 21.69 21.17 128.09 12.83 P6 79.96 5.75 32.75 5.84 P7 14.19 8.01 60.04 3.51 P8 110.29 15.08 44.75 1.86 P9 42.37 4.46 85.16 3.89 P10 43.37 15.15 76.96 14.13 P11 93.19 18.94 64.89 13.75 P12 104.06 2.13 99.05 5.45 Group 61.53 49.18 81.25 34.25 표준문단읽기과제에서문장을읽을때의강도및기본주파 수의치료전과후의변화를분석하였다. 강도는표 8 에서와 같이치료전 (M=61.11, SD=4.08) 과치료후 (M=68.13, SD=5.76) 변화가있었으나 (t(38)= 4.45, p<.01), 기본주파수는치료전 (M=153.63, SD=20.42) 과비교하였을때치료후 (M=159.42, SD=25.43) 변화가없었다 (t(38)=.79, p>.05). 표 9 는표준문단읽 기시개인별강도와기본주파수를보여준다. 표 8. 표문문단읽기시강도와기본주파수 : 통계결과 Table 8. Loudness and fundamental frequency from passage reading: statistical results Task Variable Time M SD t p Loudness Pre 61.11 4.08 Passage (db) Post 68.13 5.76 4.447.000 reading Pre 153.63 20.42 F0 (Hz) Post 159.42 25.43.794.432 또한, 최고와최저음도의 / 아 / 발성후평균주파수의폭을계산한음도의폭은치료전 (Mdn=59.43 Hz) 보다치료후 (Mdn=77.22 Hz) 로유의미한변화 (U=2,688.00, p<.01) 를보였다 ( 표 6 참조 ). 개인별데이터는표 7과같다. Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171 167

표 9. 표문문단읽기시강도와기본주파수 : 개인별데이터 Table 9. Loudness and fundamental frequency from passage reading: individual data Variable Participant P1 60.16 1.26 62.22 0.17 P2 52.39 2.04 58.35 1.48 P3 n/a n/a P4 64.07 0.86 74.45 2.26 P5 n/a n/a P6 57.90 0.18 63.97 0.71 Loudness P7 68.30 0.23 74.60 1.08 (db) P8 62.45 0.37 65.20 0.95 P9 62.79 0.40 71.85 1.47 P10 60.44 0.12 75.54 0.02 P11 62.14 0.58 67.90 1.35 P12 60.49 0.75 67.20 0.44 Group 61.11 4.08 68.13 5.76 P1 178.38 5.42 192.52 1.88 P2 196.44 1.41 211.59 0.93 P3 n/a n/a P4 143.31 6.47 133.67 3.27 P5 n/a n/a P6 149.09 3.14 136.31 0.11 F0 P7 150.23 4.81 157.90 5.58 (Hz) P8 152.92 10.25 141.60 0.49 P9 156.87 3.39 154.15 6.30 P10 150.08 1.93 174.86 3.10 P11 123.40 0.44 138.97 6.99 P12 135.60 0.81 152.67 3.11 Group 153.63 20.42 159.42 25.43 n/a: not available 음질의변화를살펴보기위해측정한 jitter, shimmer, HNR 은 모두유의미한개선을보였다. 치료전 jitter(mdn=.21) 는치료후 (Mdn=.15) 차이를보였고 (U=5,744.00, p<.01), shimmer 역시치료 전 (Mdn=4.99) 보다치료후 (Mdn=3.42) 변화를보였다 (U=2,818.50, p<.01)( 표 10 참조 ). HNR 은치료전 (M=18.21, SD=6.03) 보다치 료후 (M=20.52, SD=3.04) 향상된모습을보였다 (t(238)= 3.75, p<.01)( 표 11 참조 ). 개인별결과는표 12 와같다. 표 10. / 아 / 연장발성시주파수변동률, 진폭변동률 : 통계결과 Table 10. Jitter, shimmer from sustained phonation /a/: statistical results Task Variable Time Mdn U p Jitter Pre.21 Sustained (%) Post.15 5,744.00.007 phonation /a/ Shimmer Pre 4.99 (%) Post 3.42 2,818.50.000 표 12. / 아 / 연장발성시주파수변동률, 진폭변동률, 그리고배음대소음비 : 개인데이터 Table 12. Jitter, shimmer and HNR from sustained phonation /a/: individual data Variable Jitter (%) Shimmer (%) HNR Participant P1 0.27 0.05 0.14 0.02 P2 0.77 0.41 0.20 0.03 P3 0.07 0.02 0.11 0.04 P4 2.50 0.99 0.36 0.08 P5 0.60 0.15 0.28 0.12 P6 0.12 0.04 0.11 0.02 P7 0.15 0.02 0.19 0.05 P8 0.16 0.04 0.11 0.01 P9 1.20 0.75 0.30 0.06 P10 0.12 0.03 0.14 0.02 P11 0.33 0.14 0.13 0.03 P12 0.09 0.02 0.14 0.01 Group 0.53 0.77 0.19 0.10 P1 2.93 1.19 1.81 0.34 P2 5.89 1.65 2.89 0.70 P3 2.04 0.86 3.22 1.15 P4 16.57 4.05 7.27 2.64 P5 14.96 2.02 8.16 1.41 P6 3.70 0.82 2.37 0.36 P7 4.26 1.38 6.76 1.54 P8 8.35 0.22 5.71 0.93 P9 9.64 2.79 6.76 2.18 P10 4.00 0.57 1.91 0.44 P11 5.66 1.26 2.71 0.93 P12 1.80 0.27 2.19 0.82 Group 6.65 4.98 4.33 2.67 P1 19.06 2.02 23.14 1.09 P2 15.45 3.38 23.61 2.30 P3 28.00 2.43 22.74 2.63 P4 6.48 2.61 19.01 2.00 P5 13.38 1.37 16.71 0.57 P6 21.40 2.40 23.46 1.61 P7 21.67 1.70 20.23 1.56 P8 18.42 0.88 20.15 1.18 P9 14.22 2.24 17.05 1.73 P10 22.54 1.42 23.06 1.57 P11 13.41 1.49 17.27 1.54 P12 24.42 2.51 19.58 0.83 Group 18.21 6.03 20.52 3.04 치료전후읽기속도는치료전 (Mdn=4.34) 보다치료후 (Mdn= 3.29) 초당음절수 (syllable/sec) 가줄어들어읽기속도가 느려졌다 (U=56.00, p<.01)( 표 13 참조 ). 그룹및개인별읽기속 도는표 14 와같다. 표 11. / 아 / 연장발성시배음대소음비 : 통계결과 Table 11. HNR from sustained phonation /a/: statistical results Task Variable Time M SD t p Sustained Pre 18.21 6.03 HNR 3.75.001 phonation /a/ Post 20.52 3.04 표 13. 표준문단읽기시속도 : 통계결과 Table 13. Passage reading rate: statistical results Task Variable Time Mdn U p Passage Reading Pre 4.34 reading rate 56.00.000 Post 3.29 168 Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171

표 14. 표준문단읽기시속도 : 개인별데이터 Table 14. Passage reading rate: individual data Variable Participant P1 3.98 0.43 3.15 0.01 P2 3.74 0.24 3.49 0.10 P3 n/a n/a P4 2.56 0.29 2.39 0.07 P5 n/a n/a P6 5.15 1.09 3.96 0.20 Loudness P7 4.26 0.24 3.27 0.27 (db) P8 4.86 0.61 3.76 0.06 P9 4.66 1.01 2.62 0.06 P10 6.40 2.86 2.72 0.27 P11 3.92 0.54 3.55 0.51 P12 4.68 0.2 3.49 0.14 Group 4.42 1.25 3.24 0.53 n/a: not available 3.3. 청지각적변화 조음명료도평가에서어떤말샘플이어눌해지거나뭉개지지 않고음소가더정확하고또박또박산출되었는지질문을하였 을때언어재활사들이치료후를선택한경우가 70%(120 개중 84 개 ) 로제일많았고, 치료전을선택한경우, 차이없음을선택 한경우는각각 13.33%(120 개중 16 개 ) 와 16.67%(120 개중 20 개 ) 였다. 통계분석결과를통해치료전후조음명료성에서청지 각적변화가있음을알수있다 (χ 2 (2)=72.80, p<0.01). 운율다양성평가에서도치료후 75%(120 개증 90 개 ), 치료전 15%(120 개중 18 개 ), 차이없음 10%(120 개중 12 개 ) 의순으로 언어재활사들은선호도를보였다. 통계분석결과를통해치료 전후운율다양성의청지각적변화가일어났음을알수있다 (χ 2 (2)=94.20, p<0.01). 4. 논의및결론 본연구에서는과소운동형 - 실조형 - 경직형의혼합형마비말 장애를보이는 MSA 환자 12 명을대상으로집중말운동치료인 SPEAK OUT! R 을시행하였다. 말운동기능개선의가능성을검 증하기위해치료전후 / 아 / 모음연장, 표준문단읽기과제를시 행하여 MPT, 음향학적, 청지각적변화를살펴보았다. 그룹결과를살펴보면, 음향학적평가를위해시행한 / 아 / 모 음연장과제에서강도증가와음도상승, 음질의개선 (jitter, shimmer, HNR) 이나타났다. 높은 / 아 / 와낮은 / 아 / 의음도폭도 넓어졌고표준문단읽기과제에서도강도의증가가뚜렷하였 다. 청지각적평가에서는문장읽기말샘플을통해조음정확도 와음도의다양성이치료후개선된것을확인하였다. 표준문 단읽기과제를이용한말샘플분석시말속도는치료후느려 졌다. 치료전후유의미한변화가없었던두변인은 MPT 와표 준문단읽기시의기본주파수였다. 이연구의결과는 IPD 와 SCA 를대상으로시행한 SPEAK OUT! R 효과연구 ( 예 : Boutsen et al., 2018) 그리고 MSA 를대상으 로한 LSVT R 치료효과연구 ( 예 : Countryman et al., 1994) 와비슷한결과를보여준다. 이를통해 MSA 환자들을대상으로 SPEAK OUT! R 의시행가능성, 그리고말운동기능의개선을확인할수있었다. 단, 위의결과들중치료전후유의미한개선을보이지못한 / 아 / 모음연장발성시 MPT와표준문단읽기시기본주파수에관한논의가필요하다. 또한치료전보다느려진말속도의이유에대해생각해볼필요가있다. 우선, MPT의경우 IPD 대상의 SPEAK OUT! R 치료효과와관련한선행연구에서는언급이없었던변인이고, MSA 대상의연구는전무하므로치료전후유의미한변화를관찰하지못한본연구결과와의직접적인비교는불가능하다. 대신비교해볼수있는자료는 2명의 MSA 환자와 1명의 PSP 환자를대상으로한 Countryman et al.(1994) 의 LSVT R 치료효과연구로서이연구에서는 2명의 MSA 환자가각각 MPT의증가를보여본연구결과와차이를보였다. 이유를알아보기위해본연구의개인별데이터를검토해보았다. 개인별 MPT 데이터를살펴보면, 6명의피실험자는 증가, 5명은 감소, 1명은 변화없음 으로나타났는데, 치료후감소한 MPT는강도가클수록 MPT가짧아지는경향 (Baken & Orlikoff, 2000) 과관계있는것으로유추된다. MPT가줄어든피실험자 ( 예 : P1, P6, P11, P12) 의경우치료전최소 15초에서최대 29초발성하였는데, 상대적으로길게소리를낼수있었던피실험자들이치료후소리의강도가커지면서치료전보다치료후 MPT가짧아진것으로설명된다. 반면, 치료전평균 4초에서 7초의짧은 MPT를산출한피실험자들 ( 예 : P2, P5, P9) 의경우, 치료후평균 MPT가 4 5초이상증가되었고강도와음도의개선도함께나타났다는점은반드시언급해야할중요한부분으로사료된다. 이를통해종합해보면 SPEAK OUT! R 치료가 MPT 개선에긍정적영향을끼치지않는다고결론짓기는성급하다. 두번째, 치료전후차이를보이지않은결과는표준문단읽기시측정한기본주파수이다. 이역시선행하는 IPD 대상 SPEAK OUT! R 효과연구에서는언급되지않은변인이다. Countryman et al.(1994) 에서 2명의 MSA 환자는읽기시각각기본주파수의상승과하락을보여주었다. 개인데이터를분석한결과피실험자 6 명은상승, 4명은하락을보였다. 본연구및 Countryman et al.(1994) 의연구에서 / 아 / 연장발성시의강도증가는기본주파수를상승시키는원동력이되었으나, 문장읽기에서의강도증가는기본주파수의상승을일으키지않았음을알수있다. 그러나표준문단읽기시치료후문장내음도변화의폭이훨씬더크고다양하다는청지각적평가를바탕으로유추할때, 비록표준문단읽기시강도의증가는기본주파수자체의상승을직접적으로일으키지않았으나문장내의다양한음도생산과깊은관련이있을것이라유추해볼수있다. 마지막으로, 치료후표준문단읽기시말속도의변화에관한논의이다. 치료후말속도의저하는 Boutsen et al. (2018) 의 IPD 대상 SPEAK OUT! R 효과연구에서도역시관찰되는데, 과소운동형마비말장애처럼빠른말속도로인한말명료도의저하가야기되는경우에는말속도의저하가긍정적영향을일으킬수 Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171 169

있다. 그러나치료전인터뷰시느려진말속도가불편하다고토로하는 MSA 환자들의경우오히려더느려진말속도가어떠한영향을끼치는지알아볼필요가있다. Freed(2018) 에의하면실조형마비말장애환자는발화속도가정상인보다느린것은사실지만, 오히려이느린속도도환자의기능적능력에비교해볼때따른것이라고설명한다. 즉환자의능력보다더빨리말하려하기때문에궁극적으로말명료도가저하된다는설명이다. 그러므로그는실조형마비말장애환자의말명료도개선을위해서는발화속도를느리게산출하게하는것이중요하다고강조한다. 이를바탕으로결과를해석해본다면, 연구에참여한 MSA 환자들은 Speak with intent 라는단서를통해조음명료도과제에서청지각적변화를이끌어내었는데, 정확한조음을형성하는데집중함으로인해말속도가더느려졌음을유추할수있다. 그러므로느려진말속도는 MSA 환자들에게도말운동기능개선에긍정적효과를주는것으로사료된다. MSA 환자들의혼합형마비말장애는발병초기부터시작되어의사소통의어려움을야기하고, 그들의삶의질을위협하는요소이다. 본연구는 IPD만을대상으로시행해왔던 SPEAK OUT! R 을 MSA 환자에게확대실시하여이들을대상으로치료시행가능성및 MSA 환자들의말운동기능개선을확인하였다는점에서임상적의의가있다. 이치료법의좀더체계적인검증을위해서다음과같은후속연구가필요하다. 첫번째, 더많은수의피실험자를모집하여견고한결과를도출하는것이필요하다. 대부분의변인은그룹과개인별데이터의차이가없었지만, MPT와읽기시기본주파수의변화와같이그룹결과와개인별결과의차이가나타나는변인들은더많은대상군을통한검증이필요한부분이다. 두번째, 각변수의개선을일으키는요인들이무엇인지에대한분석연구가필요하다. 피실험자들이동일한병증을앓고있지만진단후기간, 증상의차이, 중증도의차이등개인별특이요소가치료결과에영향을끼칠수있기때문이다. 또한각변수간상관관계분석을통해, 예를들어, 논의에서유추한결론을관찰하기위해읽기시강도증가와음도다양성과의관계, 또는 / 아 / 발성시강도증가의양과 MPT와의관계등치료변화를설명할수있는요인을찾아낼수있다면이후환자들의예후를정확히알수있고, 부족한부분에대한집중적치료를통한최대한의개선을이끌어낼수있을것이다. 세번째, SPEAK OUT! R 이후개선된말운동기능의유지에관한연구가필요하다. MSA는진행성이므로집중말운동치료후개선된기능의유지의기간, 유지의정도를확인할필요가있다. 더불어, 상대적으로짧은시간에급속히진행되는 MSA이므로 SPEAK OUT! R 종료후주 1회 1:1 유지치료, 또는 LOUD Crowd R 라는그룹치료를통하여효과적인유지치료의형태를찾는것도추후연구되어야하겠다. 마지막으로, 수정된 SPEAK OUT! R 과원래형태의 SPEAK OUT! R 을 MSA를대상으로시행한후효과의차이를비교해보아야하겠다. 치료회기당시간을 45분에서 60분으로늘리고, 총치료회기의수를 12회에서 20회로늘렸기때문에말운동기능의개선이나타난것이지, 아니면원래형태로시행하여도효과의크기가비슷한지추후연구가필요할것이다. 비록연구의제한점이존재하지만, 그럼에도불구하고본연구에서발견한긍정적인개선의결과는 열심히, 의식하며말하기 라는단서를통해기능적의사소통능력의개선을목표로하는 SPEAK OUT! R 치료법이혼합형마비말장애의특징을보이는 MSA 환자들에게효과적이라는점이다. 치료후인터뷰에서피실험자들은일상대화에서목소리가커지고주변에서다시말해달라는요청을덜듣게되었다고하였다. 또한목소리에힘이들어가고또렸해졌으며대화도중갑자기커지거나작아지던목소리의변동이줄어들었고, 발음을또박또박의식하며말하려고노력할때가많아졌다고하였다. 또한심리적인면에서도위축이사라져치료전회피하던사업관련회의의주도, 면담, 친척과의대화, 전화통화를다시시작했다고언급하기도하였다. 이는 SPEAK OUT! R 치료법이언어재활사들에게진행성혼합마비말장애환자의말운동개선을위한새로운대안이될수있음을시사한다. 참고문헌 Albanese, A., Colosimo, C., Bentivoglio, A. R., Fenici, R., Melillo, G., Colosimo, C., & Tonali, P. (1995). Multiple system atrophy presenting as parkinsonism: Clinical features and diagnostic criteria. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry, 59(2), 144-151. Baken, R. J., & Orlikoff, R. F. (2000). Clinical measurement of speech and voice (2 nd edition). San Diego: Singular. Ben-Shlomo, Y., Wenning, G. K., Tison, F., & Quinn, N. P. (1997). Survival of patients with pathologically proven multiple system atrophy: A meta-analysis. Neurology, 48(2), 384-393. Boutsen, F., Park, E., Dvorak, J., & Cid, C. (2018). Prosodic improvement in persons with parkinson disease receiving SPEAK OUT! voice therapy. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 70(2), 51-58. Countryman, S., Ramig, L. O., & Pawlas, A. A. (1994). Speech and voice deficits in parkinsonian plus syndromes: Can they be treated? NCVS Status and Progress Report, 6(5), 99-111. Duffy, J. R. (2005). Motor speech disorders. Substrates, differential diagnosis and management. (2 nd edition). St. Louis: Mosby. Flabeau, O., Meissner, W. G., & Tison, F. (2010). Multiple system atrophy: Current and future approaches to management. Therapeutic Advances in Neurological Disorders, 3(4), 249-263. Freed, D. B. (2018). Motor speech disorders: Diagnosis and treatment (3 rd edition). San Diego: Plural Publishing. Hartelius, L., Gustavsson, H., Astrand, M., & Holmberg, B. (2006). Perceptual analysis of speech in multiple system atrophy and progressive supranuclear palsy. Journal of Medical Speech- 170 Park, Youngmi / Phonetics and Speech Sciences Vol.10 No.4 (2018) 163-171

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