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재은 빙
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1 CSE REPORT pissn eissn Pediatr Infect Vaccine 2017;24: DOI: 박수은외 2인 : 폐결핵으로오인된 폐흡충증 객혈과공동폐병변으로폐결핵으로오인된폐흡충증 1 예 박수은 1 ᆞ 송보경 1 ᆞ 황재연 2 부산대학교의과대학소아청소년과학교실 1, 양산부산대학교병원영상의학과교실 2 Pulmonary Paragonimiasis Misdiagnosed with Pulmonary Tuberculosis Su Eun Park 1, okyung Song 1, Jae-Yeon Hwang 2 1 Department of Pediatrics, Pusan National University School of Medicine, Yangsan; 2 Department of Radiology, Pusan National University Yangsan Hospital, Pusan National University School of Medicine, Yangsan, the Republic of Korea Paragonimiasis was one of the most common causes of cavitary lung lesions until the 1960s, but now it has become a very rare disease in Korea. 16-year-old boy presented with hemoptysis and several days of cough. His plain chest radiograph showed nodular opacity with a cavity in the left upper lung region. lthough his symptoms disappeared after taking antituberculous drugs, his plain chest radiograph and computed tomography images after completion of therapy showed a new nodule with a cavity in the left lung field. Through video-assisted thoracoscopic wedge resection, Paragonimus eggs were found in the lung tissues. Key Words: Lung; Paragonimiasis 서론 폐흡충증 (pulmonary paragonimiasis) 은음식물을매개 로감염되는기생충질환의하나로우리나라에서는주로 Paragonimus westermani 에의하여발생한다 1). 폐흡충의 피낭유충 (metacercaria) 은불완전하게조리된참게즙혹은 가재즙등을통해사람의장관에이르며, 소장에서탈낭한 후에장관벽을뚫고횡경막을지나폐에도달하여, 폐실 질에서성충으로자란후알을낳는다. 폐이외에드물게 접수 : 2017 년 4 월 1 일수정 : 2017 년 5 월 4 일승인 : 2017 년 5 월 10 일 책임저자 : 박수은부산대학교의과대학소아청소년과학교실 Tel: 055) , Fax: 055) psepse@naver.com 근육, 뇌, 간, 비장등에도감염을일으킬수있다. 1960년대까지우리나라에서폐흡충증의유병률은매우높았으며특히소아는홍역에걸리면이에대한치료로민물가재를섭취하는민간요법을실시하였기때문에홍역이유행한이후에폐흡충증의발생이증가하였다 2). 그러나이후민물가재등의생식에대한위험성을교육, 홍보하고공중보건이향상되면서그빈도가현저히감소하였다. 따라서현재우리나라에서기침, 객혈등의증상으로환자가병원을방문하였을때임상의가그원인으로폐흡충증을의심하는경우는거의없는실정이며, 최근우리나라에서발표된폐흡충증에관한여러논문에서도폐암, 폐결핵등으로오인되어정확한진단에이르기까지상당한시간이소요되었다 3-5). 저자들은열감, 기침, 객혈이발생하여결핵으로오인되어항결핵제치료로임상증상은호전되었으나, 가슴 X- 선영상검사에서악화하여비디오흉강경구역절제술로폐흡충증이진단된증례를경험하여보고하고자한다. 178

Pediatr Infect Vaccine Vol.24, No.3, 2017 증례 평소건강하였던 16세남자가수일동안열감과기침이있었으며감기로판단하고지내다가갑자기기침이발작적으로발생하면서소주 1컵정도의객혈이동반되어인근병원을방문하였다. 가슴 X-선영상검사에서 (Fig.

폐결핵으로추정진단하고 isoniazid, rifampicin, ethambutol, pyrazinamide로치료를시작하였으며약물복용이후기침은호전되었고객혈도더이상발생하지않았다. 항결핵제투약약 4주째에 38 이상의열과전신에홍반발진이발생하여약물관련이상반응이의심되어저자들의병원으로전원되었다.

2 Pediatr Infect Vaccine Vol.24, No.3, 2017 증례 평소건강하였던 16세남자가수일동안열감과기침이있었으며감기로판단하고지내다가갑자기기침이발작적으로발생하면서소주 1컵정도의객혈이동반되어인근병원을방문하였다. 가슴 X-선영상검사에서 (Fig. 1) 공기음영 (air bubble) 을포함하고있는결절과간유리음영이관찰되어가슴컴퓨터단층촬영과 (Fig. 2) 3회의객담검사를실시하였다. 객담도말검사에서항산균은발견되지않았고결핵균에대한핵산증폭검사를실시하지않았다. 가족중결핵환자는없었고학교및생활환경에서결핵환자에노출된적은없다고하였다. 투베르쿨린피부반응검사유무는확인되지않았다. 폐결핵으로추정진단하고 isoniazid, rifampicin, ethambutol, pyrazinamide로치료를시작하였으며약물복용이후기침은호전되었고객혈도더이상발생하지않았다. 항결핵제투약약 4주째에 38 이상의열과전신에홍반발진이발생하여약물관련이상반응이의심되어저자들의병원으로전원되었다. 전원당시가슴 X-선영상검사에서공기음영이동반된결절은여전히관찰되었으나, 기침, 가래, 객혈등의증상은없었다. 전혈구계산검사에서총백혈구 5,980/mm 3 ( 중성구 58.9%, 림프구 30.1%, 호산구 6.5%) 이었고, C-반응단 백 0.05 mg/dl, 적혈구침강속도 (erythrocyte sedimentation rate) 2 mm/hr이었다. 이때검사한결핵균항원에대한인터페론감마분비검사는음성이었다. Ethambutol 과 pyrazinamide를복용하였을때발열과전신홍반발진, 부종이확인되어 isoniazid, rifampicin, levofloxacin, kanamycin으로변경하여 4주치료하였으며이후 isoniazid, rifampicin 으로복용하였다. 약물에의한이상반응은더이상관찰되지않았고전혈구계산검사와간기능검사도정상범위였다. 치료기간동안기침, 가래, 객혈, 흉통, 발열등의증상은없었으며체중감소도없었다. 인근병원객담으로검사한결핵균배양검사는음성으로확인되어약제변경약 2개월에가슴컴퓨터단층촬영검사를다시시행하였다 (Fig. 2, C). 처음에보였던간유리경화병변은감소되었는데이는객혈로인한폐출혈이흡수된것으로판단하였다. 그러나간유리음영으로둘러싸인새로운결절이몇개더발생하였다. 이때다시검사한총백혈구수는 4,080/mm 3 ( 중성구 50.0%, 림프구 38.0%, 호산구 3.7%), 유도객담에서시행한도말검사에서항산균은관찰되지않았고, 결핵균배양검사도음성이었다. 혈액 galactomannan 항원검사음성이었으며, 객담으로검사한진균배양검사음성이었다. 혈청면역글로불린G (immunoglobulin G [IgG]) 1,074 mg/dl, 혈청 IgE IU/ Fig. 1. () Initial chest radiograph shows a subpleural nodule (arrow) in the left upper lung field with localized pleural thickening (arrowhead). Note subtle bubble-like air density within the nodule. () Follow-up chest radiograph after completion of antituberculosis medication reveals enlargement of the nodule with increased cavitary portion (arrow) accompanied with pulmonic infiltrates (arrowheads). 179

박수은외 2 인 : 폐결핵으로오인된폐흡충증 ml이었다. 항핵항체와항중성구세포질항체 (antineutrophil cytoplasmic antibody) 검사는음성이었다.

1). 이때다 시검사한가슴컴퓨터단층사진에서도동일한병변으로확인되어 (Fig. 2D), 폐흡충증의가능성을처음으로생각하였다.

8%, 림프구 20%, 호산구 8.6%) 이었다. 정확한진단을위해비디오흉강경구역절제술 C D Fig. 2. Serial follow-up of computed tomography (CT).

3 박수은외 2 인 : 폐결핵으로오인된폐흡충증 ml이었다. 항핵항체와항중성구세포질항체 (antineutrophil cytoplasmic antibody) 검사는음성이었다. 폐결핵으로진단할수있는세균학적검사증거가없었으나공동이동반된폐결절을설명할수있는다른원인도확인되지않아총 6개월의항결핵제치료를완료하고재평가하기로하였다. 항결핵제치료종결 1개월뒤가슴 X-선영상검사에서는변화가관찰되지않았으나치료종결 3개월뒤에검사하였을때새로운공동이있는간유리경화병변이기존에있던공동옆에발생하였다 (Fig. 1). 이때다 시검사한가슴컴퓨터단층사진에서도동일한병변으로확인되어 (Fig. 2D), 폐흡충증의가능성을처음으로생각하였다. 기침과객담등의증상이없어기관지내시경검사를실시하였으며이상소견은관찰되지않았고, 기관지폐포세척액으로시행한세균, 진균, 결핵균배양검사는음성이었으며, 기생충란은관찰되지않았으나, cytospin 에서호산구의분율이 33% 로증가하여있었다. 총백혈구수는 5,690/mm 3 ( 중성구 65.8%, 림프구 20%, 호산구 8.6%) 이었다. 정확한진단을위해비디오흉강경구역절제술 C D Fig. 2. Serial follow-up of computed tomography (CT). () Initial CT scan image shows subpleural air space consolidation and nodule (arrow) with peripheral ground-glass attenuation and tubular shape cavity in the left upper lobe. () Follow-up CT scan during antituberculosis medication shows clusters of tiny centrilobular nodules (arrowheads) whereas surrounding ground-glass opacities are resolved. (C) Sagittal image reveals subpleural linear air space consolidation with internal cavitation and surrounding halo of ground-glass attenuation. Note the indentation of the pleura (curved arrow). (D) CT image obtained after completion of antituberculosis medication shows newly appeared nodule with central cavitation (arrow) and increased extent of surrounding ground-glass attenuation (arrowheads). 180

폐에공동이발생할수있는기전은세균감염에 의한화농괴사, 결핵균에의한건락괴사, 혈관침범혹 은혈관염에의한허혈괴사, 폐구조물의폐색으로인한 Fig. 3.

4 Pediatr Infect Vaccine Vol.24, No.3, 2017 을실시하였으며폐조직에서폐흡충란으로보이는충란 이다수발견되었으며 (Fig. 3), anti-paragonimus IgG ( 효 소결합면역흡착측정, ELIS) 양성으로폐흡충증으로최종 진단하였다. Praziquantel 을 2 일간복용하였으며 1 년뒤 검진에서호흡기증상은없었고가슴 X- 선영상검사에서 도특이소견은관찰되지않았다. 보호자와환자에게다시 확인한병력에서객혈발생약한달전에민물참게간장 게장을먹었다는것을확인하였다. 고찰 객혈을동반한폐공동병변은다양한원인에의하여발 생한다. 폐에공동이발생할수있는기전은세균감염에 의한화농괴사, 결핵균에의한건락괴사, 혈관침범혹 은혈관염에의한허혈괴사, 폐구조물의폐색으로인한 Fig. 3. Histopathology of video assist thoracoscopic segmentectomy specimen showed scattered eggs of Paragonimus in bronchi and lung parenchymas (: H&E stain, 40; : H&E stain, 400). 낭성팽창 (cyctic dilatation), 암조직의액화등으로다양하다 6). 객혈을동반한폐공동병변을일으킬수있는원인을감염질환과비감염질환으로나누어생각할수있으며, 비감염질환으로는악성종양, 자가면역질환, 폐색전증등이있다. 감염원인으로는세균, 진균, 결핵균, 기생충등으로매우다양하다. 소아청소년에게객혈이발생하였을때, 이연령군은악성종양의빈도가매우낮고, 자가면역질환도의심할만한다른증상이없다면감별진단으로고려하지않기때문에, 감염이원인일가능성이높다. 우리나라는특히결핵의유병률이높기때문에소아청소년의객혈이주증상이면서폐공동병변이관찰되면가장먼저결핵을의심하게된다. 폐결핵이의심되면객담도말검사등을실시하고다른원인일가능성이없으면통상적으로배양검사가확인되기전이라도항결핵제치료를시작하게된다. 이때소아청소년은접촉병력이확인되면결핵의가능성이높다. 본증례는갑자기발생한기침과객혈이주증상이었으며가슴 X-선사진에서공동이있는경화병변이확인되어결핵의유병률이높은우리나라에서결핵을가장먼저감별진단으로고려하여치료하였으며우연히항결핵제치료후기침과객혈증상이재발하지않아폐흡충증을진단하기까지시간이지연되었다. 결핵으로오인되어항결핵제치료후에증상의호전을보인예는 53세성인에서도보고된바있다 3). 1994년부터 2004년까지 36명의환자를보고한우리나라의연구 7) 에의하면폐흡충증의평균연령은 48세 ( 범위, 19 75세 ) 였으며, 객혈이 20명의환자에서관찰되어가장흔한증상이었다. 다음으로기침과흉통이흔한증상이었으며발열은단지 5명에서만관찰되었다. 객담으로 cytospin 검사를 30명에서실시하였으며, 이중 26명에서기생충란이발견되었다. 25명의환자에서말초혈액에서호산구가 500/mm 3 이상증가하여있었다. 본증례환자는발병초기에만기침과객혈이있었고기관지폐포세척액으로 cytospin을실시하였으나기생충란을발견하지못하였으며수차례시행한전혈구계산검사에서호산구가 500/ mm 3 이상증가한적은없었다. 본증례의병변이기관지에서비교적먼흉막근처에위치하여기관지세포액검사에서기생충란이발견되지않았을가능성이있다. 가슴컴퓨터단층사진검사에서간유리경화병변은악성종양, 염증, 국소출혈등다양한원인에의하여나타나기때문에이소견만으로원인을특정하기에는어려움이있다 8). 본증례는시간간격을두고검사한흉부 X-선영상검사와가슴컴퓨터단층사진검사에서병변의위치가변화하여폐흡충증이처음으로의심되었다. 폐결핵과구별되 181

5 박수은외 2 인 : 폐결핵으로오인된폐흡충증 는폐흡충에의한폐병변영상소견의특징으로는병변의모양과위치가비교적빠르게변화하며, 결절형보다는경계가불분명한폐경화로나타나는경우가더흔하다는점등이있다 8,9). 그러나임상의가폐흡충의가능성을의심하지않으면영상검사만으로폐결핵과구별하기에는어려움이있다고생각된다. 최근우리나라에서기생충질환이현저하게감소하면서소아청소년연령이기침, 객혈의증상을보이면서흉부 X-선검사에서공동폐병변을보이면폐결핵의가능성을가장먼저생각하여치료를시작하지만, 흉부 X-선검사에서호전이없다면공동폐병변을일으킬수있는다양한원인에대한평가가필요하며비교적드문질환을진단하기위해서는조직검사등을포함하여적극적으로검사를실시하여야겠다 6). References 1. Choi DW. Paragonimus and paragonimiasis in Korea. Korean J Parasitol 1990;28 Suppl: Yun DJ. Paragonimiasis in children in Korea, related to the custom of ingesting raw crayfish for the treatment of measles. J Pediatr 1960;56: Lee S, Yu Y, n J, Lee J, Son JS, Lee YK, et al. case of delayed diagnosis of pulmonary paragonimiasis due to improvement after anti-tuberculosis therapy. Tuberc Respir Dis (Seoul) 2014;77: Lee JJ, Choi CM, Kwon HH, Kim MS, Kim JS, Park SY, et al. case of pulmonary paragonimiasis mimicking lung cancer diagnosed by EUS-TN. Korean J Med 2013; 84: Kim KU, Lee K, Park HK, Jeong YJ, Yu HS, Lee MK. pulmonary paragonimiasis case mimicking metastatic pulmonary tumor. Korean J Parasitol 2011;49: Gadkowski L, Stout JE. Cavitary pulmonary disease. Clin Microbiol Rev 2008;21: Jeon K, Koh WJ, Kim H, Kwon OJ, Kim TS, Lee KS, et al. Clinical features of recently diagnosed pulmonary paragonimiasis in Korea. Chest 2005;128: Park CM, Goo JM, Lee HJ, Lee CH, Chun EJ, Im JG. Nodular ground-glass opacity at thin-section CT: histologic correlation and evaluation of change at follow-up. Radiographics 2007;27: Jeon KN, Park MJ, ae K, Choi HY, Choi HC, Na J, et al. Paragonimiasis: a pictorial essay. J Korean Soc Radiol 2013;69: 요약 우리나라에서폐흡충증은 1960년대까지만해도매우흔하여폐의공동병변을일으키는주요감염원인이었으나현재는매우드문감염병이되었다. 16세남자가갑자기열감, 기침, 객혈이발생하여가슴 X-선영상검사를실시하였고, 공기음영 (air bubble) 을포함하고있는결절과간유리음영으로세균학적으로결핵균이확인되지않았으나결핵으로진단받고항결핵제로치료를받았다. 항결핵제치료후에더이상기침등의증상은호소하지않았으나가슴 X-선영상검사와가슴컴퓨터단층촬영검사에서병변이악화되어비디오흉강경구역절제술을실시받았으며조직검사에서폐흡충란이발견되어폐흡충증으로진단된증례를경험하여보고하고자한다. 182

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9.Æ¯Áýb61Ç¿ÀÁ¤806~816’ J KMA Special Issue Won Jung Koh, MD O Jung Kwon, MD Division of Pulmonary and Critical Care Medicine, Department of Medicine, Sungkyunkwan University School of Medicine E mail : wjkoh@smc.samsung.co.kr