대한치과마취과학회지 :2010; 10: 20~26 증례 국소마취하상악측절치치근단절제술후인식된신경병성비정형치통 1 예 - 증례보고 - 연세대학교치과대학구강악안면외과학교실 ( 원주기독병원 ) * 계명대학교의과대학동산의료원치과학교실 ( 구강악안면외과 ) 모동엽 유재하 최병호 김하랑 이천의 김종배 * Abstract A Neuropathic Atypical Odontalgia Recognized after the Apicoectomy under Local Anesthesia on the Maxillary Lateral Incisor -A Case Report- Dong-Yub Mo, Jae-Ha Yoo, Byung-Ho Choi, Ha-Rang Kim, Chun-Ui Lee, and Jong-Bae Kim* Department of Oral and Maxillofacial Surgery, College of Dentistry, Yonsei University (Wonju Christian Hospital), Wonju *Department of Dentistry (Oral and Maxillofacial Surgery), Dongsan Medical Center, College of Medicine, Keimyung University*, Daegu, Korea This type of neuropathic pain(atypical odontalgia) is seen most often in middle-aged women or men after dentoalveolar operation. Atypical odontalgia probably is caused by deafferentation leading to intraneural changes in the medullary dorsal horn. Treatment of this problem is difficult, but some success has been reported in uncontrolled, open-labeled studies using high doses of tricyclic antidepressants. This is the management report of a patient case, that had a neuropathic atypical odontalgia recognized with the right maxillary lateral incisor. The patient was consulted to the Department of Clinics, ENT & Neurology and diagnosed the adenoid cystic carcinoma on left cerebellum and right paranasal sinus with extension to the cavernous sinus. In spite of the osteoplastic craniotomy, neurosurgical mass removal and radiation therapy were done with chemotherapy, atypical odontalgia was continued. In addition to the consultation to Psychology, stress management and antidepressant medication were done and improved slowly. (JKDSA 2010; 10: 20~26) Key Words: Atypical odontalgia; Medical consultation; Apicoectomy; Antidepressant 서 론 원고접수일 : 2010 년 3 월 29 일, 최종심사일 : 2010 년 6 월 20 일게재확정일 : 2010 년 6 월 20 일책임저자 : 모동엽, 강원도원주시일산동 162 연세대학교원주의과대학원주기독병원치과학교실우편번호 : 220-701 Tel: +82-33-741-1430, Fax: +82-33-742-3245 E-mail: metalblack@hanmail.net 비치성기원의치통에는상악동 / 비강점막기원, 저작근막동통증후군기원, 삼차신경통이나비정형안면신경통같은신경병기원, 편두통같은혈관성기원, 심장병기원, 정신성기원등이다양하게존재한다 (Bell, 1989). 치과임상에서가장난치성동 20
모동엽외 5 인 : 상악측절치치근단절제술후인식된신경병성비정형치통 21 통중의하나로치과의사의노력에한계를느끼게하는것으로비정형치통 (atypical odontalgia) 같은신경병성동통 (neuropathic pain) 이있다 (Graff-Radford, 1992; 김경욱등 1999). 신경병성통증의이러한유형은종종발치, 근관치료, 심지어일반수복물치료를포함한치조골부수술후의중년여성과남성에서보인다. 통증은대부분구치, 소구치, 무치악부위에서나타나고지속적인, 끊임없는, 계속적인, 화끈거리거나아픈통증이상당기간지속된다. 통증은종종환자들에게수복물재치료, 근관치료, 치근단절제술, 발치, 수술적탐색, 병리조직생검등의부수적인치과치료의원인을제공하기도한다. 하지만불행하게도이러한노력에도불구하고통증은지속되는경향이있고, 국소마취도이런통증의제거에는성공을예측하기힘들다. 이런치통의원인은아마도척수의배각에서신경내의변화를이끄는수입로차단 (deafferentation) 에의해발생되는것같다 (Mumford, 1982; Bell, 1989). 이런비정형적치통의완전한치료법은아직개발되지못하고있고, 몇몇의성공이삼환계항우울제를사용해보고되고있으며, 때로는 carbamazepine 같은약제투여가효험을보이기도한다 (Coderre et al, 1993; Bricker et al; 1994). 저자등은과거상악전치부에 3/4 금관계속가공의치보철치료를받았던 43세남자환자가 2차적인진행성충치발생으로가공의치보철물을제거하고상악우측측절치의근관치료와치근단절제술을국소마취하에받았는데, 계속적인특이한동통의비정형치통이계속되어통증치료과 (pain clinic), 신경과, 이비인후과등과협의진료를시행한결과, 비정형치통뿐만아니라해면정맥동까지침범된부비동악성종양과소뇌부선양낭포악성종양 (adenoid cystic carcinoma) 까지연합된희귀증례였고, 종양치료후에도치통이있어정신과적진료까지시행받아개선되는증례를치험했기에이를보고한다. 증례 43세남자환자로개원치과의원을경유해 2008 년 8월 26일본치과 ( 구강악안면외과 ) 에내원했는 데, 주소는개원병원서충치치료를여러번시행받은상악우측측절치부위에통증이계속된다는것이었다. 특기할의학적병력은없었으며치과적병력은약 10년전장착한상악 3/4 금속관계속가공의치 ( 상악정중부 diastema: 치간이개로진행성치주염이과도해상악양측중절치아들을발치하고, 상악양측측절치와견치를이용한 3/4 금속관보철치료시행함 ) 를제거하고, 4개월전부터개원치과의원에서진행성충치염증이있던상악우측측절치의근관치료와치근단절제술을시행받았는데계속이상한통증이계속되고우측치아들전체의감각이이상해우측으로는전혀음식물저작을할수없다는것이었다. 구강검사및방사선사진검사결과 (1) 상악우측측절치부위의치근단치주염 (2) 우측상악동과비강점막염증등병리적질환에의한동통 (3) 비정형치통등의진단하에우선약물요법 ( 항생제와소염진통제등사용 ) 을시행했는데별차도가없어, 상악우측측절치부위의근관치료를다시시행해보기로결정해치과보존과로의뢰해서시행하게되었고상악동과비강점막염증존재파악을위해서는이비인후과에자문을요청하기로했다 (Fig. 1, 2). 그러나치과보존과의근관치료에도불구하고비정상적인치통 ( 이상감각증이있다가가끔찌릿찌릿하고화끈거리고아픔 ) 은계속되었는데, 그범위가상악우측측절치뿐만아니라상악우측견치, 소구치, 대구치까지확대되고심지어상악좌측전치 ( 중절치와측절치 : 치식표시 #21, 22 치아 ) 부위도이상감각증과이상통증이발생되었다. 그리하여이이상감각증과통증의원인은치과문제가아니고뇌와척수와연관된삼차신경신경전달로 (pathway) 에이상이있는것으로판단해통증치료과와신경과협의진료를요청했는데, 결과가비정형적치통과안면신경통 (atypical facial neuralgia) 으로우선은항전간제인 Tegretol의경구투여가도움이되고정서적안정을위한 Diazepam의경구투여가도움이되며, 뇌구조물의정밀진단이필요하기에 Brain C-T와 MRI를시행키로했다. 또한이비인후과에서도처음에는비용부담때문에전산화단층촬영방사선사진검사를시행치않고부비동일반방사선사진검사 (PNS view) 만시
22 대한치과마취과학회지 : 제 10 권제 1 호 2010 Fig. 1. Initial intraoral view. 행했다가상악동염증이외에는큰이상이없는것처럼진단했으나, 환자의경제사정이좋아지고협조도양호해져서전산화단층촬영방사선사진검사를뒤늦게시행하게되었는데, 그결과가놀랍게도 (1) 우측부비동악성종양 (2) 삼차신경주위를따라악성종양이전이되어해면정맥동 (cavenous sinus) 까지침범된소견으로나왔다. 한편자기공명영상뇌검사 (Brain MRI) 에서는그결과가좌측소뇌구조물에선양낭포성악성종양 (Adenoid cystic carcinoma) 으로확진되어뇌수술을받고방사선치료와항암화학요법약물치료를시행해야되는상태였다. 그러나해면정맥동까지침범한우측부비동의악성종양발생부위는그범위가너무광범위해수술은불가능하고방사선치료와항암화학요법이가능한치료법이었다. 따라서환자는 2008년 11월 25일본원신경외과에입원하여뇌종양수술 (osteoplastic craniotomy and tumor mass removal) 을시행받았다. 하지만상악우측치아들의비정형적치통은계속되어서본치과에서는신경정신과에자문을구해스트레스관리와삼환계항우울제인 Amitryptyline (Elavil) 투여로경과가양호해져서보존적인치과수복치료를계속했고관련의학과에서도암재발과동통등불편감의추적을계속하는관리를 2009년 9월 16일까지진행해오고있다. 현재환자는아직비정형적치통이완전히해결된것은아니지만일상생활에는지장이없을만큼적응이된실정에있어치과적인마지막진료인보철치료 ( 앞의상실된치아들부위를심미성있는도재금관계속가공의치 Fig. 2. Initial paranasal sinus view. 로수복해주는치료 ) 를시행했다. 총괄및고찰국제통증협회의제안에의하면동통은 실제적또는잠재적조직손상과관련된불유쾌한감각및정서적경험 이라고정의하고있다. 그러므로동통은인체가미생물에의한공격이나외상에의한손상등을받았을때발생하는생물학적인신경화학적과정이지만, 또한심리적인산물로서정서적, 사회적, 상상속의정신적외상으로인하여발생할수도있는것을염두에두어야한다. 그래서주관적인심리적상태를나타내는것으로동통을이해하는것이중요하므로, 환자가그의경험을동통으로인식한다면술자도동통으로받아들여야하는데, 동통과관련된전체적인원인파악이무엇보다중요하다 (Mumford, 1982; Bell, 1989). 구강악안면동통의기원에따른분류는크게신체적동통 (somatic pain), 신경원성동통 (neurogenous pain), 심인성동통 (psychogenic pain) 으로나눌수있다 (Bell, 1989; 최재갑등, 1998). 신체적동통은이환된부위에서신경분포하고있는정상적인신경조직에대한유해자극의결과인반면, 신경원성동통은신경조직자체의이상에의하여나타난다. 심
모동엽외 5 인 : 상악측절치치근단절제술후인식된신경병성비정형치통 23 SOMATIC PAIN NEUROGENOUS PAIN PSYCHOGENOUS PAIN Superficial Deep Paroxysmal Neuralgia Deafferentation Chronic Face Psychoneurotic Posttraumatic Traumatic Neuroma Musculoskeletal Reflex Sympathetic Dystrophy Neuritic Neuralgia Phantom Migrainous Neuralgia Pulpal Dental Atypical Odontalgia Vascular Visceral Glandular, Ocular Auricular Visceral Mucosa Common Migraine Classic Migraine Vascular Inflammation Fig. 3. classification chart highlighted to show the relationship of superficial somatic pains to other orofacial pain syndromes. 인성동통은심리적원인에의해발생되는것으로서유해자극이나신경계의이상에의해유발되는것이아니다. 본증례와연관이많은신경원성동통은발통점의존재, 바이러스감염병력, 최근의손상, 말단신경가지를따라동통이나타나는점이심인성동통과다른데, 심인성동통은발생형태, 동통강도, 위치등이예측하기곤란하고일정치가않으며과장된호소로나타난다. 한편구강안면동통증후군을체계적으로분류한 Bell 등은본증례와같은비정형치통을신경원성동통이아닌신체적동통의큰범주에서생각하면 서그가운데심부동통 (deep pain), 내장성동통 (visceral pain), 혈관성동통 (vascular pain) 의군들에포함시켜서논란이되고있다 (Fig. 3). 그이유는신경원성동통에포함된비정형안면신경통을혈관성신경통으로보는견해가많고많은임상가들이다양한구강안면동통증후군들가운데특별한범주에속하지않는안면동통을비특이성비정형안면신경통으로명명한때문인데 (Ekbom & Olivarius, 1971; Kerr, 1979; Kruger, 1984; 김경욱등, 1999), 본증례의비정형치통도넓은의미에서비정형안면신경통의범주에속할수있기때문이다. 일반적으로혈관성치통은편두통, 군집성동통 (cluster), 발작성
24 대한치과마취과학회지 : 제 10 권제 1 호 2010 Table 1. Toothaches of Vascular Origin (Migranious Neuralgia) Characteristics Origin Clinical characteristics Local anesthesia Treatment Description Abnormality in serotonin neurotransmission possible; exact mechanism unclear Maxillary canine/premolar; no dental cause; throbbing, episodic, persistent, recurrent pain; dental treatment may provide temporary relief; pain may become widespread Effects are unpredictable Same as for treatment of migraine headache; referral to physician may be necessary 반두증 (hemicrania) 같은혈관성두통의형태들중한요소와관련되어두통의증상과일치하는경향이있고, 신경전달물질인세로토닌 (serotonin) 의비정상소견을보인다 (Sicuteri et al, 1974). 그리하여 Falace 등은혈관성치통을 migrainous neuralgia 라고지적하면서그특성을 Table 1로요약했는데 (Falace, 1995), 본증례의환자는특기할편두통이존재하지않았다. 한편치과임상에서완치가안되어서곤란을겪고있는비정형치통을포함한비정형안면신경통 ( 수입로차단 : deafferentation 통증과연관 ) 에대해서는오래전부터많은학자들이관심을가져서, 1927 년템플페이 (Temple Fay) 는비정형안면신경통또는부정형의안면신경통을눈과관골부심부에위치하며, 이 ( 귀 ) 부에직접적으로전달되고후이부, 후경부, 측경부로전이되며, 때때로견갑부나액와부로퍼지는둔하게쑤시며박동성인혈관성증후군으로기술하였다 (Fay, 1927). 그는또한정확한본태와적절한설명에관해서는모든면에서혼란이있음을관찰했다. 러시튼 (Rushton) 은부정형의증후군을주기적편두통성신경통과같은뜻으로생각했으며 (Rushton, 1959), 멈포드 (Mumford) 는확진되지않은안면중앙동통환자들의총체라고생각했다 (Gaylord, 1970). 커 (Kerr) 는이용어를부정형의안면동통이라고명명했고, 원인으로상부경척수분절들의외상후의수렴현상이라고강조했다 (Kerr, 1979). 최근의임상보고서에서조차도증례가전형적인증후군의양상에적합하지않을때안면동통을비정형의신경통으로무분별하게분류하였다. 그원인으로는종종삼차신경의말초분지에손상을입히는안면부외상의병력이있는경우가있으며 ( 본증례도상악양 측중절치의발치와도재금관의치보철치료시상악양측측절치부위에외상이가해짐 ), 드물게삼차신경을압박하는종양이발견되기도한다. 여러가지가능한원인때문에광범위한진단적평가가이루어지게되지만거의모든환자는방사선검사나병리검사등에서정상소견을나타내고아주극소수에서비인두부위에종양이발견되기도한다. 본증례에서도초진시치과적인방사선사진검사는정상범주였으나, 나중에검사한 C-T와 MRI에서삼차신경을따라서우측부비동종양이해면정맥동까지침범하는악성종양이발견되었고, 반대측소뇌부위에서도 adenoid cystic carcinoma가발견되어뇌수술로제거하는치료를받았다. 비정형의안면신경통의병태생리학이론들은임상적인증상만큼다양하다. 최근에는커가제5, 7, 9, 10 뇌신경과경부구심성신경섬유들의구조적및기능적수렴이증후군의자율신경증상을설명하기위해안면혈관확장체제를활성화할수있다고가정하였다 (Kerr, 1979). 이이론의필연의결과는이것이 3차신경통이아니며, 따라서말초신경절제술과반월신경절의근절제술조차도동통에효과가없는반면, 제 9-10 뇌신경과상경부신경절차단은동통경감을가져온다. 병태생리학의보다직접적인혈관이론들은경동맥분지의발통대에서외경동맥의원심분지로연관된동통을보이는동맥성동통에대한외상성근거를제안했다 (Falace DA, 1995). 다른혈관성이론들은중추신경아민들, 특히두개의혈관에서편두통같은혈관경축-확장회로의조정기로써세로토닌의역할을강조했다 (Sicuteri, 1974). 혈관자극에대항기전이무엇이든간에동통의분포는상악동맥과자체의말단분지, 즉중뇌막, 측두심부, 접
모동엽외 5 인 : 상악측절치치근단절제술후인식된신경병성비정형치통 25 형구개분지지역들에 1차적영향이있음을가리킨다. 다른학자들은비정형의안면신경통증후군의근육성분에대해지적했다 (Hayness, 1982; Sessle, 1986). 후두부와경부근막발통점으로부터의연발은상경부척수의혈관확장체제를활성화할수있다. 최근에더직접적인근성-혈관성연관은경축성외측익돌근과측두하와의근육을지나가는상악동맥과중뇌막동맥사이라고제시되었다. 비정형의안면신경통은 20-90초기간의발작에서나타나는듯하고, 진절머리나는박동성동통에의해특징지어진다 (Kruger, 1984) 고주장하는이론도있지만, 통상적으로는전형적인신경통의폭발적인성질이나촉각발통성특성은없다. 본증례에서도찌릿찌릿한동통은있었으나과도한박동성동통은없었다. 동통은안면중앙부위에서가장심하고특히안와후방, 관골, 상악치조및측두부위에서심하다. 본증례에서도상악우측측절치와발치된양측중절치부위의통증이가장심했고우측견치, 소구치, 대구치부위도통증이잔존되었으며, 눈주위도동통이있었다. 덜심한동통은후두부에서두정부두피와승모근-액와부및외측경부경동맥분지부위로확산된다고기술하기도했는데 (Ekbom, 1971), 동통분포는체성지각성 3차신경의분포를따르지않는다. 본증례도 3차신경의해부학적분포와일치하지않는동통이있었다. 경부근조직과외경동맥의분지들을따라서, 그리고특히경동맥분지부위를촉진하면동통을느낀다고하지만, 본증례에서는경동맥분지부는촉진시동통이느껴지지않았다. 검사소견들은편측성안면중앙부홍반, 부종, 결막염, 유루증, 코막힘및동공확장의자율적증상이나타나는급성동통기간이외에는미미하다. 자기온도도 (, thermogram) 검사는병소의혈관확장을확인시켜주고, 근전도분석은다발병소의경부근경축들을가리키는것인데, 본증례에서는경제사정상이들검사는시행치않았다. 동통유발은좀처럼급성으로스트레스를받는환경과밀접하게일치하지는않는다고했지만, 본환자의경우는생활에서스트레스가상당히있다고했고스트레스가누적되는상황시통증이더심해진다고했다. 또한이증후군은보통강박증의, 또한억울증의변조타입의환자에게서더 잘나타난다. 30세에서 40세사이의남자에자주나타나고, 명백히자연적으로소실되기전까지자연적으로발생하며평균약 12-17년간오래지속되는경향이있다고하나본증례는아직 2년이덜경과되어향후더관찰이요구된다. 비정형의안면신경통은완치는거의힘들어서 3 차신경과경부체성신경의외과적절단술도효과가없다. 상경부신경절과접형구개신경절에서의자율신경차단이급성동통을감소시키는데는유용함이판명되었다. 그리고 0.5% 부피바케인 (Bupivacaine) 같은장시간작용하는마취액을매주투여하는시험적인후두부차단이많은증례에서성공적이었다. 카바마제핀과페니토인을사용하는항경련요법은효과가없다고알려져있으나, 본환자의경우는과도한찌릿찌릿한신경통성통증이있는때에한해서카바마제핀 (Tegrenol) 을처방한결과효험이있었다. 소듐베나드릴 (sodium benadryl) 같은항히스타민제는일시적효과가있었으나내성이수일내에나타나는문제가있다. 하루에세번에르고타민주석산염 (ergotamine tartrate) 150 mg을주는것도많은경우효과가있다고하나내성과습관성이많은환자에게는문제가된다. 항우울제약물요법, 즉삼환계항우울제 ( 본증례도정신과에서사용 ) 투여와치료하기어려운비정형의우울증환자를위해단기아민산화효소억제제 (MAO inhibitor) 투여요법이효과적임이판명되었다. 최근에는이증후군이이완요법과바이오피드백 (biofeedback) 으로도효과적으로치료되어져왔다 (Scott, 1980). 근전도바이오피드백은경부-후두부동통을완화시키는데, 특히발통점의선택적차단을겸할때유용하다고판명되었으나, 본증례에서는적용의필요성을크게인식하지못했다. 원발성안면동통치료에있어체온 ( 손-가온 ( 加溫 )) 바이오피드백의매일사용이더욱효과적이라고하지만 (Gessel, 1975), 대부분의환자에서단하나의요법은장기간의효과는보지못한다. 환자자신의협조를강조하며점진적인유산소운동의신체활동을포함하는다양한병용요법 ( 교감신경차단, 항경련제, 혈관이완제, 항우울제투약, 행동과학적치료등 ) 이효과적인것으로알려져있어 (Seltzer, 1978; 김경욱등, 1999), 본증례에서와같이관련의학과 ( 신경과, 통증치료과, 신경외과, 이비인후과, 정신과등 )
26 대한치과마취과학회지 : 제 10 권제 1 호 2010 와의협의진료가필수적인고려사항이다. 참고문헌 김경욱, 김명진, 김여갑, 김종렬, 박영욱, 박형식등 : 최신구강악안면외과학, 제 3 판. 서울, 나래출판사. 1999, pp 696-710. 최재갑, 홍정표, 서봉직, 고홍섭 : 스트레스와구강질환. 대한치과의사협회지 1998; 36(11): 740-59. Bell WE: Orofacial pain. classification, diagnosis and management. 4th edition. Chicago, Year Book Medical Publishers. 1989, pp 337-414. Bricker SL, Langlais RP, Miller CS: Oral diagnosis, oral medicine and treatment planning, second edition. Philadelphia, Lea & Febiger. 1994, pp 733-7. Coderre TJ, Katz J, Vaccarino AL, Melzack R: Contribution of central neuroplasticity to pathologic pain : review of clinical and experimental evidence. 1993; 52: 259-64. Ekbom K, Olivarius BF: Chronic migrainous neuralgiadiagnostic and therapeutic aspects. Headache 1971; 11: 97-102. Falace DA: Emergency dental care, diagnosis and management of urgent dental problem. Baltimore, Williams and Wilkins. 1995, pp 10-24. Fay T: Atypical neuralgia. Arch Neurol Psychiat 1927; 18: 309-14. Gaylord JJ: The aetiology of atypical facial pain and its relation to prognosis and treatment. Br J Oral Surg 1970; 7: 202-7. Gessel AH: Electromyographic biofeedback and tricyclic antidepressants in myofascial pain dysfunction syndrome: psychological predictors of outcome. J Am Dent Assoc 1975; 91: 1049-54. Graff-Radford SB and Solberg WK: Atypical odontalgia. J Craniomand Disord Facial Oral 1992; 6: 260-5. Haynes SN, Cuevas J and Gannon LR: The psychophysilogical etiology of muscle-contraction headache. Headache 1982; 22: 122-7. Kerr FWL: Atypical facial pain. Analg 1979; 6: 1-6. Kruger GO: Textbook of oral and maxillofacial surgery. 6th ed. Saint Louis, CV Mosby Co.. 1984, pp 700-7. Mumford JM: Orofacial pain, aetiology, diagnosis and treatment, 3rd edition. Edinburg, Churchill Livingstone. 1982, pp 379-96. Rushton JG, Gibilisco JA, Goldstein NP: Atypical facial pain. JAMA 1959; 171: 545-50. Scott DS, Gregg JM: Myofascial pain of the temporomandibular joint: a review of the behavioral-relaxation therapies. 1980; 9: 231-6. Seltzer S: control in dentistry. Pholadelphia, J.J. Lippincott Co.. 1978, pp 64-77. Sessle BJ, Hu JW, Amano N, Zhong G: Convertgence of cutaneous, tooth pulp, visceral, neck and muscle afferents onto nociceptive and non-nociceptive neurons in trigeminal subnucleus caudalis(medullary dorsal horn)and its implications for referred pain. 1986; 27: 219-24. Sicuteri F, Anselmi B, Fanciullaci M: The serotonin (5HT) theory of migraine. Adv Neurol 1974; 4: 383-8.