The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy Case Report 반복되는 Sump 증후군환자에서내시경유두풍선확장술로치료한 1 예 심기식ㆍ김태효ㆍ정경아ㆍ문인규ㆍ하창윤ㆍ민현주ㆍ정운태ㆍ이옥재 경상대학교의학전문대학원내과학교실건강과학연구원 Successful Endoscopic Papillary Balloon Dilatation for a Patient with Recurrent Sump Syndrome Ki Shik Shim, M.D., Tae Hyo Kim, M.D., Kyoung Ah Jung, M.D., In Kyu Moon, M.D., Chang Yoon Ha, M.D., Hyun Ju Min, M.D., Woon Tae Jung, M.D. and Ok Jae Lee, M.D. Department of Internal Medicine and the Institute of Health Science, Gyeongsang National University School of Medicine, Jinju, Korea Sump syndrome is a rare late complication of choledochoenteric anastomosis, and this caused by the accumulation of food debris, choledocholithiasis, bile sludge and cholesterol crystals in the distal common bile duct. This syndrome is characterized by symptoms such as abdominal pain and fever. The treatment modality for this syndrome has been surgery in the past. However, endoscopic treatment such as endoscopic sphinterotomy is currently regarded as the primary therapeutic approach for this condition. We experienced a patient with a history of choledochoduodenostomy and who developed sump syndrome as a complication of the surgery. Endoscopic sphinterotomy was performed for treatment, but this only produced the recurrence of the disease. The recurrent sump syndrome was eventually successfully controlled by performing endoscopic papillary balloon dilatation. (Korean J Gastrointest Endosc 2010;40:214-218) Key Words: Sump syndrome, Endoscopic papillary balloon dilatation 교신저자. 김태효경상대학교의학전문대학원내과학교실 (660-7020), 경남진주시칠암동 90 전화 : 055-750-8726 팩스 : 055-758-9122 이메일 : kimthy@medimail.co.kr 접수. 2009 년 1 월 28 일승인. 2010 년 2 월 6 일 서론 Sump 증후군은담관-장관문합술후 2.8 4.7% 에서발생하는비교적드문합병증으로주로측면대측면총담관-십이지장문합술에서흔하고담관-공장문합술이나 Roux-en Y 간-공장문합술에서는드물게나타난다. 1,2 Sump 증후군은과거에는수술로치료하였으나, 1980년이후부터수술에비해간편하고안전하며반복시술이가능하다는장점이있는 ERCP를통한내시경유두괄약근절개술 (endoscopic sphincterotomy, EST) 이우선적인치료방법으로인정되고있다. 2,3 그러나치료후에도 5년동안약 19% 정도의높은재발률을보인다고알려져있다. 4,5 저자들은측면대측면총담관-십이지장문합술을시행받은환자에서 sump 증후군이발생하여 EST를시행하였으나이후 에도계속재발하여내시경풍선유두확장술 (endoscopic papillary balloon dilatation, EPBD) 을시행한후장기간재발이없었기에보고한다. 증례 50세여자가 5일전부터발생한우상복부동통과열감을주소로내원하였다. 담낭결석과담관결석으로 18년전담낭절제술과 11년전담관-십이지장문합술을받았으며, 4년전간농양으로본원에서치료받은병력이있었다. 2년전에는담관결석에의한담관염으로결석제거술과 EST를시행받았으며이후약 6 7개월간격으로두차례같은증상으로입원하여결석제거술과추가 EST를시행받았다. 사회력과가족력에서특이소견은없었다. 외모는비교적건강해보였고, 활력징후는혈압 130/80 214 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy
Figure 1. ERCP findings. (A) The ERCP shows choledochoduodenostomy (arrow) and multiple stones in the bile duct. (B) The ERCP shows the balloon dilation of papillary orifice. Figure 2. Endoscopic findings. (A) Endoscopy shows a yellowish stone packed in the anastomotic area of choledochoduodenostomy. (B) Stones are retrieved successfully using Dormia basket. mmhg, 맥박수분당 90회, 호흡수분당 20회, 체온 37.8 o C였다. 두경부, 흉부진찰에서이상소견은없었고, 복부진찰에서우상복부에수술에의한반흔과압통이관찰되었으나반발통은없었다. 일반혈액검사에서백혈구 12,100/mm 3, 혈색소 12.8 g/dl, 혈소판 273,000/mm 3 이었다. 혈청생화학검사에서총단백 6.5 g/dl, 알부민 3.4 g/dl, alkaline phosphatase 142 IU/L, AST 29 U/L, ALT 35 U/L, 총빌리루빈 0.9 mg/dl, γ-glutamyl transpeptidase 58 U/L이었다. 복부 CT에서, 간내담관의확장과담관내가스를동반한담관결석이관찰되었다. 담관결석에의한담관염의재발로진단하였고, 입원 2일째 ERCP를시행하였다 (Fig. 1A). 내시경검사에서담관-십이지장문합부가관찰되었고, 문합부의입구가노란색의결석으로막혀있어악구겸자 (alligator forcep) 와 Dormia basket을이용하여제거하였다 (Fig. 2). 입원 4일째시행한 ERCP에서대유두는이전에 EST를시행한상태였으며총담관내남아있는결석은관찰되지않았다. 환자의경과를토대로 sump 증훈군으로판단하였다. 유두부협착에의한 sump 증후군재발을예방하기위해 EPBD 를시행하기로하고, 유도철선삽입후풍선도관 (CRE balloon, Boston Scientific Microvasive, Cork, Ireland) 을삽입한후방사선투시하에서 12 mm 직경의풍선확장으로중간부분인허리 (waist) 가점차로사라진후 30초간풍선확장상태를유지하였다 (Fig. 1B). 시술후합병증없이입원 6일만에퇴원하였으며, 6개월간격으로시행한 ERCP에서담관결석의재발없이외래에서 20개월이상추적관찰중이다 (Fig. 3). 고찰 Sump 증후군은총담관-장관문합술을시행받은환자에서총담관하부에음식물찌꺼기나담석혹은담즙찌꺼기등이축적되면서소화불량증, 담관결석, 급성담관염, 췌장염, 간농양등을일으키는비교적드문합병증이다. 1,2,5 Sump 증후군은총담관-장관문합술중측면대측면총담관-십이지장문합술을시행한경우총담관-공장문합술이나 Roux-en Y 간-공장문합술을 Vol. 40, No. 3 March, 2010 (214-218) 215
Figure 3. Endoscopic findings. (A, B) Endoscopy shows no remnant stone in the anastomotic area of choledochoduodenostomy and bile ducts. (C) It shows a dilated papilla after balloon dilation. 시행받았을때보다흔하게발생한다. 이는총담관하부의배출기능이소실되고주머니로작용하기때문으로, 총담관하부로유입된음식찌꺼기가배출되지못하거나담즙이저류되어담석이쉽게발생할수있다. 2,6 Sump 증후군의주된임상증상은복부통증과열감을함께호소하는경우가 60% 로가장흔하고, 복부통증만을일으키거나식후불쾌감, 소화불량등이나타날수있고합병증으로간내담석, 담관염, 췌장염, 간농양등이다양하게나타날수있다. 7-9 국내에서 21명의 sump 증후군환자를후향적으로연구한보고에따르면최초문합술후 sump 증후군이진단된평균기간은 5년 8개월이었고, 원인으로음식찌꺼기 57%, 담석 33%, 음식찌꺼기와담석이같이있는경우가 9.6% 이었다. 5 Caroli- Bosc 등 10 이 30명의 sump 증후군환자를대상으로한연구보고에서담관-십이지장문합술후증상이발현된평균기간은 5 년이었고, 원인으로음식물찌꺼기 67%, 담석이 40% 로국내와비슷하였다. 본증례는담석증으로측면대측면담관-십이지장문합술을시행받고 7년후간농양과간내담석이발생하여치료한과거력이있었는데당시 sump 증후군이발현하였고, 2년후총담관결석을동반한담관염이재발하였다. 아마도역류된음식물 찌꺼기와저류된담즙이총담관에서오랜기간축적되면서응고되어담관을폐색하여증상을유발하였을것으로생각된다. Sump 증후군의치료는과거에는수술적으로측면대측면문합을 Roux-en Y 종단대측면문합으로의전환하는방법을주로사용하였으나, 11 최근에는거의내시경으로치료하고있다. 20여년전에는내시경으로좁아진문합부위를단순히넓혀주고, 괄약근절개술을시행하지않고 basket 등을이용하여담석을제거하거나, 스텐트를사용하는등많은시도가있었는데일시적인효과만있을뿐잦은재발과합병증을예방하지못하는단점이있어서최근에는 ERCP를통하여 EST를시행하고풍선카테터, Dormina basket을이용하여담관결석을제거하는것이표준치료로알려져있다. 2,3,10 ERCP를통한내시경치료는합병증이 8.2% 로비교적적고, 시술과관련된사망률이 1.5% 로현저히낮고, 간편하며, 반복적으로시술할수있는장점이있다. 특히 sump 증후군이재발한경우에반복적인내시경치료가가능하다는것을큰장점으로강조하고있다. 5,6 그러나국내, 외보고에서내시경치료후재발률은치료후 5년내약 19% 정도로알려져있다. 4,5 내시경치료후 sump 증후군이재발하는원인은 EST 후에도문합부위로만담즙배설이이루어지고총담관은배출기능이저하된비기능성분절로여전히존재하거나, sump 부분의점막이만성적인염증성변화로 216 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy
인해재협착되기때문으로추정된다. 4,12 국내, 외연구보고에서도 sump 증후군이재발한환자의대부분에서유두부재협착이보고되었고, 추가적인 EST를시행하여성공적으로치료하였다. 4,5 그러나추가 EST가쉽지않는경우나추가시술후에도계속적인재발이발생할때에다른내시경치료가필요할것으로생각된다. 본증례도 EST후유두부재협착으로재발한예로추가적인 EST 후에도반복재발하였다. 이에다음단계로 EPBD를시행하였으며, 20개월동안외래에서경과관찰중이며재발의증거는없었다. EPBD는 1980년초에시술과연관된치명적인급성췌장염및패혈증등의합병증이높아널리인정을받지못하였다. 13 그러나최근유두부주위게실이동반되거나, 이전에이미 EST 를시행받은환자에서총담관결석의크기가큰경우에는대절개 EST가쉽지않기때문에 EPBD를병행하여큰합병증없이성공적으로담관결석을제거하였다는보고가있었다. 14 EPBD의장점은 EST를크게하지않음으로써대절개 EST의합병증인출혈이나천공의위험성을줄이고, 최근소절개나중절개 EST를병행하여 EPBD 단독시행의치명적인합병증인급성췌장염의발생가능성을줄일수있다고보고되어많이이용되는추세이다. 15 또한 Prat 등 16 의연구에의하면 EST를시행하여담관결석을제거한환자를 8년간추적하였을때 1.9% 에서유두부협착이발생하였는데반해, Mathuna 등 17 은 EPBD를이용하여담관결석을제거한환자를추적관찰하였을때에는유두부협착이없었다고보고하였다. 이에저자들은 sump 증후군의초치료로또는 EST 시행후반복재발하는경우에 EPBD 시술이합병증을줄이고 sump 증후군의재발률을낮출수있을것이라고기대한다. 하지만이러한의견에대한더많은수의환자들을대상으로한비교연구가필요하리라생각한다. 결론적으로 sump 증후군의내시경치료에서 EBPD가 sump 증후군의초치료및 EST 시행후재발한경우에안전하고효과적인치료방법이될수있다고생각한다. 요약 Sump 증후군은주로측면대측면총담관-장관문합술을시행받은환자에서음식물찌꺼기나담석혹은담즙찌꺼기, 콜레스테롤결정체등이총담관하부에축적되어복통이나발열등의증상이발생하는드문후기합병증이다. Sump 증후군의치료는과거에는수술이었으나현재는내시경유두괄약근절개술등의내시경치료가우선적인치료방법이다. 이에저자들은과거측면대측면총담관-십이지장문합술을시행받은환자에서발생한 sump 증후군의치료로내시경유두괄약근절개술을시행하였으나반복적으로 sump 증후군이재발하여내시경유두풍선확장술의시술후더이상의재발이없었기에문헌 고찰과함께보고한다. 색인단어 : Sump 증후군, 내시경유두풍선확장술 참고문헌 1. De Almeida AM, Cruz AG, Aldeia FJ. Side-to-side choledochoduodenostomy in the management of choledocholithiasis and associated disease. Facts and fiction. Am J Surg 1984;147: 253-259. 2. Polydorou A, Dowestt JF, Vaira D, Salmon PR, Cotton PB, Russell RC. Endoscopic therapy of the the sump syndrome. Endoscopy 1989;21:126-130. 3. Alberti-Flor JJ, Hernandez ME, Ferrer JP. Endoscopic removal of a large common bile duct stone through a choledochoduodenostomy. Gastrointest Endosc 1988;34:369-370. 4. Mavrogiannis C, Liatosos C, Romanos A, et al. Sump syndrome: endoscopic treatment and late recurrence. Am J Gastroenterol 1999;94:972-975. 5. Shin KC, Lee JH, Chang HS, Song SH, Nam SW, Roe IH. Clinical outcome of endoscopic treatment of patients with sump syndrome. Korean J Gastroenterol 2003;41:219-223. 6. Marbet UA, Stalder GA, Faust H, Harder F, Gyr K. Endoscopic sphincterotomy and surgical approaches in the treatment of the sump syndrome. Gut 1987;28:142-145. 7. Khan TF, Sherazi ZA, Muniandy S, Mumtaz M. Recurrent pyogenic cholangitis: sump syndrome following choledochoduodenostomy. Trop Doct 1997;27:51-52. 8. Miros M, Kerlin P, Strong R, Hartley L, Dickey D. Post-choledochoenterostomy sump syndrome. Aust N Z J Surg 1990; 60:109-112. 9. Hiura A, Kim EC, Ikehara T, Matsumura Y, Mishima K, Ishida I. Hepatic abscess as a complication of the sump syndrome. J Hepatobiliary Pancreat Surg 2000;7:231-235. 10. Caroli-Bosc FX, Demarquay JF, Peten EP, et al. Endoscopic management of sump syndrome after choledochoduodenostomy: retrospective analysis of 30 cases. Gastrointest Endoscopy 2000;51:180-183. 11. Deutsch AA, Nudelman I, Gutman H, Reiss R. Choledochoduodenostomy an important surgical tool in the management of common bile duct stones. A review of 126 cases. Eur J Surg 1991;157:531-533. 12. Kuo K, Ker CG, Sheen PC, Wang HJ. Changes of bile duct mucosa after choledochoduodenstomy in rats. Eur Surg Res 1996;28:63-69. 13. Disario JA, Freeman ML, Bjorkman DJ, et al. Endoscopic balloon dilation compared with sphincterotomy for extraction of bile duct stones. Gastroenterology 2004;127:1291-1299. 14. Hwang SJ, Kim YG, Lee KC, et al. Endoscopic sphincterotomy plus endoscopic papillary large balloon dilatation for large bile duct stones. Korean J Gastrointest Endosc 2006; 32:184-189. 15. Kim MK, Kim MH, Lee TY, et al. Combined endoscopic sphincterotomy and large balloon sphincteroplasty for bile duct stones. Korean J Med 2007;73:474-480. 16. Prat F, Malak NA, Pelletier G, et al. Biliary symptoms and Vol. 40, No. 3 March, 2010 (214-218) 217
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