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1 CaseReport 대한침구의학회지제 33 권제 1 호 (2016 년 3 월 ) : The Acupuncture Vol. 33 No. 1 March 2016 : pissn eissn 우반신무도증을호소하는 Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome 환자에대한증례보고 : 양한방복합치료적접근으로 김성윤 1, 박준형 1, 안재현 1, 조정재 1, 이승민 1, 강중원 1, 남동우 1,* 1 경희대학교한의과대학침구의학교실 [Abstract] ACaseReportofaRight-sidedHemichoreaPatientDiagnosedwith ChoreaHyperglycemiaBasalGangliaSyndrome:ACombinedWestern- KoreanMedicineApproach KimSungYoon 1,ParkJunHyeong 1,AhnJaeHyun 1,JoJungJae 1,LeeSeungMin 1, KangJungWon 1 andnamdongwoo 1,* 1 DepartmentofAcupuncture&MoxibustionMedicine,CollegeofKoreanMedicine, KyungHeeUniversity Key words : C-H-BG; Hemichorea; Hyperglycemia; UHDRS; KoreanMedicine Objectives : ThepurposeofthisreportistointroduceararecaseofapatientwithChoreaHyperglycemiaBasalGangliasyndrome(C-H-BG)whoseinitialmedicalinterventionswerestarted 2weeksaftertheonset,andtosuggestthepossibilityoftreatmentusingacombinedWestern-Koreanmedicineapproach. Methods : A75-year-oldfemaleC-H-BGpatientcomplainingofpersistentright-sidedhemichoreawastreatedwithatherapythatcombinedKoreanandWesternmedicinefromApril4, 2015toApril29,2015.Improvementsofsymptomsweremeasuredbyamotorassessmentof UnifiedHuntington sdiseaseratingscale(uhdrs),visualanalogscale(vas)andthenumber ofinvoluntarymovements. Results : MotorassessmentofUHDRS,VASandthenumberofinvoluntarymovementsallshowed agraduallyimprovingtendencyduring26daysofadmissiontreatment.however,thepatient s hemichoreapersisted. Conclusion : RapidbloodsugarcontrolisthemostimportanttreatmentforC-H-BG,because pathologicchangesofbasalgangliaseemtobecomeirreversibleastimegoesby.acombined Western-KoreanmedicineapproachtotreatingC-H-BGseemseffectivenotonlyinreducing hemichorea,butalsointhemanagementofaccompanyingsymptomssuchasmusclepain andgeneralweakness. Received : Revised : Accepted : On-line : Correspondingauthor:DepartmentofAcupuncture&MoxibustionMedicine,KyungHeeUniversityKoreanMedicineHospital,23,Kyungheedae-ro,Dongdaemun-gu,Seoul, ,RepublicofKorea Tel: hanisanam@hanmail.net ThisisanOpen-AccessarticledistributedunderthetermsoftheCreativeCommonsAttributionNon-CommercialLicense( TheAcupuncture isthejournalofkoreanacupuncture&moxibustionmedicinesociety.( Copyright 2014KAMMS.KoreanAcupuncture&MoxibustionMedicineSociety.Allrightsreserved

2 TheAcupunctureVol.33No.1March2016 I. 서론 Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome ( 이하 C-H-BG) 은심한비케톤성고혈당의병력을가진환자가반신의무도증을호소하는것을특징으로하며, Brain MRI 촬영시무도증을보이는반대편뇌의기저핵부위가 T1 조영증강영상에서특이적으로고음영을띠는질환이다. 세계적으로도수십예의증례보고가보고되어있을뿐역학이나발병의기전, 임상진료지침은마련되어있지않다. 아직까지이질병에대한정확한명칭자체도통일되어있지않아, hyperglycaemia-induced hemichorea 라는명칭을사용한증례보고 1) 도찾을수있었고, 다수의증례에서는질병의명칭을따로규정하지않고비케톤성고혈당증으로인해유발되는 hemichorea 나 hemichoreahemiballism 으로인식하는경우들도있었다. 하지만최근증례들이축적되면서새로운질병의범주로인식하는경향을띠게되었고주로 C-H-BG 라는병명으로논문들에서언급되고있다. 한의학계에서 C-H-BG 라는질병에대한보고나연구는전무한실정이며, 본증례에서는기존의서양의학적인치료법에추가로한의학적인치료를병행하여임상적으로의미있는결과를얻었기에보고하는바이다. 본증례보고는 Joel J Gagnier 가제안한 CAse REport (CARE) guideline 을따르고있으며, 피시술자에게치료경과의기록및논문게재에대한동의서를받은뒤평가를진행하였다. II. 증례 1. 연구대상 1) 환자 곽, 75세여성 2) 주소 (1) 우반신무도증 (2) 전신쇠약감 3) 발병일 2015 년 3월 10일 4) 과거력당뇨병 (2005 년진단후복약중 ) 5) 사회력흡연력 : 없음음주력 : 없음직업 : 없음 6) 가족력없음 7) 현병력본환자는 150 cm, 39 kg의 75세여성환자로 2005 년경당뇨병진단후경구용당뇨병제제를복약하다가 2015 년 3월 1일사고로자제분을잃고, 그충격으로식사를거르며당뇨약만복용하다가 3월 3일저혈당쇼크를경험한이후로당뇨약복용을중단하였다. 이후 3월 10일우반신불수의운동이나타났으며, 특별한처치없이안정가료하다가 2015 년 3월 23일당뇨약처방받던내과를방문하여당뇨병제제를포함한경구약을처방받아복용하기시작하였으나증상의호전이없어적극적인한방치료를위하여 2015 년 4월 4일경희대학교한방병원침구과외래방문후당일입원한환자이다 (Appendix 1 : 연대표참조 ). 8) 초진 시소견 (1) 우반신무도증우반신에국한되어나타나는대관절위주의큰불수의적움직임으로어깨를계속들썩거리고, 고관절과슬관절을끊임없이굴곡 / 신전, 내회전 / 외회전시킨다. 어깨들썩거림으로인해혼자식사를할수도없고, 글씨쓰기도쉽지않다. 하지불수의운동으로자가보행이불가능하며설수도없다. 자발적으로움직임을멈출수없으나자는동안은모든불수의운동이멈춘다. 발병이후별다른호전은없다. (2) 망문문절 1 체형 : 白, 瘦 2 식욕및소화 : 消化不良 3 대변 : 1 回 /2~3 日, 普 4 소변 : 야간뇨 3-4 回 5 수면 : Diazepam 복용하며간간히불면있음 6 寒熱 : 別無異常 7 汗 : 多, 自汗 8 頭 : 眩暈 9 皮膚 : 乾燥 118

3 우반신 무도증을 호소하는 ChoreaHyperglycemiaBasalGangliaSyndrome 환자에 대한 증례보고 : 양한방 복합치료적 접근으로 10 口舌 : 口乾, 口渴, 舌淡胖而裂, 舌苔少 11 脈狀 : 實數 9) 검사결과 입원시혈액검사에서당화혈색소가 9.1 %, 헤모글로빈이 8.0 g/dl 측정되었다. 입원이후시행한 Br-MRI 상 T1 조영증강영상에서좌측피각에고신호강도가관찰되었다 (Fig. 1 참고 ). Fig.1.T1weightedbrainMRIimage * High signal intensity lesion at left putamen. 2. 치료방법 1) 침치료임상경력 1년이상의경희대학교한방병원전문수련의가 2015 년 4월 4일부터 2015 년 4월 29일까지총 26일에걸쳐매일 2회, 오전 9시와오후 4시에시행하였다. 침은 Stainless 재질의 1회용멸균호침 ( 동방침구제작소, 한국, mm) 을사용하였다. 오전침치료는환자에게앙와위를취하게한뒤총 10개의혈위즉, 百會 (GV20), 印堂 (EX-HN3), 양측曲池 (LI11), 合谷 (LI4), 足三里 (ST36), 太衝 (LR3) 에자침하였다. 혈위는 WHO standard acupuncture point locations in the western pacific region 에의거하였으며印堂 (EX-HN3) 은 0.5 寸깊이로下斜刺하였고百會 (GV20) 는 0.1 寸, 나머지혈위들은 0.5~1 寸의깊이로直刺하였으며, 별다른수기법은사용하지않았다. 우측은불수의운동이심하여유침시통증이유발되었기때문에단자후바로발침하였고, 좌측은 20분간유침하였다. 오후침치료는환자의우측 Trapezius, Deltoid, Supraspinatus, Infraspinatus, Quadriceps femoris, Tibialis anterior, Gastrocnemius 의압통점및경결점 에 5회가량의제삽을통한 MPS 를시행한뒤유침없이발침하였고, 이후바로좌측에사암침법의肝勝格자침후 30 분간유침하였다. 보사는迎隨補瀉, 捻轉補瀉, 九六補瀉를동시에시행하였다. 2) 한약치료한약은전탕액과원내제제를함께복용하였다. 4월 4일입원후 4월 5일까지불수의적운동을虛風內動으로보고大定風珠加減方 (1첩당白芍藥, 乾地黃, 麥門冬 18 g, 牡蠣, 甘草, 龜板 12 g, 鹿角膠 9 g, 麻仁, 五味子 6 g으로하여 2첩을 3분복 ) 120 ml를매식후 30분에복용하였다. 이후 4월 6일부터 4월 29일까지는환자를血虛로변증하고, 정신적인트라우마, 간헐적인불면, 야간의통증을함께다스릴수있는補血安神湯 (1첩당山藥, 當歸 8 g, 龍眼肉, 萊菔子, 白芍藥炒 6 g, 乾地黃, 麥門冬, 茯神, 酸棗仁炒, 麥芽炒, 神麯炒 4 g, 遠志, 川芎, 黃芩酒炒, 五味子 3 g, 甘草, 砂仁 2 g, 甘菊 1 g으로하여 3첩을 3분복 ) 을매식후 2시간에복용하였다. 제제로는 4월 4일부터愈風丹 ( 山藥 630 g, 甘草炙 450 g, 人蔘, 蒲黃炒 225 g, 神麯炒, 牛角, 大豆黃卷, 肉桂, 阿膠珠 158 g, 白芍藥, 麥門冬, 黃芩, 當歸, 防風, 白朮 135 g, 柴胡, 桔梗, 杏仁, 白茯笭, 川芎 113 g, 牛黃, 羚羊角, 龍腦 90 g, 麝香 75 g, 白蘞, 乾薑, 柏子仁, 酸棗仁炒, 石菖蒲 60 g, 金箔 12 g, 大棗 1,200 g을가루내어꿀과합하여 2,000 丸을만들고금박을입혀조제 ) 을기상후 1 丸씩복용하게하였고, 振顫증상에빈용하는원내처방인抑肝散加味 ( 蒼朮, 白茯笭, 厚朴, 枳實 4 g, 當歸, 釣鉤藤, 川芎 3 g, 柴胡 2 g, 甘草 1.5 g) 를매식후 30분에복용하게하였다. 3) 병행치료 (1) 당뇨관리 2015 년 4월 4일부터 glucose meter 로매일 4회 ( 아침공복혈당 1회, 매식후 2시간혈당 3회 ) 혈당을측정하였다. 공복혈당과식후 2시간혈당이대체로양호하게유지되었으나, 식후 2시간혈당의경우간헐적으로 200 mg/dl 근처까지올라 4월 6일협진을통해경구용당뇨병제제를조절받았다. (linagliptin 5 mg 아침식전 1회, glimepiride 4 mg 아침식전 1회, glimepiride 2 mg 저녁식전 1회 ) 고혈당으로인한우반신무도증으로진단한이후에는엄격한혈당조절을통해뇌내가역적손상부위의회복을유도하기위해서매식전소량의초속효성인슐린 (insulin aspart) 을투여하여식후 2시간혈당목표치를 100~120 mg/dl 정도로엄격하게유지하고자하였다. 전반적인당뇨관리를평가하기위하여최근 2~4 주간의 119

4 TheAcupunctureVol.33No.1March2016 평균혈당치를반영하는당화알부민을 2회측정하였는데, 당화알부민은 4월 7일 29.1 % 에서 4월 25 일 18.9 % 로감소하여입원이후혈당은양호하게유지된것으로평가된다. (2) 혈압관리환자는고혈압과거력, 복약력은없었으나 4월 4일입원시혈압이 180/90 mmhg 측정되었고, 이후지속적으로 160/90 mmhg 아래로내려가지않아 4월 4일부터혈압약을추가하였고이후계속유지하였다. (amlodipine 5 mg/valsartan 160 mg 아침식전 1회, amlodipine 5 mg 저녁식전 1회, bisoprolol fumarate 2.5 mg 아침식전 1회 ) (3) 뇌허혈예방및뇌기능개선 Brain MRI 촬영이후치료방향을설정한뒤협진을통해뇌허혈예방차원에서 aspirin 100 mg 과 atorvastatin 10 mg을아침식후 1회투약하였다. 뇌기능개선을위한 choline alfoscerate 400 mg을매식후 3회투약하였다. (4) 기타처치여러내과적인문제가동반된환자이기때문에주기적인활력징후와혈액검사결과를고려하여 normal saline 수액처치가간헐적으로들어갔고, Hemoglobin 수치가입원시이후로지속적으로 9 g/dl 미만으로측정되어철분제인 ferrous sulfate 256 mg을아침, 저녁식후 2회투약하였다. 무도증에대한대증적처치로항전간제 clonazepam 0.5 mg을아침, 저녁식후 2회투약하였다. 소화성궤양용제 ranitidine 150 mg을아침, 저녁식후 2회투약하였다. 3. 평가방법 1)Unified Huntington s Disease Rating Scale( 이하 UHDRS)-motor assessment 본증례의환자는헌팅턴무도병은아니지만 C-H-BG 에대한평가지표는현재까지마련되어있지않기때문에무도병증상에대한평가가가능한헌팅턴병통일평가척도인 UHDRS 의운동평가항목을 10일간격으로 3회 (4월 8일, 4월 18일, 4월 28일 ) 측정하였다. UHDRS 는 motor assessment, cognitive assessment, verbal fluency test, symbol digit modalities test, stroop interference test, behavioral assessment, functional assessment, independence scale 로구성되어있다. 무도병증상에환각, 심각한정서변화, 치매등정신의퇴보증상이동반되는헌팅턴병과는달리 본증례의환자는정신적이상이나언어곤란등무도증외의증상은동반되지않았으므로 UHDRS 의 motor assessment 항목만을평가의대상으로하였다. 2) 시각상사척도 (Visual Analog Scale, 이하 VAS) 환자가주관적으로느끼는불수의운동의정도를평가하기위하여매일오전 7시경환자본인에게 어제하루동안팔과다리의불수의운동이심했던정도 를 10 cm 의직선상에표시해주길요청하였다. 상지와하지의불수의운동의양상이달라상지와하지의 VAS 를따로측정하였고, 0.1 cm 눈금자를이용하여 VAS 를소수첫째자리까지측정하였다. 3) 불수의운동 횟수 무도증이가장현저히나타나는오른발에서 30분동안불수의운동횟수를측정하고자하였다. 앙와위로안정을취하게한상태에서오른쪽엄지발가락 interphalangeal joint 의중심에소형만보기의중점을맞춰서올려두고스킨테이프를감아고정한뒤, 30분간만보기를통해측정된불수의운동의횟수를기록하였다. 4) 주관적 평가 무도증으로수행불가능한동작들 ( 보행, 식사시수저이용 ) 과무도증에동반된증상 ( 야간통증, 근육통, 전신쇠약감 ) 에대해치료자가수시로재평가하였다. 4. 평가결과 1)UHDRS-motor assessment(fig. 2) 운동평가총 15항목중안구운동과어삽과관련된 4항목은변화가없었고, 나머지 11항목에서치료후개선이나타났다. UHDRS-motor assessment 점수는 4월 8일평가시 34점에서 4월 18일에는 22점, 4월 28일에는 19점으로감소하여처음 10일간은뚜렷한호전을보였다 Fig.2.ChangesofUHDRS-motorassessment

5 우반신 무도증을 호소하는 ChoreaHyperglycemiaBasalGangliaSyndrome 환자에 대한 증례보고 : 양한방 복합치료적 접근으로 2) 시각상사척도 (Fig. 3) VAS 는상지와하지모두꾸준한감소추세를보였지만상지의경우마지막 5일간은오히려미약하게증가하는경향을보였다. 하지불수의운동에대한 VAS 는 4월 7일 9.7 점에서 4월 29일마지막평가시 4.8 점으로꾸준히감소추세를보였다. 상지불수의운동에대한 VAS 는 4월 7일 7.5 점에서꾸준히감소하여 4월 24일과 4월 25일에 3.5 점으로가장낮은수치를보였고, 4월 29일마지막평가시 4.0 점이측정되었다. 3) 불수의운동 횟수 (Fig. 4) 오른쪽엄지발가락 interphalangeal joint 에달린만보기를이용하여무도증이가장현저한오른발의불수의운동횟수를 30분간측정하였다. 불수의운동횟수는치료기간내내꾸준히감소하여 4월 7일 1,171 회측정되던것이 4월 24일 256 회까지감소하였고, 4월 28일마지막측정시 275 회측정되었다. Fig.3.ChangesofVAS Fig.4.Changesofthenumberofinvoluntarymovementsofrightlowerextremityfor30minutes 121

6 TheAcupunctureVol.33No.1March2016 4) 주관적 평가환자는 2015 년 4월 4일입원당시우하지불수의운동으로직립과보행이전혀불가능했으나 4월 16일부터는부축을받아 5분가량보행이가능해졌고, 치료기간동안보행능력은꾸준히좋아져퇴원시부축받아 10분이상보행이가능했다. 입원당시견관절의불수의운동으로숟가락을사용하여정상적인식사가불가능하였으나퇴원시점에서는숟가락으로밥과국을혼자먹을수있었고, 큰반찬은젓가락으로집어서먹을수있었다. 야간통증과근육통은환자상태에따라변화는있었지만꾸준하게감소경향을보였고, 본인에게서 침을맞으니확실히아픈게덜하다 는표현을들었다. 입원시전신쇠약감, 특히낮에기운이없음을호소하였는데 4월 15일문진시입원당시보다 50 % 가량전신쇠약감이줄어든것같다고표현하였고, 퇴원당일 80 % 가량전신쇠약감이줄어든것같다고말했다. Ⅲ. 고찰및결론 1. 진단의 근거 Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome (C-H-BG) 은매우드문질병으로국제적으로도수십차례의증례가보고된것이전부이다. 임상적으로 C-H-BG 는다음의세가지를진단의근거로한다. 1) 반신무도증 (Chorea) : 갑자기좌우한쪽에국한되어어깨의들썩임과다리와발을통제할수없는움직임을포함하는대관절위주의불수의운동이발생하며대부분의증례에서잠을잘때증상이소실된다는것을특징으로제시하였다. 2) 고혈당 (Hyperglycemia) : 거의모든증례에서비케톤성고혈당증이보고되었고발병일에처음측정한혈당이대부분 300 mg/dl 이상이었다. 3) 기저핵 (Basal Ganglia) 병변 : 모든증례에서 Br- MRI 의 T1 조영증강영상에서환측의반대편기저핵의피각에병변이관찰되었고, 미상핵, 담창구의병변이동반되는경우도있었다. 본환자는우반신에국한된불수의운동을호소하였고, 수면시불수의운동이소실된다는점, 어깨의들썩임과고관절, 족관절의불수의운동양상도 C-H-BG 의임상양상과일치하였다. 입원시시행한혈액검사상당화혈색소가 9.1 % 로최근혈당약복용을중지한뒤로고혈당이심했음을알수있으며, Br-MRI 상으로도 T1 조영증강영상에서만확인되는좌측기저핵의피각에고음영이특이적으로관찰되었다. 위의세가지조건에정확히일치하였기때문에본환자를 C-H-BG 로진단하게되었다. 2. 질환 고찰 지금까지보고된증례들에따르면 C-H-BG 는고령의아시아여성에호발하는것으로보인다. 아시아인에게호발하는것은유전적소인의가능성을제시하며아시아계사람들의당뇨관리가미흡한점이그이유가될수도있으나이에대한근거는아직미흡하다. Lee 등은 C-H-BG 가여성에호발하는것이여성의도파민과민성과관련있을것이라고제기하기도하였으나이또한가설에불과하다 2). C-H-BG 의발병원인과그기전에대한것은아직명확히밝혀진바없지만, 대부분의연구에서고혈당을그원인으로제시하고있다. 고혈당상태에서는 Krebs 회로가비활성화되면서대뇌의에너지대사과정이혐기성회로로전환되는데, 이때대체적인에너지원으로뇌는 GABA 를 succinic acid 로전환시켜대사성산증을일으킨다. 이러한대사성산증과에너지고갈이기저핵에변성을일으키는것으로보이며, 이는 GABA 가재합성되지않는비케톤성고혈당에서더급격하게진행된다 3). 하지만이가설은혈당이정상화된뒤에도무도증이지속되는것과대부분의 C-H-BG 가반신무도증을특징으로하는점을설명하지못한다. 고혈당이라는전신적인대사장애가뇌의한쪽부분에만병변을일으키는것은 C-H- BG가고혈당외에도다른인자에도영향을받는다는점을시사한다. Oh 등의연구 4) 에서는추가적으로뇌허혈을 C-H-BG 의원인으로제시하면서비케톤성고혈당과뇌허혈의시너지효과가선조체의일시적인기능부전을통해 C-H-BG 를일으킨다는가설을제시하였다. 과거에는 T1 영상에서기저핵의고음영은점상출혈로여겨졌다. 하지만 C-H- BG로추정되는환자의뇌조직을사후생검한두논문 5,6) 을찾을수있었는데, 각각의논문에서하나씩의뇌조직을생검한결과두검체모두출혈의흔적은보이지않았고, 경색과관련된신경결손이나신경교증, 성상교세포증등이 122

7 우반신 무도증을 호소하는 ChoreaHyperglycemiaBasalGangliaSyndrome 환자에 대한 증례보고 : 양한방 복합치료적 접근으로 관찰되었다. Fujioka M 외의연구 7) 에서는 Rat 의중대뇌동맥을폐색시킨뒤이후재관류시켜지연된허혈성변화를야기시켰는데 T1 조영증강영상에서기저핵부위의고음영이관측되었다고보고하였다. 따라서 T1 영상에서관찰되는기저핵의고음영은뇌허혈로인한신경의변성으로이해할수있으며, 신경의변성을일으키는과정에서고혈당과기저핵의저관류상태가시너지효과를낸다는가설은설득력을가진다. 이에착안하여본증례의치료를접근함에있어서고혈당의교정뿐아니라뇌경색에준하여뇌혈류의개선과뇌허혈의예방을위한치료를함께적용하고자하였다. 3.C-H-BG 의 치료와 양한방 복합치료의의의 20편의증례보고에서보고된 C-H-BG 환자 49례와영동세브란스병원과아산병원에서 1990~2001 년까지 12년간각각 2례씩보고된 4례를합쳐총 53례의 C-H-BG 환자를분석한 Oh 등의연구 4) 에서 38례의환자는증상이사라졌고, 15례의환자는호전을보였다고분석하였다. 진단이된이후 53례의증례보고모두에서혈당조절을일차적인치료법으로선택하였다. 추가적으로진정제인 haloperidol 을처방한증례가 31례였으며, 그중 13례는 haloperidol 과기타의다른약을함께처방하였다. haloperidol 을처방한 31례중 19례에서증상이완전히소실되어혈당조절과함께진정제를투여한경우치료성적이가장좋았다. 다만위의논문에서분석한거의모든증례들에서환자들은발병직후내원하여즉각적인처치를받았다. 따라서기저핵의병리적변화는초기에혈당조절등의처치가들어가면충분히되돌릴수있는가역적인변화임을짐작할수있다. 실제로증상이소실되고 MRI 를추적검사한경우대부분 T1 조영증강영상에서의기저핵의고음영이사라진결과를나타내었다. 하지만본증례의환자의경우발병이후약 2주간의학적인처치를전혀받지않았다. 발병 2주후에내원하여당뇨약과진정제를복용하기시작하였지만그이후로도무도증은이렇다할개선이없었다. 따라서발병이후고혈당이지속되고처치가들어가지않은채 2주가지났을시점에서는기저핵의병리적변화가어느정도비가역성을띠기시작했다고볼수있다. Danve A. 이 2015 년발표한한증례보고 8) 에서본증례와같이처치가늦었고, 증상또한비슷했던환자의보고를 찾을수있었다. 이환자는 63세라틴계남성환자로오른쪽어깨의들썩임이처음시작된후 2주가량아무런처치를받지않았다. 2주후에내원후입원하여 6일간혈당조절치료를받았으나증상이지속중인채로퇴원하였고, 퇴원후증상이점차악화되어상지와하지전체의무도증을호소하며다시내원후입원을하였다. 당시당화혈색소가 9.9 %, MRI 상 T1 조영증강영상에서왼쪽기저핵의피각과미상핵에고음영이관찰되었다. 본증례와비슷한병력을가진이환자는결국 3개월간의치료에도불구하고영구적인무도증이남았다고보고되었다. 환자에게주로처방된한약은補血安神湯, 愈風丹, 抑肝散加味였다. 본환자는자제분을여읜뒤큰정신적충격이있었고, 이로인한우울감이있었다. 야간통증을호소하였고, 皮膚가乾燥하고, 面白하였으며혈액검사상혈구의심한감소소견이있는점들을血虛로보아補血安神湯을처방하였다. C-H-BG 의발병기전에뇌허혈이작용한다고보았기때문에경희대학교한방병원에서뇌경색환자의開竅醒神을돕는데빈용하는愈風丹을처방하였다. 抑肝散은무도증에대증적으로처방하였는데, 현외의논문 9) 에따르면抑肝散과抑肝散加味는 strychnine, picrotoxin, caffeine 으로유발된 mouse 의경련과통증에효과가있었고, 김외의논문 10) 에서는 mouse 에서억간산의진경, 해열, 진통, 진정및 GABAergic system 조절작용을밝혔다. 억간산을헌팅턴무도병환자 4명에게 cross over design 으로투여한결과 4명모두에게서억간산투여기간동안 UHDRS-motor assessment 점수가감소했다는연구결과도있었다 11). 방광경을따라시행한건부항과오전, 오후 2회의침치료를통해환자의氣血순환을증진시켜회복력과전신적인컨디션을증진시키고자하였다. 오후에시행한 MPS 침치료는불수의운동이심한근육들 (Trapezius, Deltoid, Supraspinatus, Infraspinatus, Quadriceps femoris, Tibialis anterior, Gastrocnemius) 을목표로하였는데, 실제로해당근육들에서끊임없는불수의운동으로경결점들이확인되었고, 압통과야간근육통도동반되어있었다. MPS 를통해근육의경결을해소하고, 통증을완화시키고자하였고, 환자는 MPS 치료직후근육통의감소, 야간통증의감소를느꼈다고진술하였다. MPS 시행후肝勝格을자침하였는데, 본환자를血虛로보았기때문에무도증의병기를血虛生風이라고생각했다. 肝血이虛衰하면肝이血을營養하지못하기때문에肝風이來動할수있다 12). 무도증의本은血虛로補血安神湯을통해補하고, 標는肝風으로肝勝格을통해熄風하여標本兼治하고자하였다. 임상적으로는뇌교경색후에이상경련양불수의운동에대한 123

8 TheAcupunctureVol.33No.1March2016 증례보고 13) 에서肝勝格자침후근경련의호전을보인증례를확인할수있었다. 본증례의환자는입원전당뇨병제제와진정제의투약에도무도증의호전이거의없다가입원후좀더엄격한혈당관리, 뇌기능개선약물과뇌허혈예방약물의투여를비롯한양방치료와병행된한방치료를통해입원기간동안꾸준한증상의회복을보였다. 입원후증상이뚜렷하게회복을보이기시작한것이한방치료만의효과라고볼수는없지만, 당뇨병제제와진정제복용으로치료를시작한뒤에도호전이없었던것은기존의양방처치가기저핵의병변을충분히가역적으로회복시키지못했던것을의미하며, 이는입원후추가된한방처치가증상의호전에기여했을것이라는생각에힘을더해준다. 또한한방처치는환자의주증상인무도증외에도끊임없는불수의운동으로인한근육의경결과근육통, 야간통증, 전신쇠약감의개선에도도움이된것으로보인다. 하지만입원치료기간동안환자의무도증은완치되지못하였고, 퇴원후외래통원치료가이루어지지않아정확한증상의경과를파악하지못하였지만, 발병이후 11개월가량이지난 2016 년 2월 5일전화통화를통해확인한결과우반신의미약한무도증은지속되고있다고하였다. 이렇게만성적인증상이남게된가장큰이유는초기치료가이루어지지못했던것으로여겨진다. 본증례와 Danve A. 의증례 8) 의환자는발병 2주후혈당조절등처치가들어가기시작했고결국만성적인증상이남았다. 발병직후내원하여조기처치가이루어진환자의상당수에서조기에완치를보였던것 4) 과비교하면, C-H-BG 치료에서초기혈당조절의중요성을알수있으며기저핵의병변은발병이후적절한치료가이루어지지않으면점차비가역성을띠기시작하는것으로여겨진다. Ⅳ. References 1. Ahmad A, Paliwal P, Wakerley BR. Vascular contribution to hyperglycaemia-induced hemichorea. Diab Vasc Dis Res ; 10(4) : Lee BC, Hwang SH, Chang GY. Hemiballismus hemichorea in older diabetic women : a clinical syndrome with MRI correlation. Neurology ; 52(3) : Guisado R, Arieff AI. Neurological manifestations of diabetic comas : correlation with biochemical alterations in the brain. Metabolism ; 24(5) : Oh SH, Lee KY, Im JH, Lee MS. Chorea associated with non-ketotic hyperglycemia and hyperintensity basal ganglia lesion on T1-weighted brain MRI study : a meta-analysis of 53 cases including four present cases. J Neurol Sci ; 200(1-2) : Ohara S, Nakagawa S, Tabata K, Hashimoto T. Hemiballism with hyperglycemia and striatal T1-MRI hyperintensity : an autopsy report. Mov Disord ; 16(3) : Shan DE, Ho DM, Chang C, Pan HC, Teng MM. Hemichorea hemiballism : an explanation for MR signal changes. Am J Neuroradiol ; 19(5) : Fujioka M, Taoka T, Matsuo Y, Hiramatsu KI, Sakaki T. Novel brain ischemic change on MRI : delayed ischemic hyperintensity on T1- weighted images and selective neuronal death in the caudoputamen of rats after brief focal ischemia. Stroke ; 30(5) : Danve A, Kulkarni S, Bhoite G. Non-ketotic hyperglycemia unmasks hemichorea. J Community Hosp Intern Med Perspect ; 5(4) : Hyun WC, Lee SR. Studies on the Effect of AntiConvulsion and Analgesic by Ukgansan and Ukgansangami. J. of Oriental Neuropsychiatry ; 5(1) : Kim KS, Sung GK, Moon BS. An Experimental Study on the Antiepileptic Effects of Ukgansan. K.I.M.S ; 19(1) : Satoh T, Takahashi T, Iwasaki K et al. Traditional Chinese Medicine on four patients with Huntington's disease. Mov Disord ; 24(3) : Kim WH, Choi DY. Bowels-viscera syndrome differentiation and treatment. Seoul : Seongbosa : Kim JW, Hyun JO, Paik JW et al. Clinical Observation on 1 Case Patient of The Myoclunus and Hemiparesis caused by The Pons Infarction. Journal of KIOM ; 10(2) :

9 우반신 무도증을 호소하는 Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome 환자에 대한 증례보고 : 양한방 복합치료적 접근으로 Appendix

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