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주승 순
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1 41 소아외과 : 제 12 권제 1 호 2006 년 Vol. 12, No. 1, June 2006 소아난소양성낭기형종환자의복강경적 난소보존낭종절제술 건양대학교의과대학외과학교실 박일경 목우균 서 론 난소양성낭기형종은양성배아세포종양중가장흔한질환으로, 주로가임기여성에서발생하며아동기에는 64 % 가 6세이후에발견된다 1. 소아의난소양성낭기형종은대부분무증상인경우가많으나염전, 파열등의합병증으로복통과구토등의증상이나타나기도한다. 증상이있는경우에는복부초음파나 CT 등을통해진단을내린후, 개복하여난소적출술을시행하여치료할수있다. 그러나복강경술식이발전하고경험이축적되면서, 소아의양성낭기형종도복강경수술이선택적치료법으로받아들여지고있다. 하지만복강경술식이주는여러장점에도불구하고, 수술중내용물유출이나조직간의유착형성그리고악성변환등의문제점때문에논란이되는점도있다. 저자들은소아의난소양성낭기형종을복 본논문의요지는 2005 년 6 월 10 일서울에서개최된제 21 차대한소아외과학회춘계학술대회에서구연발표되었음. 접수일 : 05 / 11 / 18 게재승인일 : 06/3/22 교신저자 : 목우균, 대전광역시서구가수원동 685 건양대학교병원외과학교실 Tel : 042) , Fax : 042) wkmok@kyuh.co.kr 강경적난소보존낭종절제술로치료하였기에보고하는바이다. 증례증례 1: 8세여환으로하루전부터시작된간헐적복통과구토로내원하였다. 복부전산화단층촬영상오른쪽난소기원의얇은벽을가진직경 7 cm의낭성종양이관찰되었다 ( 그림 1). 낭성종양은내부에석회화, 지방음영그리고격막을가진양성낭기형종의소견을보였다. 혈액검사상특이소견은없었으며, 종양표지자검사상 CA- 125, 알파태아단백, 베타사람융모성성선자극호르몬값모두정상이었다. 복강경적수술을위해배꼽상부및좌, 우하복부에 5 mm 트로카를삽입하였다. 수술소견상좌측부속기는정상소견이었고, 우측난소에낭성종양이있었다. 낭성종양내의체액은 18 G angio-needle을이용해체외흡인법으로배액하였다. 난소피막에절개를가한후, 난소와낭종을복강경절개기로비절개박리하여낭종을제거하였으며, 지혈과유착방지를위해 Endo-suture를이용해난

42 소아외과 제 12 권 제 1 호 2006년 Fig. 1. Abdominal CT of the first case, showing a thin walled septated cystic mass, measuring 7cm in diameter, with calcification and fat in pelvic cavity.

증례 2: 7세 여환으로 한달 전부터 시작 된 하복부의 간헐적 통증으로 내원하였다. 복부 초음파와 전산화 단층 촬영상 직경 5.4 cm의 벽을 가진 낭성 종양이 관찰 되었으 며, 내부에 석회화와 지방음영 그리고, 격막 을 가진 낭성 종양이 자궁의 뒤쪽에 위치하 고 있었다.

Laparoscopic finding, indicating incision of the ovarian capsule and blunt dissection. 소 피막을 봉합하였다(그림 2).

2 42 소아외과 제 12 권 제 1 호 2006년 Fig. 1. Abdominal CT of the first case, showing a thin walled septated cystic mass, measuring 7cm in diameter, with calcification and fat in pelvic cavity. Fig. 3. Photomicroscopic finding of the first case, representing skin adnexa, adipose tissue, and neural tissue (H-E stain, x 50). 하였다. 증례 2: 7세 여환으로 한달 전부터 시작 된 하복부의 간헐적 통증으로 내원하였다. 복부 초음파와 전산화 단층 촬영상 직경 5.4 cm의 벽을 가진 낭성 종양이 관찰 되었으 며, 내부에 석회화와 지방음영 그리고, 격막 을 가진 낭성 종양이 자궁의 뒤쪽에 위치하 고 있었다. 혈액검사와 CA-125, 알파태아단 백, 베타 사람 융모성 성선자극호르몬 값 모 두 정상이었다. 복강경적 수술을 시행하였으 며, 수술 소견에서 우측 난소가 염전 되어 Fig. 2. Laparoscopic finding, indicating incision of the ovarian capsule and blunt dissection. 소 피막을 봉합하였다(그림 2). 절제된 종양 은 배꼽 상부 절개선을 1 cm정도 확장하여 있어 염전 된 난소를 정복 시킨 후에 증례 1과 같은 술식으로 난소 보존 낭종절제술을 시행하였다. 환자는 수술 후 4일에 합병증 없이 퇴원하였다. Endo-Bag에 담아 적출하였고 골반강 내 세 척을 시행하였다. 수술 시간은 85분이 소요 고 찰 되었다. 조직은 육안적으로는 머리카락과 석 회화가 포함된 양성 낭기형종의 소견을 보 양성 낭기형종은 유피낭종이라고도 불리 였으며 조직병리학적 소견도 이와 일치하였 는 질환으로 1659년에 Johannes Scultetus에 다(그림 3). 환자는 수술 후 1일째 식이를 시작하여 합병증 없이 수술 후 5일에 퇴원 2 의해 최초로 언급된 질환으로, 주로 5세와 16세 사이에 발생하며 2세 이하의 아동에서

3 박일경외 : 소아난소양성낭기형종환자의복강경적난소보존낭종절제술 43 는드물게발견된다 3. 난소양성낭기형종은세가지배아세포를모두가진특징적소견으로잘알려져있는데, 이중에서도치아나머리카락같은외배엽유도체를포함한모습이가장대표적이다 4. 대부분의환자들은증상이없으며, 난소주위부속기종양의형태로일상적인정기검진이나골반영상검사에의해우연히발견되는경우가대부분이다. 하지만염전이나악성변환, 파열또는염증등의합병증이생기면증상발현과함께발견되게되는데, 이중염전이가장흔하면서도심각한문제를일으킨다 5. 저자들의경우도첫번째환자의경우수술소견상에염전이되어있지는않았지만간헐적복통이있었던병력으로보아염전과정복이반복되었던것으로추정되며, 두번째환자는수술소견에서염전된난소가관찰되었다. 일반적으로소아의난소양성낭기형종의치료를결정할때반드시고려해야할문제는, 이시기에발생한배아세포종양의 25 % 가악성이라는점과, 낭종기형종의경우 2% 정도에서악성전환이일어난다는것이다 6. 만일난소양성낭기형종이암으로변성하게되면, 조직학적으로편평상피암이가장흔한데, 일단발생하게되면예후가좋지않은것으로알려져있다 7,8. 이런이유로수술전검사, 특히악성을예상할수있는소견들이중요한의미를가진다. 일단혈청알파태아단백과베타사람융모성성선자극호르몬수치를검사하여야하는데이들수치가올라가있다면악성을의심할수있다. 종양표지자인 CA-125 값이악성예측에도움을준다는의견도있으나, 가임기여성에있어서는비특이적검사값이 기때문에감별용도로쓰기는어렵다 9. 그러나, 소아의악성질환에있어서 CA-125 값은진단기준에속하면서, 예후예측인자의의미도가진다 10. 또한, 영상학적검사에있어서는 CT가초음파나 MRI보다난소양성낭기형종의악성변화를알아내는데있어서높은민감도를가진것으로알려져있다 11. CT 소견상, 내부석회화나지방음영또는비침습적인격막등이보인다면양성을예상하고보존적치료를결정할수있다 12,13. 저자의경우두증례모두에서 CA- 125 값을포함한종양표지자값모두가정상이었으며, 영상학적소견에서도악성을시사하는소견은보이지않았다. 두증례모두복강경적난소보존낭종절제술을시행하였으며, 수술후얻은조직병리학적소견도양성이었다. 수술전검사외에도복강경수술당시육안을통한관찰로도악성병변의감별이가능하다. Canis 등에의하면, 피막외침범, 림프절종대, 또는그물막병변등의악성이의심되는소견이보인다면난소-난관절제술을포함한광범위수술을시행해야한다 14,15. Canis 등은상기소견을기준으로난소 -난관절제술을시행하였고, 대상환자모두에서수술후조직검사와일치하는것을확인하였다. 광범위절제시에는, 병변경계부의악성세포를완전하게절제해야하고낭종의내용물이유출되지않게해야한다. 저자의경우두환자모두악성을시사하는소견은보이지않았다. 최초로 1992년에성인의복강경적난소보존낭종절제술이시행된후, 외과적기술의발전및경험축적과함께소아에있어

4 44 소아외과제 12 권제 1 호 2006 년 서도복강경수술법이꾸준히도입되어왔다 16. 복강경수술은술후통증, 출혈, 재원기간및총비용의감소라는장점이있는반면, 수술시간및비용의증가, 확정적치료의지연으로인한악성질환환자에서의치료지연등의문제점또한일으킬수있다 17. 그외에도수술도중낭종내부의내용물이복강내로유출되면복막자극증상이생길수도있고, 장기간유착이유발될수도있다 18. 이문제의예방을위해서, 저자는수술중 18 G angio-needle을이용한내용물의배액및충분한골반강내세척을시행하였다. Madgy 등에의하면, 수술법종류과낭종내부내용물의유출정도사이에통계학적으로유의한차이는존재하지는않는다고하였다 19. 이는복강경수술법이개복술보다내용물의유출을많이일으키는것은아니며, 환자의나이나술전검사상종괴의크기와도관계가없다는것이다. 하지만외과의의경험이부족하거나유착이심한경우에는유출이잘일어날수있다고하였다 20. 또한 Jaward 등에의하면, 염전된난소는복강경으로정복후재관류되는것을관찰하면된다고하였다 21. 3년간 12명의소아환자의염전된난소를정복하였는데, 추후도플러초음파를이용해난소동맥의관류를확인하였다. 저자의경우도염전된난소를복강경조작으로정복시켰으며추적관찰중에도특별한문제가없었다. 염전된난소를정복하는것에대해서는의견이다양한데, 조직학적으로는난관난소절제술을하는것이옳을수있으나, 최근의경향은정복시키는것이선호되고있다. 하지만난 소난관절제를지지하는군은혈전에의한색전증및염전되면서올수있는괴사때문에보존술을반대하고있다 22. 그러나 Chen 등에의하면, 염전이 48시간이상지난경우를제외한, 정복처치를시행한모든증례에서추적검사상정상난소-난관을확인할수있었다 23. 이를근거로염전이시작된시간이 48시간이내이고, 복강경을통한육안적소견상울혈이나괴사가의심되지않으면정복하는것이옳다고하였다. 결 론 소아의난소양성낭기형종은고식적인개복수술보다복강경적난소보존낭종절제술을시행하는것이안전하고용이하다. 또한시술중양성과악성의감별이확실하지않을때, 만약주치의의의견이난소-난관절제술쪽으로기울게되면과잉치료를하게될수있다는점도간과해서는안된다 24. 따라서소아에서난소양성낭기형종을발견하게되면, 충분한술전검사를바탕으로복강경적난소보존낭종절제술의시행여부를신중히결정해야할것이며, 향후이술기가개복수술을대신할표준술식으로자리잡을수있을것으로사료된다. 참고문헌 1. Hart Isaccs Jr: Perinatal germ cell tumors. J Pediatr Surg 39: , Pantoja E, Noy MA, Axtmayer RW: Ovarian dermoids and their complications: A comprehensive historical review. Obstet Gynecol Surv 30:1-20, 1975

5 박일경외 : 소아난소양성낭기형종환자의복강경적난소보존낭종절제술 Koonings PP, Campbell K, Mishell DR Jr: Relative frequency of primary ovarian neoplasms. Obstet Gynecol 74:921-6, Kurman RJ, Norris HJ: Germ cell tumors of the ovary. Pathol Annu 13(Pt1):291, Mainolfi FG, Standiford JW, Hubbard TB Jr: Ruptured ovarian cyst in the newborn. J Pediatr Surg 3:612-6, Kushima M: Adenocarcinoma arising from mature cystic teratoma of the ovary. Pathol Int 54:139-43, Peterson WF: Malignant degeneration of benign cystic teratomas of the ovary; a collective riview of the literature. Obstet Gynecol Surv 12: , Ueda G, Fujita M, Ogawa H: Adenocarcinoma in a benign cystic teratoma of the ovary:report a case with a long survival period. Gynecol Oncol 48:259-63, Jung SE, Lee JM, Rha SE: CT and MR Imaging of ovarian tumors with emphsis on differential diagnosis. Radiolographics 22: , Labdenne P, Heikinheino M: Clinical use of tumor markers in childhood malignancies. Ann Med 34:316-23, Guinet C, Ghossain MA, Buy JN: Mature cystic teratomas of the ovary: CT and MR findings. Eur J Radiol 20:137-43, Yamaoka T, Togashi K, Koyama T: Immature teratoma of the ovary: correlation of MR imaging and pathologic findings. Eur Raiol 13:313-9, Outwater EK, Siegelman ES, Hunt JL: Ovarian teratomas: tumor types and imaging characteristics. Radiographics 21:475-90, Canis M, Jardon K, Boulleret C: Management of adnexal tumors: role and risks of laparoscopy. Gynecol Obstet Fertil 29: , Canis M, Mage G, Puly JL: Laparoscopic diagnosis of adnexal cystic masses: a 12 year experience with long term follow-up. Obstet Gynecol 83:707-12, Bollen N, Camus M, Tournaye H: Laparoscopic removal of benign mature teratoma. Hum Reprod 7: , Mais V, Ajossa S, Mallarini G: No recurrence of mature ovarian teratomas after laparoscopic cystectomy. Int J Obstet Gynecol 110:624-6, H.Mecke, V.Savvas: Laparoscopic surgery of dermoid cysts-intraoperative spillage and complications. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol 96:80-4, Magdy P.Milad, Elisssa Olsen: Factors that increase the risk of leakage during surgical removal of benign cystic teratomas. Human Reproduction 14:2264-7, Hessami S, Kohanim B, Grazi R: Laparoscopic excision of hebign dermoid cysts with controlled intra-operative spillage. J Am Assoc Gynecol laparosc 2:479-81, Jawad AJ, Al-Meshari A: Laparoscopy for ovarian pathology in infancy and childhood. Pediatr Surg Int 14:62-5, Eckler K, Laufer MR, Perlman SE: Conservative management of bilateral asynchronous adnexal torsion with necrosis in a prepubescent girl. J Pediatr Surg 35: , Chen M, Chen CD, Yang YS: Torsion of the previously normal uterine adnexa. Evaluation of the correlation between the pathological changes and the clinical characteristics. Acta Obstet Gynecol Scand 80:58-61, Claire L. Templeman, Mary E. Fallet, Alan M. Lam: Managing mature cystic teratomas of the ovary. Obstet Gynecol survey 50:738-45, 2000

6 46 소아외과제 12 권제 1 호 2006 년 Laparoscopic Ovary Preserving Cystectomy forbenign Cystic Teratoma of the Ovary Il-kyung Park, M.D., Woo-kyun Mok, M.D. Department of Surgery, College of Medicine, Konyang University Hospital Daejon, Korea Mature cystic teratoma, commonly called dermoid cyst, is the most common benign germ cell tumor of the ovary in children. Malignant transformation is rare, approximately 2 %. As laparoscopic procedures are applied widely in pediatric surgery, a female chlid with a mature cystic teratoma may be an ideal candidate for laparoscopic surgery. Two children received laparoscopic operations successfuly for lower abdominal crises, twisted adnexa. There was no operative complication. Laparoscopic approach for ovarian lesions in infancy and childhood appears to be an effective and safe method for diagnosis as well as definitive therapy. (J Kor Assoc Pediatr Surg 12(1):41~46), 2006 Index Words:Laparoscopic surgery, Torsion, Cystic teratoma, Ovary Correspondence:Woo-kyun Mok, M.D., Department of Surgery, KonYang University Hospital, 685 Casuwon-Dong, Seo-Gu, Taejon , Korea Tel : 042) , Fax : 042) wkmok@kyuh.co.kr

(49-54)Kjhps004.hwp

(49-54)Kjhps004.hwp Biliary Cystadenoma and Cystadenocarcinoma of the Liver Jae Hoon Lee, M.D., Dong Ho Choi, M.D. 1, Kyeong Geun Lee, M.D., Hwon Kyum Park M.D. and Kwang Soo Lee, M.D. Department of Surgery, College of Medicine,