Anesth Pain Med 2017; 12: 42-46 https://doi.org/10.17085/apm.2017.12.1.42 증례보고 http://crossmark.crossref.org/dialog/?doi=10.17085/apm.2017.12.1.42&domain=pdf&date_stamp=2017-1-25 pissn 1975-5171 ㆍ eissn 2383-7977 제왕절개술에이은뇌교의파열해면상혈관기형제거술을위한마취경험 - 증례보고 - 한림대학교의과대학동탄성심병원마취통증의학교실 박수경ㆍ강진구ㆍ위희욱ㆍ신의용 A case involving anesthesia for cesarean section followed by resection of ruptured cavernous malformation of pons A case report Soo Kyoung Park, Jin Gu Kang, Hee Wook Wie, and Eui-yong Shin Department of Anesthesiology and Pain Medicine, Dongtan Sacred Heart Hospital, Hallym University College of Medicine, Hwaseong, Korea Cavernous malformation is an important cause of cerebral hemorrhage in pregnant women. We experienced a case of cesarean section followed by neurosurgery for resection of ruptured cavernous malformation of pons in a 24-year-old pregnant woman. Establishing integrated treatment strategy for pregnant women with cavernous malformation is difficult because of the small number of cases. Therefore, the cooperation between the brain surgeon, anesthesiologist and obstetrician is essential when surgical intervention is needed. Despite aspiration pneumonia, the patient successfully underwent surgery. We reported this case along with a brief literature review. (Anesth Pain Med 2017; 12: 42-46) Key Words: Received: June 2, 2016. Revised: August 2, 2016. Accepted: August 26, 2016. Cavernous hemangioma, Cavernous malformation, Cesarean section, Pregnancy. Corresponding author: Soo Kyoung Park, M.D., Ph.D., Department of Anesthesiology and Pain Medicine, Dongtan Sacred Heart Hospital, Hallym University College of Medicine, 7, Keunjaebong-gil, Hwaseong 18450, Korea. Tel: 82-31-8086-2270, Fax: 82-31-8086-2958, E-mail: hardmong@ naver.com This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 해면상혈관기형은임산부에서뇌출혈을일으키는중요한원인중하나이다. 해면상혈관기형을동반한임산부의치료방법에대한명확한지침은없으며그증례또한충분하지않아환자의치료계획을수립하는데있어어려움이있는것이사실이다. 수술적치료가필요할경우에는신경외과, 산부인과, 마취과의사가협조하여충분한술전평가와계획을세우는것이매우중요하다. 저자들은 24세의임신 31주의해면상혈관기형파열로인한뇌교출혈환자에서응급제왕절개술에이은뇌교혈종제거술을위한마취를경험하였기에이에문헌고찰과함께보고하는바이다. 환자는수술중폐흡인이원인으로생각되는저산소혈증을보였으나수술후 12일째흉부단순촬영에서정상폐상태로호전되었고, 수술후 42일째의식은명료하나뇌신경마비및반신마비가지속되는상태로, 기관절개를유지한채타병원으로전원되었다. 증례환자는신장 142 cm, 체중 56 kg의 24세의경산부로, 약 3주전부터시작된좌측팔, 다리저림을주소로본원신경외과에입원하였다. 내원하루전같은증상을주소로타병원을방문하여시행한뇌자기공명영상에서뇌교의혈종및해면상혈관기형이관찰되어, 상급병원진료를권유받고본원에내원하였다. 과거력상 4년전제왕절개술을받은것이외에특이사항은없었다. 신경학적검사에서좌측상지근력은 Grade 3, 하지근력은 Grade 4로측정되었으며, 뇌자기공명영상에서뇌교부위에약 2.1 cm 크기의혈종이확인되었고급성뇌경색에해당되는소견은보이지않았다 (Fig. 1). 입원기간중에산부인과진료결과태아의상태는양호한것으로진단되었으며, 환자는입원 5일후특별한변화없이외래추적관찰할것을계획하고퇴원하였다. 퇴원 3일후, 환자는좌측반신마비증상과어지러움, 구토, 연하곤란등의증상을호소하며다시신경외과로입원하였다. 산부인과진료결과임신 31주 1일로, 환자및보 42
박수경외 3 인 :Cesarean section in pontine hemorrhage 43 Fig. 1. Brain magnetic resonance imaging before surgery shows about 2.1 cm hemorrhagic mass in the pons. 호자의임신유지희망의견및산부인과와신경외과의의견을종합하여, 태아의폐성숙을위해가능한뇌내출혈에대해보전적치료를하면서증상이악화되지않는한임신유지후제왕절개수술을시행하기로계획되었다. 수술전검사로시행한환자의흉부단순촬영에서정상소견을보였으며태아의폐성숙을위하여 dexamethasone 투여가권고되었다. 그러나입원 2일째 GCS (Glasgow Coma Scale) 10의의식저하및동맥혈가스분석에서동맥혈산소분압감소 (51 mmhg) 와산소포화도저하소견을보여신경외과와산부인과협의하에응급제왕절개술및뇌교혈종제거술이결정되었다. 수술의순서는제왕절개술을먼저시행한후뇌교혈종제거술을시행하기로하였으며, 산부인과의료진의수술실입실하에제왕절개술의준비를모두마친후마취유도를시작하였다. 마취전태아의심장박동수는분당 170 190회로유지되었다. 수술직전환자의활력징후는혈압 123/63 mmhg, 분당심박수 92회였고, 산소포화도는 92% 로측정되었으며혼미한의식상태를보였다. 100% 산소로마취전산소투여를시행한후 lidocaine 40 mg, 1% propofol 100 mg 을정주하여마취유도를시작하였다. 근이완을위해 succinylcholine 75 mg을정주하였으며, 근섬유다발수축을확인한후기관내삽관을시행하였다. 삽관직후수술시작을허락하였으며, 이때활력징후는혈압 134/65 mmhg, 분당심박수 115회였다. 좌측요골동맥을천자하여침습적동맥압을감시하고 sevoflurane과산소로마취를유지하면서 rocuronium 50 mg을정주하였다. 제왕절개수술중흡입산소농도 0.95, 일회호흡량 400 ml, 분당호흡수 16회로용적조절환기를유지하였고최대기도압 28 31 cmh 2O, 호기말 이산화탄소분압 25 30 mmhg, 산소포화도 90 95% 로유지되었다. 동맥혈가스분석에서 ph 7.24, 동맥혈이산화탄소분압 25 mmhg, 동맥혈산소분압은 90 mmhg 로측정되었다. 호기말양압을 8 cmh 2O로공급하였고, 태아분만및태반만출후 oxytocin 20 IU을 0.9% 생리식염수에혼합하여정주하였으며, 수술시작 25분후제왕절개술이종료되었다. 신생아의상태는체중 1.77 kg 여아로, Apgar score는 1분에 5점, 5분에 8점으로측정되었다. 제왕절개술종료직후신경외과의료진이뇌교혈종제거술을준비하는동안우측빗장밑정맥도관삽입을시행하였으며, 기관지수축으로인한저산소혈증가능성을염두에두고 salbutamole을기관내튜브를통하여 5회분무하였다. 142 cm의저신장환자로 81 90% 의지속적으로낮은산소포화도와 28 29 cmh 2O의높은최대기도압이유지되어흉부청진을시행하였고다소의거친호흡음이감지되었다. 일측폐환기를배제하기위해굴곡성기관지경검사를시행하였다. 기관지경검사결과일측폐환기가아님은확인되었으나, 기관지내에다량의화농성의분비물이관찰되어기관내튜브를통한흡입을시행하였다. 이과정에서수술팀으로부터입원중환자의의식이혼미해지면서구토를하였고폐흡인이의심되었다는보고를추가적으로받게되었다. 재차굴곡성기관지경을이용하여기관및기관지를관찰하였고좌측주기관지내에서도화농성의점착성분비물이관찰되어흡입을시행하였다. 신경외과적수술을위하여환자의체위를앙와위에서좌측와위로변경한후산소포화도는더욱감소하여 80 83% 에이르렀고, 굴곡성기관지경을통하여기관내튜브의깊이를다시확인하는동시에, 기관및기관지내분비물이여전히관찰되어이에대한흡입을시행하였다. 동맥혈가스분석에서 ph 7.24, 동맥혈이산화탄소분압 36 mmhg, 동맥혈산소분압 57 mmhg로관찰되었고수술이진행되는동안간헐적으로기관내튜브를통한 salbutamole 분무와기관지내분비물의흡입을시행하였다. 수술시작 20분후신경외과집도의의요청으로 20% mannitol 100 ml를정주하였고, 수술시작 50 분후소변배출이관찰되지않아 lasix 5 mg을정주하였다. 수술중흡입산소농도 0.95 전후, 일회호흡량 300 350 ml, 분당호흡수 20회, 호기말양압은 0 4 cmh 2O로용적조절환기를유지하였고최대기도압 17 26 cmh 2O, 호기말이산화탄소분압 26 30 mmhg, 산소포화도 89 95% 로유지되었다. 뇌교혈종제거술시작 240분후수술이종료되었고이때시행한동맥혈가스분석에서 ph 7.43, 동맥혈이산화탄소분압 29 mmhg, 동맥혈산소분압 67 mmhg로다소간의호전이관찰되었다. 수술종료후환자의체위를좌측와위에서앙와위로변경하였고굴곡성기관지경을이용하여관찰한결과좌측주기관지에화농성의분비물이남아있는것을확인할수있었다. 수술후신경외과의료진과협의하
44 Anesth Pain Med Vol. 12, No. 1, 2017 Fig. 2. Chest radiograph after surgery shows diffuse increased opacity in left lung. 여폐기능관리를위해기계환기를유지하기로결정하였고환자는기관내튜브를유지한상태로중환자실로이송되었다. 총마취시간은 7시간, 총수술시간은 4시간 25분이었으며추정실혈량은 1,500 ml, 소변량은 2,800 ml, 주입된수액은결정질용액 3,300 ml, 콜로이드용액 500 ml, 농축적혈구 450 ml 이었다. 환자는수술종료 5시간후중환자실에서의식을회복하였으며수술후흉부단순촬영상좌측폐의광범위한음영증가소견을보였다 (Fig. 2). 수술후당일호흡기내과의료진에의해시행된기관지경검사결과좌측폐상부엽혀구역 (lingular segment) 에서소량의분비물및염증성점막층소견이관찰되어이에대한기관지경을이용한세척이시행되었다. 뇌간압박증상으로인해환자의자가호흡이여전히약하였고, 삼킴기능의약화로인한흡인성폐렴의우려로수술 3일후에기관절개술이시행되었으며, 발열을동반한무기폐와화농성객담의배출이지속되어수술후 10일째까지기계호흡을유지하였다. 이후무기폐증상이호전되는양상을보여 T-piece를통한자발호흡으로전환하였고, 수술후 12일째흉부 X-선촬영에서정상폐상태로호전되었음이확인되었다. 환자는수술후 16일째일반병실로이송되었고수술후 42일째의식은명료하나뇌신경마비및반신마비가지속되는상태로, 기관절개를유지한채타병원으로전원되었다. 고 해면상혈관기형은임산부에서뇌출혈을일으키는중요한원인중하나이다. 약 0.47% 의발생률을보이는이혈관 찰 기형은대부분 30 39세사이에서발견되며 [1], 주증상은출혈과연관된신경학적증상및발작으로알려져있다 [2]. 출혈이일어날연발생률은 0.6% 정도이나, 재출혈의연발생률은이보다높은 4 5% 로, 특히젊은여성에서재출혈의가능성이높은것으로알려져있다 [1]. 본증례의환자와같이뇌간에위치하는해면상혈관기형의경우출혈의발생가능성이더욱높은것으로알려져있다. 뇌간내해면상혈관기형출혈의연발생률은 2.5 5.0% 로, 혈관기형의직경이 1 cm 이상이거나, 환자의나이가 24세미만인경우, 또는정맥기형과연관된경우출혈발생률이증가한다 [3]. 자기공명영상은해면상혈관기형을진단하는가장유용한검사로알려져있으며, 병변의위치를알아낼수있을뿐만아니라정맥기형의유무, 출혈이있을경우출혈이발생한시점을평가하는데에도도움이될수있다 [2]. 임산부에서는산모와태아의대사요구량증가에따라심박출량과혈액량이증가한다. 임신중심박출량은심박수와일회심박출량의상승으로인하여증가하게되며, 진통과정및분만직후에심박출량의증가와혈압의상승이높게나타난다. 이러한임신기간중의여러요소의영향으로인해해면상혈관기형의형태학적, 임상적소견의변화를겪게되는데, 혈관기형의크기가증가할수있으며, 정확한발생률은알려져있지않으나, 출혈의발생률또한높아질수있다 [4]. 이러한변화는에스트로겐, 프로게스테론과같은여성호르몬과연관된것으로알려져있으며, 해면상혈관기형과더불어동정맥기형, 모야모야병과같은다른혈관기형들역시여성호르몬의영향으로인한형태학적변화가가능한것으로알려져있다 [5]. 또한임신중에는태반형성을위해혈관성장인자들이증가하게되는데, 이로인해서도혈관생성과해면상혈관기형의크기가증가할수있으며, 출혈의발생률역시증가하는것으로보인다 [6]. 해면상혈관기형을동반한임산부의치료계획에관하여서는증상이없는환자또는팔다리의경미한무감각, 저린증상등의비교적가벼운증상만나타나는환자의경우에적극적인치료를시행하기보다는보존적인치료를유지하며경과를관찰하는것이일반적이다 [7]. 그러나일상생활에제약을주는증상을보이거나증상이점차악화하는경우에는수술적치료를고려해야하며, 심각한증상이없는환자의경우에도출혈이발생했던과거력이있는경우, 가족성해면상혈관기형인경우, 정맥기형을동반한경우에는수술적치료를고려해야한다. 임신 32주이후, 태아체중이 2,000 g 이상이면분만을시도할수있으며, 심한혈압상승을피하고자제왕절개술이나무통분만을하는것이일반적이다. 본증례의환자는입원당시임신 31주 1일이었으며예상태아체중이 2,000 g 미만이었다. 반신마비, 구토, 연하곤란등비교적심한증
박수경외 3 인 :Cesarean section in pontine hemorrhage 45 상이있었음에도불구하고임신유지를원하는환자와보호자의의견을존중하여신경외과, 산부인과의협의하에최대한비수술적치료를하며증상악화가없는한임신을유지하기로하였다. 그러나임신 31주 2일에급격한증상악화로의식이혼미해져응급수술을시행받게되었으며, 입원중의식혼미와동반된구토로인하여폐흡인이발생하기에이르러, 수술중적절한산소화에어려움을겪은것으로여겨진다. 한편, 해면상혈관기형의수술후조기합병증으로는일시적뇌신경마비, 편측감각소실및마비등이흔히나타나며, 조기수술이 1년결과의독립적예측인자로보고된바있다 [8]. 저자들은다양한약제들의태아노출을최소화하고임신상태와관련된모체의혈역학적동요를종료시킨후신경외과적수술을진행하는것이유리할것으로판단되어본증례에서는제왕절개술을먼저시행하는것으로결정하였다. 임산부의수술을위해전신마취가필요할경우임신과관련하여산모에게나타날수있는여러가지생리학적변화들에대해고려해야한다. 특히, 임산부에대한마취를시행하면서겪게되는가장중요한문제중하나는기도확보의어려움일것이다. 산모의신체적변화에따른어려운환기및기관삽관의가능성과더불어, 임신후기에발생할수있는위장내이물의폐흡인을방지하기위하여빠른연속마취유도와기관삽관이필요한경우가많다. 그러나이러한마취방법은교감신경계에강한자극을줄수있고, 이로인해뇌내출혈이발생하거나이미존재하는출혈의양이증가할수있으므로이에대한적절한예방이필요하다 [9]. 본증례에서는기관삽관에따른카테콜아민반응과혈압상승을고려하여 lidocaine과함께 propofol을사용하였다. 제왕절개술을위한마취유도에서사용되는 propofol과 thiopentone의효과를비교한몇몇연구에의하면대부분의경우신생아의 Apgar score는두약제간에뚜렷한차이를보이지않았다 [10]. 또한, succinylcholine은두개내압을일시적으로상승시키는것으로알려졌지만본증례의경우임신후기에해당하는환자로전신의부종상태등으로인한예상되는기도확보의어려움과술전구토의병력을고려하여빠른기관내삽관을위해불가피하게 succinylchoine을사용하게되었다 [11]. 저자들은마취중혈역학적안정상태를꾀하여뇌관류와자궁태반관류를동시에보존하는것을목표로하였다. 신경외과적수술에서수술중저혈압및저체온상태를유지하는마취가흔히시행되는데, 임산부의경우에는태반으로공급되는혈류가감소될수있고이로인해태아의저산소혈증이유발될수있으므로제왕절개술을먼저시행하도록하였다 [12]. 또한, 두개내압이상승되어있는환자에서태아만출후투여되는 oxytocin은경도의저혈압과약 간의심박출량상승을유도할수있으나 80 120 mu/kg/h의 oxytocin 투여는평균동맥압에유의한변화를야기하지않는다고알려져있어신경외과수술전에안전하게자궁수축을유도할수있을것으로판단하였다. 한편, methyl ergometrine은말초혈관의수축을일으켜대뇌혈류량을증가시킬수있으므로주의하여사용하여야한다 [13]. 0.25 0.5 g/kg 정도의적은양의 mannitol은임산부에게안전한것으로알려져있으나, 일반적으로태반을통과하게되며그결과태아의탈수를일으킬수있으므로, 본증례에서는수술자와상의하여신경외과수술중 mannitol을투여하였다 [14]. 제왕절개수술시작부터두개내압을낮추기위해과환기를적용하였으나, 과도한양압환기로인한흉강내압을상승과이에따른정맥환류와심박출량의감소및자궁으로공급되는혈류의감소를최소화하기위해 25 30 mmhg의동맥혈이산화탄소분압을유지하였으며, 이는태아에게무해한것으로알려져있다 [15]. 해면상혈관기형을동반한임산부의치료방법에대한명확한지침은없으며그증례또한충분하지않아환자의치료계획을수립하는데있어어려움이있는것이사실이다. 더욱이수술적치료가필요할경우에는신경외과, 산부인과, 마취과의사가협조하여충분한술전평가와계획을세우는것이매우중요하다. 산모와태아의상태에대한정확한의학적판단뿐만아니라해당의료진들사이의원활하고적극적인의사소통을통해환자에게적합한치료전략을세워야한다. REFERENCES 1. Robinson JR, Awad IA, Little JR. Natural history of the cavernous angioma. J Neurosurg 1991; 75: 709-14. 2. Kivelev J, Niemelä M, Hernesniemi J. Characteristics of cavernomas of the brain and spine. J Clin Neurosci 2012; 19: 643-8. 3. Abla AA, Lekovic GP, Turner JD, de Oliveira JG, Porter R, Spetzler RF. Advances in the treatment and outcome of brainstem cavernous malformation surgery: a single-center case series of 300 surgically treated patients. Neurosurgery 2011; 68: 403-14. 4. Safavi-Abbasi S, Feiz-Erfan I, Spetzler RF, Kim L, Dogan S, Porter RW, et al. Hemorrhage of cavernous malformations during pregnancy and in the peripartum period: causal or coincidence? Case report and review of the literature. Neurosurg Focus 2006; 21: e12. 5. Dias MS, Sekhar LN. Intracranial hemorrhage from aneurysms and arteriovenous malformations during pregnancy and the puerperium. Neurosurgery 1990; 27: 855-65. 6. Kiliç T, Pamir MN, Küllü S, Eren F, Ozek MM, Black PM. Expression of structural proteins and angiogenic factors in cerebrovascular anomalies. Neurosurgery 2000; 46: 1179-91. 7. Nagamine N, Shintani N, Furuya A, Suzuki S, Nonaka A, Abe
46 Anesth Pain Med Vol. 12, No. 1, 2017 F, et al. Anesthetic managements for emergency cesarean section and craniotomy in patients with intracranial hemorrhage due to ruptured cerebral aneurysm and arteriovenous malformation. Masui 2007; 56: 1081-4. 8. Chotai S, Qi S, Xu S. Prediction of outcomes for brainstem cavernous malformation. Clin Neurol Neurosurg 2013; 115: 2117-23. 9. Hawkins JL. Anesthesia-related maternal mortality. Clin Obstet Gynecol 2003; 46: 679-87. 10. Gin T, O'Meara ME, Kan AF, Leung RK, Tan P, Yau G. Plasma catecholamines and neonatal condition after induction of anaesthesia with propofol or thiopentone at caesarean section. Br J Anaesth 1993; 70: 311-6. 11. Tran DT, Newton EK, Mount VA, Lee JS, Wells GA, Perry JJ. Rocuronium versus succinylcholine for rapid sequence induction intubation. Cochrane Database Syst Rev 2015; (10): CD002788. 12. Wang LP, Paech MJ. Neuroanesthesia for the pregnant woman. Anesth Analg 2008; 107: 193-200. 13. Korula G, Farling P. Anesthetic management for a combined Cesarean section and posterior fossa craniectomy. J Neurosurg Anesthesiol 1998; 10: 30-3. 14. Martinez-Tica J, Vadhera RB. Disorders of the central nervous systemin pregnancy. In: Obstetics Anesthesia and Uncommon Disorders. 2nd ed. Edited by Gambling DR: New York, Cambridge University Press. 2008, pp 167-90. 15. Wlody DJ, Weems L. anesthesia for neurosurgery in the pregnant patient. In: Cottrell and Young's Neuroanesthesia. 5th ed. Edited by Cottrell JE: Philadelphia, Mosby, Inc. 2010, pp 416-24.