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대한소화기내시경학회지 2008;36:292-297 내시경적결찰술과경화요법으로치료한십이지장정맥류출혈 - 증례보고및국내문헌고찰 - 경상대학교의학전문대학원내과학교실, 건강과학연구원 이재민ㆍ김태효ㆍ이창민ㆍ강동오ㆍ민현주ㆍ김현진ㆍ정운태ㆍ이옥재 Duodenal Variceal Bleeding Treated with a Combination of Endoscopic Ligation and Injection Sclerotherapy - Two Case Reports and a Review of the Korean Clinical Literature - Jae Min Lee, M.D., Tae Hyo Kim, M.D., Chang Min Lee, M.D., Dong O Kang, M.D., Hyun Ju Min, M.D., Hyun Jin Kim, M.D., Woon Tae Jung, M.D. and Ok Jae Lee, M.D. Department of Internal Medicine and Institute of Health Science, Gyeongsang National University School of Medicine, Jinju, Korea 십이지장정맥류출혈은간문맥고혈압환자에서드물게발생하지만일단출혈하게되면생명을위협할정도로심하다. 치료방법으로는내시경적결찰술과경화요법, 수술적제거, 방사선학적중재시술등이있으나현재까지가장효율적인치료방법에대해서는정립이되어있지않다. 저자들은토혈및흑색변을주소로내원한간경변증환자에서발생한십이지장정맥류출혈을내시경적결찰술과경화요법으로치료에성공한 2 예를경험하였기에국내의문헌고찰과함께보고한다. 색인단어 : 십이지장정맥류, 내시경적결찰술, 내시경적경화요법 서 간문맥고혈압환자에서발생하는정맥류출혈은대량출혈및재출혈빈도가높아서빠르고정확한진단과치료가요구되는응급질환이다. 출혈부위는식도및위정맥류출혈이대부분이지만드물게는이소성으로십이지장, 공장, 회장, 충수돌기, 하행결장, 직장및 S자결장등에서도발생할수있다. 그중십이지장정맥류는이소성정맥류의 1/3을차지하고출혈은거의발생하지않는것으로알려져왔다. 1,2 그러나일단출혈하게되면생명의위협이될정도로심하다. 최근에는십이지 론 접수 :2008 년 3 월 13 일, 승인 :2008 년 5 월 6 일연락처 : 김태효, 경남진주시칠암동 90 번지우편번호 : 660-702 경상대학교의학전문대학원내과학교실 Tel: 055-750-8726, Fax: 055-755-9078 E-mail: kimthy@medimail.co.kr 장정맥류출혈시비수술적인방법으로내시경적경화술, 내시경적결찰술, 경정맥간내문맥-간정맥단락술 (transjugular intrahepatic portosystemic shunt) 등이보고되고있지만아직효율적인치료방법은정립되어있지않다. 8,15,16 저자들은토혈및흑색변을주소로내원한간경변증환자에서십이지장정맥류출혈로내시경적결찰술과경화요법으로성공적으로치료한 2예를국내의문헌고찰과함께보고한다. 1. 증례 1 증 53세남자가 4일전부터시작된흑색변과어지러움을주소로내원하였다. 환자는 30년이상매일소주 3병 ( 알코올약 210 gm) 이상마시는음주력과알코올간경변증을진단받은병력이있었다. 그외특이한과거력및가족력은없었다. 내원당시활력징후는혈압 112/65 례 292

이재민 외: 내시경적 결찰술과 경화요법으로 치료한 십이지장 정맥류 출혈 mmhg, 맥박수 분당 104회, 호흡수 분당 20회, 체온 o 36.4 C이었다. 진찰 소견에서 급성병색을 보였으나 의식 은 명료하였다. 결막은 창백하였으나 공막에 황달은 없 었고 흉부 청진 소견은 정상이었다. 복부는 약간 팽만되 어 있었으나 압통이나 반발통은 없었고 이동성 탁음 (shifting dullness)과 액체파문(fluid wave)은 관찰되지 않 았다. 비위관 삽입에서 응고된 혈액이 배출되었고 직장 수지 검사에서 흑색변 소견을 보였다. 검사실 소견에서 3 혈색소 6.2 g/dl, 적혈구 용적율 18%, 백혈구 12,530/mm 3 (호중구 82.3%), 혈소판 160,000/mm 이었다. 혈청 생화학 검사에서 총 단백 5.8 g/dl, 알부민 2.3 g/dl, 총 빌리루 빈/직접 빌리루빈 2.0/0.8 mg/dl, AST/ALT 97/41 IU/L, alkaline phosphatase/r-gtp 102/429 IU/L, prothrombin time 은 17.4초(INR 1.45)이었다. 간염바이러스 표지자 검사는 HBsAg 음성, anti-hbs 음성, anti-hcv 음성이었다. 내원 당일 응급으로 시행한 상부 위장관 내시경 검사 에서 적색 징후를 보이지 않는 선상의 청색 식도정맥류 (F1, Lm, Cb, RC-)와 문맥고혈압성 위점막 소견을 관찰 하였으나 뚜렷한 출혈 병변은 관찰할 수 없었다. 십이지 장 제2부위에 결절상의 비교적 큰 정맥류가 보이고 일 부의 표면에 미란을 관찰하였고 주위에 선혈이 보여 최 근 출혈 병소로 확인하였다(Fig. 1A). 내시경적 결찰술을 293 시행하고 주위에 ethanolamine oleate 10 cc로 경화술을 시행하였다(Fig. 1B, 1C). 이 후 출혈소견은 나타나지 않 았고 환자는 퇴원하였다. 2개월 후 외래에서 추적한 상 부 위장관 내시경 검사에서는 십이지장 정맥류는 완전 소실되었으며 중심부에 궤양 반흔과 점막추벽 집중 소 견만 관찰되었다(Fig. 1D). 이후 환자는 재출혈 없이 외 래에서 추적관찰 중이다. 2. 증례 2 63세 여자가 1일 전부터 시작된 토혈과 흑색변을 주 소로 내원하였다. 환자는 6년 전에 B형 간염 바이러스 에 의한 간경변증과 6번 분절에 간세포암을 진단받고 쐐기절제술을 시행 받은 과거력이 있었다. 음주와 흡연 은 하지 않았고 가족력에서 특이사항은 없었다. 내원 당 시 활력 징후는 혈압 110/60 mmhg, 맥박수 분당 64회, 호흡수 분당 24회, 체온 36.6oC이었다. 진찰 소견에서 급 성병색을 보였으나 의식은 명료하였다. 결막은 약간 창 백하였으나 공막에 황달은 없었고 흉부 청진 소견은 정 상이었다. 복부는 편평하고 부드러웠으며 압통이나 반발 통은 없었다. 직장 수지 검사에서 흑색변 소견을 보였다. 검사실 소견에서 혈색소 10.6 g/dl, 적혈구 용적율 30%, 백혈구 9,460/mm3 (호중구 69.1%), 혈소판 98,000/mm3이었 Figure 1. Endoscopic findings. (A) Large tortuous vascular engorgement with a central red spots is noted on the duodenal second portion. (B) Spurting bleeding from a duodenal varix is shown. (C) Endoscopic ligation and endoscopic injection sclerotherapy are successfully performed. (D) Follow-up endoscopy about two months later shows a banding-induced ulcer scar.

294 대한소화기내시경학회지 2008;36:292-297 다. 혈청 생화학 검사에서 총 단백 4.4 g/dl, 알부민 2.4 g/dl, 총 빌리루빈/직접 빌리루빈 1.9/0.4 mg/dl, AST/ ALT 20/11 IU/L, alkaline phosphatase 429 IU/L, prothrombin time은 16.2초(INR 1.30)이었다. 간염바이러스 표지자 검사는 HBsAg 양성, anti-hbs 음성, anti-hcv 음성이었 다. 종양표지자 검사에서 AFP 1.49 ng/ml이었다. 내원 당일 응급으로 시행한 상부 위장관 내시경 검사 에서 문맥고혈압성 위점막 소견 외에는 식도와 위에 정 맥류 및 출혈을 시사하는 병변은 없었다(Fig. 2A). 십이 지장 제 2부 주위에 선혈을 관찰하였고 일부 표면에 미 란을 동반한 결절상의 큰 정맥류가 보였다(Fig. 2B). 최 근 출혈 병소로 판단하고 먼저 내시경적 결찰술을 시행 한 후 주위에 ethanolamine oleate 15 cc를 주입하였다 (Fig. 2C). 이 후 환자는 출혈소견 나타나지 않아서 퇴 원하였고 2개월 후 추적한 내시경에서 십이지장 정맥류 는 완전 소실되었다(Fig. 2D). 재출혈 없이 외래에서 추 적관찰 중이다. 알려져 있으나 십이지장 정맥류 출혈빈도는 알려진 바 3,4 없다. 십이지장 정맥류는 식도 정맥류와 달리 장벽의 깊은 곳에 위치하고 또한 직경이 작고 길이가 짧아 혈 5 류에 대한 저항이 적기 때문에 출혈이 드물다. 하지만 출혈할 경우 식도 정맥류보다는 내시경적 지혈에 한계 가 있어 치명적인 대량 출혈의 위험이 있다. 십이지장 정맥류는 간문맥 고혈압으로 혈류가 상장간막 정맥, 상 췌십이지장 및 하췌십이지장 정맥, 위십이지장 정맥 등 으로 다량 유입됨으로써 유발되는 후복막 측부 문맥전 신단락(retroperitoneal collateral porto-systemic shunt)에 의 1 해 발생한다. 십이지장 정맥류 형성의 원인으로는 간경화와 연관된 문맥압 항진증이 30%로 가장 흔하며 췌장염, 종양, 혈전 증 등으로 생기는 비정맥 폐쇄가 25%, 혈전증, 감염, 종 6 양의 결과에 따른 문맥 폐쇄가 25% 정도를 차지한다. 십이지장 정맥류가 주로 발생하는 위치는 제2부와 3부 이고 약 50 60%에서 식도 정맥류나 위 정맥류를 동반 7 고 찰 이소성 정맥류는 식도와 위분문부 이외의 장소에서 생기는 정맥류를 일컫는 것으로 출혈빈도는 3.6 5%로 한다. 본 증례를 포함하여 현재까지 국내에서 보고된 21예를 살펴보면 모든 예에서 간경화가 동반되었고 간 경화의 원인으로 B형 간염 바이러스가 11예, 알코올이 5예, 원인불명이 4예, C형 간염 바이러스가 1예였다. 발 생 부위로는 제2부에서 15예, 제3부에서 4예, 제1부와 2 Figure 2. Endoscopic findings. (A) There is no varix on the distal esophagus. (B) A large tortuous vascular engorgement with a central red spots is noted on the duodenal second portion. (C) Endoscopic ligation and endoscopic injection sclerotherapy are successfully performed. (D) Follow-up endoscopy about two months later shows the disappearance of the duodenal varices.

이재민외 : 내시경적결찰술과경화요법으로치료한십이지장정맥류출혈 295 부그리고제2부와 3부에서각각 1예씩발생하였고식도또는위정맥류를동반한경우는 12예 (57.1%) 였다. 이중에서 1예에서만출혈가능성이높은 F3의식도정맥류가관찰되었고나머지는모두 F1의정맥류소견을보였다 (Table 1). 십이지장정맥류의진단으로상부위장관내시경검사가가장중요하며식도나위정맥류의동반유무도확인이가능하다. 하지만십이지장제 2부의원위부나그하방에있는경우내시경검사로진단하기어렵기때문에내시경진단율은약 44% 로보고되고있다. 1 그러므로상부위장관조영술, 복부전산화단층촬영, 비장문맥및상장간막혈관조영술, 진단개복술등이추가적인검사로고려될수있다. 십이지장정맥류출혈의효과적인치료에대해서는아직논란의여지가많다. 과거에는수술적방법으로정맥류결찰술또는절제술, 십이지장부분절제술, 하공정맥-장간막정맥단락술, 비정맥-신정맥단락술, 미주신경절제술, 위공장문합술등을선호하였으나사망률이 30 40% 로높고비단락수술의약 40% 에서재출혈이보고되어최근에는거의시행하지않는다. 1 비수술적방법으로는내시경적경화요법및결찰술, 경정맥간내문맥-간정맥단락술, 풍선폐쇄역행경정맥정맥류경화술 (balloon-occluded retrograde transvenous obliteration) 등이있으며치료효과가비교적높고수술에비해합병증이적어최근에많이사용하고있다. 국내증례들을살펴보면치료로수술적치료가 7예, 내시경적경화요법이 12 Table 1. Data Obstained from a Review of 19 Cases with Duodenal Variceal Bleeding Reported in the Korean Literature, and Present Cases Authors Sex/Age Cause C-P class Location Associated varices Treatment Outcome Present case M/53 Alcohol B 2nd EV [F1, Lm, RC( )] EBL+EIS (EO) Alive Present case F/63 HBV B 2nd NA EBL+EIS (EO) Alive Son, et al 8 M/45 Alcohol B 2nd EV [F1, Li, RC( )] EIS (Histoacyl) Alive Weon, et al 9 F/48 Idiopathic A 2nd NA EIS (Histoacryl) Alive Lee, et al 10 F/68 HBV C 3rd EV [F1, Li, RC( )] EIS (EO)*, EBL (DS) Alive Baek, et al 11 F/50 HBV B 2nd EV [F3, Lm, RC(+)], Partial small bowel resection*, GV [F1, Lc, RC( )] EIS (Histoacryl), Alive Kee, et al 12 M/58 HBV B 2nd EV [F1, Li, RC( )] TIPS*, EBL+EIS (EO) Alive Kim, et al 13 M/46 HBV B 2nd NA EIS (EO)*, EBL Alive Hong, et al 14 M/49 HBV B 2nd EV [F2] EBL+EIS (EO) Alive Yoon, et al 15 M/68 HCV C 2nd NA TIPS Alive Choi, et al 16 F/68 HBV C 3rd NA EBL Alive Kim, et al 17 F/38 HBV C 2nd & 3rd None TIPS Alive Choi, et al 18 M/61 HBV B 2nd EV [F1, RC( )] EIS (EO & thrombin) Alive Song, et al 19 F/23 Idiopathic A 3rd None Distal splenorenal shunt Alive Kang, et al 3 F/57 HBV B 2nd EV [F1, Li, RC( )] Bleeder ligation /duodenal devascularizaiton Alive Kang, et al 3 M/63 Alcohol B 2nd EV [F1, Li, RC( )] Bleeder ligation /duodenal devascularizaiton Death Kang, et al 3 M/66 Alcohol B 2nd EV [F1, Li, RC( )] EIS (Histoacryl & EO)*, Death, bleeder ligation /duodenal devascularizaiton Lee, et al 4 F/39 Idiopathic NA 3rd EV [F1] Partial duodenal resection Alive Yang, et al 20 M/24 Idiopathic A 2nd None Bleeder ligation Death /portocaval shunt Seo, et al 21 M/54 Alcohol B 1st & 2nd EV [F1] EIS (EO, thrombin) Death Lee, et al 22 F/42 HBV B 2nd None Propranolol Alive *not effective. upper gastrointestinal bleeding. sepsis. CP, Child-Pugh; HBV, hepatitis B virus; HCV, hepatitis C virus; NA, not assessed; EV, esophageal varix; GV, gastric varix; EBL, endoscopic band ligation; EO, ethanolamine oleate; DS, detachable snare; EIS, endoscopic injection sclerotherapy; TIPS, transjugular intrahepatic portosystemic shunt.

296 대한소화기내시경학회지 2008;36:292-297 예, 내시경적결찰술이 7예, 경정맥간내문맥-간정맥단락술이 3예, 약물치료 (propranolol) 가 1예로사용되었다. 그중에서수술적치료 3예와내시경적경화요법 1예에서치료후환자가사망하였다. 이중수술적치료는대부분재출혈로사망하였으며내시경적경화요법후에사망한 1예의경우는허혈성대장염에대한우측결장절제술후발생한패혈증이주요사인이었다. 그리고 1999 년이후에보고된 12예의경우 2예에서만경정맥간내문맥-간정맥단락술로치료하였고나머지는모두내시경적치료를통해성공적으로십이지장정맥류출혈을치료하였다 (Table 1). 따라서내시경적치료가십이지장정맥류출혈의진단과치료에대한접근성이뛰어나다는장점뿐만아니라좋은치료효과및예후를보여줌을알수있다. 또한국내증례에서내시경적결찰술과경화요법의병합요법을사용하여식도정맥류출혈을치료한경우는 4예였는데모두에서성공적인치료결과를보였다. 반면내시경적경화요법만을사용한 12예중 3예에서치료실패를보였다 (Table 1). 그러므로내시경적치료에있어서단독요법에비해병합요법이치료효과에있어서더우월함을예상할수있다. 하지만이러한예측에대한보다더많은연구가추후필요하다. 결론적으로간문맥고혈압환자에서원인이뚜렷하지않은상부위장관출혈이있는경우반드시십이지장정맥류출혈을고려해야하고수술적치료나방사선학적중재시술에앞서내시경적치료가일차적치료로시도되어야한다. ABSTRACT A duodenal varix is a rare cause of hemorrhage in patients with intrahepatic and extrahepatic portal hypertension. However, bleeding in these patients is serious and often life threatening. Treatments for duodenal variceal bleeding include endoscopic injection sclerotherapy, endoscopic ligation, surgical procedures and interventional radiology. We report two cases of duodenal variceal bleeding in a 53- year-old male patient and a 63-year-old female patient with liver cirrhosis that presented with hematemesis and melena. Emergency upper endoscopy examinations revealed the presence of large nodular varices with ruptured erosion on the top of the second portion of the duodenum. A combination of the use of endoscopic ligation and endoscopic injection sclerotherapy was performed and successful hemostasis and eradication of duodenal varices was possible in all cases. Another 19 cases of duodenal variceal bleeding that have been reported in the Korean clinical literature were reviewed. (Korean J Gastrointest Endosc 2008;36:292-297) Key Words: Duodenal varix, Endoscopic ligation, Endoscopic injection sclerotherapy 참고문헌 1. Khouqeer F, Morrow C, Jordan P. Duodenal varices as a cause of massive upper gastrointestinal bleeding. Surgery 1987;102: 548-552. 2. Lebrec D, Benhamou JP. Ectopic varices in portal hypertension. Clin Gastroenterol 1985;14:105-121. 3. Kang JK, Park IS, Chung JB, et al. Duodenal varices causing massive upper gastrointestinal hemorrhage. Korean J Gastrointest Endosc 1996;16:493-503. 4. Lee JS, Yun SS, Kim EK, et al. A case of bleeding duodenal varices confirmed with intra-operative endoscopy. Korean J Gastrointest Endosc 1991;11:29-32. 5. Hashiguchi M, Tsuji H, Shimono J, Azuma K, Fujishima M. Ruptured duodenal varices: an autopsy case report. Hepatogastroenterology 1999;46:1751-1754. 6. Kotfila R, Trudeau W. Extraesophageal varices. Dig Dis 1998;16:232-241. 7. Linder S, Wiechel KL. Duodenal varicose veins. Surg Endosc 1991;5:31-35. 8. Son BK, Sohn JH, Chang MH, Park YK, Kim TY, Jeon YC. A case of successful endoscopic injection sclerotherapy with N-butyl-2-cyanoacrylate for ruptured duodenal varices. Korean J Gastroenterol 2007;49:336-340. 9. Weon CS, Baik SG, Kim SH, et al. A case of spurting duodenal variceal bleeding treated with an endoscopic sclerotherapy in a patient with biliary cirrhosis. Korean J Gastrointest Endosc 2004;28:127-130. 10. Lee SJ, Song EK, Han XJ, Lee SO. A successful management of ruptured duodenal varix by means of endoscopic ligation with detachable snare. Korean J Gastrointest Endosc 2002;24: 113-116. 11. Baek JY, Chae HS, Kim HR, et al. A case of successful endoscopic injection sclerotherapy with N-butyl-2-cyanoacrylate for bleeding duodenal varices misdiagnosed initially. Korean J Gastrointest Endosc 2002;25:153-157. 12. Kee YW, Jeong SI, Park MH, et al. A successful endoscopic therapy for uncontrolled duodenal varix after transjugular intrahepatic portosystemic shunt. Korean J Gastrointest Endosc 2002;24:294-298. 13. Kim HS, Shim SG, Sung IK, Jo DH, Lee HS, Jung CW. A case of bleeding duodenal varix treated by endoscopic band ligation. Korean J Med 2002;63:220-224. 14. Hong SH, Park DK, Kim ES, et al. A case of a successful

이재민외 : 내시경적결찰술과경화요법으로치료한십이지장정맥류출혈 297 management of the duodenal varix treated by endoscopic band ligation and injection sclerotherapy. Korean J Gastrointest Endosc 2001;23(abstr):376A. 15. Yoon YJ, Hahn KH, Lee SY, et al. A case of massive bleeding duodenal varices successfully controlled with transjugular intrahepatic portosystemic shunt. Korean J Gastroenterol 2001;38:292-295. 16. Choi BK, Lee SO, Lee ST, Kim DK, Ahn DS. A case of successfully controlled bleeding duodenal varix by endoscopic band ligation. Korean J Gastrointest Endosc 1999;19(abstr): 142A. 17. Kim IH, Lee DH, Shin HJ, et al. Duodenal variceal bleeding treated with a transjugular intrahepatic portosystemic shunt. Korean J Gastrointest Endosc 1999;19:281-286. 18. Choi H, Cheun KI, Lee SC, et al. A successful endoscopic injection sclerotherapy of a bleeding duodenal varix. Korean J Gastrointest Endosc 1998;18:249-255. 19. Song SC, Sohn DH, Mun GH, et al. A case of bleeding duodenal varices in a patient with idiopathic portal hypertension. Korean J Gastrointest Endosc 1998;18:244-248. 20. Yang DH, Cho SW, Sim CS, Moon C. A case report of duodenal variceal bleeding in liver cirrhosis. Korean J Med 1985;29:849-852. 21. Seo HS, Whang IS, Lee HS, Hyun JH. A case of superior mesenteric arteriovenous malformation presented as duodenal varix bleeding and ischemic colitis. Korean J Med 1987;32: 530-535. 22. Lee DK, Kim NH, Park HI, Lee JH, Jung YK, Ok JH. A case report of duodenal varices presenting repetitive upper gastrointestinal bleeding. Korean J Gastroenterol 1984;16:277-281.