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현택 국
5 years ago
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1 하대정맥필터삽입후합병증으로발생한 Phlegmasia Cerulea Dolens 1 예 순천향대학교의과대학천안병원내과학교실 조영신, 김종화, 이호성, 최재성, 나주옥, 서기현, 김용훈 A Case of Phlegmasia Cerulea Dolens as a Complication Caused by Placement of Inferior Vena Cava Filter Young Sin Cho, M.D., Jong Hwa Kim, M.D., Ho Sung Lee, M.D., Jae Sung Choi, M.D., Ju Ock Na, M.D., Ki Hyun Seo, M.D., Yong Hoon Kim, M.D. Department of Internal Medicine, Cheonan Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine, Cheonan, Korea Inferior vena cava filters are increasingly being used as an alternative to anticoagulation therapy for the prevention of pulmonary embolism. However, using an Inferior vena cava filter may result in clinically significant complications. Phlegmasia cerulea dolens is a rare disease that presents with acute complete venous occlusion due to extensive thrombosis in the lower extremity. It is characterized by intense pain, edema, decreased pulses and a cyanotic extremity. We report here on a case of phlegmasia cerulea dolens that was accompanied with disseminated intravascular coagulation (DIC) as a complication of the placement of an inferior vena cava filter in a patient who had been previously diagnosed with pulmonary embolism, and the patient had recently developed a cerebral hemorrhage due to a traffic accident. (Tuberc Respir Dis 2008;65: ) Key Words: Phlegmasia cerulea dolens, Inferior vena cava filter, Pulmonary embolism 서 하대정맥필터는심부정맥혈전증이있는환자에서폐색전증을예방하기위한이차적인방법으로최근사용이증가하는추세이다. 현재미국에서는연간약 5만명의환자가하대정맥필터를사용하는것으로추산된다 1. 특히항응고제를투여할수없는금기사항을가진심부정맥혈전증환자에게하대정맥필터를삽입하면폐색전증의발생을줄이지만하대정맥혈전증, 삽입부위혈전증, 혈관내필터의이동, 하대정맥천공, 반복되는심부정맥혈전증과같은필터삽입과관련된여러가지합병증을일으킬수있다 2. Phlegmasia cerulea dolens (blue painful inflammation of leg) 는정맥혈전증, 원위부맥박의소실, 허혈성통증및자주색의출혈반을특징으로하며급성경과와치명적 Address for correspondence: Ju Ock Na, M.D. Department of Internal Medicine, Soonchunhyang University College of Medicine, 23-20, Bongmyeong-dong, Cheonan , Korea Phone: , Fax: juokna@hanmail.net Received: Jun. 24, 2008 Accepted: Jul. 25, 2008 론 인결과를초래하는매우드문질환이다 3. 이러한임상증상은급성정맥혈전증에의한사지의정맥혈류완전폐쇄로일어나게된다. 하대정맥필터삽입에의해발현된 phlegmasia cerulea dolens 는외국문헌에드물게보고되었으나국내에서는아직까지보고된바없다 3-5. 저자들은말기전립선암으로치료하던중발생한폐동맥색전증및하지의심부정맥혈전증으로항응고제를경구투여하던환자에서교통사고로인한뇌출혈로더이상항응고제를복용할수없어하대정맥필터를삽입하였고, 삽입후급성으로발생한 phlegmasia cerulea dolens 및범발성혈관내응고장애 (disseminated intravascular coagulation, DIC) 로사망한 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례환자 : 남자, 70세주소 : 의식장애과거력 : 30년전폐결핵진단받고결핵약복용후완치판정받았으며, 4년전에전립선암으로고환절제술및항암치료시행받았고, 현재뼈에전이된말기전립선암 225

YS Cho et al: Phlegmasia cerulea dolens caused by placement of vena cava filter Figure 1. Initial simple chest radiography shows cardiomegaly. Figure 2.

사회력 : 30갑년의흡연력있으나 4년전부터금연한상태임. 가족력 : 특이사항없음. 현병력 : 내원 1일전오토바이사고로인한뇌자상으로지역병원에서입원치료중의식저하가발생하여외상성뇌출혈의심하에본원응급실로전원되었다. 진찰및신체검진 : 응급실내원시혈압은 130/70 mmhg, 맥박은 85회 / 분, 호흡수는 19회 / 분및체온은 37.0 o C이었다.

2 YS Cho et al: Phlegmasia cerulea dolens caused by placement of vena cava filter Figure 1. Initial simple chest radiography shows cardiomegaly. Figure 2. Precontrast brain computed tomography shows multiple contusional hemorrhage in both frontal and left temporal lobe. 상태이며 7개월전폐색전증, 하지심부정맥혈전증진단하에경구 warfarin으로항응고제를복용하고있었다. 사회력 : 30갑년의흡연력있으나 4년전부터금연한상태임. 가족력 : 특이사항없음. 현병력 : 내원 1일전오토바이사고로인한뇌자상으로지역병원에서입원치료중의식저하가발생하여외상성뇌출혈의심하에본원응급실로전원되었다. 진찰및신체검진 : 응급실내원시혈압은 130/70 mmhg, 맥박은 85회 / 분, 호흡수는 19회 / 분및체온은 37.0 o C이었다. 의식은혼미상태였으며지남력은혼돈된상태였다. 두피에는열상과함께부종이있었다. 청진소견이나복부진찰에서는특이사항은없었고양측다리에서압통이나함요부종은관찰되지않았으며양측말초동맥맥박은양호하게촉지되었다. 검사실소견 : 내원당시말초혈액검사상백혈구 28,000/mm 3 ( 중성구 83%, 림프구 9%, 호산구 0%), 적혈구 9.4 g/dl, 혈소판 193,000/mm 3 이었으며 C-반응단백은 68 mg/l 로증가되어있었다. 특수혈액검사에서프로트롬빈시간 1.27 INR, 부분트롬보플라스틴시간은 30.9 sec이었다. 혈청생화학검사상 BUN 7.7 mg/dl, 크레아티닌 0.5 mg/dl, 총단백 6.3 g/dl, 알부민 4.0 g/dl, AST 24 IU/L, ALT 12 IU/L, 총빌리루빈 0.8 mg/dl, 칼슘 8.3 mg/dl, 인 1.9 mg/dl, 총콜레스테롤 126 mg/dl, 중성지방 120 mg/dl, 나트륨 140 meq/l, 칼륨 4.0 meq/l, Cl 106 meq/l 이었다. 내원 5일후에시행한 D-dimer 는 22.2 μg/ ml ( 정상치 0 0.5) 로상승되어있었다. 심초음파및방사선학적소견 : 흉부 X-선검사에서경한심비대소견이보였으나폐침윤소견이나흉수소견은보이지않았다 (Figure 1). 내원시시행한뇌전산화단층촬영에서는오른쪽전두엽과두정엽에선상의두개골골절이있었고양측전두엽과왼쪽측두엽에다량의좌상성출혈소견이보이고있었다 (Figure 2). 환자는내원 7개월전시행한흉부폐색전전산화단층촬영에서우측주폐동맥과양측엽간동맥에폐색전및심장초음파에서중등도의폐동맥고혈압 (55 mmhg) 소견을보였던환자이고, 기저질환인말기전립선암으로인하여폐색전증의재발위험이높다고판단되어환자의정확한상태를파악하기위해흉부폐색전전산화단층촬영, 심장초음파및하지의도플러초음파검사등을시행하였다. 흉부폐색전전산화단층촬영에서는좌하폐동맥에색전으로생각되는국소관내충만결손이보여폐색전증이여전히남아있음을알수있었고 (Figure 3) 심장초음파에서는좌심실박출률은 65% 이었고중등도의폐동맥고혈압 (46 mmhg) 이관찰되었으나, 하지도플러초음파검사에서는폐색전증진단당시인 7개월전과비교하여오금정맥과장딴지정맥에심부정맥혈전이호전보이고있었으며정상적인혈류를유지하고있었다. 임상경과 : 환자는대량의뇌출혈진단받고스테로이드주사및만니톨주사로보존적치료시행하였으며중환자 226

Tuberculosis and Respiratory Diseases Vol. 65. No. 3, Sep. 2008 Figure 3. Contrast pulmonary embolism computed tomography shows filling defect at the left inferior lobar pulmonary arteries. Figure 4.

러초음파검사를필터삽입 24시간후에다시시행하였으며초음파검사상하대정맥필터는제자리에잘위치되어있었으나, 하지에정상적인혈류가보이지않고하대정맥필터이하부위에다량의혈전이관찰되었다 (Figure 5).

53 INR, 부분트롬보플라스틴시간은 66.2 sec, D-dimer 20.7 μg/ml, 항트롬빈 III 38% ( 정상치 80 120), FDP 20 μg/ml ( 정상치 0 5.0), 섬유소원 85 mg/ml ( 정상치 180 450), BUN 77.3 mg/dl, 크레아티닌 4.

3 Tuberculosis and Respiratory Diseases Vol. 65. No. 3, Sep Figure 3. Contrast pulmonary embolism computed tomography shows filling defect at the left inferior lobar pulmonary arteries. Figure 4. A venacavogram shows an IVC filter in the infrarenal inferior vena cava. Figure 5. Color doppler scan reveals an absence of flow at the vena caval filter insertion site. 러초음파검사를필터삽입 24시간후에다시시행하였으며초음파검사상하대정맥필터는제자리에잘위치되어있었으나, 하지에정상적인혈류가보이지않고하대정맥필터이하부위에다량의혈전이관찰되었다 (Figure 5). 환자는악화되는임상양상으로인하여하지혈전증에대한치료를지연시킬수없어뇌출혈악화의위험을감수하고저분자량헤파린 60 mg을하루두번피하주사하기시작하였으며급성신부전의악화로지속적정정맥혈액투석을시작하였다. 환자는내원 9일째의식이혼수상태로악화되며혈액검사에서 DIC소견 ( 백혈구 23,000/mm 3, 적혈구 7.6 g/dl, 혈소판 96,000/mm 3, 프로트롬빈시간 2.53 INR, 부분트롬보플라스틴시간은 66.2 sec, D-dimer 20.7 μg/ml, 항트롬빈 III 38% ( 정상치 ), FDP 20 μg/ml ( 정상치 0 5.0), 섬유소원 85 mg/ml ( 정상치 ), BUN 77.3 mg/dl, 크레아티닌 4.7 mg/dl 의상승과함께핍뇨, 생체징후악화및비가역적인쇼크로인하여사망하였다. 실에서기계호흡을시행하면서집중경과관찰을하였다. 환자는내원 4일째흉부폐색전전산화단층촬영과하지도플러초음파검사로폐색전증및심부정맥혈전증이 7개월전과비교시약간호전은보이지만여전히남아있는것으로진단되었다. 하지만뇌출혈로인해이전부터시행해오던경구와파린을이용한항응고요법을지속할수없어내원 5일째하대정맥필터를삽입하였다 (Figure 4). 필터삽입후 24시간후부터양하지부종및양하지원위부맥박의감소, 양하지의청색증, 핍뇨소견이보였다. 필터삽입에의한혈전합병증을감별하기위해도플 고찰폐색전증은폐동맥내의혈전으로인한호흡곤란, 흉통, 저산소혈증을특징으로하는질환이며하지의심부정맥혈전증, 악성종양, 수술, 장기간의부동자세등이위험인자로알려져있다. 폐색전증은무증상에서부터사망에이르기까지다양한임상양상을보이며미국에서는매년 40만명에서 60만명이폐색전증을진단받고 5만명이상에서치명적인결과를초래한다 6. 와파린과헤파린을이용한항응고치료가폐색전증과심부정맥혈전증에일차 227

4 YS Cho et al: Phlegmasia cerulea dolens caused by placement of vena cava filter 치료로서선택되고있지만항응고제치료가출혈로인해사용이불가능한경우나적절한항응고제치료중에도재발하는정맥혈전, 항응고제치료에금기인경우에서는하대정맥필터를사용할수있다 년대와 1940년대폐색전증과심부정맥혈전증으로진단받고항응고제치료에금기인환자에서대퇴정맥결찰술이나하대정맥결찰술이시행되었으나치료성적이좋지않았으며수술과연관된합병증이발생되었다 년그린필드하대정맥필터가소개된후항응고제치료에금기인폐색전증과심부정맥혈전증환자에서필터의사용이지속적으로증가하였으며현재미국에서는연간 5만명의환자가하대정맥필터를사용하는것으로보고되고있다 8. 하대정맥필터의사용에대한유용성은많은논의가되어왔으며 1998년프랑스에서조사한 200명의하대정맥필터를사용한환자와 200 명의하대정맥필터를사용하지않은심부정맥혈전증환자의비교연구에의하면초기에는필터를사용한환자에서폐색전증의발생률이낮았으나장기적인경과관찰에서는두환자군간에결과의차이는보이지않았다 9. 비록하대정맥필터가초기에폐색전증의발생을줄이지만장기적으로혈전과관련된합병증과관련이많아하대정맥필터의사용에는아직까지논란이있다. 하대정맥필터와관련된합병증을살펴보면심부정맥혈전증 (5.9 32%), 하대정맥혈전증 (3.6 36%) 및천자부위혈전증 (23 36%) 으로조사되었으며필터의종류와시술방법에따라발생률에차이가있어향후더연구가필요한것으로생각된다 6. Phlegmasia cerulea dolens는 1938 년 Gregoire 10 에의해서정맥혈전증, 허혈성통증, 자주색의출혈반을가지는환자의임상양상을설명하면서처음으로기술되었다. 급성심부정맥혈전증은사지의정맥혈류배출을폐쇄시키고정맥압의급격한상승을초래하게되며이러한정맥압의상승은주위조직으로체액의혈관외유출을일으키고동맥연축및부분폐쇄의결과를일으킨다. 결국 phlegmasia cerulea dolens는침범된사지의통증, 부종, 맥박의소실, 반상출혈과같은증상및징후를동반하며심한경우침범된사지의괴사및절단을초래할수있다 11. Phlegmasia cerulea dolens 는종양, 심혈관질환또는감염등병적인상태에서호발하는것으로알려져있으며, 임상양상의중증도는혈전성폐쇄의위치, 정맥우회배출로의존재, 증상발현의시간등과관련이있다 12. 하대정맥필터의삽입과관련된합병증중하대정맥혈전증은하지의동맥과정맥순환에장애를초래하여 phlegmasia cerulea dolens 를일으킬가능성이있으며외국문헌에서드물게보고가되고있다. Aruny 등 3 은폐암을동반한폐색전증환자에서상부위장관출혈로인해하대정맥필터삽입후사망한 phlegmasia cerulea dolens 증례를보고하였으며, Martin 등 5 은폐색전증을동반한고관절골절환자에서하대정맥필터를삽입후발생한 phlegmasia cerulea dolens 증례를보고하였다. 본증례와마찬가지로발표된다른증례에서도출혈위험성으로인해항응고치료를시행하지않았으며따라서하대정맥필터삽입후발생하는 phlegmasia cerulea dolens 의여부는하대정맥필터삽입과동시에시행되는항응고치료여부가영향을미칠것으로생각해볼수있다. Phlegmasia cerulea dolens 는매우드문질환이기때문에적절한치료에대해서많은논란이있다. 우선내과적치료로서항응고제, 압박스타킹, 하지거상을시도해볼수있다. 내과적치료가비침습적인장점이있지만재관류되는시간이늦고관류후에도많은합병증이존재하기때문에항응고제단독치료는권장되지않는다. 다음으로시도해볼수있는치료로는스트렙토키나제를이용한혈전용해이다. 재관류되는시간이빠르고관류후에혈전후성증후군이드물다는장점이있지만전신적인혈전용해치료는출혈의위험이있기때문에주의깊게사용해야한다. 한조사에따르면헤파린단독치료와스트렙토키나제치료를비교해보았을때혈전용해율은스트렙토키나제를사용한환자에서는 45% 였지만헤파린을사용한군에서는 4% 로스트렙토키나제를사용한군에서치료성적이좋았으나혈전용해제를사용한경우 4.5% 에서출혈이있었다 13,14. 적극적인내과적치료에실패했을경우또는혈전용해제에적응증이되지않는경우침습적인혈전절제술이나카테터를이용한혈전용해술을시도해볼수있다. 하지만아직수술적인치료에대한정확한효과에대해서는좀더연구가필요한실정이다. 본증례는진행된전립선암환자에서수개월전폐색전증과심부정맥혈전증을진단받고경구항응고제치료중에발생한외상성뇌출혈로항응고제사용중단후하대정맥필터를삽입하였다. 환자는필터삽입후급격히진행하는하지부종, 하지맥박소실, 급성신부전및급격히진행되는 DIC소견으로초음파시행후 phlegmasia cerulea dolens 를진단하였으며, 생체징후가불안정하여뇌출혈위험성을감수하고헤파린을사용하였으나결국사 228

5 Tuberculosis and Respiratory Diseases Vol. 65. No. 3, Sep 망하였다. 본증례로보았을때하대정맥필터사용후에도필터삽입후발생할수있는혈전성합병증을감안하여절대적금기증이없다면항응고치료를동시에지속하는것이합병증을예방하는데도움이될것으로보인다. 그러나, 항응고제치료에절대적금기증을가진경우하대정맥필터를삽입시에는혈전성합병증을항상고려하며 phlegmasia cerulea dolens 발생가능성을염두에두어야하겠다. 또한 phlegmasia cerulea dolens 발생시혈전용해제등을사용할수없는상황이라면조기에카테터를이용한치료나수술적치료를고려해볼수있겠다. 요 저자들은폐색전증과심부정맥혈전증을이전에진단받았던말기전립선암환자에서외상성뇌출혈로인해항응고제치료를시행하지못하여하대정맥필터를삽입후하지부종, 하지맥압소실, 급성신부전및 DIC 등으로사망한 phlegmasia cerulea dolens 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 약 참고문헌 1. Stein PD, Kayali F, Olson RE. Twenty-one-year trends in the use of inferior vena cava filters. Arch Intern Med 2004;164: Joels CS, Sing RF, Heniford BT. Complications of inferior vena cava filters. Am Surg 2003;69: Aruny JE, Kandarpa K. Phlegmasia cerulea dolens, a complication after placement of a bird s nest vena cava filter. AJR Am J Roentgenol 1990;154: Feinman LJ, Meltzer AJ. Phlegmasia cerulea dolens as a complicati on of percutaneous insertion of a vena caval filter. J Am Osteopath Assoc 1989;89: Martin JG, Marsh JL, Kresowik T. Phlegmasia cerulea dolens: a complication of use of a filter in the vena cava. J Bone Joint Surg Am 1995;77: Patel SH, Patel R. Inferior vena cava filters for recurrent thrombosis: current evidence. Tex Heart Inst J 2007;34: Büller HR, Agnelli G, Hull RD, Hyers TM, Prins MH, Raskob GE. Antithrombotic therapy for venous thromboembolic disease: the Seventh ACCP Conference on Antithrombotic and Thrombolytic Therapy. Chest 2004; 126:401S-28S. 8. Greenfield LJ, McCurdy JR, Brown PP, Elkins RC. A new intracaval filter permitting continued flow and resolution of emboli. Surgery 1973;73: Decousus H, Leizorovicz A, Parent F, Page Y, Tardy B, Girard P, et al. A clinical trial of vena caval filters in the prevention of pulmonary embolism in patients with proximal deep-vein thrombosis. N Engl J Med 1998;338: Gregorie R. Phlegmasia caerulea dolens. Presse Med 1938;46: Bertelsen S, Anker N. Phlegmasia coerulea dolens: pathophysiology, clinical features, treatment, and prognosis. Acta Chir Scand 1968;134: Yan BP, Kiernan TJ, Gupta V, Ajani AE, Schainfeld RM. Combined pharmacomechanical thrombectomy for acute inferior vena cava filter thrombosis. Cardiovasc Revasc Med 2008;9: Comerota A, Aldridge SC. Thrombolytic therapy for deep venous thrombosis: a clinical review. Can J Surg 1993; 36: Schweizer J, Kirch W, Koch R, Elix H, Hellner G, Forkmann L, et al. Short and long term results after thrombolytic treatment of deep venous thrombosis. J Am Coll Cardiol 2000;36:

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<31322E20C1F5B7CA D B9DAC1BEC0CD2DB1E8BCF6C8AB2E687770> 대한내과학회지 : 제 88 권제 3 호 2015 http://dx.doi.org/10.3904/kjm.2015.88.3.303 하대정맥필터내혈전의관상동맥와이어를이용한기계적제거술 1예 부산보훈병원 1 내과, 2 심혈관센터 박종익 1 김수홍 2 손창배 2 이시원 2 오송희 1 정민웅 1 박세령 1 Mechanical Thrombectomy by the Rolling