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316 Minho Han, et al. Right Subclavian Double Steal Syndrome CASE REPORT Korean J Clin Lab Sci. 2017;49(3):316-321 https://doi.org/10.15324/kjcls.2017.49.3.316 pissn 1738-3544 eissn 2288-1662 The Role of Duplex Sonography in Right Subclavian Double Steal Syndrome Minho Han 1, Bok Hee Jin 2, Hyo Suk Nam 1 1 Department of Neurology, Severance Hospital, Yonsei University, Seoul, Korea 2 Department of Clinical Laboratory Science, Wonkwang Health Science University, Iksan, Korea 우측빗장밑이중혈류빼앗김증후군에서이중초음파검사의유용성 한민호 1, 진복희 2, 남효석 1 1 연세대학교세브란스병원신경과, 2 원광보건대학교임상병리학과 The occurrence of subclavian steal syndrome is possible in patients with either severe stenosis or occlusion in the left proximal subclavian or brachiocephalic arteries. Limited and insufficient blood flow in the vessel with a lesion induces blood supply from the opposite side via any of the connected vessels, which is called a subclavian steal phenomenon. The duplex sonography is useful for detecting this phenomenon. Some patients who experience this phenomenon complain of vertebrobasilar insufficiency, such as headache or numbness and weakness in the arm, and so on. Subclavian steal syndrome means subclavian steal phenomenon accompanied by these symptoms. We present a patient with focal severe stenosis of the brachiocephalic artery, manifested as blood flow reversal in the vertebral, and a to-and-fro waveform pattern in the external carotid, internal carotid, and common carotid arteries. Key words: Subclavian steal syndrome, Duplex sonography, Vertebrobasilar insufficiency Corresponding author: Minho Han Department of Neurology, Severance Hospital, Yonsei University, 50-1 Yonsei-ro, Seodaemun-gu, Seoul 03722, Korea Tel: 82-2-2228-5283 Fax: 82-2-393-0705 E-mail: umsthol18@gmail.com This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Copyright 2017 The Korean Society for Clinical Laboratory Science. All rights reserved. Received: July 3, 2017 Revised 1 st : August 1, 2017 Revised 2 nd : August 2, 2017 Revised 3 rd : August 4, 2017 Revised 4 th : August 4, 2017 Accepted: August 4, 2017 서론빗장밑혈류빼앗김증후군 (subclavian steal syndrome, 이하 SSS) 은좌측몸쪽부분빗장밑동맥 (subclavian artery, 이하 SCA) 혹은팔머리동맥 (brachiocephalic artery, 이하 BCA) 에심한혈관협착이나폐색이원인이되어발생한다. 상대적으로 BCA에비해좌측몸쪽부분 SCA에서흔히발생한다. 병변을가지는혈관은팔의말초부위로혈류를원활히공급하지못하고, 병변이없는팔보다약 20 mmhg 정도혈압이낮아지게된다. 혈류공급장애로인한양팔의혈압차는베르누이의원칙에의해혈압이높은쪽척추동맥 (vertebral artery, 이하 VA) 의혈류 가뇌바닥동맥 (basilar artery, 이하 BA) 으로온전히유입되지못하고, 혈압이낮은쪽 VA 를경유하여팔의먼쪽부분으로일부혈류가역류하는빗장밑혈류빼앗김현상 (subclavian steal phenomenon) 이발생하게된다 [1]. 이러한현상은모든환자에게증상을유발시키지는않지만, 일부환자에게척추뇌바닥혈류부전 (vertebro-basilar insufficiency) 혹은허혈성말초동맥질환 (ischemic peripheral arterial disease) 증상을호소하게한다. SSS는빗장밑혈류빼앗김현상과더불어신경학적증상이반드시동반될경우로정의할수있다. 증상을호소하는 SSS 환자는수술이나시술에의한혈류방향의교정이증상개선에도움이되는것으로알려져있다. 최근그물망 (stent) 을이용한혈관

Korean J Clin Lab Sci. Vol. 49, No. 3, September 2017 317 중재적시술이증상개선을위한치료로많이이용되고있다 [2]. 좌측또는우측 SSS 환자는목동맥 (carotid artery, 이하 CA) 이중초음파검사 (duplex sonography) 에서 VA 의혈류가역류하는것을관찰할수있다. 이러한현상은대부분 VA 에국한되어관찰되지만, 이와더불어바깥목동맥 (external carotid artery, 이하 ECA) 과전방순환계를담당하는온목동맥 (common carotid artery, 이하 CCA) 및속목동맥 (internal carotid artery, 이하 ICA) 에서이중초음파검사를이용한혈류빼앗김현상이관찰되는경우는매우드물다 [3]. 기존국내의증례보고는 SSS환자에서국소적으로 VA 에서만역행성혈류양상을관찰하였고, 증상을개선하기위한다양한치료를실시한후증상이호전됨을확인하여이중초음파검사와각치료법의유용성에대해보고하였다 [1]. 본증례는국외에서보고된바는있지만, 국내에서는아직보고되지않은우측빗장밑이중혈류빼앗김증후군 (right subclavian double steal syndrome) 에대해보고하고자한다. 이연구는연세의료원세브란스병원연구심의위원회의승인을받은후시행되었다 (IRB No: 4-2017-0538). 증례 2010년 4월에실시한종합검진에서이상소견이없었고, 특이적으로내과적과거력이없었던 65세남자가평소가끔찌르는양상의가슴통증이있었으나곧사라져추가적인정밀검사나치료없이지내던중 2011년 1월말오후 8시경에택시를타고귀가하다가구음장애 (dysarthria) 와우측팔과다리에위약감이발생하여응급실로내원하였다. 응급실에서예진을통해뇌경색이의심되어신경과에관련된검사를하던중혈압이떨어지고생리식염수투여에도반응이없었으며, 중심정맥압 (central venous pressure) 이 15 cmh 2O로측정되었다. 심전도의 II, III, avf 유도에서도비정상 Q파와심장표지자 (cardiac biomarker) 의상승소견이보였고, 새벽 5시경 ST분절상승소견이관찰되어관상동맥조영술이시행되었으며, 오른심장동맥 (right coronary artery, RCA), 왼앞내림가지 (left anterior descending artery, LAD), 왼휘돌이가지 (left circumflex artery, LCX) 모두에서심장동맥질환이관찰되어경피적경혈관심장동맥확장술 (percutaneous transluminal coronary angioplasty, PTCA) 을통해그물망 (stent) 을삽입하는시술을시행하였다. 또한뇌혈관조영술을통해우측중간대뇌동맥 (middle cerebral artery, 이하 MCA) 에서뇌경색이관찰되었다 (Figure 1). 6개월경과후뇌경색추적조사로외래에서시행된경두개도플러초음파검사 (transcranial Doppler, 이하 TCD, TC8080, Viasys healthcare, Pennsylvania, USA) 에서좌측 MCA와앞대뇌동맥 (anterior cerebral artery, 이하 ACA) 각각 96 cm/s, 102 cm/s 로약간증가된혈류속도가관찰되었고, 우측 VA 의 SSS에서특징적으로관찰되는전후유동 (to and fro flow) 이관찰되었다 (Table 1). 이중초음파검사 (duplex sonography, IU22, Philips, Washington, USA) 에서종단면 (longitudinal view) 으로부터경동맥의혈류속도와혈관의내경및내중막복합체두께 (intima-media thickness, IMT) 가측정되었고, 횡단면 (transverse view) 에서직경 1.4 mm 이상의죽상판 (atheromatous plaque) 의개수와형태를확인하였다 [4]. 양쪽 CCA, ECA, ICA 에서죽상동맥경화증이발견되었지만, 심한협착은없었고, TCD와마찬가지로우측 VA 에서 SSS의특징적인혈류패턴이관찰되었다. 또한우측 CCA와 ICA 및 ECA 모두에서전후유동이관찰되었다 (Figure 2, 3). 심장동맥시술이시행되고 1년경과후입원하여우측 BCA와 SA에그물망을이용한피부경유혈 Figure 1. Magnetic resonance angiogram (MRA) in right subclavian-carotid double steal syndrome. MRA reveals severe stenosis in brachiocephalic artery.

318 Minho Han, et al. Right Subclavian Double Steal Syndrome Table 1. TCD findings in a patient with right subclavian double steal syndrome MFV (cm/s) Right side (Rt) Rt. MCA pro 77 0.63 Rt. MCA dis 71 0.61 Rt. ACA Rt. PCA 25 0.87 Rt. Opth 14 0.58 Rt. Siphon 35 0.71 Rt. VA 9 1.90 Left side (Lt) Lt. MCA pro 96 1.00 Lt. MCA dis 32 0.63 Lt. ACA 102 1.10 Lt. PCA 48 0.80 Lt. Opth 22 1.30 Lt. Siphon 40 0.86 Lt. VA 41 1.40 BA pro 59 1.30 BA dis 55 1.10 Abbreviation: MFV, mean flow velocity; PI, pulsatility index; MCA, middle cerebral artery; ACA, anterior cerebral artery; PCA, posterior cerebral artery; Opth, ophthalmic artery; Siphon, distal internal carotid artery; VA, vertebral artery; BA, basilar artery; pro, proximal; dis, distal. PI 관경유혈관성형술 (percutaneous transluminal angioplasty) 을시행하였고, 시술로인한후유증없이성공적으로치료한후퇴원하였다 (Figure 4). 고찰본증례는아직까지국내에서보고된바가없는빗장밑이중혈류빼앗김증후군에대한이중초음파검사소견이다. SSS의원인이되는죽상동맥경화성말초혈관질환은좌측몸쪽부분 SCA 에서빈번하게발생하고, 상대적으로드물게우측 BCA가원인이되어증상을유도한다. 이러한발생률의차이는대동맥활 (aortic arch) 로부터분지되는좌측 SCA의분지각도가 BCA보다급변하는각도를가지고있어보다많은와류를일으키고, 따라서죽상동맥경화의잠재성을증가시키는것으로생각된다 [5]. 이중초음파검사에서관찰되는특징적인전후유동혈류양상은심장이수축하는시기에반대쪽 VA 의혈류일부가온전히 BA로유입되지못하고병변이있는 VA 로역행하는혈류가발생하여나타난다. 이는 SSS 진단의중요한단서이며, 병변이있는부위의 VA 에서만국한되어나타난다 [6]. 현재까지다양한 SSS 와관련된증례들이보고되고있고, 이들은 SSS에서전형적으로 Figure 2. Duplex sonography in right subclavian-carotid double steal syndrome. (A) Right common carotid artery, (B) Right internal carotid artery, (C) Right external carotid artery, (D) Right vertebral artery.

Korean J Clin Lab Sci. Vol. 49, No. 3, September 2017 319 Figure 3. Duplex sonography in left carotid arteries. (A) Left common carotid artery, (B) Left internal carotid artery, (C) Left external carotid artery, (D) Left vertebral artery. Figure 4. Percutaneous transluminal angioplasty with stent (PTA). (A) Before PTA, (B) After PTA. VA 에서만국한되어나타나는역행성혈류양상을발견하고, 각각환자특성에맞게다양한치료방법중적절한치료법을가지고치료하여, 증상및혈류양상의개선을확인함으로써특정치료법과이중초음파검사의유용성을알리는데초점을두고있다 [1,7-10]. Filis 등은 2008년본증례와유사한증례를보고하였고, 이를 Right subclavian double steal syndrome 이라고 명명하였다 [3]. 본증례는우측 BCA의심한협착이원인이된다. 상대적으로드물게발생하는일종의우측 SSS에포함되며, CA에서도혈류빼앗김현상의관찰은아직국내에보고된바없고, 국외에서도보기어려운증례이다. 대부분혈류빼앗김현상이후방순환계를담당하는 VA 에서만관찰되는것과는달리전방순환계에해당하는 CA에서도전후유동혈류양상이관찰되

320 Minho Han, et al. Right Subclavian Double Steal Syndrome 었기때문에기존에보고된증례들과는다르게매우드문경우이고, 이현상은더욱척추뇌바닥혈류부전을악화시킬것으로예상된다. 혈류파형은심장수축말기에대동맥판막 (aortic valve) 과폐동맥판막 (pulmonary valve) 이동시에닫히면서혈류파형에서패임이관찰된다. 이를중복맥박패임 (dicrotic notch) 이라부르며, 중복맥박패임전은수축기혈류를의미하고, 중복맥박패임직후부터는이완기혈류를의미한다. 대부분 SSS 의심환자에서중간수축기부분의혈류가바닥선을향하여약간내려와있는패임이관찰되고, 이러한환자를대상으로반응성충혈검사 (reactive hyperemia test) 를시행한다 [11]. 반응성충혈검사란외부에서다양한방법으로압력을주어특정혈관의혈류를차단하고, 일정시간이지난후차단한혈류를개통시켜해당혈관에일시적으로과잉혈류공급을유도하는검사이며, 아직 SSS 진단을위한표준화된프로토콜이마련되어있지않다. 본뇌혈류초음파검사실에서는병변부위의위팔에혈압계밴드를감고, 수축기혈압보다약 20 mmhg 더높은압력으로혈류를차단시킨다. 약 3분이지난시점에서급히공기를배출시켜혈류를개통함으로써혈류파형에서역행하는혈류양상이일시적으로더욱두드러지는지를관찰한다. 이검사를통해 SSS 환자의경우에는반응성충혈검사전에측정한혈류파형에비해반응성충혈검사직후혈류파형의수축기또는수축기와이완기혈류모두에서더욱심각한혈류의역행을관찰할수있고, 심지어파형이모두뒤집어지기도한다. SSS 의심환자에서반응성충혈검사는진단의정확성을높이는매우유용한검사이다. 본증례는우측 VA 에서혈류파형이모두가뒤집힌상태로관찰되어추가적으로반응성충혈검사를시행하지않고 SSS를진단하였다. 몇가지부족한점으로는 SSS에서주된소견으로양팔에서약 20 mmhg의혈압차가발생하지만, 추가적인혈압측정을하지못하였고 [5,8], 시술후추적검사를통해역행성혈류양상이정상적인혈류로회복되었는지확인하는것이중요하다. 그러나개인적인이유로내원하지않아추가적인정보를얻지못하였다. 또한, TCD 검사에서경동맥의혈류정보를측정하지못하였고, 이중초음파검사에서이중혈류빼앗김현상을확인하였다. TCD 검사에서턱밑창 (submandibular window) 으로부터경동맥의혈류정보를일상적으로측정하는검사실의경우에는 TCD 검사만으로도진단할수있을것으로생각된다. 이중초음파검사는자기공명영상 (magnetic resonance imaging, MRI) 이나전산화단층촬영술 (computed tomography, CT) 과같은영상촬영에서는측정할수없는다양한혈류역학적정보를비침습적으로얻을수있기때문에다른영상장비와더 불어상호보완적으로사용되고있으며, 질병의진단및예후를파악하는데유용하다. 특히, 이중초음파검사에서관찰되는특징적인전후유동혈류양상은무증상이거나증상이미미하여미처 SSS를의심하기어렵고, 허혈성뇌졸중평가시 CA와대뇌동맥고리 (cerebral arterial circle) 에지나치게집중한나머지영상촬영에서간과할우려가있는 SCA의협착유무및 SSS 진단에큰도움이된다. 이와더불어 SSS를겪고있는환자에서전형적인 SSS와빗장밑이중혈류빼앗김증후군을감별하여환자의진단및예후에더욱정확히파악하는데유용하게이용될수있다. 요약 빗장밑혈류빼앗김증후군은좌측몸쪽부분빗장밑동맥혹은팔머리동맥에심한혈관협착이나폐색이원인이되어발생한다. 병변이있는부위에서는제한적이며, 불충분한혈류가발생하여반대쪽으로부터연결혈관을통해일부혈액이유입될수있다. 이러한현상을빗장밑혈류빼앗김현상이라고한다. 이중초음파검사는빗장밑혈류빼앗김현상을측정하는데유용한다. 빗장밑혈류빼앗김현상을보이는일부환자에서는척추뇌바닥혈류부전혹은허혈성말초동맥질환증상을호소한다. 빗장밑혈류빼앗김증후군은빗장밑혈류빼앗김현상과더불어신경학적증상이반드시동반될경우로정의할수있다. 저자는팔머리동맥의심한협착을보이는환자에서척추동맥과더불어바깥목동맥과전방순환계를담당하는온목동맥및속목동맥에서이중초음파검사를이용한혈류빼앗김현상이관찰된증례를보고하고자한다. Acknowledgements: None Funding: None Conflict of interest: None REFERENCES 1. Kim BJ, Cho YP, Sohn HY, Lee EJ, Park SM, Kang DW, et al. Subclavian steal syndrome treated by axilloaxillary bypass surgery : the role of duplex sonography. J Korean Neurol Assoc. 2009;27(3):260-263. 2. Labropoulos N, Nandivada P, Bekelis K. Prevalence and impact of the subclavian steal syndrome. Annals of surgery. 2010; 252(1):166-170. 3. Filis K, Toufektzian L, Sigala F, Kardoulas D, Kotzadimitriou A, Lagoudianakis E, et al. Right subclavian double steal syndrome: a case report. J Med Case Rep. 2008;2:392. 4. Choe YH. Principles of carotid sonography and sonographic

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