Journal of Dental Hygiene Science Vol. 8, No. pp. 07~4 (008) 한국인의구강내소타액선종양의발생빈도와조직병리학적특성 x û w e w The Prevalence and Histopathologic Characteristics of Oral Minor Salivary Gland Tumors in Korean Patients Mi-Heon Ryu Dept. of Dental Hygiene, Namseoul University, Chonan City, 0-707, Korea "CTUSBDU The present study was based on the multicenter study and retrospective method of 00 patients with intraoral minor salivary gland tumors which were received at the Yonsei university dental hospital, Soonchunhyang Bucheon hospital and Yonsei university Severance hospital from 990 to 006. In this study, 6.5% of the cases were benign tumor and 8.5% were malignant tumor. Of the benign tumors, pleomorphic adenoma was the most common benign tumor (n=04) and Warthin s tumor, lymphangioma, myoepithelioma and basal cell adenoma were followed. Of the malignant tumors, adenoid cystic carcinoma was the most common malignant tumor (n=) and mucoepidermoid carcinoma, adenocarcinoma, carcinoma ex pleomorphic adenoma, metastatic adenocarcinoma and acinic cell carcinoma were followed. The most common primary tumor location was palate. The result of this study was compared with other previous reviews and showed some differences.,fz XPSET Salivary gland neoplasms, Oral cavity, Minor salivary gland 서 k w, w w k k. k w 0.4-6.5 w, -6.5% w w ). k w» k» s,, (intercalated duct), s, v s -4) ù k k s» w w w e p ùkü» w ƒ wš w w p œ w ƒ p ). w 5) ƒ š š š ù k w k w ƒ š šƒ w ü Corresponding author Tel: 04-580-560 Fax: 04-580-560 E-mail: apollon@nsu.ac.kr 론 k w w ƒ 6-8). ü k, w w w k w š w. 연구대상및방법 990 l 006 8 ¾ w e w, w w, w w, w w ü w k y y k y w. w k 00, e» mƒ ƒ w kƒ yw H/E (hematoxylin and eosin) ƒ w w. k y e» mw k H/E w w w š w p w. k» 99» (WHO) w (Table ) ).
The Prevalence and Histopathologic Characteristics of Oral Minor Salivary Gland Tumors in Korean Patients 5BCMF 99 WHO classification of salivary gland tumours Adenomas Pleomorphic adenoma Myoepithelioma (Myoepithelial adenoma) Basal cell adenoma Warthin's tumor (Adenolymphoma) Oncocytoma (Oncocytic adenoma) Canalicular adenoma Sebaceous adenoma Ductal papilloma Inverted ductal papilloma Intraductal papilloma Sialadenoma papilliferum Cystadenoma Papillary cystadenoma Mucinous cystadenoma Carcinomas Acinic cell carcinoma Mucoepidermoid carcinoma Adenoid cystic carcinoma Polymorphous low-grade adenocarcinoma (Terminal duct adenocarcinoma) Epithelial-myoepithelial carcinoma Basal cell adenocarcinoma Sebaceous carcinoma Papillary cystadenocarcinoma Mucinous adenocarcinoma Oncocytic carcinoma Salivary duct carcinoma Adenocarcinoma Malignant myoepithelioma (Myoepithelial carcinoma) Carcinoma ex pleomorphic adenoma (Malignant mixed tumor) Sqaumous cell carcinoma Small cell carcinoma Undifferentiated carcinoma Other carcinomas Nonepithelial tumors Malignant lymphomas Secondary tumors Unclassified tumors Tumor-like lesions Sialadenosis Oncocytosis Necrotizing sialometaplasia Benign lymphoepithelial lesion Salivary gland cysts Chronic sclerosing sialadenitis of submandibular gland Cystic lymphoid hyperplasia in AIDS 결 과 00 y (6.5%), 77 (8.5%) (Table ). û 87, :. (Table ). ƒ w w k x (pleomorphic adenoma) û (adenoid cystic carcinoma), tv (mucoepidermoid carcinoma), p (Warthin's tumor), (adenocarcinoma) x w (carcinoma ex pleomorphic adenoma), v (lymphangioma) (Table 5BCMF Benign and malignant gland tumors of oral minor salivary gland Type of tumor Benign salivary gland tumors Pleomorphic adenoma 04 Warthin tumor 7 Lymphangioma 4 Myoepithelioma Basal cell adenoma¾ Cystadenoma¾ Lipoma Schwanoma Malignant salivary gland tumors Adenoid cystic carcinoma Mucoepidermoid carcinoma 5 Adenocarcinoma 5 Carcinoma ex pleomorphic adenoma 5 Metastatic adenocarcinoma 4 Acinic cell carcinoma¾ Lymphoepithelioma-like carcinoma Polymorphic low-grade adenocarcinoma (PLGA) 77 5BCMF Sex distribution of the patients Tumor Male Female Benign 46 77 Malignant 4 6 77 87 00 ). y (4.5%), (9%), x (6%), (.5%) (Table 4). 4 l 70 ¾ w sw ù 50 (.5%) ƒ (Table 5). s³ 46. s³ 56.. 5BCMF Primary site of oral minor salivary gland tumors Location Palate 85 Minor salivary gland Maxilla Soft palate 8 Buccal cheek Mandible Lip 7 Retromolar trigone 5 Mouth floor 4 Mouth floor Tongue Vestibule Chin Unknown 6 00
Journal of Dental Hygiene Science Table 5. Age and sex distribution of the patients Age 0-9 0-9 0-9 0-9 40-49 50-59 60-69 70-79 80-89 Unknown Male 0 8 4 5 0 87 Female 0 6 0 5, Vol. 8, No. pp. 07~4 (008) 09 Primary site of pleomorphic adenoma Location Palate 65 Soft palate 5 Maxilla 0 Lip Buccal cheek Retromolar trigone Vestibule Mandible Unknown 6 04 Table 6. 6 8 6 4 5 00 다형성 선종은 04명(5%)의 환자 중 남성 8명, 여성 66명(:.7)에서 발생하였다. 9세부터 70세까지 분포하였 으나 50대에서 가장 많았다(평균 연령 46.7세). 다형성 선 종의 발생 부위는 경구개와 연구개를 포함하여 구개 부위 가 가장 많았다(Table 6). 다형성 선종의 조직학적 소견은 매우 다양하게 나타나 입방형의 상피세포가 관 구조를 이 루고 있거나 별 모양, 다각형, 방추형, 형질세포양(plasmacytoid) 등의 형태를 보이는 경우가 많았으며 부분적으 로 화생을 보이는 부위도 있어 연골양, 점액양 구조를 보 이는 경우도 있었다(Fig. A~F). 다형성 선종을 둘러싸고 있는 피막은 불완전한 피막을 보이는 경우가 많았으며 5 The pleomorphic adenoma showing variable histopathologic patterns (A) with plasmacytoid myoepithelial cells (B), ductal structures lined with cuboidal cells (C), well-differentiated sqaumous cells which are surrounded with typical myxoid zones (D) and myxochondroid area (E). F shows the penetration of tumor cells into surrounding normal structres(h/e stain, A, F : 50, B, C, D, E : 00). Fig..
0 The Prevalence and Histopathologic Characteristics of Oral Minor Salivary Gland Tumors in Korean Patients Table 7. Primary site of adenoid cystic carcinoma Location Palate Floor of mouth Buccal cheek Retromolar pad Chin Mandible Salivary gland Tongue Upper lip 4 8 예(.7%)에서 종양 피막을 뚫고 다발성으로 발생하는 소견이 관찰되었다. 선양 낭성 암종은 전체 00명의 환자 중 명(6%)으 로 두 번째로 많았으며 악성 타액선 종양으로는 가장 많 이 발생하였다. 남성 6명, 여성 6명으로 성별 차이는 없었으며 환자의 연령은 세부터 77세까지 분포하였으 나 60대에서 가장 많았다(평균 연령 57.4세). 선양 낭성 암종의 발생 부위는 경구개가 가장 많았고 구강저, 협점 막 등으로 나타났다(Table 7). 재발성인 경우는 예로서 이중 예의 경우 번의 재발을 보였다. 선양 낭성 암종의 조직학적 소견은 작고 짙게 염색되는 종양 세포가 cribriform pattern을 이루는 경우가 9예로 가장 많았고 관상 구조를 형성하는 경우가 예, 판상 구조(solid type) 를 이루는 경우가 예였다. 종양 세포의 신경 주위 침습 (perineural invasion)은 예(4.4%)였다. 조직학적으로 종양은 작고 짙게 염색되는 다각형의 세포로 이루어져 있 으며 둥근 island, anastomosing cord, duct-like pattern을 형성하고 있으며 안쪽 부위의 내강에서는 mucoid material을 형성하는 전형적인 cribriform pattern을 이루 고 있었다(Fig. A). 또한 대부분의 예에서 종양 세포의 신경 조직 침습이 관찰되었다(Fig. B). 점액표피암종은 전체 00명의 환자 중 5명(.5%)이 었으며 남성 0명, 여성 5명(:.5)에서 발생하였다. 환 자의 연령은 세부터 76세까지 분포하였으며 50대에서 가장 많았다(평균 연령 50.0세). 점액표피암종의 발생 부 위는 경구개가 가장 많았고 협점막, 구후 삼각, 입술 등으 로 나타났다(Table 8). 조직학적으로 점액표피암종은 점액 세포, epidermoid-type 세포, intermediate cell로 이루어져 있고 각기 다른 pattern과 비율을 보였다(Fig. A, B). 점 액표피암종의 조직학적 등급은 Auclair 등 의 기준에 의 하여 분류한 결과 4예가 저등급, 예가 고등급이었으며 예에서 재발을 나타냈다. 와틴씨 종양은 전체 00명의 환자 중 7명(.5%)이었으 며 남성 4명, 여성 명(.:)에서 발생하였다. 환자의 연 령은 48세부터 76세까지 분포하였고 평균 연령은 58.7세 였다. 와틴씨 종양의 발생 부위는 경구개가 가장 많았고 ) Fig.. A shows typical cribriform pattern of adenoid cystic carcinoma with variable amounts of mucohyaline material in cystic space. B shows the cells of adenoid cystic carcinoma infiltrating surround nerve sheaths (peripheral nerve invasion), which is another characteristics of adenoid cystic carcinoma(h/e stain, 00). 협점막, 구후 삼각, 입술 등으로 나타났다. 선암종과 다형성 선종에서 발생한 악성 종양이 각 5예 (.5%)로 나타났으며, 림프관종이 4예(%) 발생하였다. 선암종의 평균 연령은 67.0세, 다형성 선종에서 발생한 악성 종양의 평균 연령은 6.6세로서 연구된 종양 중 평 균 연령이 가장 높았으며 림프관종의 평균 연령은.8세 로서 가장 어린 연령대에 발생하였다. Table 8. Primary site of mucoepidermoid carcinoma Location Palate Buccal cheek Maxilla Soft palate Mandible Retromolar pad Tongue Lip Upper lip 9 4 5
Journal of Dental Hygiene Science, Vol. 8, No. pp. 07~4 (008) 의 성비를 보였다. 본 연구에서도 여성 호발 경향을 보여, 한국인의 소타액선 종양은 일본, 베네주엘라, 흑인 그룹과 마찬가지로 여성 호발율이 높은 것으로 생각된다. 양성 종양의 발생 연령은 평균 46.세, 악성 종양의 평 균 발생 연령은 56.세였다. 대부분의 보고에서 악성 종양 의 발생 연령이 양성 종양보다 높음을 보고하였다. 선암종과 다형성 선종에서 발생한 악성 종양의 평균 연령 이 가장 높았는데 다형성 선종에서 발생한 악성 종양의 경우 이미 존재하던 다형성 선종에서 발생하거나 여러 번 의 재발을 보이는 다형성 선종에서 발생하는 경우가 많아 평균 연령이 높은 것으로 생각된다. 점액표피암종의 경우 0대에서 발생하는 경우가 있어 비교적 젊은 연령층이 발 생하는 악성 종양으로 생각되었다. 림프관종의 발생 평균 연령이 가장 낮은 것은 림프관종을 발생 이상 질환으로 파악하는 것과 무관하지 않다고 생각된다. 소타액선 종양의 호발 부위는 구개였고 상악, 협점막 등의 순서로 소타액선 종양이 발생하였다. 소타액선 종양 의 발생 부위에 관한 보고는 상당히 다양한데 구개가 가 장 호발하는 부위인 점은 비슷하나 Yih 등 과 Takahashi 등, Jaber 의 보고에서는 구순에서 발생율이 높았음을 보고하여 본 연구와 차이를 보였다. 본 연구에서는 구순 의 발생율은 높지 않았다. 이는 치과 또는 구강악안면외 과에 내원하는 환자들의 경우 구순에 발생하는 질환을 주 소로 내원하는 빈도가 비교적 낮은 점과도 무관하지 않다 고 생각된다. 백 등 의 연구에서는 가장 호발하는 부위 는 구개였고 구순의 경우는 단 예만을 보고하여 본 연구 와 비슷한 결과를 보였다. 타액선 종양의 부위별 발생 빈도는 이하선이 가장 높은 빈도를 보이며, 소타액선, 악하선, 설하선의 비율로 발생 한다. 또한 악성 종양 빈도는 발생 부위에 따라 악성 빈 도가 달라지며 이하선의 경우 악성 종양의 발생율이 0~0%으로 가장 낮고 악하선, 소타액선으로 갈수록 높 아진다. 소타액선에 발생한 종양은 대타액선의 종양에 비하여 피막이 얇고 악성 종양의 발생율이 높다. 본 연 구에서는 소타액선 양성 종양의 비율이 6.5%로 나타나 다른 연구 결과와 차이를 보였다. 일본의 소타액선 종양 은 67.% 등으로 양성 종양의 비율이 특히 높았으며, 반대로 악성 종양의 발생율이 양성 종양보다 높은 경우 도 보고되었는데 5.4~88.%를 보였다. 본 연구 결과 소타액선 양성 종양 발생이 악성 종양보다 많았으며 일본 의 경우와 비슷하였다. 본 연구의 소타액선 종양 발생 빈도에서는 다형성 선종 이 5%로 나타나 Yih 등, Toida 등, 김 등 등의 국내 보고에서도 비슷하였다. 본 연구에서는 호발하는 양성 종 양의 경우 다형성 선종, 와틴씨 종양, 림프관종 등으로 가 장 호발하는 양성 종양이 다형성 선종인 점은 같았으나 이외의 종양에 대해서는 서로 차이를 보였다. Yih 등 의 보고에서는 호발하는 양성 종양이 다형성 선종과 단형성 4-6) 5), 4), 7) 8) 4) The histopathologic variant in mucoepidermoid carcinoma. In A, the epidermoid and mucous cells show a close combination, with formation of cystic cavity lined by mucous cells. In another mucoepidermoid carcinoma B, the epidermoid cells are intermixed with mucous cells in solid sheet(h/e stain, 00). Fig.. 고 찰 0) 0) ) 본 연구는 구강내 소타액선에서 발생하는 종양에 대한 후향적 연구로서 단일 지역의 특정 병원이나 연구소에서 단편적으로 시행하는 연구의 단점을 보완하기 위하여 4개 대학부속병원에서 990년부터 006년까지 소타액선 종양 으로 진단받은 00명의 환자에 대하여 조사하였다. 소타 액선 종양 환자의 분류 방법은 99년 세계보건기구 분 류 를 기준으로 하였으며, 대부분의 경우 치과 및 의과 임상기록지에 기록된 내용을 따라 분류하였으나 구강저 에 발생한 종양의 경우 설하선 주위의 점액성 소타액선과 설하선 기원의 종양을 감별하기 어려운 경우가 많아 구강 저와 설하선 종양을 구별하여 분류하지 않았다. 성별 발생 빈도에서는 여성 호발 경향을 보였다. 소타 액선 종양의 경우 인종별, 성별 발생 빈도의 차이가 있다 고 알려져 있으며, 양성 종양에서 여성 발생율이 높은 것 으로 보고하였다. 미국과 영국, 호주, 네덜란드의 연구에 서는 소타액선 종양의 성비가 :0.6에서 :.이나 남 아프리카, 베네주엘라, 일본 등지의 연구에서는 :.4~.0 ) 9-) ) 0) 5), 6) ) 8) 5) 6) 8)
The Prevalence and Histopathologic Characteristics of Oral Minor Salivary Gland Tumors in Korean Patients (canalicular adenoma) š w Neely 7) š x, û šw. x û v e 5), Isacsson Shear 70% x š w x.5 š w. w š p š w 6). 57~67.% w š w š Jansisyanont ) š %, Lopes ) 5% š w. x ƒ ƒ 55.5~9%. x 76.9%ƒ w. š x ƒ :.~:.5 š w y w ùkûš :.7. x w š v w ù v š w. w w w w. k w x w v ƒ, w k x 0). û tv, ùkû. ¾ š k ƒ w û ù tv š. Yih 8) š tv û, x (PLGA) š ) w š, Armed Forces Institute of Pathology(AFIP) k w û ù x w š w š tv ƒ w k š w ). w. Takahashi 4) û ƒ w tv w Toida 5) û tv ƒ w. Kusama 5) tv ƒ w 9.4%, 5.0%. Toida 5) ù Takahashi 4) š w ù š. k w w. rs s 90% w w ), k w rs s r wš, k rs s w k ), w š ). û 5 ) 80% ù 0 9% û ƒ š. w 5 z % ù 0 z 7% ). û w e x, û s» ¾ r ù» z wù w ). x (PLGA) 984 w y û š 984 ), 4). 984 z x š ù š, û v e, ùkü š. x ƒ ~5.7%.8~ 7), 0.6% 8). ù x š 4) x w š w š ƒ w ), š ƒw. k, ƒ ƒ ù w w ¾ šƒ yw». w» w ƒ ƒ. k w» w šƒ š AFIP w (case refer)ƒ» š, w ƒ w š w ƒ š ƒ w šƒ w yw, q w» 8). ¾ š k ùkü. w k p x š,. w š w x. k û, p,, Epstein-Barr virus, wš ), ù š k p, k w» ù k ƒ w. k,
Journal of Dental Hygiene Science Vol. 8, No., pp. 07~4 (008) yw w» w w ƒ Ÿ w w w š ƒ» p š w 99» w» w v w š. w ü k w wš w p,, z z w ƒ w w š ƒ. 요 약 ü w k w p w zw w ùkù k p wš 990 l 006 8 ¾ w e w, w w, w w ü w 00 k y e» m H/E mw.. 00 y (6.5%), 77 (8.5%) û 87,.. ƒ w w k x û, tv, p, x w, v.. y (4.5%), (9%), x (6%), (.5%). 4. 4 l 70 ¾ w sw 50 ƒ. s³ 46. s³ 56.. 5. x ƒ y w k 04 û 8, 66 w. s³ 46.7 ƒ w. w x,, ƒx, x, x s (plasmacytoid),, w v v š w. 6. û ƒ y w k û 6, 6 w. s³ 57.4 ƒ w. w cribriform pattern,, q x, s e. 7. tv 5 û 0, 5 w. s³ 50.0 ƒ w. w s, epidermoid-type s, intermediate cell sƒ. p, x w, v w. 8. w k p x š, x p k. 감사의글 006 ( w ) w w (KRF-006--E000). 참고문헌. Spiro RH: Salivary neoplasms: overview of a 5-year experience with,807 patients. Head neck Surg 8(): 77-84, 986.. Auclair PL, Ellis GL, Gnepp DR, Wenig BM, Janney CG: Salivary gland neoplasms; general considerations. In: Auclair PL, Ellis GL, Gnepp DR, eds. Surgical pathology of the salivary glands. WB Saunders, Philadelphia, pp.5-64, 99.. Sapp JP, Eversole LR, Wysocki GW: Contemporary Oral and Maxillofacial Pathology. nd ed. Mosby, Philadephia, pp.87, 56-70, 00. 4. Kumar V, Cotran RS, Robins SL: Robbins basic pathology. 7th ed. WB Saunders, Philadelphia, pp.78-79, 00. 5. Toida M, Shimokawa K, Makita H, Kato K, Kobayashi A, Kusunoki Y, Hatakeyama D, Fujitsuka H, Yamashita T, Shibata T: Intraoral minor salivary gland neoplasms: Review of cases. J Oral Maxillofacial Surg 6(6): 805-80, 005. 6. Kim KS, Kim SM: A Clinical Study Of Salivary Gland Tumors In Korean-The Classification of benign and malignant tumors and their individual prognosis. J Kor Oral Maxillofac Surg (): 87-08, 997. 7. Kim BS, Kim JG, Kim SK, Kim IC: The histological incidence of salivary gland tumors and problems in surgical technique. J Korean Surg Soc 4(6): 669-677, 988. 8. Park CS, Han WK, Kim CK: A Clinical Analysis of Salivary Gland Tumors. J Korean Surg Soc 6(5): 58-59, 984. 9. Bardwill JM, Reynolds CT, Ibanez ML, Luna MA: Report of 00 tumors of minor salivary glands. Am J Surg (4): 49-497, 966. 0. Chaudhry AP, Vickers RA, Gorlin RJ: Intraoral minor salivary gland tumors: an analysis of,44 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 4: 94-6, 96.. Eveson JW, Cawson RAP: Tumours of the minor (oropharyngeal) salivary glands: a demographic study of 6 cases. J Oral Pathol 4(6): 500-509, 985.. Chau MNY, Radden BG: Intra-oral salivary gland neoplasms: a retrospective study of 98 cases. J Oral Pathol 5(6): 9-4, 986.. Van der Wal JE, Snow GB, Van der Wal: Histological
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