untitled

Size: px

Start display at page:

Download "untitled"

인혜 선
5 years ago
Views:

1 Research in Vestibular Science Vol. 16, No. 3, September 2017 Case Report pissn , eissn 난치성양성돌발두위현훈의양상을보이는화골성내이염 1 예 한림대학교의과대학이비인후 - 두경부외과학교실 김동현, 성재문, 정휘경, 김창우 A Case of Labyrinthitis Ossificans Presenting as an Intractable Benign Paroxysmal Positional Vertigo Dong Hyun Kim, Jae Moon Sung, Hwi Kyeong Jung, Chang Woo Kim Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Hallym University College of Medicine, Seoul, Korea Received Jul 14, 2017 Revised Aug 6, 2017 Accepted Aug 17, 2017 Corresponding Author: Chang Woo Kim Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Kangdong Sacred Heart Hospital, 150 Seongan-ro, Gangdong-gu, Seoul 05355, Korea Tel: Fax: kcw5088@dreamwiz.com Copyright c 2017 by The Korean Balance Society. All rights reserved. This is an open access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Benign paroxysmal positional vertigo (BPPV) is the most common peripheral vestibular disorder. It is easily cured with canal repositioning maneuvers, but some patients are resistant to the repositioning maneuver and require surgical intervention. Labyrinthitis ossificans is the pathologic condition that fibrous tissue and new bone occupy the membranous labyrinthine space. It occurs as a sequela of inner ear inflammation resulting from diverse causes, mostly bacterial meningitis and otitis media. We describe here a 42-year-old female patient with refractory posterior semicircular canal (PSCC) BPPV and adhesive otitis media in same ear. Otoscopic examination revealed adhesive tympanic membrane without middle ear space and temporal bone computed tomography showed complete ossification of the labyrinth at the same side. We performed a canal wall down mastoidectomy and PSCC occlusion. The patient had complete resolution of paroxysmal vertigo and positional nystagmus, postoperatively. Res Vestib Sci 2017;16(3):92-96 Keywords: Labyrinthitis; Ossification; Sensorineural hearing loss; Benign paroxysmal positional vertigo 서론난치성양성돌발두위현훈 (benign paroxysmal positional vertigo, BPPV) 을정의하는공통적인기준은없지만, 많은연구자들은 1년이상의반복적인이석정복술에도현훈이지속하여일상생활에어려움이있는경우로정의하고있다 [1,2]. 정확한진단과정과반복적인이석정복술및약물치료등보존적치료를통해치료할수있지만, 후팽대부신경절제술이나반고리관폐쇄술등의수술적방법이필요한경우도있다 [2]. 화골성내이염 (labyrinthitis ossificans) 은막성미로에섬유조직과신생골이생기는질환으로주로내이를침범하는염증성병변에의한합병증으로발생하게된다 [3]. 화골성내이염의원인으로세균성뇌수막염이가장흔하며, 중이염이나종양, 이경화증, 측두골골절, 내이출혈, 등골절제술등의이과수술도화골성내이염을유발할수있는것으로보고되었다 [4]. 화골성내이염은화농성내이염 (suppurative labyrinthitis) 이생긴후수개월에서수년이지나면서발생할수있기때문에대부분예에서사후측두골조직절편검사나방사선학적검사에서우연히발견되는경우 92

김동현외 3 인. 만성중이염과관련된화골성내이염 Fig. 1. Photographs of case 1. (A) Otoscopic examination revealed an adhesive tympanic membrane. There was no middle ear space.

2 김동현외 3 인. 만성중이염과관련된화골성내이염 Fig. 1. Photographs of case 1. (A) Otoscopic examination revealed an adhesive tympanic membrane. There was no middle ear space. (B) Audiologic examination revealed 70 db for air conduction and 40 db for bone conduction. (C) Bithermal caloric test demonstrated reduced vestibular response of 94% in the right ear. SPV, slow phase velocity. (D) Follow-up pure tone audiometry after one year later showed mild decrease of hearing threshold in the right ear. 93

Res Vestib Sci Vol. 16, No. 3, Sep. 2017 상이었으나 우측은 기도청력 70 db, 골도청력 40 db였으며 가 많다[3-6]. 본 연구에서는 난치성 BPPV 소견의 환자에서 뇌수막염의 (Fig.

측두골 단층촬영검사에서 우측 유양 동 내에 연부 조직 음영이 있고, 이소골의 형태는 관찰할 증 례 수 없었으며 와우와 전정, 반고리관의 골성미로 형태는 유 지되었으나 내부 림프액 음영은 관찰되지 않았다(Fig. 2).

3 Res Vestib Sci Vol. 16, No. 3, Sep 상이었으나 우측은 기도청력 70 db, 골도청력 40 db였으며 가 많다[3-6]. 본 연구에서는 난치성 BPPV 소견의 환자에서 뇌수막염의 (Fig. 1B), 냉온교대 온도안진 검사에서 94%의 우측 반고리 과거력 없이 내이의 완전 골화가 발생한 예를 경험하고 치료 관 마비 소견이 관찰되었고(Fig. 1C) 경부 전정유발근전위 했으며, 관련된 발생 기전의 고찰과 함께 보고하고자 한다. 검사는 정상이었다. 측두골 단층촬영검사에서 우측 유양 동 내에 연부 조직 음영이 있고, 이소골의 형태는 관찰할 증 례 수 없었으며 와우와 전정, 반고리관의 골성미로 형태는 유 지되었으나 내부 림프액 음영은 관찰되지 않았다(Fig. 2). 42세 여자 환자가 1년여 전부터 시작되고 최근 4개월 동 우측 이루에 대한 세균배양검사는 메치실린 내성 황색포 안 심해진 어지럼을 주소로 본원 신경과에서 BPPV로 진단 도상구균(methicilline resistant Staphylococcus aureus)이 검출 받고 3개월 동안 이석정복술 및 약물치료를 받다가 우측 되었으며 항생제 투여를 시작했다. 만성 유착성중이염에 귀에 이루가 발생해서 본과에 의뢰되었다. 환자는 6 7년 동반된 우측 후반고리관의 BPPV로 진단하고 우측 Epley 전부터 시작되어 서서히 진행하는 우측의 난청이 있는 상 술기를 이용한 이석치환술을 1주일에 2회씩 8주간 반복적 태였으며 간헐적으로 이루가 발생해서 개인병원에서 치료 으로 시행했으나 Dix-Hallpike 검사에서 향지성과 회전성 를 받은 적이 있었다. 어지럼은 회전성이었고, 주로 아침에 의 안진이 지속하였으며 어지럼도 호전되지 않았다. 환자 일어날 때 심하고 머리의 자세 변화에 따라 증상이 발생하 의 이루는 좋아지는 양상이었으나 어지럼이 지속하여 유 는 양상이었으며 오심이 동반되었다. 과거력상 뇌수막염 착성 중이염에 대한 수술과 후반고리관 폐쇄술을 계획했 이나 다른 내과 질환은 없었으며 두부외상이나 수술 병력 다. 개방형 유양돌기 절제술 후 드릴을 이용해서 후반고리 및 환자가 기억하는 심한 어지럼도 없었다. 신체 검사상 관의 골벽을 제거했는데, 내부공간은 섬유조직과 일부 신 우측 고막은 천공은 없었으나 고실 갑각에 유착이 심한 상 생골이 채워져 있었으며 막성미로 내부에 미세한 공간이 태였으며(Fig. 1A), Frenzel 안경을 이용한 안진검사에서 자 관찰되었으나 림프액 유출은 확인할 수 없었다. 후반고리 발안진이나 주시안진, 두진후안진은 관찰되지 않았고, 관의 팽대부까지 드릴을 진행했으며 팽대부 위치의 공간 head roll 검사에서도 안진은 발생하지 않았으나 우측 에 bone dust와 fibrin glue를 이용해서 폐쇄하고 고실성형술 Dix-Hallpike 검사에서 잠복기 없이 시계 반대방향으로 향 후 수술을 종료하였다. 수술 직후 자발안진은 관찰되지 않 하는 회선 성분과 상향안진이 10초 정도 발생했다. 누공검 았으며 수술 후 2주까지 자세 변화에 따라 어지럼을 호소 사는 음성이었고, 뇌신경검사나 소뇌검사, 보행검사에서 했으나 Dix-Hallpike 검사 시 안진은 관찰되지 않았으며 수 이상 소견은 관찰되지 않았다. 순음청력검사상 좌측은 정 술 후 4주가 지난 뒤부터는 어지럼을 호소하지 않았다. 1년 Fig. 2. Photographs of computed tomography scan. Axial (A) and coronal (B) images showed soft tissue density in the mastoid antrum and osseous obliteration of most of the cochlea (arrowhead), vestibule, and semicircular canals (arrows). L, left. 94

4 김동현외 3 인. 만성중이염과관련된화골성내이염 후시행한순음청력검사에서기도청력 80 db, 골도청력 55 db의소견을보였으며 BPPV 소견은없는상태였다. 고찰화골성내이염은주로화농성내이염의합병증으로발생하게되며특히세균성뇌수막염과화농성중이염이주된원인이된다. 전형적인중이염에의한화골성내이염의경우갑작스러운난청과어지럼증의과거력이있으나특별한증상없이우연히발견되는경우도많다 [7]. 세균성뇌수막염에의한화골성내이염은뇌수막염이발생한후 3 4개월이내에생길수있으며 [8], 중이염에의한경우는화농성내이염이생긴후수년이지나야발생하는것으로알려져있다 [9]. 내이염이발생하는경로로뇌수막염의경우와우도수관이나내이도와같은지주막하공간을통해감염이전파되고, 중이염에서는난원창이나정원창을통해서내이로전파된다 [3,4]. 초기에는국소적인내이골화가발생하지만, 환자의면역력이떨어져있거나내이감염이진행하는경우에는미만성으로골화가발생하게되며, 결국시간이경과하면서내이의대부분에골화가발생하게된다 [3]. 대부분은와우에국한되어병변이발생하는데, 반고리관까지진행하거나반고리관에단독으로발생하는경우는드물며 [9,10], 발생정도에따라다양한양상의청각기능과전정기능소실이발생된다 [3]. 난치성 BPPV는적절한이석정복술에도반응이없거나 1년이상증상이지속하여재발하는경우를말한다 [1,2,11]. 원인으로부정확한진단이나여러반고리관을침범하는다발성 BPPV, 반고리관의협착이나폐쇄등구조적이상, 이석이팽대부릉정이나막성반고리관에부착되어움직이지않는경우등다양한가능성이추정되고있다. 치료를위해세심한진단과감별진단을위한노력이중요하며다양한방법의이석정복술과습관화운동및적절한약물치료를시도하게되고후팽대부신경절단술이나후반고리관폐쇄술등의수술이도움이될수있다 [2,11,12]. 이와같은수술적방법은어지럼증상의치료에효과적이지만수술후청력감소의위험성이있는데, 후반고리관폐쇄술에서의수술후감각신경성난청의발생은다른이과수술보다심하지않은것으로알려져있다 [13,14]. 수술시청력보존을위해서는막성구조물에대해지나친조작을하지말아야하고, 드릴시저속으로시행하며골성미로를제거한후에는근처에서흡인을하지않도록주의해야한다 [14]. 본증례에서는오랫동안만성중이염에의해화농성내이염이유발되고반복된염증반응때문에화골성내이염이발생한것으로생각된다. 수술소견에서난원창소와주변에육아조직과신생골이관찰되었고수술전시행한측두골 computed tomography (CT) 검사에서와우의대부분과전정, 반고리관에골화가있었는데이는내이감염이난원창을통해서발생했을가능성을보여준다. 내이의완전골화가발생한경우에는선천성내이기형과의감별이중요할수있는데, 화골성내이염의경우 CT 검사에서와우와전정, 반고리관의윤곽은유지되면서막성미로의형태가관찰되지않는것으로구분할수있다. 본증례에서 BPPV에대한치료에반응이없었던정확한이유는알수없겠으나후반고리관의막성미로에섬유조직과신생골이생기면서내림프공간이협착되어극도로좁아진막성미로와팽대부의내림프공간에서신생골조각들이팽대부릉정에부착되거나부유하면서지속적인 BPPV 증상이유발된것으로추정된다. 수술시골성미로내부는섬유조직과일부신생골이채워져있었는데, 신생골을제거하면서막성미로의내부에미세한공간을확인할수있었다. 부분미로절제술에서와우의기능이보존되는경우가있고 [15], 환자에서는대부분의미로에골화가진행되었기때문에후반고리관을확실하게폐쇄하기위해팽대부까지드릴을진행해서팽대부위치의공간을폐쇄했다. 수술후환자의후반고리관 BPPV 증상이사라졌는데, 결과적으로화골성내이염에의한섬유조직이나신생골이후반고리관의팽대부릉정에부착되어지속적인증상이발생한것으로생각된다. 중심단어 : 내이염, 골화, 감각신경성난청, 양성돌발두위현훈 CONFLICT OF INTEREST No potential conflict of interest relevant to this article was reported. REFERENCES 1. Horii A, Kitahara T, Osaki Y, Imai T, Fukuda K, Sakagami M, et al. Intractable benign paroxysmal positioning vertigo: long-term follow-up and inner ear abnormality detected by three-dimensional magnetic resonance imaging. Otol Neurotol 95

5 Res Vestib Sci Vol. 16, No. 3, Sep ;31: Choi YG, Ko YJ, Kim HJ, Kim KS. Updates in intractable benign paroxysmal positioning vertigo. Res Vestib Sci 2016;15: Suga F, Lindsay JR. Labyrinthitis ossificans. Ann Otol Rhinol Laryngol 1977;86: Weissman JL, Kamerer DB. Labyrinthitis ossificans. Am J Otolaryngol 1993;14: Suga F, Lindsay JR. Labyrinthitis ossificans due to chronic otitis media. Ann Otol Rhinol Laryngol 1975;84: Axon PR, Temple RH, Saeed SR, Ramsden RT. Cochlear ossification after meningitis. Am J Otol 1998;19: Hoffman RA, Brookler KH, Bergeron RT. Radiologic diagnosis of labyrinthitis ossificans. Ann Otol Rhinol Laryngol 1979;88: N ovak MA, Fifer RC, B arkmeier JC, Firszt JB. Labyrinthine ossification after meningitis: its implications for cochlear implantation. Otolaryngol Head Neck Surg 1990;103: Sugiura S, Paparella MM. The pathology of labyrinthine ossification. Laryngoscope 1967;77: Reeck JB, Lalwani AK. Isolated vestibular ossification after meningitis associated with sensorineural hearing loss. Otol Neurotol 2003;24: Kim SH, Choi HS, Koo JW. Surgical treatments of benign paroxysmal positional vertigo. Res Vestib Sci 2014;13: Leveque M, Labrousse M, Seidermann L, Chays A. Surgical therapy in intractable benign paroxysmal positional vertigo. Otolaryngol Head Neck Surg 2007;136: Beyea JA, Agrawal SK, Parnes LS. Transmastoid semicircular canal occlusion: a safe and highly effective treatment for benign paroxysmal positional vertigo and superior canal dehiscence. Laryngoscope 2012;122: Seo T, Hashimoto M, Saka N, Sakagami M. Hearing and vestibular functions after plugging surgery for the posterior semicircular canal. Acta Otolaryngol 2009;129: Ars B, Claes J, Casselman J, Ars-Piret N. Preservation of cochlear function after extensive labyrinthine destruction. Am J Otol 1996;17:

Microsoft Word doc

Microsoft Word doc KISEP Otology Korean J Otolaryngol 2005;48:713-7 진주종성중이염을동반한소아에서상고실성형술과유양동폐쇄술의결과분석 강명구 박동은 박병건 배우용 이태훈 Epitympanoplasty with Mastoid Obliteration Technique in Children with Cholesteatoma Myung-Koo Kang,