대한내과학회지 : 제 77 권부록 5 호 2009 증례 09-161 내시경췌관배액술로완치된췌장 - 흉막루 한양대학교의과대학내과학교실 정명호 심성곤 조승철 이항락 이오영 윤병철 최호순 pancreaticopleural fistula cured with endoscopic pancreatic duct drainage Myung Ho Jeong, M.D., Sung Gon Shim, M.D., Sung Cheol Jo, M.D., Hang Lak Lee, M.D., Oh Young Lee, M.D., yung Chul Yoon, M.D., and Ho Soon Choi, M.D. Department of Internal Medicine, Hanyang University College of Medicine, Seoul, Korea pancreaticopleural fistula is a rare complication of acute or chronic pancreatitis or traumatic destruction of the pancreatic duct. The pleural effusions related to pancreatitis are usually left-sided because the pancreas is closer to the left hemidiaphragm than to the right. pancreatic pleural effusion is often misdiagnosed as pulmonary disease rather than abdominal disease because of the predominance of pulmonary complaints. fter chest X-rays, the diagnosis is usually made on thoracentesis, when the pleural fluid contains markedly elevated amylase and lipase levels and a high albumin content. We report a case of pancreaticopleural fistula that presented with a huge pleural effusion as a complication of pancreatitis, and that was treated successfully with endoscopic nasopancreatic drainage and pancreatic duct stenting. (Korean J Med 77:S1148-S1152, 2009) Key Words: Chronic Pancreatitis; Pancreaticopleural fistula; Pancreatic ductal stent 서론췌장-흉막누공은만성 급성췌장염에서발생할수있으며, 수술에의한합병증또는외상에의해일어날수있는매우드문합병증이다 1). 췌장이우측보다는좌측횡격막에가깝게위치하고있기때문에흉막삼출의위치는주로좌측에위치하며드물게양측또는우측에발생할수있다 2). 만성췌장염의합병증으로흉막삼출이발생한환자의대부분은복부불편감과같은복부증상을호소하지만췌장염의특이증상없이대량의흉막삼출이발생한경우에는원인규명을위해많은검사가필요하다 3). 췌장-흉막누공의치료 법에는금식과비경구적영양공급, 내시경비-췌관카테터, 스텐트삽입, 마지막으로수술치료등다양한방법이있다 1). 저자들은흉통, 호흡곤란과같은호흡기증상을주소로내원한환자에서단순흉부촬영에서흉막삼출을발견하고, 흉막삼출액에서아밀라제증가소견이있어시행한흉 복부전산화단층촬영과내시경역행성담도췌관조영술에서만성췌장염에동반된췌장- 흉막누공을진단하였다. 금식과비경구영양공급, 경피흉강배액등의비관혈적인방법과내시경비-췌관카테터삽입, 췌관스텐트삽입술을통하여수술없이치료한증례를경험하였기에문헌고찰과함께보고한다. Received: 2009. 6. 2 ccepted: 2009. 6. 29 Correspondence to Ho Soon Choi, M.D., Department of Gastroenterology, Hanyang University Medical Center, 17 Hangdang-dong, Sungdong-gu, Seoul 133-070, Korea E-mail: choihs@hanyang.ac.kr - S 1148 -
- Myung Ho Jeong, et al. pancreaticopleural fistula cured with endoscopic pancreatic duct drainage - Figure 1. The chest X-ray shows large pleural effusion in the right hemithorax (). The pleural fluid shifts in the right decubitus view (). 증례환자 : 서 식, 남자 56세주소 : 흉통과호흡곤란현병력 : 환자는하루소주 2병의음주력이있으며, 10년전당뇨병을진단받았고, 3년전타병원에서알코올성만성췌장염을진단받고약물치료중인자로, 내원 7일전부터시작되고, 3일전부터악화된기침을할때심해지는흉통과호흡곤란을주소로내원하였다. 과거력 : 10년전당뇨병, 3년전알코올성만성췌장염을진단받고타병원에서약물복용중이었다. 사회력 : 하루소주 2병의음주력가족력 : 특이사항없음. 진찰소견 : 활력증후는혈압 130/80 mmhg, 맥박 83회 / 분, 체온 36.2, 호흡수 26회 / 분이었고, 이학적검사에서흉부청진소견상우측하부폐야의호흡음이감소되었고, 복부는부드러웠으며압통이나촉지되는종괴는없었다. 검사소견 : 말초혈액검사소견은백혈구 17,100/mm 3, 혈색소 9.2 g/dl, 혈소판 265,000/mm 3 였고, 혈청생화학검사에서 ST/LT가 16/5 U/L였고, UN/Cr은 17/1.1 mg/dl, 아밀라제는 163 U/L였다. 단순흉부방사선촬영에서우측하부폐야에다량의흉막삼출이관찰되어 ( 그림 1), 폐쇄성흉강삽관배액술을시행하였다. 흡인한흉막삼출액은노란색이었고, 당 245 mg/dl, 단백질 5.4 g/dl, LDH 856 U/L, 백혈구 10,000/mm 3, 아밀라제 11,000 U/L였다. 흉-복부전산화단층촬영에서우측흉막삼출과췌장주변에소량의액체저류 와침윤이있었고, 대동맥열공을통한췌장- 흉강루의소견이의심되었다 ( 그림 2). 치료및경과 : 이후시행한내시경역행성담도췌관조영술에서조영제가췌장경부에서흉강까지올라가는소견이관찰되어췌장-흉막루로진단하였고, 내시경비-췌관카테터를삽입하였다 ( 그림 3). 이후금식과비경구영양공급, 경피흉강배액을유지하면서흉수배액량이감소하여입원 24일째흉관을제거하였다. 비-췌관카테터삽입한지 2주후카테터를제거하고췌관스텐트를삽입하였다. 이후시행한추적단순흉부방사선촬영소견에서재발의증거가없어입원 28일째퇴원하였다. 스텐트삽입 6개월후추적내시경역행성담도췌관조영술을시행하였다. 스텐트를제거하였으며이전에보이던췌장- 흉막루는더이상관찰되지않았고의미있는췌관의협착은관찰되지않았다 ( 그림 4). 현재재발의증거없이외래에서추적관찰중이다. 고찰본증례는전형적인복부증상없이췌장- 흉막루형성에의한흉막삼출로호흡곤란과같은호흡기증상으로내원한알코올성만성췌장염환자이다. 만성췌장염환자에서췌장흉막루에의한흉막삼출의빈도는 0.4~4.5% 로극히드물다 4). 췌장-흉막루의발생기전은주로불완전하게형성되거나파열된가성낭종에의한것이대부분이고소수에서는췌장관의누출에의한경우도있다. 누출된췌장액은후복강으로 - S 1149 -
- 대한내과학회지 : 제 77 권부록 5 호 2009 - Figure 2. Thoracoabdominal computed tomography shows a retroperitoneal fistula tract from the pancreas to the pleural space through the abdominal aorta hiatus (black arrow). Figure 3. On endoscopic retrograde pancreatography (ERP), () the contrast material enters the pleural space through pancreaticopleural fistula. () n endoscopic nasopancreatic drainage catheter was inserted across the fistula. 들어가대동맥이나식도열공을통해종격동으로들어가흉막루를형성하여흉막삼출을일으키거나드물게종격동가성낭종을형성해심막삼출을일으킬수도있다 5). 본증례에서는가성낭종이보이지않으므로, 췌장관의파열로인한누출에의해대동맥열공을통해흉막루를형성한결과로생각된다. 췌관파열은음주로인한주췌관주변의급성염증반응으로인해췌관협착이일어나고단백질 plug가형성되어췌관폐색이생김으로써발생하는것으로알려져있다. 췌관파열이췌장의앞쪽에서생기면내췌루가복강쪽으로발생하여복수를형성하고, 뒤쪽에서생기면후복강내로췌액이축적되어췌장액들이저항이적은부위를통해다른장기로퍼질수있으므로편측혹은양측흉막유출이생기기도한다 6). 췌장-흉막루에의한흉막삼출이있는환자중에서단지 20% 에서만상복부통증과같은복부증상을호소한다. 대부분의환자에서는호흡곤란을주로호소하고이외에도흉통, - S 1150 -
- 정명호외 6 인. 내시경췌관배액술로완치된췌장 - 흉막루 - Figure 4. On ERP, () the pancreatic duct stent is seen in the proximal pancreas. () On follow-up ERP, the pancreaticopleural fistula has disappeared and there is no significant stricture in the pancreatic duct. 기침, 발열등의호흡기증상으로내원한다. 따라서만성알코올중독이면서췌장염의병력이있는환자에서호흡곤란으로내원한경우특히좌측흉막삼출이관찰될때에는반드시췌장성흉막삼출을염두에두고흉막액의췌장효소수치를검사할필요가있다 3,7). 대부분의췌장- 흉막루에의한흉막삼출의진단은단순흉부방사선촬영으로흉막삼출액의양과위치를확인하고진단적인흡인을통해삼출액의아밀라제와리파아제수치의상승과증가된알부민함량을통해이루어진다. 하지만흉막삼출액내의아밀라제수치가상승되어있는경우폐와여성생식기의선암및다른고형종양및췌장질환을감별해야한다 3,5). 이때혈중아밀라제수치가약간상승되어있는경우가있는데이는췌장염에의해증가된것이라기보다는흉막삼출의이차적확산에의한것이라고알려져있다 5). 흉 복부전산화단층촬영은흉막삼출의양과위치를확인하고기존의췌장질환의정도와췌장가성낭종과같은동반질환을진단하는데유용하며내시경역행성담도췌관조영술직후에실시하면췌장- 흉막루를확인할수도있다 5). 자기공명췌담관조영술은췌장질환의평가와췌관의구조적변화, 췌장-흉막루의진단에도움이되고내시경역행성담도췌관조영술에비해비침습적이다 5). 내시경역행성담도췌관조영술은침습적이긴하지만췌관의해부병리학적상태를보는데가장유용한검사일뿐만아니라췌장- 흉막루의정확한진단과내시경치료가가능하다는장점이있다 4). 이전에보고된증례들에서췌장- 흉막루의치료는흉막삼출의소실과누공의폐쇄를위해췌장액분비를억제하는데중점을두었다 8). 흉관삽입, 금식, 총정맥영양, somatostatin 같은보존치료는 40~60% 정도에서효과가있었다 4). Somatostatin은장운동의감소와장혈류의감소, 췌장액분비감소로치료효과를나타내며그중 octreotide는 somatostatin 유도체로서반감기가길고, 피하투여가가능하여주로사용된다 5). 이와같은보존적치료에반응이없으면서근위부췌관의협착이나췌석등에의한폐쇄가있는경우에는내시경스텐트삽입술또는내시경비-췌관배액술을시행한다. 췌관스텐트나내시경비-췌관배액술은근위부췌관의협착이나췌석에의한폐쇄부위를넓혀췌관의압력을감소시킨다 9). 본증례에서는비록췌관의협착이나췌석등에의한폐쇄는없었지만췌장루가비교적좁으며, 췌관의근위부에있어췌장루의원위부까지이르는비-췌관카테터와스텐트를사용하여췌장- 흉막루의내압을낮추고, 췌장액이더이상흉막강안으로들어가지않도록한것이치료성공의요인이었다고생각한다. 비-췌관카테터는췌관스텐트에비해췌액의양을모니터링할수있고, 비침습적으로반복적인췌관촬영을할수있는장점이있다. 더불어감염이동반된경우카테터를통해항생제를포함한용액으로세척해줄수도있다. 그러나장기적입원과코로관이삽입되어있어환자가불편감을호소한다는단점이있다 3,4). 본증례에서와같이내시경스텐트삽입술과내시경비-췌관배액술의시행은수술치료의필요성을감소시켰다. 그러나내시경치료가불가능한경우도상당수있다. Tauseef li 등은전체췌장-흉막루환자중에서 35% 의환자는내시경치료를시행하였고, 24% 의환자는수술치료를시행하였다. 췌담관의다발성협착이나완전한폐색이있는경우, large cysts, 분할췌가있는경우에수술치료를시행하였다 10). 따라서영상검 - S 1151 -
- The Korean Journal of Medicine: Vol. 77, Suppl. 5, 2009 - 사는보존치료와내시경또는수술치료의결정에도움을준다. 요 췌장-흉막누공은만성 급성췌장염, 수술에의한합병증또는외상에의해일어날수있는매우드문합병증이다. 췌장이우측보다는좌측횡격막에가깝게위치하고있기때문에흉막삼출의위치는주로좌측에위치한다. 만성췌장염의합병증으로흉막삼출이발생한환자의대부분은복부불편감과같은복부증상을호소하지만, 복부증상없이대량의흉막삼출이발생한경우에는원인규명을위해많은검사가필요하다. 저자들은 3년전알코올성만성췌장염으로진단받고약물치료중기침시심해지는흉통과호흡곤란으로내원한 56세남자환자에서다량의늑막삼출을동반한췌장- 흉막루를진단하고금식, 흉관삽입등의보존치료및내시경비- 췌관배액술및내시경췌관스텐트삽입을통해치료한증례를경험하였기에보고한다. 약 중심단어 : 만성췌장염 ; 췌장 - 흉막루 ; 췌관스텐트 REFERENCES 1) Schoefl R, Haefner M, Pongratz S, Pfeffel F, Stain C, Poetzi R, Gangl. Endoscopic treatment of fistulas and abscesses in pancretitis: three case reports. Endoscopy 28:776-779, 1996 2) 조승현, 정준표, 서원태, 한기준, 이세준, 박효진, 문병수, 송시영, 이관식, 정재복, 이상인, 강진경. 대량우측흉막삼출로발현한알코올성만성췌장염 1 예. 대한소화기내시경학회지 22:126-130, 2001 3) Neher JR, rady PG, Pinkas H, Ramos M. Pancreaticopleural fistula in chronic pancreatitis: resolution with endoscopic therapy. Gastrointest Endosc 52:416-418, 2000 4) Koshitani T, Uehara Y, Yasu T, Yamashita Y, Kirishima T, Yoshinami N, Takaaki J, Shintani H, Kashima K, Ogasawara H, Katsuma Y, Okanoue T. Endoscopic management of pancreaticopleural fistula: a report of three patients. Endoscopy 38:749-751, 2006 5) Dhebri R, Ferran N. Nonsurgical management of pancreaticopleural fistula. JOP 6:152-161, 2005 6) 김광현, 백순구, 정연수, 김재권, 김현수, 이동기, 권상옥. 내시경적배액술로치료한주췌관파열없이발생한췌장성복수및흉막액. 대한내과학회지 60:175-178, 2001 7) Ito H, Matsubara N, Sakai T, so N, Kitami M, Ono S, Ishibashi T. Two cases of thoracopancreatic fistula in alcoholic pancreatitis: clinical and CT findings. Radiat Med 20:207-211, 2002 8) ishop JR, McClean P, Davison SM, Sheridan M, Zamvar V, Humphrey G, Stringer MD. Pancreaticopleural fistula: a rare cause of massive pleural effusion. J Pediatr Gastroenterol Nutr 36:134-137, 2003 9) Miyachi, Kikuyama M, Matsubayashi Y, Kageyama F, Sumiyoshi S, Kobayashi Y. Successful treatment of pancreaticopleural fistula by nasopancreatic drainage and endoscopic removal of pancreatic duct calculi: a case report. Gastrointest Endosc 59:454-457, 2004 10) li T, Srinivasan N, Le V, Chimpiri R, Tierney WM. Pancreaticopleural fistula. Pancreas 38:e26-e31, 2009 - S 1152 -