대한슬관절학회지 : 제 21 권제 2 호 2009 슬와부의경골신경에발생한신경내결절종 - 증례보고 - 부산대학교의학전문대학원정형외과학교실 서정탁ㆍ문규필 Intraneural Ganglion of the Tibial Nerve in the Popliteal Fossa -A Case Report- Jeung Tak Suh, M.D. and Kyu Pill Moon, M.D. Department of Orthopedic Surgery, Pusan National University School of Medicine, Busan, Korea Intraneural ganglion is a relatively rare clinical entity that is commonly found in the peripheral nerves in the upper and lower extremities. It is commonly manifested by motor deficits, pain and sensory changes due to nerve entrapment and compression of the involved nerve. An intraneural ganglion of the tibial nerve is very rare. We present here a rare case of intraneural ganglion of the tibial nerve in the popliteal fossa and the patient had a neurologic deficit, and this was all treated successfully. We review the clinical course of the patient and the relevant issues are discussed together with a thorough review of the relevant literature. Key Words: Tibial nerve, Popliteal fossa, Intraneural ganglion, Peripheral neuropathy 슬와부종괴는임상적으로흔히접할수있는질환이다. 슬와부에서가장흔히관찰되는종괴는베이커낭종이지만, 그외에도반월상연골낭종, 유점액섬유종, 지방종, 황색종, 활막육종, 혈관종양등의다양한종양이발생할수있다. 그중에신경내결절종은슬와부에아주드물게발생하는종양이다. 신경내결절종 (intraneural ganglion) 은상지에서는척골신경이주관 (cubital tunnel) 을지나가는부위에잘생기고 4,6), 하지에서는슬관절부와비골골두부위의비골신경에가장잘생기는것으로보고되고있다 1,4,6,8). 국내보고 5예도모두비골신경에발생한 통신저자 : 서정탁 602-739, 부산시서구아미동 1가 10번지부산대학교병원정형외과 TEL: 051-240-7248, FAX: 051-247-8395 E-mail: jtsuh@pusan.ac.kr 접수일 : 2009년 1월 5일수정일 : (1차 ) 2009년 1월 28일, (2차) 2009년 3월 25일게재허가일 : 2009년 4월 13일 경우였다. 경골신경에발생한신경내결절종은매우드문것으로서국외에서는 1967 년 Friedlander 3) 에의해처음발표한후 6예정도가보고되었고, 국내에서는 2008 년에유등 9) 에의해처음보고되었으나이는족관절부위에발생한것이었다. 저자들은슬와부의경골신경내에발생하여신경증상을유발한 1예의결절종을후유증없이치료하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례 59세의남자환자로내원 3개월전부터서서히진행되는우측하퇴부와족부의위약감을주소로내원하였다. 환자는우측발바닥과하퇴부의저린증상과감각이상을호소하였으며외상이나과거력은없었다. 이학적검사상슬와부에각각약 4 cm 직경의종괴 2개를촉진할수있었으며미약한압통이있었다. 신경학적검사상족관절의심한족저굴곡력저하 (Grade 2) 와심한무지의굴곡력저 109
110 대한슬관절학회지 제 21 권 제 2 호 2009 Fig. 1. T1 weighted axial (A), T2 weighted axial (B) MR images of the right knee joint at the level of the patellofemoral joint. T2 weighted image showing a round cystic lesion along the course of the tibial nerve. Fig. 2. T1 weighted axial (A), T2 weighted axial (B) MR images of just below the knee level showing another cystic lesion placed deep to the gastrocnemius. 하(Grade 1)를 보였으며 틴넬 징후 양성 소견이 관찰되었 다. 단순 방사선 소견상 이상소견은 보이지 않았다. 자기 공명영상에서 우측 슬와부 경골 신경에 인접한 2.5 2 3 3 cm 크기의 원형의 연부조직 종괴 소견을 보이고 있었으 3 며(Fig. 1) 그 하방으로 4 3 3 cm 크기의 또 다른 원 형의 종괴가 관찰되었다(Fig. 2). 이 둘은 서로 연결되어 있지 않았으며 경계는 명확하였다. 이 종괴들은 T1 강조 영상에서 저신호 강도를 보였고 T2 강조 영상에서는 고신 호 강도를 보였으며 슬관절과 교통(connection)되고 있지 는 않았고 소엽상(lobulated)이었다. 하방의 종괴는 결절 종으로 생각할 수 있었으나, 상방의 종괴는 슬와부 혈관과 인접하여 있는 경골 신경의 신경성 종양 또한 의심할 수 Fig. 3. Intraoperative photographs showing the the fusiform ganglion of the tibial nerve. The appearance showing full length of the tibial nerve with enlarged nerve diameter and translucent appearance of the tumor mass. 있는 소견이였다. 근전도 검사상 우측 슬와부에서 경골 신 경의 신경병증 소견을 보였는데 탈분극 전위(denervation potential) 소견을 보였고, 신경전도 검사상 전도 속도 감
서정탁ㆍ문규필 : 슬와부의경골신경에발생한신경내결절종 111 소소견을보였다. 점차진행되는신경학적증상을고려하여절제생검술을시행하였다. 슬와부의후방절개를통해슬와부중앙에있는종괴를노출시켰다. 좌골신경에서총비골신경으로분지후 3 cm 진행한위치에서경골신경초안에약 3 cm 직경의낭성종괴가확인되었다 (Fig. 3). 종괴는회백색이었으며부드러웠다. 신경초종과는다르게주위신경속 (nerve fascicles) 사이에위치하고있었으며, 주위와유착소견이보였다. 종축의신경섬유가종괴의일부를둘러싸고있어서신경손상없이완전절제는불가능한상태로판단되었다. 슬관절과의교통은존재하지않았다. 경골신경의견인손상을최소화하기위해우선주사기를이용하여점액성의젤리같은액체를흡입천자하였으며, 완전히흡입한후 Indigocarmin 을주사하여낭종의내벽을염색하고조심스럽게주위조직과의박리를시행하였다. 신경손상을피하기위해주위신경속과의유착이심한부위의일부낭종벽은남겨두는부분적절제술을시행하였다. 하방의또다른종괴를확인하기위해절개를연장한결과비복근기시부근처근육내에약 4 cm 직경의결절종을확인할수있었으며완전절제술을시행하였다. 병리검사상낭종의벽은치밀한섬유조직으로구성되었으며종괴는특징적인점액변성소견을보여결절종을진단할수있었다 (Fig. 4). 술후 1일째환자는발바닥과하퇴부의저린감이급격히감소하였며, 술후 1개월째저린감은완전히소실되었고위약감도감소하는양상을보였다. 술후 6개월째족관절의족저굴곡력과무지의굴곡력이양호 (good) 정도로 Fig. 4. Light micrograph demonstrates thick walled cystic space and characteristic focal myxoid change in the matrix (H&E stain, 40) 호전되었고재발소견은관찰되지않았다. 고찰결절종은가장흔한근골격계양성종양중의하나로서교원성섬유성낭내에점액성물질이축적되어형성된다. 이것은주로관절이나건초로부터유래될수있으며드물게는신경내에도발생할수있는데이를신경내결절종이라고한다. 보고된증례를분석해보면남성에서호발하며연령대는 9 74 세로다양하다 1). 신경내결절종은비교적드문질환으로서비골신경에가장흔히발생한다. 경골신경에발생한신경내결절종은매우드문것으로서국외에서는 1967 년 Friedlander 3) 에의해처음발표한후 6예정도가보고되었고, 국내에서는 2008 년에유등 9) 이처음보고되었으나이는족관절부위에발생한것이었고본증례에서와같이슬와부경골신경에생긴신경내결절종에대해서는국내에보고된적이없다. 슬와부종물은임상적으로쉽게접할수있는질환이다. 주요감별질환으로는베이커낭종, 반월상연골낭종, 결절종, 점액낭염, 유점액섬유종, 지방종, 황색종, 활막육종, 혈관종양, 신경내결절종등이있다. 슬와부연부조직종양은먼저철저한이학적검사가필요하며, 초음파를통해종괴가고형질 (solid) 인지낭포성 (cystic) 인지에대한정보를얻을수있다. 그리고자기공명영상소견은진단적으로가장가치있는검사로연부조직의침범정도를평가하고, 관련된관절내병변을감별하여치료계획을수립하는데도움을준다 8). 근전도검사또한이환된신경을확인하고, 신경손상정도를파악하는데도움이된다 1,2). 그럼에도불구하고일부에서는절개를통하여직접종괴를노출시킨후점액성물질을흡인함으로써진단이된다. 신경내결절종의발병기전에대해서는아직정확하게밝혀져있지않고여러가설이보고되고있다. 일부저자들은관절이나관절주위조직들이작은관절신경의수초 (sheath) 를따라서이동하여주요신경의수초내에자리잡은것이라고보고하였고 3), 약 40% 에서낭종과근접한관절과의교통이확인되었다 7). 반면에비골골두나주관 (cubital tunnel) 그리고척골신경관 (Guyon s canal) 과같은기계적인압박이나자극을받는부위에대부분의병변이위치하는것으로보아어떤외상이나자극, 미세손상 (microtrauma) 이이들의발생을유발한다는보고도있다
112 1,8). 이는슬와부의경골신경과같이기계적인압박을덜받는부위보다는비골골두에의해압박을받는비골신경에신경내결절종이잘발생한다는사실에대한근거가되기도한다. 게다가, 이환된신경에국소적인종창과점액성변성을보이는것으로보아순수종양이라기보다는신경주위섬유성지지조직의퇴행성변화에의한낭포성변성 (cystic degeneration) 이라는설도있다 1,8). 본증례의경우신경초내에결절종이위치하고있었고, 관절낭이나주위건과의교통은관찰되지않았으며기계적인압박을비교적많이받지않는슬와부에발생하였다. 수술적치료는대부분의보고에서신경학적증상이수술의적응이된다고보고있으며, 자연경과를고려하여예방적절제도주장하고있다 5). 양호한임상적결과를보인여러보고에도불구하고말초신경에발생한신경내결절종의경우영구적인신경학적결손을나타낼수있으므로이상감각이나근력저하등의신경포착 (entrapment) 의임상증상이있을시에는즉각적인치료가필요하다. 가장확실한치료방법은낭종의완전한수술적절제이다 1). 그러나, 신경속에손상을주지않고완전제거가가능한경우는극히제한적이다. 이런경우의치료는흡입천자로감압술을시행하고재발을방지하기위해스테로이드를주사하기도한다 8). 흡입천자만으로는재발률이 30% 에달한다는보고도있다 1). 부분적절제술을시행할경우재발의가능성이우려되지만, 완전절제술을시행하였을경우에도 20% 까지의재발률이보고되고있으므로 7) 신경손상을감수하면서무리하게완전절제술을시행할필요는없는것으로생각된다. 본증례에서는박리시신경의과도한긴장을우려하여주사기로흡입천자후 Indigocarmin 을주사하여낭종의내벽을염색하였고, 신경손상을주지않는범위에서낭종의부분절제술을시행하였는데효과적으로치료가되었다. 슬와부에낭성종괴가만져지는경우임상적으로단순히베이커낭종으로생각하여경과관찰만할수도있다. 그러나, 드물지만자연경과시불가역적인신경손상을초 대한슬관절학회지 : 제 21 권제 2 호 2009 래할수있는신경내결절종의가능성도염두에둠으로써자세한이학적검사와필요한영상학적인검사를통한정확한진단과면밀한추시가요구되며필요시적극적인치료를시행하여야할것으로생각된다. REFERENCES 1. Coleman SH, Beredjeklian PK, Weiland AJ: Intraneural ganglion cyst of the peroneal nerve accompanied by complete foot drop. A case report. Am J Sports Med, 29: 238-241, 2001. 2. DeLuca PF, Bartolozzi AR: Tibial neuroma presenting as a Baker cyst. A case report. J Bone Joint Surg Am, 81: 856-858, 1999. 3. Friedlander HL: Intraneural ganglion of the tibial nerve. A case report. J Bone Joint Surg Am, 49: 519-522, 1967. 4. Gurdjian ES, Larsen RD, Lindner DW: Intraneural cyst of the peroneal and ulnar nerves. Report of two cases. J Neurosurg, 23: 76-78, 1965. 5. Lowenstein J, Towers J, Tomaino MM: Intraneural ganglion of the peroneal nerve: importance of timely diagnosis. Am J Orthop, 30: 816-819, 2001. 6. Reynolds DL Jr, Jacobson JA, Inampudi P, Jamadar DA, Ebrahim FS, Hayes CW: Sonographic characteristics of peripheral nerve sheath tumors. AJR Am J Reontgenol, 182: 741-744, 2004. 7. Spinner RJ, Atkinson JL, Tiel RL: Peroneal intraneural ganglia: the importance of the articular branch. A unifying theory. J Neurosurg, 99: 330-343, 2003. 8. Weiss SW, Goldblum JR: Benign tumors of peripheral nerves. In: Enzinger FM ed. Enzinger and Weiss s soft tissue tumors. 4th ed. St Louis, Mosby Inc: 1120-1122, 2001. 9. Yoo SH, Ahn SJ, Kim BH, Song MH, Shin SH: The intraneural ganglion of the posterior tibial nerve and medial plantar nerve. J Korean Orthop Assoc, 43: 127-130, 2008.
서정탁ㆍ문규필 : 슬와부의경골신경에발생한신경내결절종 113 = 국문초록 = 신경내결절종은비교적드문질환으로서상하지의말초신경에서주로발견된다. 이것은신경의포착이나압박을일으켜통증, 운동장애그리고감각변화등의신경학적인증상을흔히일으킨다. 경골신경의신경내결절종은매우드문것으로되어있다. 저자들은신경학적인증상을동반한슬와부의경골신경내결절종을경험하였고성공적으로치료하였기에이를문헌고찰과함께보고하는바이다. 색인단어 : 경골신경, 슬와부, 신경내결절종, 말초신경병증