CASE REPORT Korean J Obstet Gynecol 2011;54(4):223-227 doi: 10.5468/KJOG.2011.54.4.223 pissn 2233-5188 eissn 2233-5196 A CASE OF LAPAROSCOPIC TREATMENT OF THE RETROPERITONEAL ECTOPIC PREGNANCY Bo-Ra Park, MD, Na-Hye Lee, MD, Chi-Ok Ann, MD, Hyun-Jin Shim, MD, Eun-Kyu Jo, MD, Yun-Sook Kim, MD, Dong-Han Bae, MD Department of Obstetrics and Gynecology, Soonchunhyang University Cheonan Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine, Cheonan, Korea Ectopic pregnancy accounts for approximately 2% of all pregnancies and is the most common cause of pregnancy-related mortality in the first trimester. Initial evaluation consists of β-hcg and pelvic ultrasonography. The fallopian tube is the most common location for an ectopic pregnancy. Other types of ectopic pregnancy include cornual, ovarian, cervical, scar, and abdominal pregnancy. In very rare cases, the abdominal pregnancy may be retroperitoneal. The diagnosis is seldom established before surgery and therapy is surgical resection of the ectopic mass. A 26-year-old woman visited our emergency department with sudden massive vaginal bleeding. She had undergone curettage 3 weeks before. But the transvaginal sonogram of the cul-de-sac revealed no fluid collection. She failed variable-dose methotrexate therapy. On laparoscopic operation, we found a cystic, conception-like structure in the retroperitoneum. Histology of resected structure showed chorionic villi. We describe this case with a brief review of the literature. Keywords: Laparoscopy, Retroperitoneum, Ectopic pregnancy 자궁외임신은자궁내막이외의부위에임신이되는경우로, 난관이가장흔히발생하는부위이고, 이외에난소, 복강, 심지어후복막에도발생할수있다. 후복막에발생하는자궁외임신은매우드물어 3,372분만에서 7,931분만당 1건으로보고되고있다 [1]. 후복막임신의발생장소는더글라스와, 자궁의후면, 간, 비장, 횡격막등매우다양하게보고되고있다. 발생기전은자궁내임신의파열후배아가후복막으로이동한다는설과정상자궁내임신이자연적으로후복막으로전이된다는두가지가설이있다 [2]. 본증례는내원 3주전무월경 5주에소파수술후, 특이소견없이지내던 26세여성에서일반적인자궁외임신에서볼수없는급작스런다량의질출혈로, 초음파에서자궁외임신으로추정진단후메토트렉세이트다회요법을시행하였으나, 베타사람융모생식샘자극호르몬증가소견을보여복강경을시행하여우측후복막에착상된자궁외임신으로최종진단하여치료한매우드문예로간단한문헌고찰과함께보고하는바이다. 환자 : 곽 O 정 (26세), 미혼산과력 : 2-0-0-2 ( 인공유산 2회 ) 월경력 : 14세에초경을시작하여 28일주기로규칙적이고기간은 7일이었으며, 양은중등도였고월경통은없었다. 최종월경일은내원 8주전이었다. 과거력 : 환자는의무기록에서 12년전본원외과에서개복하여충수돌기절제술을시행하면서우측난관낭종절제술을시행받은적있었다. 내원 3주전무월경 5주에개인의원에방문하였으며임신진단후소파수술을시행했고, 이후간헐적인하복부불쾌감이있었으나, 참을만한정도였다고한다. 소파수술당시자궁내막내의정상적인임신낭을 Received: 2011. 2.19. Accepted: 2011. 3.18. Corresponding author: Yun-Sook Kim, MD Department of Obstetrics and Gynecology, Soonchunhyang University Cheonan Hospital, 23-20 Bongmyeong-dong, Cheonan 330-721, Korea Tel: +81-41-570-2150 Fax: +82-41-571-7887 E-mail: drsook@schmc.ac.kr This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/ by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Copyright 2011. Korean Society of Obstetrics and Gynecology WWW.KJOG.ORG 223
KJOG Vol. 54, No. 4, 2011 확인하지는않았다고한다. 주소및현병력 : 내원당일오전 7시경갑자기시작된다량의질출혈을주소로응급실에내원하였다. 신체검사소견 : 내원당시신체검진에서혈압 90/60 mm Hg, 맥박 26 17 mm sized mass Right ovary uterus Fig. 1. Transvaginal sonogram showed the uterus, right ovary, and 26 17 mm sized right adnexal mass (arrow). 110회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.6 o C였고정신상태는명료하였다. 하복부에통증은거의없었고, 미약한압통은있었으나, 반발통은없었다. 골반내진소견에서질및외음부는이상소견이없었으며, 자궁경부안쪽에서다량의출혈소견을보였다. 우측부속기부위를건드리니압통을호소하였고, 대형패드 5장을흠뻑적시는정도의다량의질출혈소견을보였으나, 내진중출혈은멈추었다. 검사실검사소견 : 입원당시혈액검사에서혈색소 8.0 g/dl, 적혈구용적 24.8% 이었고, 백혈구, 혈소판수치는정상이었다. β-hcg는 111.4 miu/ml였다. 혈액응고검사, 간기능검사, 신기능검사에서특이소견은없었다. 간염항원검사와매독검사는음성이었고, 혈액형은 B형 Rh (+) 였다. 심전도검사, 흉부 X-선검사에서특이소견은없었다. 초음파소견 : 경질초음파검사에서양측난소는정상이었고, 자궁내막두께는 5 mm로균일하고얇았으며자궁내강에태낭이나혈종은관찰되지않았다. 더글라스와에액체저류소견은전혀없었다. 우측난소옆으로분리되어있는균질한에코를보이는증가된음영의 26 17 mm 크기의혈종모양의종괴소견이관찰되어, 우측난관에자궁외임신이되었을가능성을배제할수없었다 (Fig. 1). 입원후경과 : 입원후질출혈은특별한시술없이완전히멈추었다. 입 A C Round ligament Uterus B Ectopic mass Uterosacral ligament Fig. 2. (A) Laparoscopic operation fi ndings showed both adnexas and no fl uid collection of cul-de-sac. (B) About 25 mm sized dome like mass covered with retroperitoneum was shown between uterosacral ligament and right ovary at laparoscopy and diagram. (C) After resection of the retroperitoneal ectopic mass was seen. 224 WWW.KJOG.ORG
Bo-Ra Park, et al. Laparoscopic treatment of the retroperitoneal ectopic pregnancy Fig. 3. The pathologic fi ndings showed trophoblastic villi adherent to the retroperitoneum (H&E, 100). 원다음날 β-hcg 추적검사에서 109.7 miu/ml로비슷한수치를보였고, 출혈은전혀없었다. 우측난관임신의증하에, 임신낭이 26 17 mm 크기로작고, 복강내에혈복강소견이전혀없고, β-hcg는 109.7 miu/ml로낮은수치를보여, 메소트레세이트-류코보린다회요법을시행하기로하였다. 메소트레세이트 50 mg, 류코보린 5 mg을격일로근주하였다. 메토트렉세이트 3회근주하는동안 β-hcg는 84.8 miu/ml 까지감소하였으나, 이후 98.6 miu/ml까지점차증가하는소견보여치료실패로간주하고복강경수술을결정하였다. 수술소견 : 전신마취하에제대부위 10 mm 투관침삽입후골반및복강내부를관찰하였다. 복강내혈복강소견은전혀관찰되지않았고, 좌측난소와난관은정상소견이었고, 우측난소는정상이었으나, 우측난관의난관채부분은과거수술로제거되어있었으나파열이나유착, 출혈소견은전혀없었다. 우측난소와자궁천골인대사이의후복막부위에약 25 mm 크기의임신낭처럼보이는파열소견이없는둥근낭종이발견되었으며, 복막을절제해보니내부에혈종과수태산물처럼보이는물질이들어있어모두제거해주었다 (Fig. 2). 수술후경과 : 수술 1일째 β-hcg는 65.2 miu/ml, 3일째 43.1 miu/ml 로감소하여수술 3일째퇴원하였고, 퇴원 2주후외래검사에서 1.5 miu/ml까지감소하였고, 수술 4주후정상월경이돌아왔다병리조직학적소견 : 생검된조직의현미경적검사에서융모막융모 (chorionic villi) 가관찰되어후복막에착상된자궁외임신으로확진되었다 (Fig. 3). 자궁외임신은산부인과영역에서흔한응급질환으로임신전반기모성사망의원인이될수있고, 발생빈도는 100명의가임여성중 3-4명정도이며 10-20% 는재발된다고한다. 난관에발생하는빈도가가장많으며, 그외복강내, 자궁경부, 난소및인대등에서도발생한다 [3]. 복강임신은약 1,000여년전에문헌에최초로언급된이래지속적인증례보고가있었고, 1942년 Studdiford가일차성과이차성복강임신진 단기준을확립하여현재까지통용되고있다. 일차성복강임신으로진단하려면다음세가지조건을만족해야한다. 첫째, 양측난관과난소가정상이고최근또는오래된손상의증거가없어야하며, 둘째, 자궁복막간누공의증거가없어야하고, 마지막으로착상부위가복막에한정되고, 난관에일차로착상이된후이차로복막에착상이되었다는가능성을배제할수있어야한다. 특히진행된임신인경우일차성과이차성복강임신을구별하기는쉽지않기때문에 Friedrich 등은위의진단기준에서복강내착상부위의조직학적검사에서임신 12주이내에융모막융모가발견되어야일차성복강임신으로볼수있다고하였다 [4]. 하지만대부분의경우일차성과이차성복강임신의감별은자궁부속기와자궁에대한조직학적검사를시행해야만판단할수있다 [5]. 복강내임신은모성사망률이매우높은데이는출혈, 감염, 패혈증, 빈혈, 범발성혈관내응고장애, 폐색전증, 태아장골이모체장기를관통하여발생하는누공, 폐부종, 복막염, 혈종등과같은심각한합병증을동반하기때문이며, 몇몇경우에서는모체의갑작스런사망이첫증상으로나타나기도한다 [6,7]. 후복막에발생하는자궁외임신은매우드물어 3,372분만에서 7,931분만당 1건으로보고되고있다 [1]. 후복막임신의발생장소는더글라스와, 자궁의후면, 간, 비장, 횡격막등매우다양하게보고되고있다. 발생기전은자궁내임신의파열후배아가후복막으로이동한다는설과정상자궁내임신이자연적으로후복막으로전이된다는두가지가설이있다 [2]. 일차적인착상을증명하기위해서는자궁과난소에최근또는과거손상이전혀없어야하고, 자궁과복강사이에누공의증거가없어야하는데이런경우는거의없다. 이렇게자궁이외부위에착상이일어나는이유는골반염, 난관성형술, 난관결찰술, 인공유산, 난관기형, 그리고자궁내장치를착용한경우다. 복강임신은고령, 유색인종그리고불임여성에서좀더흔히나타난다. 1975년의한보고에서는복강임신의 79% 가유색인종이며평균연령이 31.5세인것으로보고하였다 [8]. 본증례의경우복강경수술소견에서자궁, 양측난소와난관모두파열, 유착소견이전혀없고, 혈복강소견이전혀없었다. 환자과거력에서이전에 2회의인공유산의경험이있어이전소파수술에의해자궁의후벽과후복막사이에누공이형성되어이부위를통해배아가후복막쪽으로이동하여후복막에착상이되었을가능성이있다. 복강임신의증상은특징적이지않고, 임신초기에불쾌감을호소하는정도이다. 임신낭이점점커짐에따라임신낭을싸고있는복막의표면에장력이증가하여동통을유발하지만침상안정이나일시적인입원치료로증상이완화되기도한다 [9]. 대다수의경우복통을호소하며정도는 불편감 에서부터 참을수없는통증 에이르기까지다양하고, 초기에는하복부에국한되며, 질출혈, 오심, 구토, 전신쇠약감을호소하는경우도있고파열이된경우파열부위에따라혈복강에의한극심한복통에서상당양의질출혈까지다양하다. 복강내에서임신이진행된경우비정상적인태위를보이며자궁은태아와분리되어촉지되고자궁경부는태아의반대쪽으로밀리며거상된다 [10]. 상기환자의경우복강내로의파열은없어혈복강에의한하복통은없었으나, 소파수술후본원입원전까지참을만한정도의간헐적인하 WWW.KJOG.ORG 225
KJOG Vol. 54, No. 4, 2011 복부불쾌감이자주있었는데, 이는임신낭을싸고있는후복막표면의장력이증가하여동통을유발한것으로보이며, 내원당일에는자궁경부쪽으로다량의질출혈이있었다. 최근에는혈청베타사람융모생식샘자극호르몬검사와고해상도의초음파검사및진단적복강경검사의발달로자궁외임신의조기진단이가능하게되었다. 숙련된검사자가시행하는초음파검사가진단에가장적합하다고알려져있기는하지만, 초음파장비의발달에도불구하고초음파검사로임신초기에복강내임신을진단하는일은흔하지않다 [11]. 따라서환자가임신초기에불편감을호소하는경우검사자가의심의경계를늦추지않는일이진단에중요하다. 컴퓨터단층촬영으로자궁외임신을진단한몇몇증례가보고되어있는데, 컴퓨터단층촬영은초음파나자기공명영상에비해태반위치가명확히보이기는하지만태아에대한방사선노출때문에한정된경우에만시행할수있다는단점이있다 [12]. 자기공명영상은초음파검사에서확인하기어려운복강내태반의위치를볼수있고, 고형장기에부착된태반을발견하기용이하다. 태반부착을확인하는것은수술시태반제거를시도할때다량의출혈이발생할수있으므로매우중요하다. 자기공명영상이이처럼중요한정보를제공하는동시에방사선노출과수술에따른위험성을피하는장점이있기는하지만초기임신에서는명확한진단이어렵고전치태반, 자궁근종들과의감별진단이어려운것으로보고되고있다 [13]. 결국복강내임신은자궁외임신의심하에시행되는시험적개복이나복강경수술에의해거의진단이이루어지며, 수술전진단된경우는거의없다고한다. 상기환자의경우도증상이경미한하복통이외에는없으며, 일반적인자궁외임신에서보이는증상과는완전히다른다량의질출혈이있으면서혈복강소견이없었으나, 초음파에서는마치우측난관임신처럼보여증상과진단이맞지않아혼동이많이되었던증례로결국복강경적수술통해진단이되었다. 컴퓨터단층촬영을했더라면미리진단했을가능성도있으나, 시행하지못해진단이늦어졌다. 이상적인수술방법은복강경또는개복을통해후복막부위종괴제거수술을시행하는것이다. 임신낭이붙어있는위치에따라지혈이불가능하거나후복막에위치한큰혈관에손상을주는경우자궁절제를시행하거나추가수술이불가피하다. 주수가 12주이상의복강내임신의경우수술중태반이남았을때태반의처리에대해서도논란이있다. 태반으로가는혈류가안전하게결찰된다면, 태반을완전히제거하는것이술후회복이빠르므로대부분의연구에서이를권고하고있다. 태반을완전히제거하기어려워부분적으로제거할경우대량출혈과쇼크를일으킬수있어이런상황에서는태반을남겨두는것이권고된다. 복강내태반을남겨둘경우종종장폐색증, 복막염, 농양이발생하기도하며, 재원기간연장, 태반을제거하기위한이차수술등이필요할수있다. 일부연구자들은태반을그대로남겨두고후에메토트렉세이트를사용할것을주장하기도하는데, 복강내에서태반이급속히파괴되면서태반괴사물질이축적되어감염을일으키는경우가종종있다 [14]. 후복막임신의약물치료에대한보고는있으나모두실패한것으로보고되어있고, 결국은복강경혹은개복을통해수술적으로치료한경우이다 [15]. 상기환자의경우난관임신으로오인하여약물치료를했으나, 결국 약물치료에실패하였는데, 저자의생각으로는후복막자체에혈관분포가적어전신적으로투여한약물의도달이어려워약물에잘반응하지않는것은아닌가생각된다. 워낙후복막임신의보고가적고임신초기술전진단이어려워약물치료성공증례발표의보고가없어앞으로치료에있어더많은연구가필요할것으로보인다. 저자등은내원 3주전무월경 5주에소파수술후, 특이소견없이지내던 26세여성에서일반적인자궁외임신에서볼수없는급작스런다량의질출혈로자궁외임신으로진단후메토트렉세이트다회요법을시행하였으나, 융모생식샘자극호르몬증가소견보여복강경을시행하여후복막에착상된자궁외임신으로최종진단하여치료한매우드문예를경험하여간단한문헌고찰과함께보고하는바이다. References 1. Lee JW, Sohn KM, Jung HS. Retroperitoneal ectopic pregnancy. AJR Am J Roentgenol 2005;184:1600-1. 2. Martin JN Jr, Sessums JK, Martin RW, Pryor JA, Morrison JC. Abdominal pregnancy: current concepts of management. Obstet Gynecol 1988;71:549-57. 3. Park S, Na Y, Jung J, Yang S, Choi S, Kim S, et al. A clinical study of ectopic pregnancy during recent 8 years. Korean J Obstet Gynecol 2009;52:245-52. 4. Leikin E, Randall HW Jr. Hydrocephalic fetus in an abdominal pregnancy. Obstet Gynecol 1987;69:498-500. 5. Mbura JS, Mgaya HN. Advanced abdominal pregnancy in Muhimbili Medical Centre, Tanzania. Int J Gynaecol Obstet 1986;24:169-76. 6. Pelosi MA, Apuzzio J. Surgical management of abdominal pregnancy. Contemp Obstet Gynecol 1988;32:144-5. 7. Atrash HK, Friede A, Hogue CJ. Abdominal pregnancy in the United States: frequency and maternal mortality. Obstet Gynecol 1987;69:333-7. 8. Clark JF, Guy RS. Abdominal pregnancy. Am J Obstet Gynecol 1966;96:511-20. 9. Alexander MC, Horger EO 3rd. Early diagnosis of abdominal pregnancy by ultrasound. J Clin Ultrasound 1983;11:45-8. 10. Delke I, Veridiano NP, Tancer ML. Abdominal pregnancy: review of current management and addition of 10 cases. Obstet Gynecol 1982;60:200-4. 11. Partington CK, Studley JG, Menzies-Gow N. Abdominal pregnancy complicated by appendicitis. Case report. Br J Obstet Gynaecol 1986;93:1011-2. 12. Lee LL, McGahan JP. Combined use of ultrasound and computed tomography in evaluation of intraabdominal pregnancy 226 WWW.KJOG.ORG
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