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1 대한내과학회지 : 제 67 권부록 3 호 2004 혈액투석환자에서손목굴증후군으로발현한결핵성건활막염 1예 가천의과대학교길병원내과학교실, 병리과학교실 2 김수연 양필선 이현희 정우경 이종호 정동해 2 이준승 =Abstract= Carpal Tunnel Syndrome caused by tuberculous tenosynovitis in a patient on long-term hemodiaysis Sue Yun Kim, M.D., Pil Seon Yang, M.D., Hyun Hee Lee, M.D., Woo Kyung Jung, M.D., Jong Ho Lee, M.D., Dong Hae Jung, M.D. 2 and Joon Seung Lee, M.D. Departments of Internal Medicine and Pathology 2, Gachon Medical School, Gil Medical Center, Incheon, Korea Carpal Tunnel Syndrome (CTS) in patients undergoing long-term hemodialysis is caused by a variety of etiologic factors. Especially deposition of dialysis-related amyloidosis has been regarded as one of important etiologic factors. Although tuberculosis (TB) of wrist is a rare form of extrapulomary TB occurring in approximately 1% of osteoarticular TB in nonuremic patients, occurrence of the CTS as a result of TB tenosynovitis in these patients has been previously reported. To our best knowledge, TB tenosynovitis in hemodialysis patients has not been reported in spite of high incidence of extrapulmonary TB. We report a case of CTS due to TB tenosynovitis in the 53-year-old male receiving hemodialysis for more than eighteen years, confirmed by biopsy in flexor tendon. Initially we made a hasty conclusion that CTS in the patient was caused by dialysis-related amyloidosis.(korean J Med 67:S908-S912, 2004) Key Words : Tuberculous tenosynovitis, Carpal Tunnel Syndrome, Hemodialysis 혈액투석환자의 서 론 2 31% 에서발생하는손목굴증후 군(Carpal Tunnel Syndrome) 은정맥저류, 동정맥루에 의한부종, 투석간의체액과부하, arterial steal syndrome, 신경건초내의정맥확장, 투석후의정맥부위폐쇄, 투석 중의비활동성, 횡수근인대의아밀로이드침착등이주 요원인으로알려져있으며 1, 2), 특히장기간혈액투석을 받은환자에서는투석관련아밀로이드증의주요증상 의하나로발생한다 3). 반면일반인에서의손목굴증후 군은임신, 당뇨, 갑상선기능저하증, 류마토이드관절염, 다발성골수종, 말단비대증, 유육종증, 통풍, 전신선홍반 성낭창등의다양한원인에의해발생하며 4), 드물게손 목관절의결핵성건활막염에의해서도발생하는것으로 보고되고있다 5, 6) 이들에서. 결핵성건활막염을포함하 는손목관절결핵은근골격계결핵중 1% 미만으로보고 되는드문질환이다 7). 일반인과비교하여폐외결핵의발 생빈도가 폐외결핵의 2.9배높은혈액투석환자에서도골관절결핵은 9.6% 정도로보고가많지않고, 특히발생부 접수 : 2004년 3월 30일 통과 : 2004년 4월 30일 교신저자 : 이준승, 인천시남동구구월동 1198 번지, 가천의과대학교길병원신장내과 ( ) joonseung@ghil.com S 908

2 김수연 외 6인 : 혈액투석 환자에서 손목굴증후군으로 발현한 결핵성 건활막염 1예 위도 척추, 대퇴관절, 무릎관절 순서로 호발하는 것으로 알려져 있으며, 현재까지 혈액투석 환자에서 손목관절 7) 의 결핵성 건활막염은 아직 보고된 바 없다. 이에 저자 들은 장기간 혈액투석을 받아온 말기신부전 환자에서 손목굴증후군으로 발현한 손목관절의 결핵성 건활막염 을 조직검사로 진단했던 1예를 경험하였기에 문헌고찰 과 함께 보고하는 바이다. 증 환 자 : 남자, 53세 례 주 소 : 양 손가락의 이상감각 및 통증과 양 손목관 절의 통증 및 운동장애 현병력 : 18년 동안 혈액투석을 받은 환자로 내원 2 년 전부터 양손의 엄지, 집게손가락 및 가운데손가락의 통증과 이상감각이 발생하여 간헐적인 물리치료와 진통 소염제를 복용하였다. 내원 1년 전 양손가락의 통증이 악화 되어 본원 정형외과에서 근전도 검사와 진찰 후 손 목굴증후군 진단하에 지속적인 물리치료 및 약물치료를 받았다. 내원 6개월 전부터는 증상의 호전 없이, 양 손목 원하였다. Figure 1. Chest PA revealed moderate cardiomegaly and atherosclerotic calcification of aortic arch without pulmonary infiltrates or effusion. 18년 전부터는 주 3회의 정기적인 혈액투석을 받았다. 28 mm/hr, CRP 1.02 mg/dl이었다. 혈청 생화학 검사에 항결핵요법을 시행받았다. 나트륨 142 meq/l, 칼륨 5.3 meq/l, 칼슘 9.1 mg/dl, 관절의 통증과 운동장애가 동반되어 수술을 위하여 입 과거력 : 20년 전 원인미상의 만성신부전 진단받았고, 10년 전 우측 서혜부의 결핵성 임파선염으로 1년 동안의 가족력 : 특이사항 없음 이학적 소견 : 입원 당시 환자는 만성 병색을 보였으 며, 혈압 130/70 mmhg, 맥박 80회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.8 이었다. 흉부 청진에서 심폐음은 정상이었으 며, 복부에 간과 비장은 촉지되지 않았고, 하지 부종은 없었다. 양손의 엄지에서 가운데 손가락까지의 통증, 이 상감각, 감각저하, 두점 식별력의 감소 및 근력저하가 있 었고 엄지두덩(thenar eminence)의 위축이 양손 모두에 서 관찰되었다. 양측 손목관절의 통증에 의한 운동장애 가 동반되었고, 특히 우측 손목관절에서 심한 운동장애 를 보였다. 양손에서 Tinnel 검사와 Phalen 검사 양성소 견을 보였으며 양측 아래팔의 부종이나 어깨관절의 통 증은 없었다. 검사실 소견 : 말초혈액 검사에서 혈색소 12.7 g/dl, 헤마토크리트 41.5%, 백혈구 4,890 /mm3 (중성구 61%, 림프구 18.6%, 호산구 10.0%) 혈소판 252,000/mm, ESR 3 S 909 서 혈중 요소 질소 38.6 mg/dl, 크레아티닌 11.1 mg/dl, 인산염 7.1 mg/dl, 총 단백 6.7 g/dl, 알부민 3.8 g/dl, AST 7 IU/L, ALT 9 IU/L, Alkaline phosphatase 232 IU/L, 총 빌리루빈 0.9 mg/dl, 요산 13.4 mg/dl, ipth pg/ml이었고, beta-2 microglobulin 36,704 ng/ml로 현 저히 증가되었다. 내원 당시 흉부 방사선 사진에서 심장 비대 외에는 특이소견 없었다(그림 1). 양손의 방사선 사 진에서는 혈관벽의 전이성 석회화외에는 손목관절의 연 부조직 종창이나 골다공증의 소견은 관찰 되지 않았다 (그림 2). 수술 1년 전에 시행한 신경근전도 검사에서는 좌측과 우측의 정중운동신경 원위잠복시간(정상: 4 ms) 은 각각 5.82 ms, 7.98 ms로 우측이 더 심하게 연장되었 고 좌측과 우측의 정중감각신경 원위잠복시간은 정상이 었다. 치료 및 경과 : 입원 후 국소 마취 상태에서 근위 손 목 주름(proximal wrist crease) 부위에서 1 cm 정도 최 소 절개를 한 후 양측 횡수근인대(transverse carpal

대한내과학회지 : 제 67 권 부록 3 호 2004 Figure 2. 2 Wrist PA demonstrates extraosseous metastatic calcification along the arterial wall. Soft tissue swelling and osteoporotic change are not found. Figure 3.

No amorphous material was noted (H&E stain, 100). ligament)의 단순 절제 및 정중신경의 감압수술만을 시 에 채취할 수 있는 활액은 극히 소량이라서 세포 검사는 손목굴의 중앙부에서 정중신경의 신경외막 충혈을 동반 시행하였고, 건활액막 조직의 병리검사를 시행하였다. 활 행하였다.

째 왼손의 통증 및 감각저하는 다소 호전된 반면 오른손 직검사에서는 건락성 괴사 없이 림프구 침윤을 동반한 확보된 절개부위 내에서는 관찰되지 않았다. 수술 7병일 의 통증은 지속되었으나 외래 추적관찰하기로 하고 퇴 원하였다.

3 대한내과학회지 : 제 67 권 부록 3 호 2004 Figure 2. 2 Wrist PA demonstrates extraosseous metastatic calcification along the arterial wall. Soft tissue swelling and osteoporotic change are not found. Figure 3. The biopsied synovial tissue showed diffuse lymphocytic infiltration with aggregates of epitheloid, histiocytes and scattered Langhans' giant cells. No caseation. necrosis was noted. No amorphous material was noted (H&E stain, 100). ligament)의 단순 절제 및 정중신경의 감압수술만을 시 에 채취할 수 있는 활액은 극히 소량이라서 세포 검사는 손목굴의 중앙부에서 정중신경의 신경외막 충혈을 동반 시행하였고, 건활액막 조직의 병리검사를 시행하였다. 활 행하였다. 수술 당시 1 cm 정도의 최소 절개를 하였기에 한 압박 소견과 횡수근인대의 비후 정도만을 확인할 수 시행하지 못했으며 세균 배양검사와 결핵균 배양검사를 액의 일반 세균 배양검사에서는 oxacillin susceptible 있었고, 건활액막을 따라 아밀로이드와 같은 침착물이 coagulase negative staphylococcus가 배양되었고, 결핵 째 왼손의 통증 및 감각저하는 다소 호전된 반면 오른손 직검사에서는 건락성 괴사 없이 림프구 침윤을 동반한 확보된 절개부위 내에서는 관찰되지 않았다. 수술 7병일 의 통증은 지속되었으나 외래 추적관찰하기로 하고 퇴 원하였다. 수술 14병일째 왼손의 통증은 약간 호전되었 으나 수술 부위의 상처 치유가 잘 안되었고, 오른손의 통증은 호전 없이 수술 부위 치유의 지연과 혈종이 관찰 되어 외래에서 오른손의 수술 부위의 절개 및 혈종 제거 술을 시행하였으며 경험적 경구 항생제 투여를 시작하 균 염색과 배양검사는 음성소견을 보였다. 건활액막 조 육아종성 병변과 랑그한스 거대세포 및 상피양세포가 관찰되었으며(그림 3), Ziel-Nielson 염색에서는 많은 항 산균(acid-fast bacilli)들이 관찰되었다(그림 4). 오른쪽 손목관절의 결핵성 건활막염 진단하에 1차 수술 30병일에 isoniazide 300 mg, rifampin 600 mg, pyrazinamide 였다. 당시 시행한 일반균 배양검사에서 자라는 균은 없 었다. 수술 28병일에 오른손 통증의 지속과 손목의 종창 및 양측 손목 수술부위 상처 치유지연으로 입원하여, 2 번째 절개술 및 배액술을 시행하였다. 2번째 수술은 오 른 손목에서만 시행하였는데, 근위 손목 주름에서 전완 부 쪽으로 1 cm 정도와 원위 손목 주름 중간점에서 중지를 향해 3 cm 정도 종절개를 확장해서 시행했다. 이때 얕은 손가락굽힘근(flexor digitorum superficialis) 주위로 건 활액막 조직의 증식 및 주변의 염증 소견이 관찰되어 건 활액막 제거술을 시행하였다. 당시 수술 시야에 노란색 의 아밀로이드양 물질 침착은 없었고, 얕은손가락굽힘근 의 건활액막을 따라 rice body가 관찰되었다. 수술 당시 S 910 Figure 4. Ziel-Nielson stain showed many acid-fast bacilli ( 400).

4 김수연외 6 인 : 혈액투석환자에서손목굴증후군으로발현한결핵성건활막염 1예 1.0 g, ofloxacin 200 mg 으로항결핵요법을시작하였고, 1차수술 68병일에엄지두덩의위축은변화가없으나오 른쪽손가락과손목의통증및감각저하가호전되었고 수술상처가치유되어퇴원하였다. 항결핵요법 2개월째 pyrazinamide 를제외한 3제요법으로항결핵요법을조 정한후현재까지특별한문제없이외래추적관찰중이 다. 고 찰 혈액투석환자에서발생하는손목굴증후군은투석 후평균 8 9 년이경과한뒤에호발하며, 투석기간과비 례하여그빈도가증가하는것으로알려져있고, 발생율 도보고자에따라 2 31% 에서높게는 63.7% 까지보고 가되고있다 8). 그원인으로는말초신경병증, 정맥저류, 동정맥루에의한부종, 투석간의체액과부하, radial artery steal 증후군, 투석후의정맥부위폐쇄, 투석중의비활 1, 동성, 횡수근인대의아밀로이드침착등이알려져있다 2). 투석 1년이내에발생하는경우는일반인에서와같이당 뇨병혹은말초신경병증이, 장기간투석한경우는 beta-2 microglobulin 원섬유의축적과연관된아밀로이드의침 착이중요한원인으로생각되고있다 9). 특히장기간투 석환자에서어깨관절의통증과동반되어발생하는손 목굴증후군은대개는아밀로이드증의임상적첫증후이 며순차적으로아밀로이드낭종을동반한골파괴와병 적골절이발생할수있다 3). 그러나이들환자에서발생 하는손목굴증후군과투석관련아밀로이드증과의연관 성에관해서는논란의여지가있다. Hirasawa 등 8) 의보 고의하면장기투석과연관된손목굴증후군환자의 31% 가, Chary-Valckenaere 등 10) 의보고에서는 63.4% 만이 조직검사에서아밀로이드침착이관찰되었고, 일부환자 에서는침착된아밀로이드의육안적크기가정중신경을 압박할정도로크지않았으며아밀로이드의축적이관 찰되는일부환자에서손목굴증후군의임상소견이없었 다. 또한혈청 beta-2 microglobulin 농도와손목굴증후 군의발생과는관계가없는것으로보고되고있다 1, 3). 따라서장기간투석과연관된손목굴증후군환자는수 술후조직검사를통하여원인규명이필요하다 증례는 6, 10) 본 18년이상장기간혈액투석을받고있었고양손의 전형적인손목굴증후군의임상증상과함께혈청 beta-2 microglobulin 의증가가관찰되어투석관련아밀로이드 침착에의한손목굴증후군으로진단을하고, 1 cm 정도. 의제한적절개에의한정중신경감압술을시행하였다. 수술당시시야에서육안적아밀로이드병변의확인과 건활막조직검사의중요성을간과하여이를시행하지 않았고, 수술부위치유가지연되면서증상의호전이없 어개방성절개에의한재수술시행하였다. 재수술에서 의육안적소견및건활액막조직검사를통하여뒤늦게 결핵성건활막염에의한손목굴증후군을진단할수있 었다. 장기간투석과연관된손목굴증후근의특징적임 상양상중의하나가이상감각과통증은수술후바로 완화가되나운동감각결손의회복은기존의요독성신 경병증으로인하여불확실한것으로알려져있다 10). 따 라서본증례에서와같이수술 14병일이경과하여도통증 의호전이관찰되지않았을때는조기에원인을찾기위 한재수술및다양한검사가고려되야한다고사료된다. 일반적으로골관절결핵은전체결핵의 병율을갖는폐외결핵의하나로이중 1 3% 의유 50% 는척추결 핵이차지하며고관절, 무릎관절, 발, 팔꿉관절순으로 발생하고손목관절결핵은 1% 미만으로아주드문것으 로알려져있다 11). 일반인에서결핵성건활막염에의한 손목굴증후군은드물게발생이보고되고있으나 5), 투석 환자에서는현재까지결핵성건활막염은보고된바가 없다 6). 관절결핵의전파는다른장기에서일차감염후혈 행성으로전파되어윤활막하혈관을통하여관절내로 침입하거나골단이나골간단으로부터간접적으로침범 한다. 관절결핵의특징적소견중의하나는활액에서괴 사된관절연골과섬유성물질이축적되어 rice body를 형성하는것이다 12). 본증례에서도서혜부임파선결핵 으로항결핵치료를받은과거력이있어, 아마도임파선 결핵의재활성화에의한혈행성전파로결핵성건활막 염이발생한것으로사료된다. 또한재수술당시시야에 서 rice body가관찰되었는데류마티스성관절염에서도 rice body 가관찰되지만그크기가클경우에는우선적 으로결핵성건활막염을의심해야한다 6). 손목관절결핵환자의대부분에서는폐결핵의병력이 없으며관절내골결핵보다는결핵성건활막염이더흔 한경향이있고증상이나증후가비특이적활막염, 류마 티스성관절염과유사하여진단이지연되는경우가많 다 5, 12) 또한. 투석환자에서는세포및체액성면역기능 의감소와더불어동정맥루가세균이나바이러스의출 입구역할을하기에감염성관절염의발생빈도가높아 S 911

5 대한내과학회지 : 제 67 권부록 3 호 2004 감별이필요하다 7). 결핵성건활막염진단은활액검사와건활액막조직검 사가있다. 결핵성활액은대개비출혈성이며백혈구수 가 10,000 20,000 개/mm 3 정도이고, 다형백혈구가대부 분이다 7). 가장특징적인것은단백질농도가증가되어 있는것으로통상 핵균의양성률은 균배양양성률은 양성률은 3.5 g/dl 이상이다. 활액염색에서결 20% 로복수, 흉수, 심낭액보다높고 80% 이며건활액막조직의배양검사의 90% 이다. 조직검사에서는육아종성염증, 다 핵세포및건락괴사와같은소견을관찰함으로서확진 할수있다 13). 손목관절결핵의초기방사선학적소견으 로는이상소견이없거나주변연부조직의종창과국소 적인골다공증등의비특이적인소견이나타나고진행 된뒤에는 Phemister 의세증후가관찰된다 12). 이는관 절곁골다공증, 관절가장자리의골미란, 점진적인골사 이공간의협착을말한다. 본증례에서는폐결핵의병력 이없었고, 활액의결핵균배양검사에서는음성이었으나 조직검사로진단을하였다. 방사선학적소견도결핵성 건활막염단계라서이상소견이관찰되지않았다. 결핵성건활막염의치료는항결핵요법과운동요법이 주된치료가되며, 윤활막절제술이나괴사조직제거가 요구되기도하나관절운동의제한과같은후유증은거 의없다. 상지의건활막염은항결핵요법만으로도적절 한치료결과를얻을수있다. 적절한항결핵요법에도 불구하고관절의파괴가예상되는경우, 병변의호전이 없는경우, 약물에저항성을보이거나결핵성관절염의 진단이의심스러운경우에는수술적요법을고려한다 11). 본증례에서도항결핵요법 및운동장애의회복을보였다. 4 주경과후통증, 이상감각 장기간혈액투석을받고있는환자에서의손목굴증후 군은투석관련아밀로이드침착외에도다양한원인에 의해발생할수있다. 따라서손목굴감압술을시행할경 우는활액검사나건활액막조직검사등을통하여적극 적인원인질환의확인이필요하다고사료된다. 저자들은 요 약 18년동안혈액투석을받은환자에서발생 한손목굴증후군을치료함에있어서그원인으로투석 관련아밀로이드침착을고려하여조직검사없이수근 관감압술을시행하였으나, 수술후증상의호전이없어 재수술을시행하였고, 건활액막조직검사에서결핵성건 활막염에의한손목굴증후군으로뒤늦게진단한 1예를 경험하였다. 현재까지투석환자에서손목관절의결핵성 건활막염에의해발생한손목굴증후군은보고된적이 없기에문헌고찰과함께보고하는바이다. REFERENCES 1) Schwarz A, Keller F, Seyfert S. Carpal tunnel syndrome A major complication in long-term hemodialysis patients. Clinical Nephrology 22: , ) Warren DJ, Otieno LS. Carpal tunnel syndrome in patients on intermittent hemodialysis. Postgrad Med J 51: , ) Bartova V, Zima T. Diagnosis and treatment of Carpal tunnel syndrome. Renal Failure 15: , ) 우제영, 김용수, 박인석, 구완서, 김석영, 장윤식, 윤영석, 방병기. 장기혈액투석환자에서발생한수근관증후군 1 예. 대한신장학회지 9: , ) 정필현, 강석, 김종필, 이상호. 결핵성건막염에기인한수근관증후군 1 예보고. 대한정형외과학회지 37: , ) Bush DC, Schneider LH. Tuberculosis of the hand and wrist. J Hand Surg 9: , ) Haskell LP, Tannenberg AM. Tuberculous arthritis in a hemodialysis patient. Am J nephrol 7: , ) Hirasawa Y, Ogura T. Carpal tunnnel syndrome in patients on long-term hemodialysis. Scand J Plast Reconstr Hand Surg 34: , ) Gejyo F, Odani S, Yamada T, Honma N, Saito H, Suzuki Y, Nakagawa Y, Kobayashi H, Maruyama Y, Hirasawa Y. Beta-2 microglobulin: a new form of amyloid protein associated with chronic hemodialysis. Kidney Int 30: , ) Chary-Valckenaere I, Kessler M, Mainard D, Schertz L, Chanliau J, Champigneulle J, Pourel J, Gaucher A, Netter P. Amyloid and Non-Amyloid Carpal tunnel syndrome in patients receiving chronic renal hemodialysis. The Journal of Rheumatology 25: , ) Tuli SM. General principles of osteoarticular tuberculosis. Clin Orthop 398:11-19, ) Andersson MI, Willcox PA. Tuberculous tenosynovitis and carpal tunnel syndrome as presentation of HIV disease. J Infect 39: , ) Shanahan EM, Hanley SD, Gibeny RG, Fitzgerald O. Tuberculosis of wrist. Arthritis & Rheumatism 42: , ) Klofkorn RW, Steigerwald JC. Carpal tunnel syndrome as the initial manifestation of tuberculosis. Am J Med 60: , 1976 S 912

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Jksvs019(8-15).hwp Grade I Grade II Grade III 12 대한혈관외과학회지 : 제 20 권 제 1 호 2004 Control Group A Group B Fig. 4. Microscopic findings of vein wall in control, group A and group B on the day of 7 after venous occlusion. The