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미주 남궁
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1 대한내과학회지 : 제 73 권제 3 호 2007 낭성기관지확장증환자에서비대된관상동맥 -기관지동맥문합 1예 한일병원내과, 한림대학교성심병원방사선과 2 천병철 박인호 유정화 장세중 홍종서 안경주 전의용 2 =Abstract= Enlarged coronary-bronchial artery anastomosis in cystic bronchiectasis: A case report Byoung Cheol Cheon, M.D., In Ho Park, M.D., Jeong Hwa Yu, M.D. Sei Joong Chang, M.D., Jong Seo Hong, M.D., Kyoung Ju Ahn, M.D. and Eui Yong Jeon, M.D. 2 Department of Internal Medicine, Hanil-General Hospital, Seoul, Korea Department of Radiology, Hallym Sacred Heart Hospital, Kyonggi-do, Korea 2 Anastomoses between a coronary artery and bronchial or mediastinal arteries have been described since the 19th century. Although coronary-to-bronchial artery communication has been well described, it remains an unusual finding. We report one adult case of abnormally enlarged two coronary-to-bronchial artery communications in a severe cystic bronchiectasis patient. In this case, the bronchial arteries were also supplied from the multiple systemic arteries (the internal mammary, subclavian, inferior phrenic and intercostal arteries) because of severe cystic bronchiectasis. We treated the patient by embolization of the bronchial artery with the abnormal anastomoses and then by surgical resection of the cystic bronchiectatic lung lesion. To date, the patient remains free of symptoms.(korean J Med 73: , 2007) Key Words : Anastomosis, Steal syndrome, Bronchiectasis 서론관상동맥과기관지동맥간의교통 ( 문합 ) 은보고가되고있기는하나매우드문경우이다. Moberg에따르면관상동맥과기관지동맥간의교통은일부혈역학적인결과에의하여출생시부터존재할수있다고되어있다 1). 대부분의경우문합되는혈관의크기가작아혈역학적중요성이없거나미약하여정상성인에서관상동맥과기관지동맥간의문합이검사도중우연히발견되는경우가많다. 그러나일부폐질환을가진환자에서기저폐질환에의하여문합이확장되고그에의하여비정상적인 혈관이기능을하게되어문제를일으킬수있다는것이알려져있다. 관상동맥의혈관기형은진단적관상동맥조영술을시행한환자의약 0.3% 에서 1.3% 에서관찰되어지는것으로보고되고있다 2-4). 비록이런혈관기형의대부분이혈역학적중요성이적어알려지지않고있지만, 심장혈류전환증후군 (coronary steal syndrome) 으로인해심근허혈과심하면급사를일으킬수있다는보고가있다 5, 6). 소아에서는이런선천성혈관기형이종종보고되고있으나성인에서는국내외적으로보고되는것이드물어저자등은 2달전부터시작된흉통을주소로내원한 Received : Accepted : Correspondence to : Kyoung Ju Ahn, M.D., Department of Internal Medicine, Hanil-General Hospital, Ssangmun 3-dong, Dobong-gu, Seoul , Korea atlasahn@unitel.co.kr

-Byoung Cheol Cheon, et al : Enlarged coronary-bronchial artery anastomosis - 낭성기관지확장증환자에서관상동맥조영술상비정상적인관상동맥-기관지동맥문합을갖는환자 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다.

환자는개인의원에서시행한심전도등기본검사에서특이소견없었으나흉통지속되어흉부컴퓨터단층촬영을시행, 낭성기관지확장증진단을받았다. 과거력 : 특이병력없음.

검사소견 : 말초혈액검사상백혈구 6,300 /mm 3, 혈색소 15.1 g/dl, 혈소판 252,000 /mm 3 소견을보였다. 혈청생화학검사상 Na 139 meq/l, K 4.1 meq/l, BUN 12 mg/dl, Creatinine 0.

입원당일지속적인흉통을호소할당시시행한심전도는정상이었으며, 심장초음파에서는이완장애이외다른이상소견은없었다. 임상경과 : 입원하여서도환자는지속적인흉통을호소하였고, 이에협심증배제를위하여입원당일심혈관조영술을시행하였다. 심혈관조영술결과우관상동맥과좌전관상동맥에서기관지동맥과문합을이루는약 2.

2 -Byoung Cheol Cheon, et al : Enlarged coronary-bronchial artery anastomosis - 낭성기관지확장증환자에서관상동맥조영술상비정상적인관상동맥-기관지동맥문합을갖는환자 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례환자 : 김 식, 남자, 57세주소 : 흉부통증현병력 : 상기 57세남자환자는내원 2달전부터시작된지속적인좌측전부흉통을주소로개인의원을방문하였다가협심증배제를위하여본원으로전원되어입원한환자이다. 환자는개인의원에서시행한심전도등기본검사에서특이소견없었으나흉통지속되어흉부컴퓨터단층촬영을시행, 낭성기관지확장증진단을받았다. 과거력 : 특이병력없음. 사회력 : 15년전부터금연상태 ( 이전에는하루 1갑씩 10년정도흡연력있음 ) 진찰소견 : 내원당시생체징후는혈압 115/70 mmhg, 맥박 86회 / 분, 호흡수 12회 / 분, 체온 36 이었으며, 흉부청진상좌측하부폐야에서수포음이청취되었고심박동은규칙적이며심잡음은청취되지않았다. 검사소견 : 말초혈액검사상백혈구 6,300 /mm 3, 혈색소 15.1 g/dl, 혈소판 252,000 /mm 3 소견을보였다. 혈청생화학검사상 Na 139 meq/l, K 4.1 meq/l, BUN 12 mg/dl, Creatinine 0.6 mg/dl, AST 26 U/L, ALT 40 U/L이었고, 심장효소수치는 CK-MB 0.4 ng/ml, Troponin I 0.00 ng/ml로정상범위내에있었다. 입원당시검사한단순흉부방사선사진에서좌측 폐하엽에낭성기관지확장증과그와동반된침윤소견 관찰되었다 ( 그림 1). 입원당일지속적인흉통을호소할당시시행한심전도는정상이었으며, 심장초음파에서는이완장애이외다른이상소견은없었다. 임상경과 : 입원하여서도환자는지속적인흉통을호소하였고, 이에협심증배제를위하여입원당일심혈관조영술을시행하였다. 심혈관조영술결과우관상동맥과좌전관상동맥에서기관지동맥과문합을이루는약 2.5 mm 정도크기의비정상비대동맥이관찰되는것외 Figure 1. A chest radiograph on admission shows cystic bronchiectasis with consolidation at the left lower lung zone. A B C Figure 2. A coronary angiography shows abnormally enlarged and tortuous arteries originating from the left anterior descending artery (A and B) and right coronary artery (C)

- 대한내과학회지 : 제 73 권제 3 호통권제 565 호 2007 - A B C D Figure 3.

the left main bronchus (C and D). 관상동맥자체의협착이나이상소견은보이지않았다 ( 그림 2).

3 - 대한내과학회지 : 제 73 권제 3 호통권제 565 호 A B C D Figure 3. Chest computed tomography images show cystic bronchiectasis in the left upper lobe lingular segment (A) and the left lower lobe (B). Enhanced chest computed tomography images show cystic bronchiectasis and multiple enlarged abnormal vessels around the left main bronchus (C and D). 관상동맥자체의협착이나이상소견은보이지않았다 ( 그림 2). 심한기관지확장증으로인한기관지동맥의이상으로생각하여흉부컴퓨터단층촬영을시행, 폐의좌하엽과상엽의설상분절에심한낭성기관지확장증과폐렴이있고그와동반된종격동내체동맥의비정상적비대소견이있다는것을알게되었다 ( 그림 3). 흉통의원인이심한기관지확장증인것으로판단하 고, 수술적폐절제술계획하에기관지동맥의해부학적분석과관상동맥과의관계확인및수술중출혈예방등의목적으로기관지동맥조영술을시행하였다. 그결과좌측의기관지동맥, 내유동맥, 쇄골하동맥, 늑간동맥등에서폐의좌하엽으로혈액을공급하는다수의비대된체동맥들이관찰되었고, 이중관상동맥조영술에서보인관상동맥-기관지동맥문합을이루는비정상동맥을확인할수있었다. 이에좌상기관지동맥에서관상동

- 천병철외 6 인 : 비대된관상동맥 - 기관지동맥문합 - A B C D Figure 4.

left lower lobe of the lung (internal mammary (A), inferior phrenic (B),

4 - 천병철외 6 인 : 비대된관상동맥 - 기관지동맥문합 - A B C D Figure 4. Multiple abnormally enlarged systemic arteries are seen supplying the left lower lobe of the lung (internal mammary (A), inferior phrenic (B), intercostals (C), and left bronchial arteries (D)). 맥분지와좌상기관지동맥분지가만나는지점보다더하부까지미세카테터를진입시켜서관상동맥으로색전물질이들어가지않도록혹시생길지모르는관상동맥색전을예방하면서소량의 gelform으로기관지동맥만을색전하였다 ( 그림 4). 이후환자는흉부외과로전과되어폐의좌하엽과좌상엽의설상분절절제술을시행받았다. 수술후흉통소실되고전신상태호전되어퇴원후현재는외래로추 적관찰중이다. 고찰관상동맥과기관지동맥간의교통은드문경우이다. Matsunaga 등에의하여보고된가장대규모의연구에서, 심혈관조영술을시행한 2,922명의환자중 16예 (0.5%) 에서관상동맥-기관지동맥문합이관찰되었다 7). 16예중 13예에서좌회전관상동맥의좌심방분지에서

5 -The Korean Journal of Medicine : Vol. 73, No. 3, 교통이기시하였다. 유럽에서는기관지확장증이관상동맥과기관지동맥간교통의가장일반적인원인으로되어있다. 말초염증과연관된폐혈관의파괴는원위부의허혈과폐동맥혈류의감소를일으킨다. 이로인한전신동맥과폐동맥들간의전모세혈관문합 (precapillary anastomosis) 의개방이문합된체동맥 (systemic artery) 의확장과폐동맥분지의역행적불투명 (retrograde opacification) 을일으키게된다. 다른원인으로는팔로사징증과폐동맥폐쇄같은청색증선천성심장질환 8, 9) 등을들수있다. 이와대조적으로 Matsunaga 등의보고에서는, 16예중 3예만이기저질환으로기관지확장증을가지고있었다 7). 이외관상동맥과기관지동맥교통의원인으로는타카야수동맥염 (8예), 폐동맥의혈전색전증 (2예), 폐동맥종양 (1예), 만성기관지염 (1예), 그리고폐동맥폐쇄를동반한팔로사징증 (1예) 등이있었다. Jarry 등은 1999년에관상동맥-기관지동맥교통에의한심장혈류전환증후군을나타내는환자 2예를보고하였다 10). 이들은 1976년부터 1996년까지 25,000명의환자를대상으로심혈관조영술을시행하였고, 이중단 2예의관상동맥-기관지동맥교통을발견하였다 (1,000 명당 0.08의발생률 ). 이들중첫번째예에서, 관상동맥-기관지동맥교통은심근신티그래피 (myocardial scintigraphy) 상음성소견을보이며비전형적인흉통이어서처음에는기능적으로중요하게여겨지지않았다. 그러나 8 년후이교통은심근의후측벽비Q파심근경색을일으켰고, 이는우세한회전동맥 (dominant circumflex artery) 으로부터기관지-폐동맥분지로의단락에의하여심근으로의혈액공급을상당량빼앗긴것때문으로생각되어졌다. 두번째예는충분한내과적치료에도불구하고운동시심한흉통을나타내는환자였다. 이들은또한문헌고찰을통하여관상동맥-기관지동맥교통에의하여심근경색증이합병된다른두개의보고 11, 12) 를발견하였다. 이들은운동을할때단락으로인한혈액공급의부족으로심근의산소소비의증가를만족시키지못하여허혈성증상이나타날수는있다는것을설명하였으나, 심근경색을일으키는병태생리학적인기전을설명하지는못하였다. 단지이런관상동맥-기관지동맥교통으로의혈류가시간이흐름에따라기저의폐질환의악화로인하여더증가할가능성이있음을설명하였다. 이들은 2예의환자모두에게기관지동맥색전술을시행하여치 료하였다. 이에앞서 1988년에 Aupetit 등은관상동맥-기관지동맥교통에의하여합병된심근경색증환자 1예를보고하였는데, 이들은이보고에서심근경색증을일으킬수있는가능성으로세가지원인을생각하였다 11). 첫째, 혈관경련에의한심근경색증 ; 그러나이들은에르고노빈유발검사를시행하지않았다. 둘째, 관상동맥의혈전또는색전 ; 하지만이들이보고한환자의경우관상동맥내동맥경화등국소병변이없었고, 심장판막질환이나선천성우-좌단락등은관찰되지않았다. 셋째, 심장혈류전환효과 ; 심혈관조영술결과문합을이루는혈관의직경이관상동맥의직경과비슷할정도로컸다. 이에 Aupetit 등은심근경색증을일으키는특정조건을밝히는데에는실패하였으나, 아마도세가지모두가작용을하며보고한환자에서는심근운동신티그래피 (myocardial exercise scintigraphy) 에서양성의결과를보이는사실등으로미루어그중심장혈류전환효과가가장중요한역할을하였을것으로추정하고있다. 우리가보고하는상기환자의경우, 흉통의양상은운동과관련이없고설하니트로글리세린투여에대한반응이없는지속적인흉통이었다. 또한심전도나심장효소검사에서협심증이나심근경색증을의심할만한어떤소견도관찰되지않았고, 심근의운동도심장초음파와좌심실조영술상국소적인운동장애등을보이지않는정상소견이었다. 즉, 비심장성흉통 (noncardiac chest pain) 이었다. 하지만심혈관조영술상나타난관상동맥 -기관지동맥간문합의경우방치하면 Jarry 등의보고에서와같이차후에문제를일으킬가능성이있고, 흉부컴퓨터단층촬영에서발견된낭성기관지확장증역시문제를일으킬가능성이충분히있을정도로심하였다. 이에우리는내과적인치료만으로는증상완화와합병증예방에불충분하다고판단하여폐부분절제술을계획하고, 수술전에기관지동맥조영술을시행하였다. 시행결과임상경과에서기술한바와같이관상동맥외, 내유동맥, 쇄골하동맥, 하횡경막동맥과늑간동맥으로부터기시하는기관지동맥으로의많은우회혈관들이관찰되어좌상기관지동맥에미세카테터를이용하여색전술을시행하였다. 이후성공적으로폐부분절제술이시행되었고, 효과적이고적절한치료를통하여환자는흉통등특이증상이없이외래추적진료중이다

6 -Byoung Cheol Cheon, et al : Enlarged coronary-bronchial artery anastomosis - 요약 관상동맥-기관지동맥간문합은특별한증상이없는일반인에서도관찰할수있는혈관기형이다. 하지만기저폐질환이문제가된다거나다른원인들에의해문합을통해폐로가는혈류량이늘어심근에허혈성증상을나타내는경우에는치료가필요한경우가있다. 우리가보고한환자는심한낭성기관지확장증으로인하여종격동내비정상적문합의비대가심한환자였다. 환자는비특이적인흉통을주소로시행한심혈관조영술에서우연히혈관이상이발견되었고, 기관지동맥색전술과폐부분절제술을통하여성공적인치료를받았다. 중심단어 : 심장혈류전환, 연결 ( 문합 ) REFERENCES 1) Moberg A. Anastomoses between extra-cardiac vessels and coronary arteries: Ⅰ. via bronchial arteries: post-mortem angiographic studies in adult and newborn infants. Acta Radiol Diagn 6: , ) Click RL, Holmes DR Jr, Vlietstra RE, Kosinski AS, Kronmal RA. Anomalous coronary arteries: location, degree of atherosclerosis and effect on survival: a report from the Coronary Artery Surgery Study. J Am Coll Cardiol 13: , ) Robert WC. Major anomalies of coronary arterial origin seen in adulthood. Am Heart J 111: , ) Yamanaka O, Hobbs RE. Coronary artery anomalies in 125,595 patients undergoing coronary angiography. Cathet Cardiovasc Diagn 21:28-40, ) Spindola-Franco H, Weisel A, Delman AJ. Pulmonary steal syndrome: an usual case of coronary-bronchial pulmonary artery communication. Radiology 126:25-27, ) Green CE, Kelly MJ, Higgins CB, Bookstein JJ. Acquired coronary to bronchial artery communication: a possible cause of coronary steal. Cathet Cardiovasc Diagn 7: , ) Matsunaga N, Hayashi K, Sakamoto I, Ogawa Y, Matsuoka Y, Imamura T, Kuriya T. Coronary-topulmonary artery shunts via the bronchial artery: analysis of cineangiographic studies. Radiology 186: , ) Zureikat HY. Collateral vessels between the coronary and bronchial arteries in patient with cyanotic congenital heart disease. Am J Cardiol 45: , ) Björk L. Anastomoses between the coronary and bronchial arteries. Acta Radiol Diagn 4:93-96, ) Jarry G, Bruaire JP, Commeau P, Hermida JS, Leborgne L, Auquier MA, Delonca J, Quiret JC, Remond A. Coronary-to-bronchial artery communication: report of two patients successfully treated by embolization. Cardiovasc Intervent Radiol 22: , ) Aupetit JF, Gallet M, Boutarin J. Coronary-tobronchial artery anastomosis complicated with myocardial infarction. Int J Cardiol 18:93-97, ) Nohara R, Kambara H, Murakami T, Kadota K, Kawai C. Giant coronary-to-bronchial arterial anastomosis complicated by myocardial infarction. Chest 84: ,

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ºÎÁ¤¸ÆV10N³»Áö case of brugada syndrome presented as chest pain STRCT rugada syndrome was described in 1992 as a new clinical entity characterized by electrocardiographic STsegment elevation in the right precordial leads