http://dx.doi.org/10.5933/jkapd.2011.38.4.407 대한소아치과학회지 38(4) 2011 하악우측측절치에발생한선양치성종양 박미선 박호원 서현우 이주현 강릉원주대학교치과대학소아치과학교실및구강과학연구소 국문초록선양치성종양 (adenomatoid odontogenic tumor) 은악골에드물게발생하는치성기원의종양이다. 이전에는법랑모세포종 (ameloblastoma) 의한종류로여겨졌으나양성이며재발되는경우는극히드물다. 상악견치에호발하며대개는무증상이지만크기가천천히커져무통성종창을일으킬수있다. 방사선학적으로함치성낭종 (dentigerous cyst) 및단방성법랑모세포종 (unicystic ameloblastoma) 과매우유사하다. 일반적으로보존적인소파술 (curettage) 및적출술 (enucleation) 을통해치료한다. 본증례는하악우측측절치미맹출을주소로내원한 10세여자환아에서방사선사진검사를통해치아의매복및병소를확인하고적출술을시행하였다. 치아에는브라켓을부착하여교정적정출을유도하였다. 조직학적검사를통해선양치성종양으로확진되었으며양호한치료결과를보였기에보고하는바이다. 주요어 : 선양치성종양, 함치성낭종, 단방성법랑모세포종 Ⅰ. 서론선양치성종양 (adenomatoid odontogenic tumor) 은전체치성종양의 3~7% 정도의빈도로발생하는비교적드문악골종양이다 1,2). 하악보다상악에서발생빈도가높으며특히상악견치에호발한다 3). 여자의발생빈도가남자보다두배정도높다고보고되고있으며 10대에진단되는경우가대부분이다 3,4). 특별한임상증상은없지만천천히크기가커져종창을야기하기도한다 1,4). 인접치의변위나흡수는극히드물다 5). 1905년최초로선양치성종양에대한보고가있었다 6). 하지만 1970년초반까지법랑모세포종 (ameloblastoma) 의한종류로여겨졌으며 adenoameloblastoma, ameloblastic adenomatoid tumor, adamantinoma, epithelioma adamantinum, teratomatous odontoma 등다양한용어로불려졌다 7). 1969년 Philipsen과 Birn은처음으로선양치성종양이라는용어를제안하였고 8), 1971년 WHO는이를승인하였다. 선양치성종양이라는이름에서도관같은구조물이상피성분사이에퍼져있는선또는선종양모양을보이는조직학적특징을 보임을알수있다. 선양치성종양은법랑모세포종과달리양성이며, 재발되는경우는매우드물다. 이환된치아의발거에대해서는이견이있으나 9-11) 대개광범위한수술은필요하지않다. 보존적인소파술이나적출술이선택적인치료방법이다 4,10). Philipsen와 Reichart는임상병리학적으로 intraosseous follicular, intraosseous extrafollicular, peripheral type으로분류하였다 (Fig. 1) 12). Follicular type은매복치와연관이있으며함치성낭종및 follicular cyst와매우유사한방사선학적소견을나타낸다. Extrafollicular type은매복치와관련이없으며발생위치에따라잔존낭, 측방치주낭, 치근단낭등과방사선학적소견이유사하다. Peripheral type은치은구조물에부착되어있으며치은섬유종 (gingival fibroma) 또는치은종 (epulis) 과임상적형태가비슷하다. 본증례는하악우측측절치에발생한선양치성종양을외과적으로적출하고교정적견인을통해이환된치아의양호한맹출을얻었기에보고하는바이다. 교신저자 : 박호원강원도강릉시강릉대학로 120 / 강릉원주대학교치과대학소아치과학교실및구강과학연구소 / 033-640-2464 / pedo@gwnu.ac.kr 원고접수일 : 2011 년 08 월 05 일 / 원고최종수정일 : 2011 년 09 월 30 일 / 원고채택일 : 2011 년 10 월 08 일 407
J Korean Acad Pediatr Dent 38(4) 2011 Ⅱ. 증례보고 10세의여아가하악우측측절치가나지않는다는것을주소로내원하였다. 특별한의학적병력및치과적병력은없었다. 임상검사에서하악좌측측절치는맹출하였으나하악우측측절치는관찰되지않았다 (Fig. 2). 방사선사진검사에서하악우측측절치의매복과방사선투과상병소가관찰되었다 (Fig. 3). 병소는치근면까지확장되어있었다. 인접치의치근변위나흡수는관찰되지않았다. 치근단방사선사진에서불완전한방사선투과상을나타내었다 (Fig. 4). 통증및종창등의임상증상은없었다. 술전잠정적으로 follicular cyst로진단하였다. 낭종적출술 및치아의교정적정출을시행하기로하였다. 국소마취하에병소를제거하고브라켓을치아에부착하였다 (Fig. 5). 조직편을포르말린에고정후조직학적검사를시행하였다. 상피세포들이도관구조물을형성하였으며원주상의세포가 2중으로배열되어장미꽃송이모양을이루고있었다 (Fig. 6). 호산구와불규칙한석회화물질이상피내에산재되어있었다 (Fig. 7). 조직병리학적으로선양치성종양으로최종진단되었다. 창상치유후 elastic thread를교정용와이어에연결하여치아이동을시작하였다. 술후 2개월이경과되었을때치아의구강내맹출이확인되었다. 술후 1년이되었을때치아는정상적인위치에배열되었다 (Fig. 8, 9). 이후 3년동안정기검진을시행하였으며재발되지않았다. Fig. 1. Clinicopathologic variants of adenomatoid odontogenic tumor. F: Follicular type. E1-E4: Extrafollicular type. P: Peripheral type. The follicular type is associated with an impacted tooth, simulating the image of dentigerous cyst. Extrafollicular type has no relation with an impacted tooth, may be confused residual, radicular or lateral periodontal cyst. Peripheral type is attached to the gingival structures. Fig. 3. Panoramic view of initial visit. It is observed impacted mandibular right later incisor. Fig. 2. Occlusal view of initial visit. Fig. 4. Periapical view of initial visit. Radiolucent lesion was seen, extending distally from the crown of the tooth towards the root. 408
대한소아치과학회지 38(4) 2011 Fig. 5. Surgical enucleation was carried out under local anesthesia, and bracket was attached on mandibular right later incisor. Fig. 8. Occlusal view of 1 year after surgical operation. Mandibular right lateral incisor was seen in regular position. Fig. 6. Epithelial cells forming duct-like structures( ). Columnar cells forming rossetlike structure(*) with minimal stromal connective tissue. Fig. 9. Panoramic view of 1 year after surgical operation. 발생시기시 후분비 단계의 퇴축 법랑질 상피에서 기원했을 가 능성이 가장 높으며13) extrafollicular type은 치주인대 내에 있 는 malassez 상피 잔사에서, peripheral type은 치판 잔사에 서 기원한 것으로 여겨지고 있다10). 하지만 세 가지 type 모두 조직학적 특징이 동일하며 치료 방법 또한 동일하다4). 선양 치성 종양의 조직학적 특징은 섬유성 결합조직 피막이 상피세포의 결절을 둘러싸는 형태를 취하여 장미꽃송이 모양을 이루며 치성 상피는 도관 구조물을 형성한다14). 때로는 간질 내 에 미만성 초자 물질이나 구형의 석회화 물질이 나타나기도 한 다. 종양 조직은 부분적으로 낭성 변화를 보이기도 하며 낭종 Fig. 7. Dystrophic calcification materials( ) were scattered. 내에 고형 병소(solid lesion)가 관찰되기도 한다15). 본 증례의 선양 치성 종양은 Philipsen와 Reichart의 분류12) 에 따르면 follicular type에 해당한다. 이는 함치성 낭종 Ⅲ. 총괄 및 고찰 (dentigerous cyst) 및 follicular cyst와 방사선학적 소견이 매 우 유사하다. 하지만 이들과 관련된 방사선투과상은 매복치의 선양 치성 종양의 기원은 아직 명확하게 밝혀지지 않았으며 치관 부위에 한정되어 나타난다16). 반면에 follicular type의 선 type에 따라 기원이 다를 것으로 여겨지고 있다. Follicular 양 치성 종양은 백악법랑경계부위를 지나 치근 부위까지 연장 type은 치관 주변에 위치하는 임상적 위치를 고려할 때 법랑질 되어 나타난다. 또한 병소 내부에 눈꽃 모양의 미세한 방사선불 409
J Korean Acad Pediatr Dent 38(4) 2011 투과상이나타날수있으며이는선양치성종양의약 78% 정도에서나타난다고보고되고있다 17,18). 이번증례의경우에도이러한선양치성종양의방사선학적특징을나타내고있으며 (Fig. 3, 4), 술전에이러한점을숙지하고있었다면진단에도움이되었을것이다. 선양치성종양은 1970년초반까지법랑모세포종으로분류되었다. 따라서치료방법으로적출술및이환된치아의발거가필요하다고알려져있으나최근에는치아를보존하는경향이증가하고있다. Motamedi 등 10) 과 Schirmer와 Reichart 19) 는매복된하악견치에발생한선양치성종양에대한증례보고에서이환된치아를발거하지않았으며수년간의정기검진동안재발하지않았다고하였다. 본증례에서는술전 follicular cyst 로진단하여치아발거를고려하지않았다. 하지만선양치성종양으로진단하였더라도치아를보존하는방법을고려하였을것이다. 광범위한수술및치아발거를방지하기위해법랑모세포종과의감별진단이매우중요하다. 법랑모세포종의 86% 정도를차지하는보통법랑모세포종 (Conventional solid ameloblastoma) 은방사선사진상에서다방성이면서비누거품모양을나타내며치근변위나흡수가나타난다 20,21). 선양치성종양의경우는단방성이며치근변위나흡수는드물다. 단방성법랑모세포종의경우선양치성종양의 follicular type과유사한방사선학적특징을나타낸다. 하지만단방성법랑모세포종은함치성낭종과같이치관부위만을둘러싸는방사선투과상을나타낸다 22). 방사선사진및조직검사에서나타나는석회화물질의정확한기원은밝혀지지않았으나법랑질 23), 상아질 24), 백악질 25) 또는이들의혼합 26,27), 이형성석회화 28) 등으로여겨지고있으며정확한기원은밝혀지지않았다. 본증례에서는치아경조직은관찰되지않았으며이형성석회화물질만관찰되었다. 선양치성종양은양성종양으로재발되는경우는극히드물다. 하지만 extrafollicular 또는 peripheral type은종양적출이후골내결손이발생할수있으며 29-31) 치근단이노출되어근관치료가필요할수도있다 32). Follicular type은치아맹출이후치주낭형성이보고된바있다 24). 본증례에서는치아맹출후치주낭이형성되지않았으며정상적인치주조직을나타내었다. 또한종양이치근단부위까지이환되지않아치수생활력을유지하였다. Ⅳ. 요약본증례는하악우측측절치의미맹출을주소로내원한 10세여자환아에서임상적, 방사선사진검사후병소를적출하고해당치아에브라켓을부착하여교정적정출을유도하였다. 조직생검을통해선양치성종양으로확진되었다. 선양치성종양은함치성낭종및단방성법랑모세포종과유사한방사선학적특징을나타낸다. 하지만선양치성종양은백악법랑경계부위를지나치근면까지방사선투과상이연장되며내부에미세한석회화물질을가지고있는경우가있으므로이 러한점을숙지하고있으면진단에도움이될수있다. 동통등의임상증상이없으나크기가커져종창을유발하기도한다. 종창을인지할정도가되었을때는종양의크기가커져적출술시행후치주낭을야기하거나근관치료가필요할수있으므로조기발견및치료가중요하다. 참고문헌 1. Stroncek GG, Acevedo A, Higa LH : An atypical odontogenic adenomatoid tumor and review of the literature. J Oral Med, 6:102-105, 1981. 2. Dayi E, Gurbuz G, Bilge OM, Ciftcioglu MA : Adenomatoid odontogenic tumour(adenoameloblastoma). Case report and review of the literature. Aust Dent J, 42:315-318, 1997. 3. Toida M, Hyodo I, Okuda T, Tatematsu N : Adenomatoid odontogenic tumor: report of two cases and survey of 126 cases in Japan. J Oral Maxillofac Surg, 48:404-408, 1990. 4. Philipsen HP, Reichart PA, Zhang KH, et al. : Adenomatoid odontogenic tumor: biologic profile based on 499 cases. J Oral Pathol Med, 20:149-158, 1991. 5. Handschel JG, Depprich RA, Zimmermann AC, et al. : Adenomatoid odontogenic tumor of the mandible: review of the literature and report of a rare case. Head Face Med, 1:3, 2005. 6. Steensland HS. : Epithelioma Adamantinum. J Exp Med, 6:337-389, 1905. 7. Unal T, Cetingul E, Gunbay T : Peripheral adenomatoid odontogenic tumor: birth of a term. J Clin Pediatr Dent, 19:139-142, 1995. 8. Philipsen HP, Birn H : The adenomatoid odontogenic tumour. Ameloblastic adenomatoid tumour or adeno-ameloblastoma. Acta Pathol Microbiol Scand, 75:375-398, 1969. 9. R.Eversole L. : Clinical outline of oral pathology diagnosis and treatment. Pmph-USA, Shelton, 258, 2002. 10. Motamedi MH, Shafeie HA, Azizi T : Salvage of an impated canine associated with a adenomatoid odontogenic tumour: a case report. Br Dent J, 199:89-90, 2005. 11. Dilu NJ, Bobe A, Muyembi, Lelo T : Adenomatoid odontogenic tumor and a suborbital premolar. Apropos of a case. Odontostomatol Trop, 22:33-37, 1999. 12. Philipsen HP, Reichart PA : Adenomatoid odonto- 410
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J Korean Acad Pediatr Dent 38(4) 2011 Abstract ADENOMATOID ODONTOGENIC TUMOR ASSOCIATED WITH AN IMPACTED MANDIBULAR RIGHT LATERAL INCISOR Mi-Seon Park, Ho-Won Park, Ju-Hyun Lee, Hyun-Woo Seo Department of Pediatric Dentistry, Oral Science Research Center, College of Dentistry, Gangneung-Wonju National University Adenomatoid odontogenic tumor(aot) is an infrequent odontogenic tumor which arise in the jaw. It was considered as a variant of ameloblastoma. The adenomatoid odontogenic tumor is clearly benign and, in contrast to the ameloblastoma, present a very low recurrence. It most often appears in the canine region of the maxilla. The adenomatoid odontogenic tumor is frequently asymptomatic, however it may cause painless swelling. The radiological findings of adenomatoid odontogenic tumor frequently share characteristics of dentigerous cyst and unicystic ameloblastoma. Conservative surgical enucleation and curettage are the treatment of choice. In this case a 10-year-old child was presented with mandibular right lateral incisor in unerupted. Radiographically, the tooth was impacted and a radiolucency was seen in the area. The lesion was enuclated without extraction of the tooth. Bracket was attached on the tooth for orthodontic extrusion installed. Histopathologically adenomatoid odontogenic tumor was revealed. Key words : Adenomatoid odontogenic tumor, Dentigerous cyst, Unicystic ameloblastoma 412