J Korean Acad Pediatr Dent 37(1) 2010 법랑모세포섬유종에의한하악제 1 대구치의맹출장애 김승혜 송제선 * 손흥규 * 최형준 * 이제호 * 연세대학교치과대학소아치과학교실, * 소아치과학교실및구강과학연구소 국문초록매복이란맹출로상에물리적장애물이있거

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소희 저
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1 법랑모세포섬유종에의한하악제 1 대구치의맹출장애 김승혜 송제선 * 손흥규 * 최형준 * 이제호 * 연세대학교치과대학소아치과학교실, * 소아치과학교실및구강과학연구소 국문초록매복이란맹출로상에물리적장애물이있거나, 치아의비정상적위치, 또는공간부족등으로인해맹출이정지되는경우이다. 이는과잉치, 치성종양, 또는낭성병소의존재와연관되어나타나기도하는데, 법랑모세포섬유종은이러한매복을일으킬수있는치성종양의한종류이다. 법랑모세포섬유종은많은경우미맹출치아나매복치와연관되어나타나며, 병소의크기및양상, 그리고환자의연령을고려하여보존적절제술 (conservative resection) 또는완전절제술 (block resection) 을시행한다. 본증례는하악좌측제1대구치의맹출장애를주소로내원한환아에서외과적노출술및변형된 halterman 장치를사용한교정적견인을통하여양호한결과를얻었기에보고하는바이다. 매복의원인이었던법랑모세포섬유종의비교적높은재발률및악성전환가능성을고려하여추후장기적인추적검사가필요할것으로사료된다. 주요어 : 매복, 법랑모세포섬유종, 변형된 halterman 장치 Ⅰ. 서론맹출이란치아가악골내발생한위치로부터기능적위치인교합면까지치축이동 (axial movement) 또는교합면이동 (occlusal movement) 을하는과정을총칭하며, 치은을막뚫고나오는순간 ( 출은 ) 은맹출의한단계이다 1). 맹출장애는하악제3대구치, 상악제3대구치, 상악견치순으로호발하는반면제1대구치와제2대구치의맹출장애빈도는각각의경우 0.01% 와 0.06% 로매우드물게발생한다고보고된바있다 2-4). 치아맹출장애는원인과시점에따라크게매복 (impaction), 일차잔존 (primary retention), 그리고이차잔존 (secondary retention) 으로분류될수있다. 매복이란맹출로상에물리적장애물이있거나치아의비정상적위치, 또는공간부족으로인해맹출이정지되는경우로, 상악제2대구치의경우맹출공간부족이가장큰원인이며상악제1대구치의매복은많은경우비정상적맹출경로와연관되어나타난다 5-7). 또한, 매복은과잉치, 치성종양또는낭성병소의존재와연관되어나타나기도하는데, 출은이되기전에매복된경우방사선사진상에서치아는비정상적인변위를보인다 7). 잔존 (retention) 은물리적장벽또는치배의비정상적방향과관계없이나타나는맹출장 애로출은을기준으로일차잔존과이차잔존으로나뉘어진다. 일차잔존은치아의맹출시일어나는골흡수와치아이동을주관하는치낭에생긴결함에서기인되는것으로추정되며, 치아는방사선사진상에서정상적인맹출방향을가지고있다 7-9). 일반적으로정상맹출시기보다 2년이지나도맹출소견이보이지않는경우일차잔존을의심하게된다 7). 이차잔존은출은후치아의맹출이정지한상태로, 치주인대결함으로인한유착이가장유력한원인요소로여겨지며, 저위교합은가장확실한임상증상이다 7,10). 이러한치아맹출장애의원인은크게국소적원인과전신적원인으로분류될수있다. 국소적원인으로치아종, 과잉치, 치성종양등과같은맹출로상의물리적장벽, 외상으로인한치배및치주인대의손상, 치열궁공간부족, 또는치배의비정상적맹출방향등이있으며, 전신적원인으로는유전, 구개열, 쇄골두개이형성증, 뇌하수체기능감소증과같은내분비질환및비타민 D 결핍등이있다 11). 치아맹출장애의국소적원인으로작용할수있는치성종양중하나인법랑모세포섬유종 (Ameloblastfibroma) 은치성종양의 % 를차지하는비교적드문종양으로진성혼합치성종양이다 12). 평균발생연령은 14.6세로비교적이른나이 교신저자 : 이제호서울특별시서대문구신촌동 134 / 연세대학교치과대학소아치과학교실및구강과학연구소 / / leejh@yuhs.ac 원고접수일 : 2009 년 11 월 10 일 / 원고최종수정일 : 2010 년 01 월 30 일 / 원고채택일 : 2010 년 02 월 09 일 102

대한소아치과학회지 37(1) 2010 에발생하며 13), 하악후방부에서호발한다 14). 법랑모세포섬유종은무통성으로서서히증식하며, 임상적인증상없이주기적구강검진시방사선사진상에서발견되는경우가많다. 방사선사진상에서명확한경계를가진단방성또는다방성의방사선투과성병소로나타나며, 많은경우에서미맹출치아또는매복치의치관부가병소에이환되어나타난다.

이에법랑모세포섬유종에이환되어매복된하악제1대구치를법랑모세포섬유종제거후치아의외과적노출술및교정적견인을통해치료한증례를보고함으로써악골내질환이발생한경우관련치아의자발적맹출유도및교정적맹출유도장치의고안, 그리고법랑모세포섬유종의치과적접근에도움이되고자한다. Ⅱ. 증례만 8세 6개월남아는하악좌측제1대구치가나지않는다는주소로연세대학교치과병원에내원하였다.

치낭은매복된치관주위로경계가명확한단방성의방사선투과상을보이고있었으며, 아직맹출하지않은인접영구치들의치낭과상대적인크기가비슷하였다. 매복된하악좌측제1대구치의치근단은아직완성되지않은상태로약 3/4 남짓형성되었으며, 방사선사진상에서유착소견은확인되지않았다. (Fig. 2).

Study cast taken at the first visit. The lower left first molar is missing and the upper left first molar shows supra-eruption state, touching the gingiva of the lower first molar area. Fig. 2.

2 대한소아치과학회지 37(1) 2010 에발생하며 13), 하악후방부에서호발한다 14). 법랑모세포섬유종은무통성으로서서히증식하며, 임상적인증상없이주기적구강검진시방사선사진상에서발견되는경우가많다. 방사선사진상에서명확한경계를가진단방성또는다방성의방사선투과성병소로나타나며, 많은경우에서미맹출치아또는매복치의치관부가병소에이환되어나타난다. 법랑모세포섬유종의크기가커짐에따라피질골의팽융, 병소에포함된치아의맹출장애또는치근단방향으로의변위가동반될수있다 14-16). 이에법랑모세포섬유종에이환되어매복된하악제1대구치를법랑모세포섬유종제거후치아의외과적노출술및교정적견인을통해치료한증례를보고함으로써악골내질환이발생한경우관련치아의자발적맹출유도및교정적맹출유도장치의고안, 그리고법랑모세포섬유종의치과적접근에도움이되고자한다. Ⅱ. 증례만 8세 6개월남아는하악좌측제1대구치가나지않는다는주소로연세대학교치과병원에내원하였다. 임상구강검사시 하악좌측제1대구치는미맹출상태였고상악좌측제1대구치는정출되어하악점막과접촉하고있었다 (Fig. 1). 임상구강검사시하악좌측제1대구치부위에서골팽윤소견은관찰되지않았으며촉진시에도통증은없었다. 파노라마사진과교합면사진상에서매복된하악좌측제1대구치의치근단은하악골의하연에접하여깊이매복된상태였으며, 치축은맹출경로와평행한것으로나타났다. 치낭은매복된치관주위로경계가명확한단방성의방사선투과상을보이고있었으며, 아직맹출하지않은인접영구치들의치낭과상대적인크기가비슷하였다. 매복된하악좌측제1대구치의치근단은아직완성되지않은상태로약 3/4 남짓형성되었으며, 방사선사진상에서유착소견은확인되지않았다. (Fig. 2). 좌측하악제1대구치의일차잔존진단하에치료계획으로좌측하악제1대구치를외과적으로노출시킨후자발적맹출을기다리기로하였다. 자발적맹출실패시교정적견인을시도하기로하였으며, 교정적견인실패시해당치아의발치가능성을보호자에게설명하였다. 좌측하악제1대구치의외과적노출시상방에존재하던 7-8 mm의두꺼운연조직종괴에대한조직병리검사를의뢰하였다. 조직검사결과법랑모세포섬유종 Fig. 1. Study cast taken at the first visit. The lower left first molar is missing and the upper left first molar shows supra-eruption state, touching the gingiva of the lower first molar area. Fig. 2. Panoramic view and occlusal radiograph taken at the first visit. The lower left first permanent molar is deeply impacted (black arrow) with no specific change in size of the dental follicle. Its root development was not completed and the root apex was adjacent to the inferior border of the mandible. In addition, the axis of the impacted first molar is parallel to its normal eruption pathway. 103

(a) 200 (a) 400 Fig. 3. Microscopic view (H-E).

odontogenic epithelium in a richly cellular, primitive mesenchymal stroma. a b c Fig. 4.

using power chain (c) Panoramic view taken at 11 weeks after orthodontic traction.

의전형적특징인세포가풍성한간엽질상에문합형으로배열된가늘고긴상피띠가관찰되었으며, 법랑모세포섬유종으로진단되었다 (Fig. 3).

변형된 halterman 장치는하악좌측제2유구치에고정하였고, halterman 장치와매복된치아에부착된 button을 power chain으로연결하여견인하였다 (Fig. 4).

3 (a) 200 (a) 400 Fig. 3. Microscopic view (H-E). Ameloblastic fibroma was diagnosed based on histopathologic features showing long, narrow cords of odontogenic epithelium in a richly cellular, primitive mesenchymal stroma. a b c Fig. 4. (a) Modified halterman appliance (b) Intraoral photo taken at 11 weeks after orthodontic traction using power chain (c) Panoramic view taken at 11 weeks after orthodontic traction. The lower left first molar is moving successfully. 의전형적특징인세포가풍성한간엽질상에문합형으로배열된가늘고긴상피띠가관찰되었으며, 법랑모세포섬유종으로진단되었다 (Fig. 3). 외과적노출술시행후 4개월정기검진시자발적맹출양상이관찰되지않아교정적견인을병행하기로하였다. 개창부를좀더넓힌후하악좌측제1대구치의교합면에버튼을부착하였다. 변형된 halterman 장치는하악좌측제2유구치에고정하였고, halterman 장치와매복된치아에부착된 button을 power chain으로연결하여견인하였다 (Fig. 4). 견인을시작한지 4개월후에하악좌측제1대구치가출은하여장치를제거 하였고, 그로부터 3개월후에하악좌측제1대구치는교합면방향으로맹출이계속되면서대합치와접촉을이루었다. 이때제1대구치는치열궁으로부터약간협측으로치우쳐맹출하는양상을보였다 (Fig. 5). 장치제거후 2년6개월후내원시구치부교합은안정적이었으며, 하악좌측제1대구치의부착치은이인접치아에비해상대적으로적은것을관찰할수있었다. 방사선사진에서하악좌측구치부의병적소견은관찰되지않았으며 (Fig. 6), 법랑모세포섬유종의재발여부에대한주기적인정기검진을계획중에있다. 104

aspect. a Fig. 6. Panoramic view and intraoral photos taken at 2 year and 6 month check-up after removal of the appliance.

총괄및고찰제3대구치나상악견치에비해제1, 2대구치의맹출장애는각각 0.01% 와 0.06% 의훨씬낮은빈도로발생하지만임상적으로미치는영향은매우크다 2-4).

대구치의맹출장애는하안면고경의감소를초래할수있으며, 그외에도불완전한치조골성장, 인접치의경사및치근흡수, 부정교합, 치관주위염증, 그리고낭의형성등을야기할수있다 7,17-19).

4 대한소아치과학회지 37(1) 2010 a b Fig. 5. (a) Panoramic view taken 3 months after the removal of the appliance (b) The lower first molar has erupted from the buccal aspect. a Fig. 6. Panoramic view and intraoral photos taken at 2 year and 6 month check-up after removal of the appliance. In the lower left first molar, shortage of the attached gingiva is observed in the intraoral photos. b c Ⅲ. 총괄및고찰제3대구치나상악견치에비해제1, 2대구치의맹출장애는각각 0.01% 와 0.06% 의훨씬낮은빈도로발생하지만임상적으로미치는영향은매우크다 2-4). 이는제1, 2대구치가정상치열의발달및악골성장, 그리고저작시충분한교합지지를제공하는데있어서중요한역할을담당하기때문이다. 대구치의맹출장애는하안면고경의감소를초래할수있으며, 그외에도불완전한치조골성장, 인접치의경사및치근흡수, 부정교합, 치관주위염증, 그리고낭의형성등을야기할수있다 7,17-19). 따라서대구치맹출장애의조기진단및치료는그로인한구강내합병증을최소화시키는데있어서매우중요하며 19), 매복된 대구치를정상위치로이동시키는것은정상적인안면골격의성장및교합을도모함에있어서매우중요하다 20). 이러한이유로 Palma 등 19) 은맹출장애를진단한시점은증례의예후를결정하는중요한인자라고하였다. 본증례에서만 8세 6개월환아는하악좌측제1대구치의맹출장애를보였으며, 환아의정상적인악안면성장및교합형성을위해외과적노출술및교정적견인을통한맹출유도를시행하기로하였다. 첫내원시임상구강검사및방사선검사결과특이할만한병적소견이관찰되지않았고정상맹출경로와치축이평행한것으로미루어보아치낭결함에의한일차잔존이의심되었다. 하지만외과적노출술시매복된제1대구치상방에서제거한 7-8 mm 두께의연조직종괴에대한조직 105

5 병리검사를시행한결과법랑모세포섬유종으로진단되었고, 이로인해하악좌측제1대구치의맹출장애가초래된것으로추정되었다. 법랑모세포섬유종은많은경우미맹출치아또는매복치와관련되어나타나며 12,15), Neville에따르면미맹출치아가동반되는빈도는약 75% 에이른다 14). 법랑모세포섬유종은피막에잘둘러싸인단방성혹은다방성의양성병소로주변의골와에서도쉽게분리되어예후가좋을것으로예상되지만, 의외로재발률은 5-18% 로다양하게보고된바있다 12,21). 이렇듯양성병소임에도비교적높은재발률은병소의제거가불완전하게된경우로흔히다방성병소에서기인되는것으로여겨진다 21). 법랑모세포섬유종은상대적으로높은재발률과더불어법랑모세포섬유육종 (Ameloblastic fibrosarcoma) 으로악성변화가능성이보고된바있다. Kobayashi 등 22) 이 2005년발표한바에따르면 64개의법랑모세포섬유육종중약 1/3이법랑모세포섬유종의악성변화에서기인하였으며, 악성변화는 5-10년후에생길수있기에적어도 10년이상의추적검사가필요하다고하였다. 양성병소임에도불구하고상대적으로높은재발률과악성변화가능성으로인하여법랑모세포섬유종의치료방법에대해여러의견이있었다. 하지만, 현재추천되는방법으로일반적으로병소의크기가크지않은경우는단순절제나소파술 (curettage) 이추천되며, 피막에둘러싸여있지않거나다방성인경우, 또는재발한경우는완전절제술 (block resection) 이추천된다 23). 2007년 Chen 등 24) 이발표한연구결과에따르면넓은절제를시행한경우단순국소절제를한경우에비해재발률이현저하게낮았으며, 발병시연령이어릴수록악성전환률은유의할만하게낮았다. 따라서법랑모세포섬유종의치료계획은처음발병시점의연령, 병소의크기및양상을고려하여절제방법및범위를결정해야하며, 연령이어릴수록안모의심미적변형을초래할수있는완전절제술보다는적출술 (enucleation) 이나소파술과같은보존적치료 (conservative management) 를고려해야한다. 본증례에서법랑모세포섬유종은매복된하악좌측제1대구치상방에서발견되었으며방사선사진상에서골성변화가관찰되지않는상태로외과적노출술시행해진보존적절제만으로도예후가양호할것으로사료되었다. 또한법랑모세포섬유종으로인해매복된것으로보이는하악좌측제1대구치는치축이맹출경로와평행하였고치근이완성되지않았으므로법랑모세포섬유종제거시자발적맹출을기대할수있을것으로보였다. 매복치의치료방법으로정기적관찰, 외과적노출술, 교정적견인, 외과적정위술, 및발치가있으며 7), 어린이에서발견되는영구치의출은전맹출장애시외과적노출술을통한자발적맹출유도는안전하고간단한방법으로미완성된치근을가진매복치의초기치료시가장먼저고려되어야할치료방법이다 25). 외과적노출술후에도자발적맹출이나타나지않는경우교정적정출술을시도하며, 모든방법이실패하거나나이, 심한치 근이개등으로인해예후가불량한경우발치를고려할수있다 7,19). Raghoebar 등 7) 과 Palma 등 19) 은외과적노출술후 6개월을기다려보아자발적맹출양상이관찰되지않을때재평가후다음단계의시술로넘어갈것을제안하였으며, Suri 등 11) 은외과적노출술후치열궁으로매복치의맹출을유도하고가속화시키기위한교정적견인의개입시기는임상가의개인적결정에따른다고하였다. 본증례의경우외과적노출술후 4개월후에도자발적맹출소견이방사선사진상에서확인되지않았으며깊은매복위치로인한개창부유지의어려움, 그리고치료기간의단축및예후에대한빠른판단을위해교정적견인을시작하였다. 교정적견인시변형된 halterman 장치를하악좌측제2유구치에고정하여사용하였는데, 이번증례의경우편측성으로도제1대구치를견인하기에충분한고정원을얻을수있었다. 제1대구치의맹출완료후임상검사시협측부착치은의감소를관찰할수있었는데, 이는외과적노출술시부착치은이함께절제되었기때문으로보인다. 적어도 2 mm 이상의부착치은이확보되어야지속적인치은염증을막을수있으므로외과적노출술시행시부착치은의보존은매우중요하다 26). Palma 등 19) 의연구에따르면출은전맹출장애를보이는영구치의불량한예후와가장높은관련이있는요소로연령및치근단성숙도를언급하였고, 심한치근만곡또한맹출을제한하는중요한인자로보고된바있다. 따라서매복된영구치의치료계획수립시발생원인, 치근발육정도및형태, 매복깊이, 그리고환자의협조도를고려하여치료방법을선택해야한다 27,28). Ⅳ. 요약본증례에서는맹출장애를보이는하악제1대구치의외과적노출술및교정적견인을통해제1대구치를원위치로회복시킬수있었으며, 환아의정상적인교합발달에도움을줄수있었다. 매복된하악제1대구치의치관상방에존재하던연조직종괴는법랑모세포섬유종으로진단되었으며, 양성종양임에도불구하고비교적높은재발률및악성전환가능성을고려하여적어도 10년이상의주기적인추적검진을계획중에있다. 정기적치과검진을통한영구치의맹출장애및원인에대한조기진단과치료의개입은어린이에서정상적인안면성장및교합발달에있어서매우중요하다. 참고문헌 1. Ten Cate AR : 구강조직학. 2판. 과학서적센터, 서울, , Peterson LJ : Principles of Management of the Impacted Teeth. In Peterson LJ, Ellis III E, Hupp JR, Tucker MR (ed) Contemporary Oral And 106

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7 Abstract ERUPTION DISTURBANCE OF THE LOWER LEFT FIRST PERMANENT MOLAR CAUSED BY AMELOBLASTIC FIBROMA Seunghye Kim, Je Seon Song*, Heung-Kyu Son*, Hyung-Jun Choi*, Jae-Ho Lee* Department of Pediatric Dentistry, *Department of Pediatric Dentistry and Oral Science Research Center, College of Dentistry, Yonsei University Impaction is the cessation of eruption process caused by physical obstacles on the eruption pathway, abnormal tooth position, or lack or space. It often occurs in association with supernumerary teeth, odontogenic tumor, or cystic lesions, and ameloblastic fibroma is one of the odontogenic tumors that can cause impaction of teeth. In many cases, ameloblastic fibroma occurs in association with one or more unerupted teeth. The proper management of ameloblastic fibroma is determined between conservative resection or more aggressive block resection, based size and morphologic features of the lesion and age of the patient. This is a case of a 8 year and 6 month old boy whose lower left permanent molar showed eruption disturbance. The impacted tooth was successfully repositioned favorably through surgical exposure and orthodontic traction using a modified halterman appliance. Long term follow-up, longer than 10 years, is planned considering relatively high recurrence rate and possibility of malignant transformation of ameloblastic fibroma, which cause impaction of the lower left permanent molar in this case. Key words : Impaction, Ameloblastic fibroma, Modified halterman appliance 108

J Korean Acad Pediatr Dent 38(4) 2011 측절치의이소맹출이관찰되었으며해당부위와관계가있는선행유치에는치아우식증및치근단병변소견이관찰되지않았다 (Fig. 1). 선행유치인상악좌측유측절치및유견치를발거하였고공간유지장치를장착하였다. 5개월의정기검진후해당부

J Korean Acad Pediatr Dent 38(4) 2011 측절치의이소맹출이관찰되었으며해당부위와관계가있는선행유치에는치아우식증및치근단병변소견이관찰되지않았다 (Fig. 1). 선행유치인상악좌측유측절치및유견치를발거하였고공간유지장치를장착하였다. 5개월의정기검진후해당부 http://dx.doi.org/10.5933/jkapd.2011.38.4.385 대한소아치과학회지 38(4) 2011 의도적유치발치술에의한이소매복영구치의맹출유도 최인영 김승혜 김성오 최형준 이제호 최병재 손흥규 송제선 연세대학교치과대학소아치과학교실 국문초록맹출에관계되는여러요소가부정적으로작용할때맹출장애가유발될수있다. 맹출장애의일종인매복이발생할경우주기적인관찰,