Endocrinol Metab 27(1):72-76, March CASE REPORT 무증상갑상선기능항진증을동반한양측성난소갑상선종 1 예 김상미 최보광 강지현 김미라 전윤경 김상수 김

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재호 도
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1 Endocrinol Metab 27(1):72-76, March 2012 CSE REPORT 무증상갑상선기능항진증을동반한양측성난소갑상선종 1 예 김상미 최보광 강지현 김미라 전윤경 김상수 김보현 김인주 부산대학교의학전문대학원내과학교실 Case of ilateral Struma Ovarii Combined with Subclinical Hyperthyroidism Sang Mi Kim, o Kwang Choi, Ji Hyun Kang, Mi Ra Kim, Yun Kyung Jeon, Sang Soo Kim, o Hyun Kim, In Ju Kim Department of Internal Medicine, Pusan National University Hospital, Pusan National University School of Medicine, usan, Korea Struma ovarii is a rare monodermal variant of ovarian teratoma accounting for only 2% of all mature teratomas. To be classified as a struma ovarii, teratoma must be composed predominantly of mature thyroid tissue (> 50%). This tumor is generally benign, although malignant transformation has been reported. Struma ovarii occur mostly as unilateral cases, so bilateral cases are quite rare (less than 6% of cases). Struma ovarii occur largely without symptoms or are accompanied by non-specific symptoms, such as abdominal pain, a palpable abdominal mass, and abdominal distension. The preoperative diagnosis is generally difficult. The incidence of hyperthyroidism has been reported to be 5-10% of patients with struma ovarii. Thus, cases of functional bilateral struma ovarii are very rare. We report a case of bilateral struma ovarii with subclinical thyrotoxicosis and a diffuse goiter, mimicking a malignant ovarian tumor, and include a brief review of related literature. (Endocrinol Metab 27:72-76, 2012) Key Words: ilateral struma ovarii, Hyperthyroidism, Ovarian neoplasms 서론 증례 난소갑상선종 (struma ovarii) 이란갑상선조직이기형종 (teratoma) 의 50% 이상을차지하는난소종양으로, 전체난소종양의 1% 미만을차지할정도로빈도가낮은종양이다 [1]. 이종양은대부분일측성이며양측성은약 6% 이내로매우드물다. 무증상이거나복통및복부의종괴촉지, 복부팽만감등의비특이적인증상이대부분이다. 또한, 5-10% 가량에서갑상선중독증을나타내는것으로알려져있다 [2]. 따라서기능성의양측난소갑상선종은극히드물다. 저자들은무증상갑상선기능항진증 (subclinical hyperthyroidism) 소견을보이며갑상선종대 (goiter) 및다발성결절이있는환자에서양측난소의악성종양이의심되어수술적제거후최종진단으로양측성난소갑상선종을경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 환자 : 65세, 여자주소 : 양측하지통증, 갑상선종대현병력 : 환자는양측하지의통증을주증상으로 6개월전신경외과에서추간판탈출증을진단받고수술하였으나양측하지의통증이지속되어추가검사를위해다시촬영한요추자기공명영상 (magnetic resonance imaging, MRI) 에서양측난소에악성의가능성이높은소견을보이는난소종양이우연히발견되어수술을위해본원산부인과로의뢰되었다. 최근갑상선의미만성종대로개인병원에서경과관찰중이었고, 수술전시행한갑상선기능검사에서이상소견을보여내분비내과로의뢰되었다. 과거력 : 고혈압외병력은없었다. 가족력 : 특이사항없었다. Received: 5 June 2011, ccepted: 12 July 2011 Corresponding author: In Ju Kim Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Pusan National University Hospital, Pusan National University School of Medicine, 179 Gudeok-ro, Seo-gu, usan , Korea Tel: , Fax: , injkim@pusan.ac.kr Copyright 2012 Korean Endocrine Society This is an Open ccess article distributed under the terms of the Creative Commons ttribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

ilateral Struma Ovarii combined with Subclinical hyperthyroidism 73 사회력 : 음주력및흡연력없었다. 신체검사소견 : 내원시전신상태는양호하였고, 혈압 120/70 mmhg, 맥박수 78회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.5 C 였다. 의식은명료하였고전신상태는양호하였다.

0 g/dl), 혈소판 260,000 mm 3 ( 정상범위, 140,000-400,000 mm 3 ) 이었다.

218-472 IU/L), 총빌리루빈 0.50 mg/dl ( 정상범위, 0.3-1.3 mg/dl), 직접빌리루빈 0.12 mg/dl ( 정상범위, 0.05-0.40 mg/dl), 총단백 7.4 g/dl ( 정상범위, 6.0-8.0 g/dl), 알부민 4.2 g/dl ( 정상범위, 3.3-5.2 g/dl), 혈액요소질소 15.

3 mg/dl ( 정상범위, 2.0-4.6 mg/dl), 혈청나트륨 139.8 Fig. 1. T1WI magnetic resonance imaging with gadolinium enhancement shows bilateral ovarian masses.

2 ilateral Struma Ovarii combined with Subclinical hyperthyroidism 73 사회력 : 음주력및흡연력없었다. 신체검사소견 : 내원시전신상태는양호하였고, 혈압 120/70 mmhg, 맥박수 78회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.5 C 였다. 의식은명료하였고전신상태는양호하였다. 체중은 63 kg으로체중감소는관찰되지않았다. 갑상선은미만성으로커져있었으나압통은관찰되지않았다. 흉부청진상심음과호흡음은정상소견이었으며, 하복부에약간단단하고유동성있는종괴가촉지되었으며, 압통은동반하지않았다. 검사소견 : 말초혈액검사에서백혈구 7,740/mm 3 ( 중성구 59.5%), 혈색소 12.8 g/dl ( 정상범위, g/dl), 혈소판 260,000 mm 3 ( 정상범위, 140, ,000 mm 3 ) 이었다. 혈청생화학검사에서 ST 19 IU/L ( 정상범위, IU/L), LT 14 IU/L ( 정상범위, 6-40 IU/L), 알칼리인산분해효소 (alkaline phosphatase, LP) 206 IU/L ( 정상범위, IU/L), 유산탈수소효소 (lactate dehydrogenase, LDH) 361 IU/L ( 정상범위, IU/L), 총빌리루빈 0.50 mg/dl ( 정상범위, mg/dl), 직접빌리루빈 0.12 mg/dl ( 정상범위, mg/dl), 총단백 7.4 g/dl ( 정상범위, g/dl), 알부민 4.2 g/dl ( 정상범위, g/dl), 혈액요소질소 15.2 mg/dl ( 정상범위, 6-26 mg/dl), 크레아티닌 0.7 mg/dl ( 정상범위, mg/dl), 총콜레스테롤 163 mg/dl ( 정상범위, mg/dl), 요산 4.4 mg/dl ( 정상범위, mg/dl), 총칼슘 9.7 mg/dl ( 정상범위, mg/ dl), 인 4.3 mg/dl ( 정상범위, mg/dl), 혈청나트륨 Fig. 1. T1WI magnetic resonance imaging with gadolinium enhancement shows bilateral ovarian masses.. Right ovarian mass measuring 11 9 cm in its largest diameter with multiple septated cystic and solid portion is noted.. Left ovarian mass measuring cm in its largest diameter with suspicious enhancing solid portion is also noted. Fig. 2. Thyroid utrasonography shows relatively well defined hypoechoic nodule in right thyroid gland () and isoechoic nodules in left thyroid gland () with moderate diffuse goiter.

74 Kim SM, et al. Fig. 3. 99m Tc O4 thyroid scan shows diffuse enlarged thyroid with inhomogenous uptake. Uptake, 3.5%.

종양표지자검사에서암배아항원 (carcinoembryonic antigen, CE) 0.819 ng/ml, carbohydrate antigen C 19-9 23.5 U/mL, 알파태아단백 (alpha fetoprotein, FP) 2.

수술전갑상선기능검사에서 T3 133 ng/dl ( 정상범위, 80-170 ng/dl), 유리 T4 1.46 ng/dl ( 정상범위, 0.80-2.

0 miu/l) 로무증상갑상선기능항진증소견이었지만갑상선자가항체는항갑상선글로불린항체 (antithyroglobulin antibody) 8.

94 U/mL ( 정상범위, 0-60 U/mL), 갑상선자극호르몬수용체항체 (TSH receptor antibody) non detectable ( 정상범위, 0-1.5 IU/L) 로모두음성이었다.

3 74 Kim SM, et al. Fig m Tc O4 thyroid scan shows diffuse enlarged thyroid with inhomogenous uptake. Uptake, 3.5%. mmol/l ( 정상범위, mmol/l), 칼륨 3.99 mmol/l ( 정상범위, mmol/l), 클로라이드 mmol/l ( 정상범위, mmol/l) 로정상소견이었다. 종양표지자검사에서암배아항원 (carcinoembryonic antigen, CE) ng/ml, carbohydrate antigen C U/mL, 알파태아단백 (alpha fetoprotein, FP) 2.35 IU/mL, C U/mL, β-사람융모성성선자극호르몬 (human chorionic gonadotropin, HCG) miu/ml로모두정상이었다. 수술전갑상선기능검사에서 T3 133 ng/dl ( 정상범위, ng/dl), 유리 T ng/dl ( 정상범위, ng/dl), 갑상선자극호르몬 (thyroid stimulating hormone, TSH) non detectable ( 정상범위, miu/l) 로무증상갑상선기능항진증소견이었지만갑상선자가항체는항갑상선글로불린항체 (antithyroglobulin antibody) 8.79 U/ ml ( 정상범위, 0-60 U/mL), 항갑상선과산화효소항체 (antithyroid peroxidase antibody) 4.94 U/mL ( 정상범위, 0-60 U/mL), 갑상선자극호르몬수용체항체 (TSH receptor antibody) non detectable ( 정상범위, IU/L) 로모두음성이었다. 방사선학적검사소견 : 흉부방사선검사는정상소견이었고, 골반 C D Fig. 4.. Right ovary shows multiple cysts and smooth surface in gross finding.. Cut surface of right ovary shows compartment of ambor-colored thyroid tissue separated by thick fibrous septae in gross finding. C, D. Thyroid tissues with colloid filled follicles varying in size, lined by flat to cuboidal cells with representing struma ovarii are noted in microscopic findings (C, H&E stain, 40; D, H&E stain, 400).

4 ilateral Struma Ovarii combined with Subclinical hyperthyroidism 75 MRI검사에서우측난소에 11 9 cm 크기의격막이있는일부고형성분이포함된낭성종양과좌측난소에 cm 크기의고형성종양이관찰되었다 (Fig. 1). 갑상선초음파에서갑상선종대와약 1 cm 내외의동일에코및저에코의다수의결절이관찰되었다 (Fig. 2). 99m Tc O4 갑상선스캔에서불균질한양상의미만성의갑상선종대소견이보였고섭취율은 3.5% 이었다 (Fig. 3). 치료및경과 : 전신마취하에하복부정중절개로개복하고약 7 cm의좌측난소종양확인되어시행한동결절편조직검사결과양성기형종 (benign teratoma) 의소견을보여양측난관및난소절제술, 전자궁적출술을시행하였고, 양측골반림프절절제술및부분적대망절제술을하였다. 병리조직학적검사결과, 난소의 50% 이상에서다양한크기의여포로구성된갑상선조직으로구성되어있어난소갑상선종으로최종진단되었다 (Fig. 4). 또한양측난소종양모두혈관이나주위조직으로의침범이나전이소견은없었다. 다발성갑상선결절에대해시행한미세침흡인세포검사 (fine needle aspiration biopsy, FN) 에서악성소견은보이지않았다. 수술후 2주뒤시행한갑상선기능검사는 T3 115 ng/dl, 유리 T ng/dl, TSH 0.74 μiu/ml로정상갑상선기능상태를유지하였고, 6개월후추적관찰한갑상선초음파검사결과이전의다발성결절의크기는변화가없었고, 현재까지난소종양의재발증거는없으며갑상선기능은정상을유지하고있다. 고찰난소의기형종은조직분화정도와형태에따라성숙기형종 (mature teratoma), 미성숙기형종 (immature teratoma), 단배엽성기형종 (monodermal teratoma) 으로분류된다 [3]. 배아세포종양 (germ cell tumor) 중 4% 에서난소갑상선종이진단되는것으로보고되고있다 [4]. 난소에서관찰되는갑상선조직은낭성기형종의 5-15% 정도에서관찰된다. 그러나, 난소갑상선종의진단은갑상선조직이기형종성분의 50% 이상일때가능하며, 난소갑상선종의 20% 정도에서는갑상선조직만관찰되기도한다 [3]. 난소종양중갑상선종의발생빈도는 2.7% 정도이며, 악성난소갑상선종은난소갑상선종의 1% 이하인것으로보고되고있다 [5,6]. 평균연령은 40-50대에호발하지만 17세에발견된경우도보고되고있다 [7]. 난소갑상선종은대부분편측성이나 Smith [8] 는 4% 에서, Grandet과 Remi [9] 는 5-10% 에서양측성을보고하였다. 이종양은임상적또는초음파적특징이뚜렷하지않아수술전에진단되는예가거의없으며, 악성종양이나난소기형종의심하에외과적적출술시행후조직학적소견으로진단되는경우가대부분이다. 난소기형종내에서연골, 치아또는골조직은 30% 까지발견되는반면, 난소갑상선종에서는 % 에서석회화와골화 (ossification) 가발견되고있어, 종양내석회화가존재하면수술전진단에도움이될수 있다 [10]. 이석회화는사종체 (psammoma body), 유두종형성 (papillary tumor formation), 그리고갑상선선종 (thyroid adenoma) 의출혈과괴사와관련되어발생하는것으로여겨지고있다 [11]. 임상증상은대게무증상이며, 만약증상이있으면다른난소종양과유사한비특이적인증상이대부분이다. 하복부통증, 만져지는복부종괴, 비정형질출혈, 복수, 흉막내삼출물, 갑상선기능항진증, 경부종괴등이동반될수있다. Smith [8] 는 139예중 17예의갑상선중독증과 4예의경부갑상선종을보고하였고, Roger 등 [11] 은 25명중 6명의경부갑상선종을보고하였다. 이 6명중 5명은경부갑상선종대와함께임상적인갑상선기능항진증을보였다. 본증례의경우무증상의갑상선기능항진증과경부갑상선종대를보였으며, 난소종양의수술적제거후시행한갑상선기능검사는정상갑상선기능상태로호전되었고, 수술 6개월후시행한갑상선기능검사는정상을유지하고있었으며갑상선초음파검사에서결절의크기는변화가없었다. 갑상선중독증의원인은크게원발성갑상선기능항진증, 갑상선기능항진증이없는갑상선중독증, 속발성갑상선기능항진증으로분류할수있다. 원발성갑상선기능항진증에는그레이브스병 (Graves disease), 난소갑상선종, 중독선종 (toxic adenoma), 중독성다결절갑상선종 (toxic multinodular goiter) 이있으며, 갑상선기능항진증이없는갑상선중독증에는아급성갑상선염 (subacute thyroiditis), 무증상갑상선염 (silent thyroiditis) 등이대표적이다. 그외속발성갑상선기능항진증에는갑상선자극호르몬분비선종 (TSH secreting adenoma), 임신갑상선중독증 (gestational thyrotoxicosis) 이있다. 본증례의경우처럼미만성갑상선종대및갑상선기능검사에서무증상갑상선기능항진증 (subclinical hyperthyroidism) 을보였으나, 갑상선스캔에서방사선요오드섭취가 3.5% 로감소를보였다. 정상범위보다낮은섭취율을나타내는경우, 갑상선호르몬의유리가증가하는아급성갑상선염, 무증상갑상선염과갑상선이외에서갑상선호르몬이증가하는난소갑상선종과같은이소성갑상선조직의감별이필요하다. 본증례의경우갑상선스캔에서동위원소섭취율은감소하였으나불균질하게약간의섭취는보였으며압통이없고, 갑상선자가항체들이모두음성으로임상적으로아급성갑상선염과무증상갑상선염은배제할수있었다. 난소갑상선종에서복수 (ascites) 는여러저자들에의해 % 까지발생하는것으로보고되고있으나아직그기전은명확하지않다 [10,11]. 복수가있다고반드시악성을의미하는것은아니며, 난소종양의제거후에는대게소실된다고알려져있다. 복수와함께흉막내삼출물 (hydrothorax) 도관찰될수있다. Kempers 등 [11] 은 3.8% 까지복수와흉막내삼출물이동반된경우를보고하였으며, 종양제거후소실되었다. C 125도보통증가하는데이는종양자체보다는복수에의한이차적효과의가능성을생각할수있다. 본증례의경우복수와흉막내삼출물은관찰되지않았으며 C 125 수치도

5 76 Kim SM, et al. 정상범위였다. 전이되는빈도는극히낮아 5-6% 정도로보고되며, 26년후에전이가일어난예가보고되기도하였다 [11]. 대부분의전이는복강내에국한되는것이일반적이다. 또한난소갑상선종에서악성의빈도는 1% 미만이라보고되고있다 [6]. 조직학적으로는정상갑상선조직과비슷하며원형의소포가 (follicle) 입방 (cuboidal) 혹은원주상피 (columnar epithelium) 로둘러싸여있으며, 이소포는에오신 (eosin) 에균등하게염색되는콜로이드 (colloid) 로구성된다 [5,12]. 상피세포의혈관내종양침범이나전이, 피막침범기타세포의분열이나비정형정도에따라악성과양성을감별할수있다 [8]. 악성갑상선종은드물고복합적인조직으로진단기준이일정하지않다. 여포형 (follicular), 유두형 (papillary), 복합형 (mixed) 으로분류하며갑상선암과유사하다. 여포형과복합형암종은흔히보고되나유두형암종은드물게보고되고있다 [13]. 난소갑상선종은예후가매우좋은편으로조직학적으로악성변성이없다면외과적적출술만으로도충분하다. 악성난소갑상선종의치료는보존적수술에서부터양측자궁부속기제거를포함한전자궁적출술과함께화학요법과방사선치료까지다양하게시행되고있다 [12,14,15]. Kempers 등 [11] 은악성갑상선종에서 131 I 치료를같이한경우 8-20년간생존율을보고하였다. 치료에대한반응과재발여부의확인을위해 131 I 전신스캔검사와갑상선글로불린측정이필요하며연속적인갑상선글로불린의측정은치료에대한반응과재발발견에서 131 I 전신스캔검사보다더민감하다고보고되었다 [16,17]. 본증례는혈관침범이나피막침범등악성을시사하는소견은없어양성으로진단되었고특별한추가적인치료없이갑상선결절은초음파로경과관찰중에있다. 요약난소갑상선종은드문질환으로양측성난소갑상선종의경우그빈도가매우낮아악성종양으로오인될수있어이런경우수술전임상적진단이매우어렵다. 본증례에서환자는갑상선중독증의임상증상은없었으나수술전갑상선기능검사에서무증상갑상선기능항진증소견을보였고, 수술후갑상선기능은정상이되었다. 저자들은무증상갑상선기능항진증을소견을보이며갑상선종대가있는환자에서양측난소의악성종양이의심되어수술적제거후최종진단으로양측난소갑상선종을경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 참고문헌 1. Dardik R, Dardik M, Westra W, Montz FJ: Malignant struma ovarii: two case reports and a review of the literature. Gynecol Oncol 73: , Gould SF, Lopez RL, Speers WC: Malignant struma ovarii. case report and literature review. J Reprod Med 28: , Fleuren GJ, Coerkamp EG, Nap M, vd roek LJ, Warnaar SO: Immunohistological characterization of a monoclonal antibody (OV632) against epithelial ovarian carcinomas. Virchows rch Pathol nat Histopathol 410: , Woodruff JD, Rauh JT, Markley RL: Ovarian struma. Obstet Gynecol 27: , Hasleton PS, Kelehan P, Whittaker JS, urslem RW, Turner L: enign and malignant struma ovarii. rch Pathol Lab Med 102: , Pardo-Mindan FJ, Vazquez JJ: Malignant struma ovarii. Light and electron microscopic study. Cancer 51: , yhan, Yanik F, Tuncer R, Tuncer ZS, Ruacan S: Struma ovarii. Int J Gynaecol Obstet 42: , Smith FC: Pathology and physiology of struma ovarii. rch Surg 53: , Grandet PJ, Remi MH: Struma ovarii with hyperthyroidism. Clin Nucl Med 25: , Kim SJ, Pak K, Lim HJ, Yun KH, Seong SJ, Kim TJ, Lim KT, Jung HW, Park IS, Shim JU, Park CT, Lee KH: Clinical diversity of struma ovarii. Korean J Obstet Gynecol 45: , Kempers RD, Dockerty M, Hoffman DL, artholomew LG: Struma ovarii: ascitic, hyperthyroid, and asymptomatic syndromes. nn Intern Med 72: , Devaney K, Snyder R, Norris HJ, Tavassoli F: Proliferative and histologically malignant struma ovarii: a clinicopathologic study of 54 cases. Int J Gynecol Pathol 12: , Rosenblum NG, LiVolsi V, Edmonds PR, Mikuta JJ: Malignant struma ovarii. Gynecol Oncol 32: , O Connell ME, Fisher C, Harmer CL: Malignant struma ovarii: presentation and management. r J Radiol 63: , erghella V, Ngadiman S, Rosenberg H, Hoda S, Zuna RE: Malignant struma ovarii. case report and review of the literature. Gynecol Obstet Invest 43:68-72, Ronga G, Fiorentino, Paserio E, Signore, Todino V, Tummarello M, Filesi M, aschieri I: Can iodine-131 whole-body scan be replaced by thyroglobulin measurement in the post-surgical follow-up of differentiated thyroid carcinoma? J Nucl Med 31: , Lubin E, Mechlis-Frish S, Zatz S, Shimoni, Segal K, vraham, Levy R, Feinmesser R: Serum thyroglobulin and iodine-131 whole-body scan in the diagnosis and assessment of treatment for metastatic differentiated thyroid carcinoma. J Nucl Med 35: , 1994

Jung YH, et al. 228 증 례 진전은 없었다. 검사 소견: 말초혈액검사나 혈청 생화학검사는 정상이었고, 갑상 환자: 55세, 여자 선기능검사는 갑상선자극호르몬(thyroid stimulating hormone) 1.68 주소: 갑상선 우연종 µiu/ml (

Jung YH, et al. 228 증 례 진전은 없었다. 검사 소견: 말초혈액검사나 혈청 생화학검사는 정상이었고, 갑상 환자: 55세, 여자 선기능검사는 갑상선자극호르몬(thyroid stimulating hormone) 1.68 주소: 갑상선 우연종 µiu/ml ( Endocrinol Metab 27(3):227-231, September 2012 CASE REPORT 갑상선유두암의 전이와 혼동되었던 난소갑상선종 1예 정영희 정성민 이종민 장이선 이인석 김종옥 1 김혜수 가톨릭대학교 의과대학 대전성모병원 내과, 병리과 1 A Case of Incidental Struma Ovarii Confounded with the